Børkop, d. 2. marts Mette Thomasberg Kobborg

Transkript

1

2 FORORD Denne undersøgelse er udarbejdet som speciale på kandidatuddannelsen i fysioterapi ved Syddansk Universitet. Undersøgelsen henvender sig til ridefysioterapeuter, fysioterapeuter og andre faggrupper, der arbejder med rehabilitering af patienter med multipel sclerose. Billederne til rapporten er taget af fotograf Mette Kofoed, og er udelukkende anvendt for at illustrere, hvordan konteksten i en ridefysioterapi kan være. Det er altså ikke patienter, personale eller heste fra Sclerosehospitalet i Ry, der optræder på billederne. I forbindelse med undersøgelsen vil jeg gerne rette tak til de patienter, der valgte at deltage. Uden deres interesse i og velvilje til at stille sig til rådighed, ville undersøgelsen ikke have været mulig. Ligeledes tak til personalet ved Sclerosehospitalet i Ry for deres arbejde med at informere patienterne om undersøgelsen. En særlig tak skal lyde til fysioterapeut Margit Mortensen, der har ydet et stort bidrag til undersøgelsen ved at koordinere og udføre alt træningen forbundet hermed. Jeg vil ligeledes gerne takke Henrik Boye Jensen, afdelingslæge på Scleroseklinikken ved Odense Universitetshospital, for at tage sig tid til at introducere mig for måleredskabet six spot step test. Til slut vil jeg gerne takke min vejleder Carsten Juhl for faglig- og metodevejledning igennem hele forløbet. Børkop, d. 2. marts 2015 Mette Thomasberg Kobborg

3 RESUMÉ Titel Effekten af ridefysioterapi på ganghastighed, balance og koordination - Et randomiseret kontrolleret studie om patienter med multipel sclerose. Udarbejdet af Mette Thomasberg Kobborg, stud. cand. scient. i fysioterapi ved Syddansk Universitet. Baggrund Multipel sclerose (MS) er en kronisk, neurologisk lidelse, der typisk medfører en høj forekomst af længerevarende funktionsnedsættelser. Fysisk træning er derfor en vigtig del af behandlingen. I Danmark anvendes ridefysioterapi som træningsform til patienter med MS (PWMS), men der er sparsom evidens for behandlingen. Formål Formålet med denne undersøgelse er at belyse effekten af en session af ridefysioterapi til PWMS målt på ganghastighed, balance og koordination sammenholdt med en session af fysisk træning på en stor bold. Metode Undersøgelsen blev gennemført som et dobbelt-blindet randomiseret kontrolleret studie (RCT) på Sclerosehospitalet i Ry. Deltagerne var diagnosticeret med MS og havde selvstændig gangfunktion. Deltagerne blev randomiseret 1:1 til en session af ridefysioterapi eller træning på en stor bold. Før og efter interventionen blev deltagerne testet med six spot step test (SSST), det primære outcome, og 10-meter gangtest (10mWT). Efter interventionen blev deltagerne spurgt til deres oplevelse af effekten. Resultat 52 PWMS blev inkluderet i undersøgelsen. Der var statistisk signifikant forskel imellem ridefysioterapigruppen og kontrolgruppen målt med SSST (difference 2,9 sek., 95 % CI 0,6 til 5,1, p = 0,02), til fordel for ridefysioterapigruppen. Der var ingen statistisk signifikant forskel målt med 10mWT. Den patientoplevede effekt var større ved ridefysioterapi. Konklusion En session af ridefysioterapi kan forbedre ganghastighed, balance og koordination for PWMS sammenlignet med træning på bold. Undersøgelsens resultater er i overensstemmelse med litteraturen på området, men data er begrænset, og flere studier er nødvendige for at undersøge effekten af ridefysioterapi til PWMS.

4 ABSTRACT Title Effects of therapeutic riding on gait-speed, balance and coordination - A randomised controlled trial of patients with multiple sclerosis. Author Mette Thomasberg Kobborg, stud. cand. scient. in physiotherapy at the University of Southern Denmark. Background Multiple sclerosis (MS) is a chronic, neurological disease, usually leading to an early disablement. Exercise therapy is an important part of treatment in patients with MS (PWMS). In Denmark therapeutic riding (TR) is used as exercise therapy for PWMS, although data about the effect is limited. Purpose The aim of this study was to determine the effect of one intervention of TR to PWMS on gaitspeed, balance and coordination compared to one intervention of ball exercises. Methods The study was conducted as a double-blinded randomised controlled trial (RCT) at the Sclerosis Hospital in Ry, Denmark. The participants were diagnosed with MS and were able to walk independently. Patients were randomly assigned to one intervention of TR or one intervention of ball exercises. Before and after the intervention two outcome measures were applied: the six spot step test (SSST) and the 10-metre walk test (10mWT), and the patient reported effect of the intervention was obtained. Results 52 PWMS were included in the study. There was a statistically significant improvement in the group that underwent TR compared to the control-group measured by the SSST (difference 2.9 sec., 95 % CI 0.6 to 5.1, p = 0.02). No statistically significant change was measured by the 10mWT. Patients reported a larger effect in the TR-group. Conclusion The results of this study show that one intervention of TR can improve gait-speed, balance and coordination ability of PWMS compared with one intervention of ball exercises. The findings are in line with recent literature, though evidence is limited and additional studies on the effects of TR on PWMS are needed.

5 INDHOLDSFORTEGNELSE INTRODUKTION... 2 METODE... 6 Design... 6 Deltagere... 6 Intervention... 7 Kontrolintervention... 8 Outcome... 9 Sample size Randomisering Blinding Statistisk analyse Etiske overvejelser RESULTATER Deltager flow Rekruttering Baseline data Antal deltagere i analysen Analyse af primær og sekundære outcome Eksplorative analyser DISKUSSION Diskussion af resultater Tolkning af resultater Undersøgelsens begrænsninger Generalisering af resultater Kliniske implikationer Konklusion REFERENCELISTE BILAGSFORTEGNELSE

6 INTRODUKTION Multipel sclerose (MS, kaldes også dissemeret sclerose eller blot sclerose) er en kronisk, neurologisk lidelse, som rammer myelinskederne i centralnervesystemet (CNS), hvilket fører til demyelinering og deraf følgende neurologiske symptomer som nedsat syn, fysisk funktionsniveau og koordinationsvanskeligheder, samt ekstremitetslammelse. MS er den hyppigste neurologiske årsag til invaliditet blandt yngre og midaldrende mennesker i den vestlige verden (1). I Europa er mindst diagnosticeret med MS (2). Der er store variationer indenfor og mellem de forskellige lande, både hvad angår prævalens og incidens. Prævalensen i Danmark har været stigende fra 1950 til 2005, hvor flere end 9300 personer var diagnosticeret med MS, hvilket svarer til en prævalens på 173/ indbygger (3). Incidensen var fra 1970 til ,3/ indbygger (4). Der er ikke publiceret artikler med nyere tal for incidens, men tendensen er, at der er en øget incidens og længere overlevelse efter, at diagnosen er stillet, hvilket bidrager til øget prævalens. Incidensen er højest omkring 30 år (1), men prævalensen er stigende i alle aldersgrupper. Særligt i gruppen af patienter over 60 år er prævalensen steget fra 217 (svarende til 9 % af patienter med MS (PWMS)) i 1950 til 2466 (svarende til 26 % af PWMS) i 2005 (3). I 2005 var 1,6 % under 24 år, 20 % mellem år, 53 % mellem og 26 % 60 år og derover (3). Den gennemsnitlige levetid for patienter med MS er reduceret med 5-10 år sammenlignet med personer uden MS (5). MS rammer kvinder dobbelt så hyppigt som mænd. Kvinde til mand ratioen i Danmark er steget fra 1,31 i 1950 til 2,02 i 2005, og denne stigning vil antageligt fortsætte (3). Årsagen til, at kvinder rammes oftere, vides ikke med sikkerhed, men man antager, at ændringer i kvinders livsstilsmæssige forhold, herunder hormonelle faktorer ved stigende alder for fødsel, anvendelse af prævention samt, at kvinder oftere lider af D-vitamin mangel end mænd (3), spiller en rolle. Den stigende incidens blandt kvinder ses særligt hos kvinder over 40 år (1). Årsagen til MS er ukendt. Sygdommen er en autoimmun lidelse, hvor immunsystemet fejlagtigt reagerer mod vævskomponenter i kroppen. Denne reaktion mistænkes at være udløst af en virus, hvis molekylestruktur minder om den i myelinets overflade, derved kan der opstå en krydsreaktion og inflammation i CNS. Inflammationen udvikles pletvist i hjernevævet i områder fra få milimeter til flere centimeter, kaldet plaques. I den akutte fase beskadiges både myelinskeder og aksoner, dermed sænkes nerveledningshastigheden og CNS forbindelse til fx muskler og led forringes. Efter 1-2 uger begynder regenerative processer at remyelinisere 2

7 aksonerne, hvis der er overlevende myelindannende celler. Permanente neurologiske skader opstår ved aksontab eller mangelfuld remyelinisering. Forløbet er typisk, at et plaque opstår over timer eller dage, udvikler sig over uger og remitterer over måneder. Forløbet kaldes et attak (6). Diagnosen MS stilles, hvis der opstår plaques et andet sted i CNS mindst en måned efter første tilfælde. Den kliniske diagnose underbygges ofte af en MR-scanning af CNS samt undersøgelse om, der er antistoffer mod inflammationen i CNS (6). Omkring 80 % af PWMS debuterer med attakvis MS (engelsk Relaps Remitting (RR)). Hyppigheden for attak er individuel, og i perioden mellem attakerne er patienten stabil. Dog kan der ophobes symptomer efter hvert attak. Efter 10 år med RR vil ca. 50 % være overgået til sekundær progressiv (SP) MS. Attakerne bliver gradvist mindre eller forsvinder, men i perioderne mellem indtræder der en gradvis forværring. De resterende ca. 20 % af personer med MS oplever sygdomsdebut som gradvis forværring uden attakker, hvilket betegnes primær progressiv (PP) (6). Symptomerne, der opstår ved plaques, er betinget af, hvor i CNS de udvikler sig, og ikke alle plaques er symptomdannende. MS er karakteriseret af høj inter- og intraindividuel variation af sygdomsforløb, aktivitet i sygdommen og kliniske symptomer (5). De initierende symptomer ved RR MS er ofte visuelle og sensoriske forstyrrelser, mens motoriske symptomer er dominerende ved PP MS. Andre hyppige symptomer er nedsat mobilitet, spasticitet, inkontinens, træthed og kognitive problemer, hvilket negativt påvirker evnen til at udføre daglige aktiviteter (ADL), evnen til deltagelse og livskvaliteten (QoL) (5). Da sygdommen ofte debuterer i en ung alder og er kendetegnet ved at have et progressivt forløb samt, at der er længere overlevelse med MS, vil den typisk medføre en høj forekomst af længerevarende funktionsnedsættelser. Størstedelen (50 80 %) af PWMS mister arbejdsevnen indenfor de første ti år (5). Nedsat gangfunktion er en typisk følge af MS og flere patienter vil med tiden blive afhængig af ganghjælpemidler eller blive bundet til en kørestol (5). Gangfunktionen kræver integration af bevægemekanismer, motorisk kontrol, muskuloskeletale funktioner, holdning og balance (7). Balance er integrationen af visuelle, sensoriske og vestibulære mekanismer, og er ofte forringet hos patienter med MS grundet spasticitet, manglende koordinationsevne, tab af anticipatorisk postural kontrol, reduceret proprioception samt nedsat sensorisk, visuel og vestibulære mekanismer (7). Ved PP og SP MS mener man, at nedsat balance primært skyldes spasticitet, skader på lillehjernen og 3

8 forandringer i hjernestammen, mens visuelle og sensoriske symptomer er dominerende ved RR MS (7). Den nedsatte balance er den primære årsag til, at 50 % af patienter med MS falder indenfor en 6 mdr. periode, og derfor ofte har brug for behandling for faldrelaterede skader (8). Størstedelen af faldepisoderne sker under ADL, fx sker 60 % under gang (8). Behandlingen af MS består af medicinsk behandling mod tilbagefald, sygdomshæmmende og symptomlindrende medicin. Der findes ingen behandling, som har langtidsvirkende effekt mod tilbagefald, eller kan udbedre de permanente neurologiske skader (5). Fysisk træning bliver derfor en vigtig del af behandlingen for at forbedre gangfunktion og balance for PWMS (5). Et af de primære mål med træning af PWMS er at øge deres aktivitets- og deltagelsesniveau samt sikre en så selvhjulpen hverdag som muligt (2). Der anvendes forskellige former for fysisk træning til PWMS. Et systematisk review af Snook et al. Finder, at der er evidens for en lille, men klinisk relevant, forbedring af gangfunktionen efter træningsøvelser til PWMS (9). Et andet systematisk review af Paltamaa et al., der undersøger effekten af fysioterapi på balance til PWMS finder, at der er lav evidens for en positiv effekt af balanceøvelser til PWMS med mild til moderat funktionsnedsættelse (10). Andre træningsformer der anvendes til PWMS, men som der er moderat til lav evidens for, omfatter aerob træning, styrketræning, træning på gangbånd med eller uden mekanisk støtte og bassinterapi. Evidensen for at anvende terapeutisk ridning (TR) til patienter med MS er baseret på studier af lav kvalitet, og derfor konkluderer to review, at der er manglende evidens for at anvende træningsformen (5,10). Ridefysioterapi har i Danmark været anvendt til behandling af PWMS og andre patientgrupper, der lider af kronisk sygdom, siden 70 erne. Ridefysioterapi anvender de tredimensionelle bevægelser fra hestens bækken under skridtgang som det primære element i behandlingen. Bevægelserne overføres til patientens bækken symmetrisk og forplanter sig videre op gennem kroppen. Patientens bækken bevæges i en sidebevægelse, en rotation og en kipning frem og tilbage som om patienten gik på egne ben. Intensiteten i behandlingen er unik, idet bevægelserne gentages gange pr minut på en mellemstor hest (11). Uchiyama et al. fandt, via en tredimensionel analyse, at ridning kunne generere motoriske og sensoriske stimuli sammenlignelige med menneskets under gang, herunder lignende acceleration, frekvens, hjerte- og åndedrætsrytme samt blodtryk, og at dette kunne give helbredsmæssige forbedringer for patienter med funktionsnedsættelser (12). 4

9 Effekten af ridefysioterapi ses særligt på nedsat balance, gangfunktion, koordination, spasticitet, ligevægtsfornemmelse og kropsholdning (13, 14, 15, 16, 17, 18, 19, 20, 21). Ligeledes mener man, at øget velvære, mere selvtillid og mulighed for socialt samvær også er mulige effekter af behandlingen (17, 19, 20). Ifølge udsagn fra patienter er der en direkte overførbarhed af de fysiske og psykiske effekter af ridefysioterapi til patienternes hverdag, idet der rapporteres om forbedret motorisk kontrol i en sådan grad, at patienterne oplever at have en lettere tilværelse, bl.a. ved selvstændigt at kunne udføre ADL funktioner (11, 17). I 1972 begyndte PWMS at kunne modtage ridefysioterapi med tilskud fra datidens sygekasse. De kan nu modtage ridefysioterapi vederlagsfrit fra sygesikringen, jævnfør overenskomsten på området såfremt, at patienterne har et svært fysisk handicap. Det betyder, at patienterne ofte er afhængige af et ganghjælpemiddel, inden de starter behandlingen. Ifølge Danmarks statistik var de samlede behandlingsomkostninger til vederlagsfri ridefysioterapi i ,4 mio. kr. og i gennemsnit koster det kr. for hver patient, der modtager vederlagsfri ridefysioterapi i et år. De betragtelige samfundsøkonomiske omkostninger til behandlingen sammenholdt med andre former for fysisk træning forårsager, at ridefysioteraputer i højere grad oplever krav om at kunne dokumentere effekten af behandlingen. En litteratursøgning fandt fem studier om MS og TR, deriblandt et systematisk review af Bronson et al. fra 2010 (22). Reviewet inkluderer tre af de fundne studier, der er af casecontrol eller case-serie design. Den samlede sample size i de tre inkluderede studier er på 36 deltagere. To af studierne bruger Bergs balance skala (BBS) til at måle dynamisk balance som primære outcome, mens det tredje målte på statisk balance. De to der målte med BBS fandt en signifikant forbedret balance, men i det ene studie kun i tre ud af 11 deltagere. Der blev ikke rapporteret effekt på statisk balance. Reviewet konkluderer at TR har en positiv effekt på balance hos personer med MS, men at data er begrænset og flere studier er nødvendige (22). Et nyere studie af Munoz-Lasa et al. fra 2011 sammenligner effekten af TR med konventionel fysioterapi på balance og gangfunktion til personer med MS. Studiet er af case-control design og inkluderer 27 deltagere. Studiet finder, at TR-gruppen har en forbedring i Performance- Orientated Mobility Assessment (POMA) score og på enkelte parametre af en ganganalyse. Der ses ingen forbedringer i kontrolgruppen i POMA-score, men denne fik ikke foretaget ganganalyse. Studiet finder desuden, at de deltagere, der har den dårligste balance, har den største effekt af TR. Studiet konkluderer, at resultaterne er lovende for, at TR kan forbedre 5

10 balance og gangfunktion, samt at disse resultater er i overensstemmelse med studierne i artiklen af Bronson et al. (23). Studierne på området er få og generelt af lav kvalitet grundet små sample sizes, mangel på standardiserede outcomemeasures og randomisering samt, at de er publiceret i ikke peerreviewed tidsskrifter. Desuden er de baseret på TR, der ikke fuldstændigt kan sidestilles med ridefysioterapi som den praktiseres i Danmark. De væsentligste forskelle er, at der i TR ikke altid er en sundhedsfagligt uddannet person til stede, samt at formålet med TR er, at patienten lærer at ride. Under ridefysioterapi i Danmark vil der altid være en ridefysioterapeut, en handicapinstruktør samt flere hjælpere til stede. Formålet med ridefysioterapi er at forbedre patientens funktionsniveau gennem den fysioterapeutiske behandling. Såfremt patienten ønsker at lære at ride, kan det indgå i behandlingen som middel til at forbedre QoL. I Danmark forsker man ikke aktuelt i ridefysioterapi. Formålet med denne undersøgelse er at belyse effekten af en session af ridefysioterapi til PWMS målt på ganghastighed, balance og koordination sammenholdt med en intervention af fysisk træning på en stor bold umiddelbart efter endt intervention. Ligeledes ønskes deltagernes egen oplevelse af effekten på ganghastighed, balance og koordination belyst. METODE Design Undersøgelsen blev gennemført som et dobbelt-blindet randomiseret kontrolleret studie (RCT) på Sclerosehospitalet i Ry. Deltagerne blev randomiseret 1:1 til en session af ridefysioterapi eller træning på en stor bold. Deltagere Inklusionskriterierne var diagnosen MS samt selvstændig gangfunktion evt. ved brug af ganghjælpemiddel. Eksklusionskriterier var allergi overfor heste eller vægt over 130 kg. Der var intet krav til, at deltagerne tidligere havde deltaget eller ikke deltaget i ridefysioterapi eller træning på en stor bold. Deltagerne blev rekrutteret på Sclerosehospitalet i Ry i perioden august 2013 til januar Sclerosehospitalet i Ry er en del af Sclerosehospitalerne i Danmark, som tilbyder specialiseret rehabilitering og behandling til PWMS, og har plads til 36 patienter. Deltagerne bliver henvist af praktiserende læge og opholder sig på Sclerosehospitalet i et to - fire ugers 6

11 rehabiliteringsforløb. I den første uge af indlæggelse blev de informeret om studiet, mens rekruttering og dataindsamling fandt sted en dag i uge 2-4 af indlæggelsen. Afhængigt af antal egnede og interesserede deltagere blev der afsat 1-3 dage i et forløb til undersøgelsen, og på en dag kunne der testes op til 8 deltagere. Pågældende dag, hvor de deltog i undersøgelsen, havde deltagerne ikke andre skemalagte aktiviteter, hvor de var fysisk aktive, for at undgå udtrætning. Den udførende fysioterapeut (MM) blev stillet til rådighed af Sclerosehospitalet i Ry på de dage, der blev rekrutteret deltagere og lavet dataindsamling. MM er uddannet fysioterapeut med 19 års erfaring, hvoraf de sidste 8 år er udelukkende med speciale i rehabilitering af PWMS. MM har deltaget i efteruddannelse som ridefysioterapeut to gange og har 16 års erfaring som ridefysioterapeut. MM har de sidste 8 år arbejdet 20 timer/ugen som ridefysioterapeut på Sclerosehospitalet, og har dermed stærke kompetencer indenfor undersøgelse og behandling af PWMS, herunder valg af hest og opsadling. Intervention Det blev valgt at teste efter en session, da det ikke var muligt at udføre randomiseret behandling over en længere periode, samt at effekten af ridefysioterapi efter en session ønskes belyst i forhold til evt. fremtidig forskning indenfor området. Interventionsgruppen modtog ridefysioterapi i 45 min., hvoraf de 10 min påregnes til på- og afstigning. Der var udarbejdet et skriftligt træningsprogram, som den udførende fysioterapeut blev oplært i på forhånd. Ridefysioterapien foregik individuelt eller på hold på op til tre deltagere. Valg af støttepersonale, hest og opsadling blev truffet af MM ud fra den enkelte deltagers behov. Sclerosehospitalet havde tre heste til rådighed, der alle var koldblodsheste. To af dem var af racen Norsk Fjordhest og den sidste en blanding med racen Tinker. Opsadling var skind, og hvis nødvendigt havde rytteren et håndtag og/eller stigbøjler. Hesten blev ført i trense med bid. Under ridefysioterapien blev hesten ført af en person og hvis nødvendigt med en eller to støttepersoner ved siden af deltageren til hest. Ridefysioterapien foregik på Sclerosehospitalet i Ry indendørs i ridehal eller udendørs på plant underlag. Deltagerne udførte et program med opvarmning og 6 øvelser til hest, se boks 1. Fokus i øvelserne var at træne balance og koordination vha. forcerede rytmiske bevægelser i bækken, bevægelse af midtlinje i forhold til understøttelsesfladen samt stræk af overekstremiteter. Øvelserne udførtes, mens hesten førtes ligeud rettet i skridtgang. 7

12 Fysioterapeuten var ved siden af hesten og superviserede. Det var muligt for fysioterapeuten at guide deltageren i øvelsen både fysisk og verbalt. Øvelserne udførtes efter evne, dvs. at nogle deltagere ikke havde fysisk funktion til at udføre alle øvelser korrekt, men at der blev arbejdet med en øvelse i 3-4 min, hvorefter man gik videre med næste øvelse. Billedtekst: Hest af racen Tinker (tv) og Norsk Fjordhest (th). Kontrolintervention Kontrolgruppen modtog fysioterapeutisk træning på en stor bold efter en skriftlig interventionsbeskrivelse, som den udførende fysioterapeut blev oplært i. Træningens varighed var 45 min., hvoraf der blev påregnet 10 min. til pauser. Træningen foregik indendørs i mindre træningssal, individuelt eller på hold på op til tre deltagere. Der var bolde i str. 55 og 65 cm til rådighed, og mulighed for at holde ved en ribbe hvis nødvendigt. Deltagerne udførte et program med opvarmning og 6 øvelser på bold, se boks 1. Øvelserne var tilsvarende dem i interventionsgruppen, og betragtes som almindelig valgte øvelser på bold til PWMS i forhold til at træne balance og koordination. Fysioterapeuten viste øvelserne på bold og superviserede undervejs. Det var muligt for fysioterapeuten at guide deltageren i øvelsen både fysisk og verbalt. Øvelserne udførtes efter evne, dvs. at nogle deltagere ikke havde fysisk funktion til at udføre alle øvelser korrekt, men at der blev arbejdet med en øvelse i 3-4 min, hvorefter man gik videre med næste øvelse. 8

13 Ridefysioterapi (45 min.) Opvarmning: (15 min) hesten skridter i godt tempo, rytteren finder balancen på hesten uden at holde ved tøjler / håndtag hvis muligt. Øvelser: 1. Hold ryggen i neutralstilling, armene strækkes ud til siden, følg hestens bevægelser og før vægten fra side til side. 2. Hold ryggen i neutralstilling. Løft den ene arm strakt op og kig efter hånden. Skift derefter til modsatte side. 3. Hold ryggen i neutralstilling. Før begge arme strakte til samme side, roter i ryggen og kig efter den bagerste hånd. Skift derefter til modsatte side. 4. Rask gang til hest, find hestens rytme og forstil dig du selv går. Sæt nu tempoet op, mens du stadig følger hesten og armene svinger modsat som under rask gang. 5. Hold ryggen i neutralstilling. Stræk armene ud til siden og vend håndfladerne væk fra kroppen. Bliv siddende lige i sadlen, mens du skubber til den ene side, dernæst den anden. Så langt som muligt, uden at miste balancen. 6. Hold ryggen i neutralstilling. Fold armene foran brystet. Læn overkroppen så langt tilbage som muligt, uden at runde ryggen og uden at miste balancen. Kontrol træning på stor bold (45 min.) Opvarmning: (15 min) find balancen siddende på bolden, derefter 1. Sving armene fra side til side langs kroppen, og roter i bækken. 2. Skub bækken fra side til side med armene langs kroppen. 3. Træk bolden frem og skub bolden tilbage med bækkenet. Tilsammen skal dette minde om hestens tredimensionelle bevægelser i skridt. Øvelser: 1. Siddende på bold med ryg i neutralstilling og armene strækkes ud til siden. Før vægten fra side til side. 2. Siddende på bold med ryggen i neutralstilling. Løft den ene arm strakt op og kig efter hånden. Skift derefter til modsatte side. 3. Siddende på bold med ryggen i neutralstilling. Før begge arme strakte til samme side, roter i ryggen og kig efter den bagerste hånd. Skift derefter til modsatte side. 4. Rask gang fødderne flyttes frem og tilbage, mens armene svinger modsat som under rask gang. 5. Siddende på bold med ryggen i neutralstilling. Stræk armene ud til siden og vend håndfladerne væk fra kroppen. Hold bolden stille, mens du skubber til den ene side, dernæst den anden. Så langt som muligt, uden at miste balancen. 6. Siddende på bold med ryggen i neutralstilling. Fold armene foran brystet. Læn overkroppen så langt tilbage som muligt, uden at runde ryggen og uden at miste balancen. Boks 1, Træningsprogram til ridefysioterapigruppen og kontrolgruppen. Outcome Det primære outcome er at vise forbedring i interventionsgruppens ganghastighed, balance og koordination målt med Six Spot Step Test (SSST) sammenlignet med kontrolgruppen. Ligeledes vil ændring i ganghastighed og antal skridt målt med 10 m. gangtest (10mWT) 9

14 blive analyseret, samt den patientoplevede effekt af interventionen på ganghastighed, balance og koordination vil blive belyst i forhold til, om de oplever det forbedret, uændret eller forværret. Inklusion Start-test: Demografikse data, MSWS12, 10mWT, SSST Randomisering Ridefysioterapi Kontrol træning 20 min. hvile Slut-test: 10mWT, SSST, patientoplevet effekt Figur 1: Skematisk fremstilling af testprocedure. MSWS: Multiple Sclerosis Walking Scale. 10mWT: 10 meter gangtest. SSST: Six Spot Step Test. Efter inklusion udfyldte deltagerne spørgeskemaet Multiple Sclerosis Walking Scale (MSWS12). Dernæst optog MTK anamnese som omfatter demografiske data (køn, alder, type af MS, år siden diagnose, erfaring med ridefysioterapi og træning på stor bold). Såfremt deltagerne var i tvivl om, hvilken type af MS vedkommende har eller hvor mange år, det er siden diagnosen blev stillet, ville MM gennemgå journal med samtykke fra deltageren. Efterfølgende viste og forklarede MTK, hvordan man udfører SSST, og deltageren havde tre gange til at øve sig på testen for at minimere betydningen af en eventuel læringseffekt (24). Efter 5 min. hvile gennemførte emførte de SSST og 10mWT. Deltagerne havde mulighed for at hvile i op til 5 min mellem de to test, hvis de følte et behov for det. Deltagerne med ulige id. nr. gennemførte SSST først, og dem med lige id. nr. startede med 10mWT. Det var muligt at anvende ganghjælpemiddel under testene, såfremt det var nødvendigt for at udføre dem sikkert. I så fald anvendtes es samme ganghjælpemiddel ved både SSST og 10mWT samt ved start- og sluttest. Efter intervention (eller ler kontrolintervention) kom deltagerne direkte tilbage til MTK. De hvilede siddende i en lænestol i 20 min, hvorefter der udførtes SSST og 10mWT i samme rækkefølge som ved starttest. test. Deltagerne blev efterfølgende spurgt til deres egen oplevelse af 10

15 udbyttet af træningen ift. ganghastighed, balance og koordination. Først efter de havde svaret, blev de informeret om deres testresultater. MSWS12 anvendes i undersøgelsen til at beskrive deltagerne i forhold til deres egen opfattelse af nedsat gangfunktion for følge af MS. MSWS12 er et spørgeskema, der består af 12 spørgsmål, som spørger til patientens begrænsninger i gangfunktion de seneste to uger. For hvert spørgsmål gradueres svaret fra 1 (slet ikke) til 5 (ekstremt meget). Den samlede score angiver patientens egen opfattelse af påvirkningen af gangfunktionen som følge af MS. MSWS er oversat til dansk, men oversættelsesproceduren er ikke publiceret. MSWS12 har vist floor og ceilingeffekt indenfor den alment accepterede grænse på 20 % samt god testretest reproducerbarhed (ICC 0,94). MSWS12 er testet at have en god samstemmende validitet med MSIS-29 fysisk funktion, SF-3-PF, FAMS mobilitets skala og EDSS, men kun moderat overensstemmelse med T25FW (ICC 0,46)(25). SSST anvendes som primære outcome til at vurdere effekten af interventionen på ganghastighed, koordination og balance. SSST er en gangtest, hvor deltageren går på en 1 x 5 m. bane, hvor der er markeret 6 cirkler. Man starter testen stående i den første cirkel og i de resterende placeres 5 runde klodser. Deltageren går zig-zag fra cirkel til cirkel og sparker klodserne væk med hhv. laterale og mediale side af samme fod. Testen udføres så hurtigt som muligt, uden at løbe, og slutter når sidste klods er sparket ud af cirkel. Testen gennemføres fire gange, hvor der sparkes to gange med hver fod, og resultatet er gennemsnittet af de fire tider (24). Der findes ikke en publiceret dansk manual af SSST, men MTK har udover den engelske manual fået udleveret en dansk oversættelse, der er godkendt af M. Ravnborg, en af forfatterne til testen, samt har modtaget en dags oplæring i testen ved Henrik Boye Jensen, der er afdelingslæge på Skleroseklinikken ved Odense Universitetshospital. SSST har en høj samstemmende validitet med T25FW (r 0,92)(24), der anses for at være det bedste objektive måleredskab af ganghastighed for PWMS (26), samt god samstemmende validitet med EDSS og MSIS (r omkring 0,80). SSST har vist god testretest reproducerbarhed (ICC 0,95). I et studie, der undersøger effekten af steroid injektioner efter attak, er SSST, målt med en måneds mellemrum, testet moderat responssive (ES 0,31; SRM 0,68), dog bedre end T25FW (EF 0,27; SRM 0,53) (27). Udover at vise bedre responssivenes, vælges SSST frem for T25WT da den samtidig med ganghastighed, også viser deltagerens koordinationsevne og balance. Samtidig er der mindre risiko for floor effekt end ved anvendelse af T25FW (27). 11

16 10mWT anvendes som sekundært outcome til at vurdere effekten af intervention på ganghastighed og skridtlængde. Testen udføres på en lineær 12 m. bane, med stående start og afslutning i bevægelse efter 10 m. Deltageren instrueres i at gå så hurtigt som muligt, men sikkert. MTK går ved siden af og der tales ikke sammen under testen. MTK måler tiden i sekunder det tager deltageren at gå 10 m samt noterer antal skridt. 10mWT er let at administrere efter standardiseret manual og kræver ingen formel oplæring. Manualen er oversat til dansk efter original version af M J Watson (28). Testen er vurderet reliabel til PWMS, med god test-retest reproducerbarhed (ICC = 0,95; SEM 0,11 m/sek) (26). 10mWT med maksimal hastighed har en høj samstemmende validitet med T25FW (r 0,96) og 6- minutters gangtest (r 0,88), samt moderat samstemmende validitet med EDSS (r 0,69) (29, 30). I undersøgelsen ønskes den patientoplevet effekt af interventionen belyst. Dette gøres ved at stille tre spørgsmål omhandlende deres oplevelse af udbyttet af den træning, de har modtaget. De blev efter de to gangtest spurgt til, hvordan de oplevede deres evne til hhv. at gå hurtigt, koordinere bevægelser og holde balancen under gang efter træningen. Svarmulighederne var meget forværret, let forværret, uændret, let forbedret og meget forbedret. Deltageren blev opfordret til at svare det, de mente passer bedst. Sample size Nieuwenhuis et al. finder at standarddeviationen på SSST, der er det primære outcome, er 5,2 (24). Givet at der anvendes en mindste reelle difference (MDD 95 %) på 3,22 sek., skal der rekrutteres 80 deltagere for, at man med 80 % sikkerhed kan afvise nulhypotesen om, at der ikke er forskel mellem grupperne. Risikoen for en type 1 fejl ved denne hypotesetest er 5 %. Randomisering Deltagerne blev randomiseret i blokke på op til 8 deltagere vha. ugennemsigtige kuverter. I kuverterne var en seddel med hvilken intervention, de skulle deltage i. Deltagerne trak lod om kuverterne, der var blandet af MTK inden, de blev udleveret til MM, der administrerede lodtrækningen. Ved ulige antal deltagere på en dag, blev der udleveret lige antal kuverter, så der altid var 50 % chance for ridefysioterapi eller kontrol træning. Resterende kuverter blev kasseret. Målet var at randomisere 1:1, men med åben ende blok randomisering var det muligt, at der ville opstå ulige antal i grupperne. Der rekrutteres og randomiseres løbende, indtil ønsket antal deltagere er nået. 12

17 Efter randomisering planlagde MM tid for de forskellige interventioner, og MTK blev informeret om, hvornår deltagerne var klar til slutttest. På hver testdag var tidsplanen forskellig, så det var ikke muligt at gætte hvilken intervention, der foregik på hvilket tidspunkt. Dermed forblev allokering af deltagerne skjult for MTK ved sluttest. Blinding Deltagerne var blindet i forhold til, hvilken af de to interventioner, der er den primære i undersøgelsen. Dette blev gjort ved at informere deltagerne om, at formålet var at sammenligne to former for balancetræning til PWMS. Undersøgelsen blev på Sclerosehospitalet omtalt som balanceprojektet. MTK var blindet overfor randomisering og allokering af deltagerne under sluttest ved ikke at være til stede under randomisering, samt at deltagerne blev instrueret i ikke at tale om, hvilken træning de modtog. Under dataanalyse kunne MTK ikke være blindet overfor allokering af deltagere. MM, der stod for randomisering, planlægning og træning, kunne ikke være blindet. Statistisk analyse Forskellen mellem grupperne bliver undersøgt ved at anvende en uparret t-test, og såfremt data ikke er normalt fordelte laves en sensitivitetsanalyse ved at anvende Mann-Whitney-U test som nonparametrisk supplement til den uparrede t-test. Deltagernes svar på deres oplevelse af effekten af træningen vil blive omregnet til procent i de forskellige svar kategorier, og derefter sammenlignes grupperne. Hvis det vurderes at være relevant, vil der blive lavet eksplorative subgruppeanalyser for at undersøge om typen af MS samt graden af nedsat gangfunktion, klassificeret ifølge Lord, spiller en rolle på udbyttet af træningen. Lord klassificerer patienter efter deres ganghastighed. Går man langsommere end 0,82 m/sek er gangfunktionen svært nedsat, hurtigere end 0,82 m/sek er den moderat nedsat og hurtigere end 1,14 m/sek er den let nedsat (31). Etiske overvejelser Deltagerne blev informeret skriftligt og mundtligt om projektet og valgte derefter, om de ønskede at deltage. Se skriftlig deltagerinformation i bilag 1. Ved inklusion blev der 13

18 underskrevet informeret samtykke, hvoraf det fremgik at man til enhver tid kunne udgå af projektet, se bilag 2. Der er ikke indhentet tilladelse fra datatilsynet, da alle personfølsomme data i forbindelse med undersøgelsen opbevares af Sclerosehospitalet i Ry. Ligeledes er der ikke søgt tilladelse ved Videnskabsetisk komité, da træningen ikke afviger fra almen praksis på Sclerosehospitalet. RESULTATER Deltager flow 397 patienter var indlagt på Sclerosehospitalet. 345 patienter deltog ikke i undersøgelsen. 344 havde ikke selvstændig gangfunktion, vejede over 130 kg eller var ikke motiveret for at deltage 1 var ikke diagnosticeret med MS. 52 blev inkluderet og randomiseret ligeligt. 26 modtog ridefysioterapi 26 modtog kontrol træning 26 blev inkluderet i analysen Figur 2: Diagram over deltagerflow i undersøgelsen. Fysioterapeuterne på Sclerosehospitalet i Ry vurderede ud fra ind- og eksklusionskriterierne, om de indlagte patienter var egnet til at deltage i undersøgelsen. 345 blev ekskluderet, da de ikke havde selvstændig gangfunktion, vejede over 130 kg., eller ikke var motiveret for at deltage. En enkelt patient mødte ikke inklusionskriteriet om at være diagnosticeret med MS. I alt blev 52 inkluderet i undersøgelsen og randomiseret ligeligt til ridefysioterapi eller kontroltræning på stor bold. Efter randomiseringen var der intet frafald i deltagere, og alle 52 var i stand til at gennemføre sluttest. 26 blev inkluderet i analysen 14

19 Rekruttering Deltagerne blev rekrutteret på Sclerosehospitalet i Ry i perioden august 2013 til januar Færre deltagere blev rekrutteret i et fire ugers forløb end antaget, og rekrutteringen varede derfor fire uger længere end planlagt for at komme nærmere det ønskede antal deltagere. Deltagerne var i alderen år, hvoraf 11,5 % var i aldersgruppen år, 61,5 % var i aldersgruppen år og 26,9 % af dem var i aldersgruppen over 60 år. Den gennemsnitlige alder ved diagnose var godt 40 år. Blandt deltagerne var en overrepræsentation af kvinder, idet kvinde til mand ratioen er 4,33. Baseline data Tabel 1: Data er opgivet som gennemsnit (SD) eller antal (%). Ridefysioterapi (n=26) Kontrol træning (n=26) Alder (år)(sd) 54,1 (13,4) 53,3 (9,8) Køn (kvinde) 21 (80,8 %) 19 (73,1 %) Type af sclerose: Attakvis 14 (53,8 %) 12 (46,2 %) Primær progressiv 4 (15,4 %) 6 (23,1 %) Sekundær progressiv 8 (30,8 %) 8 (30,8 %) År siden diagnose (SD) 13,3 (8,6) 11,0 (7,6) MSWS (SD) 36,4 (12,7) 40,5 (11,9) 10mWT ifølge Lord: Let nedsat gangfunktion 8 (30,8 %) 6 (23,1 %) Moderat nedsat gangfunktion 8 (30,8 %) 8 (30,8 %) Svært nedsat gangfunktion 10 (38,5 %) 12 (46,2 %) Anvendte ganghjælpemiddel 9 (35%) 9 (35%) Tidligere erfaring med 23 (88,5%) 22 (84,6%) ridefysioterapi Tidligere erfaring med træning på 21 (80,8%) 18 (69,2%) bold MSWD: Multiple Sclerosis Walking Scale. 10mWT: 10 meter gangtest. Antal deltagere i analysen Alle 52 deltagere er inkluderet i samtlige analyser. To deltagere måtte stoppe efter 20 min. træning grundet udtrætning, en i ridefysioterapigruppen og en i kontrolgruppen. Begge kunne dog gennemføre sluttest efter 20 minutters hvil og er derfor inkluderet i analyserne. 15

20 Analyse af primær og sekundære outcome Start- og slutmålinger samt ændring på det primære og sekundære effektmål i form af SST og 10mWT er vist i tabel 2. For at undersøge forskellen mellem grupperne laves u-parret t-test, og resultaterne er også vist i tabel 2. I SSST, der måler ganghastighed, koordinationsevne og balance, var der statistisk signifikant forskel imellem ridefysioterapigruppen og kontrolgruppen (SSST difference 2,9 sek., 95 % CI 0,6 til 5,1, p = 0,02), til fordel for ridefysioterapigruppen. Der ses en tendens til, at ganghastighed og skridtlængde målt med 10mWT var forbedret mere i ridefysioterapigruppen sammenlignet med kontrolgruppen, men forskellen mellem grupperne var ikke statistisk signifikant (10mWT i sek. difference = 0,9 sek., 95 % CI -0,8 til 2,6, p = 0,27 samt 10mWT i skridt difference 0,6 sek., 95 % CI -0,2 til 1,4, p = 0,13). Data er undersøgt i forhold til normalfordeling, og det ses, at de afviger lidt fra normalfordelingen. Der laves derfor en sensitivitetsanalyse ved at anvende Man-Whitney-U test som nonparametrisk supplement til den uparrede t-test. Konklusionen af denne analyse er tilsvarende den ved t-testen, nemlig statistisk signifikant forskel i SSST (p = 0,04), men ikke i 10mWT (10mWT i sek. p = 0,06 samt 10mWT i skridt p = 0,15). Tabel 2: Gennemsnit (SD) af SSST og 10MW ved start og slut i grupperne ridefysioterapi og kontroltræning, difference (95 % CI) samt p-værdi for differencen mellem grupperne. SSST (sek)(sd) 10mWT (sek) (SD) 10mWT (skridt) (SD) Ridefysioterapi (n=26) Kontrol træning (n=26) Difference Start Slut Ændring (95% CI) 19,0 (14,9) 13,3 (11,5) 17,4 (4,2) 16,6 (13,3) 12,3 (13,5) 16,7 (4,5) -2,4 (-3,6 til -1,2) -1,0 (-2,5 til 0,5) -0,7 (-1,2 til -0,2) Start Slut Ændring (CI) 17,8 (10,2) 12,8 (7,6) 17,8 (4,0) SSST: Six Spot Step Test. 10mWT: 10 meter gangtest. 18,3 (13,6) 12,7 (7,3) 17,7 (4,1) 0,5 (-1,5 til 2,5) -0,1 (-1,0 til 0,8) -0,1 (-0,7 til 0,5) Sek. ( 95 % CI) 2,9 (0,6 til 5,1) 0,9 (-0,8 til 2,6) 0,6 (-0,2 til 1,4) P- værdi 0,02 0,27 0,13 Den patientoplevede effekt af ridefysioterapien og kontrolinterventionen er vist i tabel 3. I ridefysioterapigruppen svarede hhv. 62 %, 42 % og 39 % at de oplevede at deres ganghastighed, koordinationsevne og balance var enten let eller meget forbedret. I kontrolgruppen svarede hhv. 31 %, 31 % og 35 % at de oplevede at deres ganghastighed, koordinationsevne og balance var let forbedret. Ingen i kontrolgruppen oplevede at have meget forbedret funktion. 16