Effekten af prismeadaptationstræning og adaptationstræning. med forskudt feedback på perceptuel neglekt og

Transkript

1 Effekten af prismeadaptationstræning og adaptationstræning med forskudt feedback på perceptuel neglekt og neglektaleksi et teoretisk og empirisk speciale Fidooo! Jeg kan ikke se dig. Vuf? Katrine Neisig Institut for Psykologi, Københavns Universitet 22. april, 2014 Vejleder: Inge Wilms tegn svarende til 79,3 normalsider

2 Tak At specialeprocessen har været spændende og lærering, og at det har været praktisk og fagligt muligt at støtte den teoretiske diskussion op med et empirisk studie, skylder jeg forskellige mennesker tak for. Susan Svendsen og Birgitte Kjær fra Center for Hjerneskade har ydet en vigtig og venlig hjælp med at finde og formidle kontakt til relevante forsøgspersoner til specialet. Mandeep Kauer fra Kildebo, Faxe Rehabiliteringscenter, samt centrets øvrige personale, har ydet en uvurderlig hjælp og støtte med formidling af kontakt til en forsøgsperson, samt praktisk hjælp og opbakning ved træningen af forsøgspersonen. Inge Wilms har ydet inspirerende, spændende og grundig vejledning hele processen igennem. Tak for hjælpen og inspirationen!

3 Abstract This thesis seeks to explore the field of hemi neglect after right hemisphere brain injury through a theoretical and empirical study. Clinical phenomena and theoretical models of neglect are presented, and emphasis is put on the importance of distinguishing theoretically and empirically between these different phenomena and their neuroanatomical correlates. The focus of the theoretical discussion is on the distinction between visuomotor and perceptual biases in neglect patients, and the meaningfulness of this distinction when transferred to the field of rehabilitation. With basis in the Reoganization of Elementary Functions Model, different rehabilitation interventions are elucidated with focus on prism adaptation. It is argued that while prism adaptation has proven itself an effectful tool in the rehabilitation of neglect, empirical studies show a lack of effect on the perceptual bias of neglect, and its effect on the rehabilitation of neglect dyslexia is also uncertain. It is discussed whether an alternative form of adaptation training, where the patient receives a displaced feedback during training, may be more effective in the rehabilitation of perceptual neglect and neglect dyslexia. To further explore this question, an exploratory case study has been conducted. Two subjects with right hemisphere brain injury and neglect complete a prism adaptation program and an adaptation training program with displaced feedback. Neuropsychological testing is conducted before, between and after these two different rehabilitation methods to investigate their respective effects on both visuomotor and perceptual biases as well as reading ability. While the results are not entirely conclusive, they indicate that adaptation training with displaced feedback may indeed have an effect on some aspects of perceptual biases and reading that prism adaptation therapy lacks. As this study includes a very limited number of subjects, it is suggested that further research focus on investigating this effect with a larger number of subject with right hemisphere brain injury, as well as seeking to determine appropriate neuropsychological testing methods to properly distinguish between the motor and perceptual biases. Finally, it is suggested that further research investigate the relation between the effects of the training on neuropsychological tests, the adaptation effects and after effects of the training sessions. 1

4 Indhold 1 Indledning Problemformulering Specialets opbygning og afgrænsning Begrebsafklaring Litteratursøgning Teoretisk del Neglekt det kliniske billede Ætiologi og forekomst ved hjerneskade hvor mange mennesker berøres? Neuroanatomisk grundlag Forskellige kliniske neglektfænomener Spatial referenceramme ved neglekt Visuomotorisk og perceptuel neglekt: En meningsfuld opdeling? Grundlæggende forståelse af neglekt Læsning, aleksi og neglektaleksi Læsning og aleksi Neglektaleksi Afrunding Rehabilitering REF-model Rehabilitering af neglekt Om prismeadaptationstræning Diskussion og oplæg til empiri Metodiske fordele og problemer i prismeadaptationslitteraturen Effekten af feedback ved adaptationstræning ved perceptuel neglekt: Muligheder for afdækning af mulighed for andre typer feedback Empirisk del Hvad er undersøgelsens formål? Hypoteser Forsøgsdesign Om eksplorative casebaserede undersøgelsesdesigns: Argumentation for relevansen ved brug af et lille antal forsøgspersoner Inklusions- og eksklusionskriterier Udvælgelse af forsøgsdeltagerene

5 3.3.4 Videnskabsetiske overvejelser Præsentation af cases Baggrund og klinisk information om den første forsøgsperson (FP1) Baggrund og klinisk information om den anden forsøgsperson (FP2) Testning BIT-batteri Test of Attentional Performance (TAP) Visuelle tests for perceptuel neglekt Baking tray Læsetests Rehabiliteringsmetode Resultater og analyse Beskrivelse af testresultater for forsøgsperson Beskrivelse af testresultater for forsøgsperson Statistik analyse Adaptationskurve og eftereffekt ved prismer og forskudt feedback Diskussion Hvad viser resultaterne? Effekten af træningstype på adaptationskurve og eftereffekt Metodekritiske overvejelser og begrænsninger ved forsøgsdesignet Konklusion og perspektivering Konklusion Perspektivering Referencer Bilag

6 1 Indledning Unilateral neglekt, eller blot neglekt, er et begreb, der bruges om den sære tilstand, hvor en person efter højresidig hjerneskade pludselig kun kan se maden på halvdelen af tallerken, går ind til ting til venstre for sig og ikke lægger mærke til andre personer, der taler til dem fra deres venstre side. Skal personen ud, vil de ofte komme afsted med den venstre arm hængende ud af jakken jakkens venstre ærme har de ikke bemærket og makeuppen er kun lagt, eller skægget kun barberet, i højre side af ansigtet. Disse fænomener danner sammenlagt en kompleks og heterogen forstyrrelse, og samtidig en forstyrrelse, som griber voldsomt ind i den hjerneskadede persons liv og hverdag. Ofte har disse mennesker både svært ved at færdes i trafikken, at læse og skrive, anvende en computer, at finde deres ting, og mere generelt at planlægge og udføre mere komplekse aktiviteter. Meget tid og forskning er derfor investeret i både opdeling, udredning og rehabilitering af denne forstyrrelse, og den forskningsmæssige dimension på området er vigtig for vejledningen af de enkelte rehabiliteringsinstitutioners tilrettelæggelse af effektiv og passende genoptræning for en patient med neglekt efter højresidig hjerneskade. Fokus i dette speciale vil ligge på forskningen om den rehabiliterende indsats for patienter med neglekt. En hyppigt anvendt metode til rehabilitering af neglekt er PA, hvor patienten iføres et par briller, der forskyder synsfeltet mod højre, og herefter visuelt og motorisk skal tilpasse sig denne forskydning (Frassinetti, Angeli, Meneghello, Avanzi, & Ladavas, 2002; Redding, Rossetti, & Wallace, 2005; Serino, Bonifazi, Pierfederici, & Ladavas, 2007). Effekten af denne træning er forholdsvis veletableret for generelle neglektsymptomer, og træningen anvendes på nuværende tidspunkt også i klinisk regi (ibid.). Mindre forskningsmæssigt fokus er dog givet til, hvilke symptomer og underopdelte patientgrupper inden for neglektsyndromet, der kan have gavn af denne effekt. Dette speciale vil tage sit udgangspunkt i en klinisk beskrivelse af forskellige aspekter ved neglektfænomenet, samt forskellige teoretiske grundmodeller for neglekt, og derefter se på den empiriske dokumentation for en dissociation mellem nogle disse forskellige aspekter. Særligt fokus vil derefter blive givet til PA, og dens effekt på hhv. de visuomotoriske kontra de perceptuelle aspekter af neglekt, samt effekten af PA på patienternes læsefærdigheder. Efter den teoretiske udforskning af disse 4

7 problemstillinger, vil det blive undersøgt i en casebaseret empirisk undersøgelse, om en alternativ rehabiliteringsform, adaptationstræning med forskudt feedback, kan anvendes mere målrettet mod de perceptuelle og læsemæssige aspekter af neglekt. Ved adaptationstræningen med forskudt feedback skal patienten tilpasse sig visuelt og motorisk til at få forskudt feedback på præcisionen af deres bevægelse (Wilms & Mala, 2010). Denne rehabiliteringsform har tidligere været undersøgt på raske forsøgspersoner, men effekten af træningen på patienter med neglekt er ikke kendt (ibid.). Målet med denne teoretiske og empiriske undersøgelse af dette problemfelt er at kunne bidrage til en meningsfuld dissociation mellem forskellige aspekter og symptomer ved neglektfænomenet for at kunne optimere udrednings- og rehabiliteringsprocessen for de mennesker, der bliver ramt af højresidig hjerneskade, og de kognitive og livskvalitetsmæssige følger, dette indebærer. 1.1 Problemformulering Dette speciale vil søge svar på følgende spørgsmål: - Ved hvilke dele af neglektfænomenet har prismeadaptation vist sig at være en effektiv rehabiliteringsmetode? Hvilken effekt har prismeadaptationstræning på perceptuel neglekt og neglektaleksi? - Kan perceptuel neglekt og neglektaleksi bedre genoptrænes ved en lignende alternativ rehabiliteringsmetode, adaptationstræning med forskudt feedback? I det følgende vil specialets opbygning blive præsenteret med henblik på at gøre rede for hvordan disse spørgsmål vil søges afdækket i specialet. 1.2 Specialets opbygning og afgrænsning Specialet er skrevet i to dele: En teoretisk og en empirisk. Den første teoretisk del vil tjene som både en redegørende og diskuterende sektion af specialet med det formål at opridse specialets problemfelt og det felt, den empiriske undersøgelse søger at skrive sig ind i. Således vil den teoretiske del søge ret bredt at afdække feltet omkring neglekt, læsevanskeligheder og genoptræning med fokus på prismeadaptationstræning, men også konkret at lægge op til det empiriske studie. Specialets anden del vil rumme en beskrivelse af det empiriske studie på basis af specialets teoretiske del. Den gennemgåede teori i dette afsnit vil begrænse sig til metodelitteratur og redegørelse og diskussion af de konkrete testbatterier anvendt til 5

8 undersøgelsen, men vil ikke nærmere gennemgå grundlæggende teoretiske emner inden for neglekt og rehabilitering, da dette søges afdækket i specialets teoretiske del. I den empiriske del vil et undersøgelsesdesign blive præsenteret, efterfulgt af analyse af resultaterne af undersøgelsen og til slut et diskuterende afsnit, hvor de teoretiske og praktiske implikationer af undersøgelsens resultater vil blive belyst. Den teoretiske og den empiriske del af projektet vil blive vægtet nogenlunde ligeligt omfangsmæssigt. 1.3 Begrebsafklaring De anvendte begreber i dette speciale vil primært blive søgt afdækket løbende i specialets tekst, hvor teoretiske redegørelser vil indgå som en del af specialet. Denne indledende begrebsafklaring omfatter derfor ikke alle specialets nøglebegreber. Alligevel vurderes det, at nogle enkelte begreber kræver en afklaring på forhånd, specielt fordi nogle overordnede koncepter, der ligger til grund for specialet ofte i den neuropsykologiske litteratur er løst definerede, og har flere forskellige begreber, der bruges synonymt. Neglekt: Neglekt er et koncept, der fremstår med en del forskellige begreber i den anvendte litteratur. Ofte anvendte begreber er både unilateral neglekt, hemineglekt, spatial neglekt og hemispatial neglekt. Hertil bruges forskellige begreber også til at beskrive mere specifikke kliniske aspekter af neglektsyndromet, der, som det vil fremgå af afsnit 2.1, er mangeartede i karakter. I dette speciale vil det simple begreb neglekt blive anvendt, når der ikke refereres til en bestemt type, teoretisk forståelse eller symptom ved neglekt. Dette gøres for at undgå en a priori teoretisk forståelse af neglektsyndromet i valget af begreb. Rehabilitering: Rehabilitering som begreb bruges både om forskellige interventionsformer (se f.eks. Yang et al., 2013 og Newport og Schenk, 2012 for denne brug af begrebet), samt i forbindelse med en forståelse af, hvordan konkrete kognitive funktioner kan genoprettes, efter de er tabt i forbindelse med skaden (se Mogensen og Mala, 2009; Mogensen, 2011a og Mogensen, 2011b). Både forskellige interventionsmetoder til rehabilitering samt den funktionelle genoprettelse af kognitive funktioner vil blive diskuteret i løbet af specialet; her skal det blot fremgå, at rehabiliteringsbegrebet vil blive brugt i begge forståelser løbende. Mennesker berørt af en hjerneskade: Inden for psykologien som bredere helhed bruges mange ord om de mennesker, der arbejdes med. Inden for det danske sundhedsvæsen 6

9 anvendes oftest begrebet patienter til at beskrive folk, der modtager en behandling (se f.eks. Region Hovedstadens beskrivelse af sundhedsydelser 1 ). Inden for den kliniske psykologi anvendes oftere begrebet klienter for at omgås den passivitet og sygeliggørelse, der ligger i patientbegrebet, og i rehabiliteringsregi anvendes ofte begreber som elev eller kursist for at tillægge begrebet en værdi af et grundlæggende raskt menneske, der aktivt skal lære at strukturere deres liv og hverdag med hensyn til de fysiske og kognitive skader, der følger efter hjerneskaden. I eksperimentelle forskningssammenhænge bruges derimod oftere begreberne forsøgspersoner eller forsøgsdeltagere til at beskrive de mennesker der, med deres specifikke vanskeligheder og livssituation, indgår i en undersøgelse for at belyse bestemte problemstillinger. I dette speciale anvendes begreberne patienter eller forsøgspersoner, afhængigt af om konteksten er et eksperimentelt forskningsstudie eller en behandlingssituation. Dette skal i denne kontekst ikke fortolkes som et menneskesyn, der ligger til grund for specialet, eller en forståelse af disse mennesker som passive modtagere af en behandling eller intervention. Begreberne er blot valgt for at fortsætte den begrebsmæssige tradition inden for de institutioner, disse mennesker i deres konkrete situation ofte er associeret med Sprog og brug af engelske termer i specialet Dette speciale er skrevet på dansk, men baseret på et videnskabeligt felt, der i langt overvejende grand er beskrevet i engelsksproget litteratur. Som det vil fremgå af det følgende afsnit om litteratursøgning, så baseres specialet primært på forskningsartikler publiceret i internationale tidsskrifter på engelsk. De fleste begreber er derfor taget fra denne sproglige tradition. I dette speciale vil begreberne søges oversat til dansk så vidt muligt, men hvis dette ikke vurderes at give mening, vil det engelske begreb blive anvendt. Denne tilgang er valgt for at vægtlægge både sproglig læselighed og integritet, men også loyalitet overfor de originale begreber og deres betydning. 1.4 Litteratursøgning Dette speciale er primært bygget op omkring videnskabelige litteratur i artikelform fra tidsskrifter af medicinsk eller neuropsykologisk karakter. Dette er gjort for at komme så tæt på de oprindelige forskningsresultater som muligt, frem for primært at bruge 1 7

10 skrevne tekstbøger, der rummer strukturerede, emneopdelte og fortolkede gennemgange af tilgængeligt litteratur på et givent område. Litteratur fra sådanne tekstbøger er dog også anvendt i specialet, særligt i introducerede afsnit for at give et mere afrundet indblik i et emne. Udsnittet af artikler er både forskningsartikler, reviews og enkelte debatartikler. Litteratursøgningen er foregået gennem databaserne Web of Knowledge, PsycInfo og PubMed. Eksempler på søgeord inden for de mest centrale emner er neglect, perceptual neglect, visuomotor neglect, dyslexia, neglect dyslexia, allocentric neglect, og object neglect. Herudover er der søgt efter specielt relevante konkrete referencer fra de mest centrale kilder. Denne tilgang er valgt for at få et så bredt som muligt udsnit af artikler, der dækker specialets kerneemner. Hertil er et lille antal bøger fundet og bestilt hjem via Københavns Kommunebibliotek. Dette drejer sig primært om metodelitteratur, der forklares i bøger om forskningsmetoder. 8

11 2 Teoretisk del Denne teoretiske del vil, som nævnt i indledningen, søge at afdække og diskutere forskellige aspekter af både neglekt og rehabilitering af neglekt. Den vil være delt i to dele: Den første omhandlende neglekt, med fokus på en teoretisk opdeling af forskellige aspekter og dissociationer inden for neglektsyndromet, og dernæst en del omhandlende rehabilitering af neglekt med særligt fokus på prismeadaptationstræning. 2.1 Neglekt det kliniske billede I dette afsnit vil det kliniske og teoretiske fundament for neglekt blive belyst. Neglekts kliniske kendetegn og forekomst vil blive berørt. Herefter vil det neuroanatomiske grundlag blive diskuteret, og til slut vil dikotomien mellem perceptuel og visuomotorisk neglekt blive belyst og diskuteret Ætiologi og forekomst ved hjerneskade hvor mange mennesker berøres? Neglekt er en betegnelse for et syndrom, der oftest opstår efter skade i højre side af hjernen. Mange forskellige typer af skade kan føre til syndromet, men alene på grund af hyppigheden af apopleksi, er dette også den hyppigste årsag til neglekt (Hestbech & Pedersen, 2009). Apopleksi ( stroke på engelsk) er en samlebetegnelse for forstyrrelser i blodforsyningen til hjernen, som kan medføre en række neurologiske og neuropsykologiske forstyrrelser afhængig af sværhedsgrad og lokalisation (Pedersen, 2009). Apopleksier opdeles groft i to undertype: Iskæmisk apopleksi, der indebærer en okkluderende blodprop i en cerebral arterie og hæmoragisk apopleksi en blødning i hjernen, der skyldes et brist af en cerebral arterie, så der dannes blodansamlinger i hjernevævet (ibid.). Begge disse former for apopleksi kan føre til neglekt. Efter en apopleksi ses der ofte en myriade af forskellige symptomer på skaden, herunder både motoriske og kognitive vanskeligheder. Disse forsvinder af og til helt eller delvist af sig selv i tiden efter hjerneskaden et fænomen, der kaldes spontan remission, og ses mest markant den første uge efter apopleksiens debut, men fortsætter i nedsat tempo i ugerne efter (Pedersen, 2009). Af samme grund varierer tallene for prævalensen af neglekt efter højresidig hjerneskade afhængig af tidsintervallet mellem patienternes symptomdebut og undersøgelsestidspunktet. Ifølge Hestbech og Pedersen ses neglekt hos mellem 32% og 9

12 42% af alle patienter med højresidig apopleksi på baggrund af tre forskellige undersøgelser foretaget mellem 1997 og Spørgsmålet om remission og incidens i den akutte fase og efter tid uddybes af Ringman et al., der undersøger 1281 apopleksipatienter lige efter indlæggelse og tre måneder senere. Ved indlæggelsestidspunktet fremstår 43% af de højrehemisfæreskadede patienter med neglekt, og dette tal reduceres til 17% efter 3 mdr. Således remitterer neglekt fuldstændigt hos over halvdelen af de patienter, der udviser symptomer på syndromet ved indlæggelsen (Ringman, Saver, Woolson, Clarke, & Adams, 2004). Disse tal ser anderledes ud hos patienter med venstresidig apopleksi: Ifølge Hestbech og Pedersen ses dette hos mellem 8% og 17% af denne patientgruppe (Hestbech & Pedersen, 2009). Ringman et al. finder symptomer på neglekt hos 20% af patienter med venstrehemisfæreapopleksi i den akutte fase, og 5% efter tre mdr. (Ringman et al., 2004). Skade i højre side vil medføre venstresidig neglekt, og skade i venstre side vil medføre højresidig neglekt, men som det fremgår af det ovenstående, ses neglekt oftest efter højresidig hjerneskade. Der foreligger ikke en sikker forklaring på dette fænomen, men en hyppigt fremsat teori er, at venstre sides parietallap kun er ansvarlig for højresidig spatial opmærksomhed, hvorimod højre sides parietallap i et eller andet omfang varetager spatial opmærksomhed til begge sider, og derfor kan kompensere mere effektivt for venstresidig skade end venstre side kan for højresidig skade. Den samme teori kan forklare den lave hyppighed af kronisk højresidig neglekt efter venstresidig hjerneskade, og den højere andel rate af spontant remitterende højresidig neglekt (Hestbech & Pedersen, 2009). Neglekt er hermed et hyppigt fremtrædende syndrom efter især skade i højre side af hjernen, og derfor er det vigtigt for behandling og rehabilitering af en forholdsvis stor gruppe apopleksipatienter at forstå syndromets facetter. Det følgende afsnit vil gå i dybden med en forståelse af det neuroanatomiske grundlag for neglekt Neuroanatomisk grundlag Neglekt karakteriseres ofte som en rumlig forstyrrelse, hvis tilsvarende neuroanatomiske lokalisation oftest svarer til skade i den højre inferiore parietallap og i nogle tilfælde den posteriore frontallap (Hestbech & Pedersen, 2009). Karnath et al. foreslår i en reviewartikel fra 2012, at det højresidige bias, som er centralt ved spatial neglekt, opstår på baggrund af et perisylviansk netværk, der omfatter overgangen 10

13 mellem parietal- og temporallappen, den inferiore parietallap og den superiore og mellemste del af temporallap. Et netværk i disse områder ses som centralt for evnen til at positionere kroppen i det eksterne rum (H.-O. Karnath & Rorden, 2012). De neurale korrelater for neglektsyndromet er dog relativt heterogene af natur (ibid.). En undersøgelse af Karnath og kolleger fra 2011 finder, at der er forskel på læsionen hos patienter, der kun udvikler akut spatial neglekt, og patienter med akut neglekt, der senere bliver kronisk. Begge disse patientgrupper har ofte læsioner i den superiore og mellemste del af temporallappen, mens patienter der senere udvikler kronisk neglekt oftest også har en højere grad af de subkortikale strukturer omkring basalganglierne involveret (H.-O. Karnath, Rennig, Johannsen, & Rorden, 2011). Der ses også anatomiske forskelle på spatial neglekt for det personlige og det ekstrapersonlige rum. En undersøgelse fra 2007 tyder på, at ekstrapersonlig spatial neglekt følger af læsioner i frontallapperne (primært det præmotoriske kortex og den mellemste frontale gyrus) samt de superiore temporale regioner, hvorimod neglekt for det personlige rum ses ved læsioner i den inferiore parietallap. Denne undersøgelse fremhæver det perisylvianske netværk som sekundært, om end ofte berørt ved begge neglekttyper (Committeri et al., 2007), men ikke, som Karnath og Rorden (2012) som den primære anatomiske lokalisation. Disse fund bakkes op i en artikel fra 2012, der peger på at neglekt for det nære rum (undersøgt med en linjedelingstest løst med kuglepen 40 cm fra forsøgspersonen) ses ved læsioner i den anteriore cingulære gyrus, det mesiale præfrontale kortex, den inferiore frontale gyrus, den mellemste og superiore temporale gyrus, den supramarginale og angulære gyrus samt det superiore parietale kortex. Herimod blev neglekt for det fjerne rum (målt med linjedelingstest med en laser pen på 320 cm afstand) set hos patienter med neglekt begrænset til den inferiore frontale gyrus, anteriore cingulære gyrus samt de superiore og mellemste temporale gyri (Aimola, Schindler, Simone, & Venneri, 2012). Det fremgår heraf, at der ikke er enighed om de neuroanatomiske korrelater for neglektsyndromet. Denne kan skyldes metodiske problemstillinger ved de enkelte artikler i forhold til for eksempel scanningsmetode, tolkning af scanningsbilleder, diagnostik af neglekt eller inklusionskriterier for forsøgspersonerne. En anden forklaringsramme kan dog søges i de kliniske manifestationer af neglektsyndromet der som specialets næste afsnit vil demonstrere ligeledes er af heterogen karakter. 11

14 2.1.3 Forskellige kliniske neglektfænomener Neglekt karakteriseres ofte som en forstyrrelse i opmærksomhed mod venstre side af rummet. Forstyrrelsen kan således både ramme visuelt, auditivt, motorisk, og taktilt (Hestbech & Pedersen, 2009). I det følgende vil forskellige kliniske repræsentationer af neglekt blive gennemgået. Disse optræder typisk ikke enkeltvis, men forskellige elementer kan indgå i forskellige konstellationer og omfang hos den enkelte patient med højresidig cerebral læsion. Motorisk neglekt viser sig klinisk ved at patienten negligerer at bruge sin ramte kropshalvdel til motoriske opgaver, uden at dette kan forklares ved hemiparese. Inden for dette syndrom ses dog variationer, og denne neglektform kan både påvirke en enkelt kropsdel eller hele den ramte kropshalvdel og de kan fremstå i forhold til initiering af motoriske bevægelser med den kontralæsionelle kropshalvdel, problemer med motorisk udforskning af det spatiale rum med den kontralaterale kropshalvdel præmotorisk neglekt eller intentionel neglekt) (Hestbech & Pedersen, 2009; Punt & Riddoch, 2006). Motorisk neglekt ses ofte sammen med andre repræsentationer af neglekt, og forveksles let i klinisk sammenhæng med symptomer på hemiparese, der også involverer nedsat brug af kropsdele på den kontralaterale kropshalvdel (Punt & Riddoch, 2006). Sensorisk neglekt er en nedsat opmærksomhed mod stimuli, der præsenteres i den kontralaterale side. Denne neglektform kan ramme alle sansemodaliteter (Hestbech & Pedersen, 2009). Hvor neglekt ofte ses som noget primært visuelt, lægges der her op til vigtigheden af at anerkende de øvrige sansers rolle. Netop dette understreges af Brozzoli og kolleger, der i et review fra 2006 belyser netop disse øvrige sensoriske aspekter, med særligt fokus på de taktile og auditive, der vedrører patienters evne til at lokalisere og reagere på berøringer og lyde på deres venstre side (Brozzoli, Demattè, Pavani, Frassinetti, & Farnè, 2006). Spatial neglekt er den manglende evne til at orientere sig spatialt mod den venstre side af rummet (ekstrapersonlig) eller orientere sig om sin egen krops position i rummet (personlig). Dette ses især ofte som en visuel forstyrrelse (og kaldes også ofte for visuospatial neglekt eller visuel neglekt), men kan principielt også vedrøre andre sansemodaliteter (Hestbech & Pedersen, 2009). Dette eksemplificeres i en undersøgelse fra 2010 hvor neglektpatienter blev bedt om at definere horisontale og vertikale linjer både visuelt og taktilt. Neglektpatienterne definerede dem for langt 12

15 mod urets retning, og endnu længere mod urets retning hvis de blev bedt om at holde hovedet 25 grader på skrå i samme retning men omvendt blev linjerne defineret næsten korrekt hvis patienterne bedtes om at holde hovedet 25 grader skråt med uret. Denne effekt sås ikke hos raske kontrolpersoner (Funk, Finke, Mueller, Utz, & Kerkhoff, 2010), og demonstrerer hvordan neglektpatienter både har vanskeligt ved at orientere sig spatialt i det ekstrapersonlige rum, men også deres vanskeligheder med deres egen krop i rummet, især i tilfælde hvor den er positioneret på atypiske måder. Objektbaseret neglekt er en type af visuospatial neglekt, hvor det negligerede er den kontralæsionelle side af et objekt i stedet for af en scene eller et rum. Forevises patienten en tegning af et ansigt, vil patienten dermed kun se halvdelen af ansigtet, uanset hvor i rummet eller patientens synsfelt, tegningen placeres (Hestbech & Pedersen, 2009). At objektbaseret neglekt og visuospatial neglekt ofte følges ad, og snarere er bestemt af typen af stimuli og en opgaves formulering, demonstreres af Baylis og kolleger i en undersøgelse fra 2004, hvor forsøgspersoner udviste neglekt for en stimulus (et bogstav) i venstre side af en tom skærm, men ikke i højre side af et objekt (trekant eller firkant) placeret i venstre side af skærmen (Baylis, Baylis, & Gore, 2004). Forestillingsneglekt er en speciel form for neglekt, hvor kun det mentale billedes kontralæsionelle side negligeres (Hestbech & Pedersen, 2009). Denne form for neglekt blev først beskrevet i et casestudie fra 1978, hvor to patienter efter højresidig apopleksi blev bedt om at beskrive Piazza del Duomo i Milano fra hukommelsen. Begge patienter kunne beskrive pladsens højre side, men ikke den venstre (Bisiach & Luzzatti, 1978). En lignende patient beskrives i et andet casestudie, hvor forfatterne peger på at denne forstyrrelse ofte ses sammen med visuospatial neglekt, og kan forklares som en forstyrrelse i visuospatial arbejdshukommelse (Beschin, Cocchini, Della Sala, & Logie, 1997). Dette perspektiv støttes af Rode og kolleger i en undersøgelse fra 2004, hvor patienter med neglekt skulle nævne byer i Frankrig, enten ved brug af et mentalt kort over Frankrig eller uden mental visuel cueing. Forsøgspersonerne udviste neglektmønster ved besvarelse i første condition, men ikke i anden (Rode, Rossetti, Perenin, & Boisson, 2004). Denne lidt specielle form for neglekt demonstrerer, at neglektsyndromet ikke entydigt kan betegnes som en forstyrrelse, der kun omhandler bearbejdning af sensoriske stimuli, men også relaterer sig til opmærksomhed på indre mentale repræsentationer og mapping (Beschin et al., 1997; Bisiach & Luzzatti, 1978). 13

16 Kropsneglekt eller personlig neglekt relaterer sig til neglektpatientens egen krop. Patienten vil være ude af stand til at rette sin opmærksomhed, både motorisk, sensorisk og visuelt, mod den kontralæsionelle side af kroppen. Dette medfører bl.a. ofte mangelfuld soignering eller påklædning af den pågældende kropshalvdel (Hestbech & Pedersen, 2009). Beschin og Robertson viser, hvordan man kan differentiere patienter med kropsneglekt fra patienter med visuospatial neglekt ved hjælp af simple tests med hårredning og barbering/påføring af makeup. De fandt kropsneglekt hos 59% af deres forsøgspersoner med neglekt efter højresiding hjerneskade (Beschin & Robertson, 1997) Extinction Exstinction 2 er et fænomen, der ses ved de fleste neglektformer, og er et hyppigt og veldokumenteret træk ved neglekt. Ved extiction forstås, at patienten negligerer stimuli i den kontralæsionelle side, hvis den samme stimulus forekommer i begge sider. Dette fænomen er mest veldokumenteret for det visuelle område, men forekommer også ved auditiv og taktil neglekt, og endda for olfaktorisk og gustatorisk neglekt (Brozzoli et al., 2006). En alternativ forklaring på dette gives af Finke og kolleger, der finder, at en markant vanskelighed hos neglektpatienter består i et hæmme opmærksomheden på bestemte stimuli, således at opmærksomheden kan rettes mod målet (Finke et al., 2009) Spatial referenceramme ved neglekt Den ovenstående inddeling i forskellige karakteristiske repræsentationer af neglektsyndromet kan siges at afspejle neglektens forskellige spatiale referencerammer. Specielt den visuospatiale neglektform, hvor den venstre side af en given scene negligeres, er det centralt, hvilken referenceramme den venstre side defineres i forhold til. Får to forskellige neglektpatienter forevist et ark papir med to motiver ved siden af hinanden, vil den ene måske overse det venstre motiv, hvorimod den anden vil se den højre del af begge motiver, men overse motivernes venstre del (Brozzoli et al., 2006). Førstnævnte type af spatial referenceramme kaldes ofte egocentrisk neglekt. Her er det typisk patientens egen subjektive midterlinje, der bruges som referenceramme, og stimuli præsenteret til venstre for denne negligeres. Den egocentriske referenceramme er af relativ karakter, idet en patient med egocentrisk visuospatial 2 Extinction er et engelsk begreb, der typisk ikke oversættes til dansk, og derfor heller ikke oversættes i denne sammenhæng. 14

17 neglekt vil overse objekter til venstre for vedkommende, hvis disse placeres på et bord foran patienten men herimod vil være i stand til at se de til venstre placerede objekter, hvis patienten bedes beskrive dem ud fra en imaginær eller faktisk persons synsvinkel, hvis denne er placeret foran patienten på den modsatte side af et bord (Becchio, Del Giudice, Dal Monte, Latini-Corazzini, & Pia, 2013). Den anden type, hvor referencerammen i stedet er det objekt, opmærksomheden rettes mod, uanset hvor det befinder sig i forhold til patientens krop, betegnes allocentrisk neglekt (Hestbech & Pedersen, 2009; H.-O. Karnath, Mandler, & Clavagnier, 2011; Rorden et al., 2012). Distinktionen mellem den egocentriske og allocentriske referenceramme kan ydermere påvirkes af distancen mellem patienten og de givne stimuli, idet der er dokumenteret patienter, der eksempelvis har udvist allocentrisk neglekt primært for objekter i det nære peripersonlige felt, men ikke i det fjerne peripersonlige felt (Grossi, Esposito, Cuomo, Conchiglia, & Trojano, 2007). Distinktionen mellem egocentrisk og allocentrisk neglekt ses også på det imaginære, repræsentative plan: Bedes en patient med egocentrisk forestillingsneglekt forestille sig en kendt plads, kan patienten have neglekt for venstre side af pladsen, men ikke for venstre side af pladsens rådhusur (Guariglia, Palermo, Piccardi, Iaria, & Incoccia, 2013). Det diskuteres dog, hvorvidt allocentrisk neglekt egentlig bør betegnes som en selvstændig form for neglekt. Et studie fra 2011 demonstrerer at neglektpatienter, når øjenbevægelser og afsøgningsmønstre afdækkes, viser tegn på både allocentrisk og egocentrisk neglekt, afhængigt af hvor et objekt placeres ift. neglektpatienten (H.-O. Karnath, Mandler, et al., 2011). Her refereres ligeledes til et studie af Baylis og kolleger, der demonstrerer, at den samme patient kan have egocentrisk neglekt for enkeltfigurer placeret i patientens kontralæsionelle side, men allocentrisk neglekt ved detektion af mindre objekter præsenteret inde i et større objekt (Baylis et al., 2004; H.- O. Karnath, Mandler, et al., 2011) Visuomotorisk og perceptuel neglekt: En meningsfuld opdeling? Den sidste kliniske distinktion inden for neglektsyndromet er den måske mest relevante for nærværende projekts empiriske formål: Opdelingen og dikotomien mellem visuomotorisk og perceptuel neglekt. Den skelnen, der ligger til grund for denne opdeling, forskellen mellem den dorsale og den venstrale visuelle strøm, er forklaret af Goodale og Milner i en artikel fra Her forklares, en den dorsale strøm strækker sig fra det visuelle kortex i occipitallapperne og ud til parietallapperne er ansvarlig for visuospatial og visuomotorisk koordination. Herimod er den ventrale 15

18 strøm, der strækker sig fra det visuelle kortex i occipitallapperne og ud til temporallaperne ansvarligt for perceptuel genkendelse af objekter (Goodale & Milner, 1992). Denne distinktion kan overføres direkte til neglektsymptomer: At perceptuel neglekt kobles til skader på den ventrale strøm, og visuomotorisk neglekt til skader på den dorsale strøm. Denne distinktion foreslås defineres af Vossel og kolleger således: While perceptual neglect refers to lateralized impairments in the attentive processing of stimuli in various sensory modalities, motor or intentional neglect is characterized by disturbed initiation and/or hypometric execution of movements directed towards the space opposite to the brain lesion (Vossel, Eschenbeck, Weiss, & Fink, 2010). Der er altså tale om en dikotomi mellem sensorisk opmærksomhed (herunder ofte i den visuelle modalitet), og initiering og udførelse af bevægelser rettet mod den kontralæsionelle side. Denne dikotomi foreslås undersøgt neuropsykologisk af Harvey og Milner Forskerne foreslår, at en landmark test, hvor patienten skal vurdere om et mærke på en linje sidder ved linjens midte, skelner mellem disse to neglektformer (Harvey, Milner, & Roberts, 1995). Harvey og kolleger sætter dog spørgsmålstegn ved validiteten af testning mellem percetuel og visuomotorisk neglekt ved brug af en landmark test, da denne viser sig at diagnosticere perceptuel neglekt i en langt højere andel af en forsøgsgruppe end to varianter udledt af denne test og designet til at kunne yde den samme udredning (Harvey, Kramer-McCaffery, Dow, Murphy, & Gilchrist, 2002). Bisiach og kolleger har udviklet en tilsvarende udgave af testen, hvor forsøgspersonen skal indikere med en motorisk respons, hvilken del af den delte linje er længst. Forskerne konkluderer, at selvom de to tests er lige sensitive (neglekt er diagnosticeret i en lige stor andel af forsøgsgruppen), så er den verbale landmark test mest velegnet til at diagnosticere perceptuel neglekt (Bisiach, Ricci, Lualdi, & Colombo, 1998). Uafhængigt af testtype, støttes opdelingen i perceptuel og visuomotorisk neglekt også af Buxbaum, der ved brug af en stimulus-responsopgave af henholdsvis motorisk og perceptuel karakter diagnosticerer perceptuel neglekt hos 21% af deres forsøgspersoner med højrehemisfære læsion efter apopleksi, og visuomotorisk neglekt hos 17%. Forskerne bemærker dog, i lighed med Harvey og kolleger, at en del forskellige tests typisk anvendes til diagnostik af perceptuel neglekt, og at disse ikke altid giver samstemmende resultater (Buxbaum et al., 2004). Nyere studier har dog også undersøgt dikotomien mellem perceptuel og visuomotorisk neglekt med lignende udgaver af Milner og Harveys landmark test, og fundet en klar 16

19 distinktion mellem de to typer af neglekt (Charras et al., 2012; Toraldo, Laiacona, Pagani, Mandelli, & Capitani, 2014; Vossel, Geng, & Fink, 2014). Centralt for spørgsmålet om dikotomien mellem perceptuel og visuomotorisk er også, om de kan opdeles og skelnes anatomisk. Goodale og Milner (1992) lægger i deres klassiske studie af ventrale og dorsale visuelle netværk op til, at denne distinktion også er gældende for neglekt (Goodale & Milner, 1992). Denne distinktion støttes delvist i en række lidt ældre studier, der foreslår, at visuomotorisk neglekt ses ved anteriore læsioner, hvorimod perceptuel neglekt primært ses ved mere posteriore læsioner. Denne anatomiske distinktion foreslås først a Mesulam i 1981, der foreslår at læsioner i det præfrontale korteks primært medfører vanskeligheder ved initiering af bevægelse orienteret mod det kontralæsionelle rum, mens parietale læsioner medfører kontralæsionelle perceptuelle vanskeligheder (Mesulam, 1981). Disse fund bakkes op af en række studier (Beschin et al., 1997; Bisiach, Geminiani, Berti, & Rusconi, 1990; Butter, Rapcsak, Watson, & Heilman, 1988; Coslett, Bowers, Fitzpatrick, Haws, & Heilman, 1990; Harvey et al., 1995; Ladavas, Umilta, Ziani, Brogi, & Minarini, 1993; Nico, 1996; Tegner & Levander, 1991). Distinktionen lægger op til, at temporale læsioner, der ligger i den traditionelle ventrale strøm, ikke spiller en afgørende rolle for perceptuel neglekt. Denne anatomiske distinktion udfordres dog af andre studier. Bisiach og kolleger finder i 1998 nærmest det omvendte: At perceptuel neglekt er associeret med frontale læsioner, og visuomotorisk neglekt med subkortikale læsioner (Bisiach et al., 1998). Dette fund støttes af Mattingley og kolleger, der finder at læsioner i den inferiore parietallap medfører visuomotorisk neglekt og skader i de frontale områder medfører perceptuelle bias (Mattingley, Husain, Rorden, Kennard, & Driver, 1998). Både Striemer og Danckert and Saevarsson and Kristjansson lægger dog op til i deres senere forskning, at perceptuel neglekt er forbundet med den ventrale strøm og visuomotorisk neglekt med den dorsale (Saevarsson & Kristjansson, 2013; C. L. Striemer & J. Danckert, 2010; C. L. Striemer & J. A. Danckert, 2010). Dette nyere synspunkt støttes også af Buxbaum og kolleger, der finder perceptuel neglekt associeret med temporale læsioner (Buxbaum et al., 2004) Grundlæggende forståelse af neglekt Den ovenstående redegørelse for de forskellige kliniske manifestationer af neglektsyndromet tegner et heterogent billede af syndromets karakter. Ligesom neglekt tegner sig forskelligt rent symptomatisk, har forskere også debatteret selve den grundlæggende forståelse af syndromet. Dette har resulteret i forskellige modeller 17

20 for neglekt, som i det følgende vil blive opridset. Forskere og teoretikere er uenige om, hvorvidt neglekt skal forstås som en forstyrrelse i spatial opmærksomhed, eller en forstyrrelse af spatial mental repræsentation, altså en forstyrrelse af de indre, spatiale kort, eller slutteligt en forstyrrelse i den intentionelle og motoriske system (Hestbech & Pedersen, 2009). Dette afsnit vil præsentere begge synspunkter. Efterfølgende vil det blive diskuteret, om neglekt er et samlet syndrom, eller om det skal forstås som adskillige forskellige syndromer med forskelligt grundlag. Formålet med det følgende er ikke at udpege en enkelt model eller teori som den korrekte, men snarere at tegne et billede af den teoretiske mangfoldighed i forståelsen af syndromet, som senere vil danne et teoretisk fundament for diskussionen af effekten af et rehabiliteringsforløb Forstyrret opmærksomhed En generel opfattelse af neglekt er, at det er en spatial opmærksomhedsforstyrrelse, hvor evnen til at rette opmærksomheden mod stimuli præsenteret i den kontralæsionelle side forstyrres (Hestbech & Pedersen, 2009). Der er flere forskellige modeller inden for denne overordnede teoretiske ramme, der kategoriserer forstyrrelsen forskelligt. En tidlig model beskriver neglekt som en rivaliseringsproces mellem de to hemisfærer. Når en læsion opstår i den højre hemisfære og gør den mindre aktiv, holdes den venstre hemisfære ikke længere i skak, hvilket medfører en overaktivitet i den venstre hemisfære (Kinsbourne, 1970, 1977, 1993). Kinsbourne skriver: [ ] attention is directed along a vector resulting from the interaction of paired opponent processors that are controlled by the right and left hemispheres respectively, each of which directs attention towards the opposite end of a visual display. Unilateral neglect results from imbalance between these opponent processors, such that the undamaged one is disinhibited and largely in control, biasing attention towards the opposite side of arrays that are laterally extended in space. This is the orientational bias model of unilateral neglect (Kinsbourne, 1993). Kinsbourne forklarer også dette orienteringsbias som en opmærksomhedsgradient. Gradienten svarer til det omfang, hvormed en neglektpatient orienterer sig mod en ipsilæsionelle side. Dette er, ifølge forfatteren, uforeneligt med en teori om neglekt som et indre repræsentativt bias, da opmærksomhedsgradienten relaterer sig til faktiske fysiske lokalisationer eller objekter (ibid.). 18

21 En anden, men lignende, model, der beskriver neglekt som en forstyrrelse i spatial opmærksomhed, er Desimone og Duncans model fra 1995, hvor neglekt beskrives som biased competition og exstinction. Desimone og Duncan betragter visual opmærksomhed som en konkurrerende felt, hvor opmærksomhed kun kan rettes mod et begrænset antal af omgivelsernes mest relevante stimuli. Ved læsioner i de parietale regioner, der medfører neglekt, er grundlaget for vanskelighederne, at den ramte side stopper med at yde en konkurrerende vægt. Dette skaber extiction, hvor det kontralæsionelle stimulus negligeres ved to samtidige stimuli i hver side (Desimone & Duncan, 1995). Forfatterne beskriver disse forstyrrelser på både bottom-upniveau og topdownniveau (ibid.), men Duncan et al. beskriver i en undersøgelse fra 1999, hvordan topdown-kontrol er velbevaret hos personer med højresidige læsioner og neglekt. Disse rammer, ifølge forskerne, primært bottom-upkontrollen (Duncan et al., 1999). En tredje model, der præsenterer neglekt som en forstyrrelse i spatiel opmærksomhed præsenteres af Posner og kolleger, der præsenterer neglekt som en frakoblingsproblematik. Disse forskere forklarer spatial opmærksomhed som en proces, hvor opmærksomheden først skal ledes fra et sted, flyttes mod det nye mål og engageres i det nye mål. Forskerne forklarer, at der ved læsioner i den parietale region ses vanskeligheder både ved afledning af opmærksomheden, samt at henlede opmærksomheden på et mål, der lokaliseres til venstre for patienten. Især afledning af opmærksomhed er centralt for denne model (Posner, Walker, Friedrich, & Rafal, 1984). En implikation af denne forståelse af neglekt som en opmærksomhedsforstyrrelse ses hos Bartolomeo og Chokron, der forklarer neglekt som en forstyrrelse i opmærksomhed af primært exogenous eller stimulirelateret karakter, i modsætning til endogenous eller strategirelateret karakter; sidstnævnte beskrives som forholdsvis velbeværet (Bartolomeo & Chokron, 2002). Implikationen af denne forståelse af neglekt som en forstyrrelse i stimulibunden opmærksomhed er, ifølge Striemer og Danckert, at de fleste rehabiliteringstiltag over for neglekt er baseret på modellen, med en negligering af kognitive processer, der ikke er bundne til udefrakomne stimuli, til følge (Striemer, Ferber, & Danckert, 2013) Forstyrret repræsentation Bag ved beskrivelsen af den repræsentationelle kliniske manifestation af neglekt, som det beskrives af Bisiach og Luzzatti i 1978, ligger en forståelse af neglekt som en 19

22 forstyrrelse i patientens mentale repræsentationer og indre kort (Bisiach & Luzzatti, 1978). Implikationerne af denne forståelse af neglektsyndromet medfører, at neglekt må betegnes som en forstyrrelse eksisterende uafhængigt af både det motoriske system og udefrakommende stimuli (ibid.). En model inden for denne forståelse bygger på Baddeley s model over arbejdshukommelse, og forklarer det som en forstyrrelse i spatiel arbejdshukommelse (Beschin et al., 1997). Selvom Beschin et al. ikke finder meget dokumentation for denne model (ibid.), bakkes den op i en senere artikel af Striemer og Danckert, der argumenterer for at netop spatiel arbejdshukommelse udgør et kerneproblem for rehabilitering af neglekt, der ikke tages højde for i de opmærksomhedsbaserede teorier (Striemer et al., 2013). En anden repræsentativ model præsenteres af Karnath og kolleger, der argumenterer for at neglekt skyldes en fordrejning i den egocentriske referenceramme (H. O. Karnath, 1988; H. O. Karnath, Niemeier, & Dichgans, 1998). Karnath argumenterer for en model for neglekt, der i den akutte fase har tre komponenter: 1. En orientering mod den ipsilæsionelle side, der leder til en primært processering af stimuli fra denne side. 2. Manglende evne til at henlede opmærksomheden mod den kontralæsionelle side. 3. En reduceret evne til at processere visuel information, uafhængigt af lokalisationen af informationen relativt til personens krop, grundet nedsat evne til at flytte visuel opmærksomhed samt en generelt nedsat arbejdshukommelse (H. O. Karnath, 1988). Baseret på en analyse af både øjen- og kropsbevægelser hos neglektpatienter konkluderes en model, hvor hele patientens referenceramme under visuel afsøgning er roteret rundt om en vertikal kropslig akse mod den ipsilæsionelle side, grundet en ændret mental spatial repræsentation (H. O. Karnath et al., 1998). Forfatterne argumenterer for, at neglektpatienternes komplette skift i krops- hoved og øjenbevægelse mod den ipsilæsionelle side står i kontrast til Kinsbournes opmærksomhedsteori, da denne kun forklarer den mentale opmærksomhed, men ikke det skift i referenceramme, der gør at det ikke kun er et perceptuelt skift, men også et motorisk og okkulomotorisk skift mod den ipsilæsionelle side (ibid.) Neglekt samlet eller forskellige syndromer? Ovenstående opridsning af neglektsyndromets kliniske manifestationer og de bagvedliggende teorier om den grundlæggende karakter af syndromet tegner et billede af et heterogent syndrom med forskelligartede kliniske fænomener, og 20

23 videnskabelig ueninghed om både de anatomiske korrelationer og det grundlæggende teoretiske fundament. En forklaring på dette kan muligvis findes netop i heterogeniteten af neglektsyndromet. Netop fordi neglekt har mange forskellige kliniske manifestationer og kan være baseret på læsioner en del forskellige steder i de cerebrale netværk, der underligger visuospatial og visuomotorisk opmærksomhed, samt mental visuel repræsentation, afspejles dette også i de grundlæggende neglektmodeller. Kinsbourne skriver for eksempel således: The point is that the orienting will be to the end of the structured visual field, ipsilateral to the lesion, wherever it may be. The bias is not with reference to any particular locus in the visual field, but to the end of a laterally extended display, regardless of where it is located (Kinsbourne, 1977). Der beskrives her et konkret symptom på neglekt, der i forskeren øjne er centralt for syndromet. Den måde, det her beskrives, som en opmærksomhedsforstyrrelse i relation til den ipsilæsionelle side af et objekt, er overensstemmende med det aspekt af neglektsyndromet, der senere er beskrevet som allocentrisk eller objektbaseret neglekt (se eks. Hestbech, 2009). Dette er blot én måde, neglekt kan manifestere sig. Kinsbourne afviser dog ikke eksistensen af et mentalt repræsentationelt bias ved neglekt, men attribuerer det til den manglende evne til at visuelt at opfatte objektets kontralæsionelle side (Kinsbourne, 1977). Som Bisiach og Luzzatti beskriver, er patienter med repræsentativ neglekt dog også ude at stand til at genkalde den kontralæsionelle side af et mentalt billede, der er set af patienten før læsionen indtraf (Bisiach & Luzzatti, 1978). Hermed beskrives simpelthen forskellige aspekter af syndromet og symptomerne ved syndromet, og der drages konklusioner om neglektsyndromet på denne baggrund i disse ældre teorier og modeller. En mere præcis model må derfor tage flere aspekter af neglektsyndromet med i betragtning. En sådan model foreslås af Rizzolatti og Berti i 1993 ud fra en repræsentationel forståelsesramme. Forfatterne foreslår, at ingen af opmærksomhedsteorierne stående alene kan forklare neglektsyndromet kerne, men samtidig bør spille en rolle i en model. I stedet mener forskerne, at neglekt opstår på baggrund af læsioner i et af flere forskellige områder, der tilsammen udgør det visuelle netværk. Forskellige dele af dette netværk repræsenterer de forskellige 21

24 neglektsyndromer: Repræsentation af det nære rum, peripersonlige rum, fjerne rum, objektrepræsentation og spatial repræsentation. Modellen centreres samtidig omkring forståelsen af neglekt som et syndrom med flere dissocierbare symptomer, og lægger dermed op til den nyere forskningpraksis bestående i at dissociere disse på baggrund af deres anatomiske korrelationer (Rizzolatti & Berti, 1993). Dette afsnit har ikke til formål at udpege en enkelt teori eller model som den korrekte, men snarere at belyse de mangeartede fænomener og symptomer ved neglektsyndromet og dermed forklare den tilgang, der er til emnet i den forskning, den primære tilgang, der ligger til grund for både tilgangen i dette speciale og i den neglektforskning, der har fundet sted inden for de sidste to årtier: Hvor de opridsede modeller søger at udpege et aspekt af neglektsyndromet som det væsentlige, der bør ligge til grund for en model, søges der i nyere forskning at skabe dissociationer inden for neglektsyndromet, der kan forklare kliniske observationer og korreleres med anatomiske holdepunkter (Barbieri & De Renzi, 1989; Stone, Halligan, Marshall, & Greenwood, 1998). Det er også ud fra en sådan tilgang, at dette speciale vil søge at skabe dissociationer mellem forskellige neglektsyndromer for at vise, hvordan disse dissocierede syndromer bedst, hver for sig, kan rehabiliteres. Endnu et distinkt område inden for neglektsyndromet, som i litteraturen ofte nævnes som en konsekvens lidt separat fra de øvrige aspekter, er de læsevanskeligheder, neglektaleksi, som ofte er en følge af neglektpatienters vanskeligheder med visuospatial opmærksomhed og repræsentation. Dette vil blive gennemgået i specialets næste afsnit. 2.2 Læsning, aleksi og neglektaleksi Dette afsnit vil omhandle læsning og aleksi med henblik på at belyse de læsevanskeligheder, patienter med neglekt ofte har. Det indledende afsnit vil belyse læsning og forskellige typer af læsevanskeligheder efter hjerneskade (aleksi), og det følgende afsnit vil fokusere specifikt på nogle af de karakteristika og problemstillinger, der omhandler aleksi som følge af højresidig hjerneskade og neglekt. 3 Netop disse læsevanskeligheder er relevante at belyse med særligt fokus, da de ofte både er til stor 3 Aleksi og dysleksi bruges ofte synonymt i litteraturen, men i dette speciale forstås dysleksi (ordblindhed) som en indlæringsvanskelighed karakteriseret ved problemer med at lære at læse, og aleksi som læsevanskeligheder efter erhvervet hjerneskade (Starrfelt, 2009) 22

25 gene for patienten i dennes dagligdag, samt som det vil fremgå i senere dele af specialet ofte er vanskelige at rehabilitere Læsning og aleksi For at forstå de vanskeligheder, patienter med aleksi står overfor, må man først se på de kognitive processer involveret i læsning. Der findes forskellige modeller over sprog og læsning, men dette afsnit vil specifikt præsentere dual-route-modellen. Denne model er relevant her, da den tilbyder en forklaringsramme for de enkelte dele af læsningen, og de fejl der typisk opstår ved givne forstyrrelser (i denne kontekst neglekt). Modellen er hyppigt anvendt til forklaring af aleksi (se Starrfelt, 2009), men er ikke den eneste kognitive model for læsning. Især fremhæves kontrasten til den konnektionistiske parallel distributed processing tilgang, som først beskrevet af Seidenberg og McClelland (Seidenberg & McClelland, 1989). Denne model beskriver kun én rute, men baseret på en bredere netværkstankegang om kognition (ibid.). Denne model er dog netop blevet kritiseret for at have svært ved at forklare en del af de vanskeligheder, der opstår ved erhvervet hjerneskade og aleksi. Fordelen ved at anvende en model med mere end en rute er den forklaringsmæssige fleksibilitet de forskellige ruter tilbyder i forhold til forklaring af fejltyper ved både udviklingsdysleksi og erhvervet aleksi (Coltheart, Curtis, Atkins, & Haller, 1993). Læsning, og omsætning af det læste til tale, er en kompleks kognitiv proces, hvor bogstaverne på papiret først registreres og identificeres gennem det visuelle system og herefter via det ortografiske inputleksikon genkendes som ord, der opnår en meningsfuld betydning via det semantiske system, samt via det fonologiske outputleksikon og grafem-fonem-regelsystemet omsættes til fonemer (lyde), som derefter kan blive til tale (højtlæsning) (se figur 1). Modellen består af tre ruter, der kan anvendes ved læsning: Den grafem-foneme rute, hvor grafemer (bogstaver) omdannes direkte til fonemer (lyde), den leksikalske rute, hvor hele ord identificeres leksikalsk og omdannes til tale, og den semantiske rute, hvor det leksikalske ords betydning også identificeres (Starrfelt, 2009; Vallar, Burani, & Arduino, 2010). Denne model anvendes til at identificere elementerne i en normalt automatiseret læsningsproces, og vil her blive anvendt som forklaringsramme til forskellige former for aleksi. 23

26 Print Visuel genkendelse og bogstavidentifikation 3 Ortografisk input-leksikon 1 Semantisk system 2 Grafem-fonem regelsystem 3 Fonologisk output-leksikon 1 Fonemisk system Tale Figur 1: Dual-route-model (begrebet oversættes ikke til dansk) adapteret fra Starrfelt, 2009 og Vallar et al., Aleksi kan ramme forskelligt, og som følge af forskellige typer og lokalisationer af hjerneskader. Man opdeler typisk i centrale aleksier og perifere aleksier. De centrale aleksier skyldes sproglige fejl i en eller flere af ruterne i selve læseprocessen, som beskrevet i dual-route-modellen. Herimod skyldes de perifere aleksier skader på andre kognitive domæner, herunder typisk det visuelle domæne eller opmærksomhed (Starrfelt, 2009; Vallar et al., 2010). Blandt de centrale aleksier ses: - Overfladealeksi, der skyldes skade i det ortografiske input-leksikon og udmønter sig ved vanskeligheder med at læse irregulære ord, hvor udtalen ikke følger almindelige grammatiske udtaleregler (Starrfelt, 2009). - Fonologisk aleksi, hvor patienten ikke kan læse ord, de ikke kender, på grund af vanskeligheder ved at omsætte grafemer til fonemer (ibid.). - Dyb aleksi, som kendetegnes ved en række forskelligartede og komplekse fejl, herunder meget ofte fejl af semantisk karakter. Denne forstyrrelse er 24

27 omfattende af karakter og lader sig ikke forklare som et enkelt brud på en bestemt rute i dual-route-modellen (ibid.). Disse aleksier er her belyst kort for at demonstrere det kognitive system for læsning, men vil i det følgende ikke blive uddybet eller diskuteret yderligere, da det ligger uden for specialets hensigt. De perifere aleksier, herimod, som skyldes skader på andre kognitive domæner end dem direkte relateret til læsning, omfatter: - Opmærksomhedsaleksi, en sjælden læsevanskelighed, der kendetegnes ved vanskeligheder ved at læse flere eller lange ord sammen. Patienterne kan dog problemfrit identificere bogstaver eller ord, der præsenteres enkeltvis (Starrfelt, 2009). - Hemianopisk aleksi, som skyldes skader i occipitallapperne og heraf følgende synsfeltsudfald (ibid.). - Neglektaleksi, der ses sammen med visuospatial neglekt og kendetegnes ved en vanskelighed ved at holde opmærksomheden visuelt på tekstens eller det enkelte ords venstre side. Deraf springes dele af teksten eller ordet over, hvilket kan give anledning til både forståelsesproblemer og væsentligt nedsat læsehastighed (ibid.). Neglektaleksi vil blive belyst nærmere i det følgende afsnit, og centrale problemstillinger i forhold til neglektaleksi vil blive diskuteret Neglektaleksi Neglektaleksi betegner den særlige form for aleksi der opstår, når en patient med neglekt ikke kan holde sin opmærksomhed på den venstre side af enten hele teksten eller det enkelte ord. (Starrfelt, 2009). Neglektaleksi er en invaliderende følge af højresidig hjerneskade, som manifesterer sig selv ved et sæt karakteristiske fejl. Disse vil blive belyst i det følgende, og relateret til en forståelse af dual route modellen for læsning Karakteristika og typiske fejltyper ved neglektaleksi Patienter med neglekt producerer typisk forskellige typer af fejl ved læsning. Disse kan inddeles i substitutioner (hvor en stavelse i ordet byttes ud med en anden stavelse), udeladelser (hvor bogstaver, stavelser eller hele ord overses), og tilføjelser (hvor bogstaver, stavelser eller hele ord tilføjes i teksten). Sidstnævnte kategori ses 25

28 sjældnere end de to førstnævnte, hvorimod substitutioner er den dominerende fejltype hos nogle patienter, mens udeladelser dominerer hos andre (Vallar et al., 2010). En hypotese for denne forskel er, at substitutioner skyldes vanskeligheder ved perceptuel integration, hvorimod udeladelser skyldes problemer med motorisk at fiksere blikket på ordene eller bogstaverne (Daini et al., 2013). Det findes i en undersøgelse fra 2002, at læsefejl begået af patienter med neglektaleksi falder sammen med en mangelfuld fiksering af blikket på det pågældende ord eller bogstav (Behrmann, Black, McKeeff, & Barton, 2002). I modsætning hertil finder Beis og kolleger med en lignende metode et mere broget billede, hvor en del af neglektpatienterne har resultater som hos Behrmann et. al., mens andre er i stand til at navngive et bogstav uden at have haft blikket fikseret på det (Beis, Andre, Datie, & Brugerolle, 2002). Uoverensstemmelserne mellem disse studier tolkes i denne sammenhæng som indikation for den heterogene karakter ved læsefejlene hos patienter med neglektaleksi, og at der ved så små grupper forsøgspersoner som i de nævnte studier (9 hos Behrmann et al., 2002, og 14 hos Beis et al., 2002) er statisk risiko for primært at have anvendt en overvægt af neglektaleksipatienter med en bestemt type dominerende fejl. I en undersøgelse fra 2003 findes det desuden, at patienter med neglektaleksi har betydelige vanskeligheder med højtlæsning af både rigtige ord og non-ord, men væsentligt lettere ved at identificere, om et givent ord er et rigtigt ord eller et non-ord (leksikalsk bestemmelse, oversat fra lexical decision). Forskerne argumenterer inden for rammen af dual-route-modellen for, at de leksikalske ruter kan være intakte og tilgængelige, selv når grafem-fonem-ruten er beskadiget (Arduino, Burani, & Vallar, 2003). I tråd hermed fandt Ladavas et al. i en ældre undersøgelse, at den semantiske adgang er relativt upåvirket hos patienter med neglektaleksi (Làdavas, Shallice, & Zanella, 1997) Neglekt og neglektaleksi to symptomer på samme forstyrrelse eller to dissocierede forstyrrelser? På baggrund af ovenstående kan det diskuteres, om neglektaleksi kan dissocieres fra de øvrige aspekter af neglektsyndromet, eller om det blot er en følgevirkning af mere centrale elementer heraf. I et casestudie fra 1987 rapporterer Costello og Warrington en mand, der efter en dobbeltsidig cerebral læsion ved testning deler linjer for langt mod venstre 26

29 (imodsætning til typiske patienter med højresidig læsion, der deler for langt mod højre), og udelader den højre side af en tegning ved kopieringsopgaver. Herimod begår denne patient udeladelsesfejl venstre side af ord ved læsning, som patienter med højresidig læsion ofte vil. Dette tyder på en dissociation mellem de klassiske visuomotoriske tegn på neglekt og neglektaleksi (Costello & Warrington, 1987). Disse fund bakkes op af et senere studie af Behrman og kolleger, der ligeledes ikke finder en sammenhæng mellem præstation på linjedelingstest og linjeudstregningstest ved testning af ni forsøgspersoner. Til gengæld findes der en sammenhæng mellem neglektaleksi og de okulomotoriske færdigheder (præcisionen af patientens øjenbevægelser ved læsning), og det foreslås herfor, at der er en dissociation mellem visuomotorisk neglekt og neglektaleksi, men at neglektaleksi vel kan være associeret med en form for perceptuel neglekt (Behrmann et al., 2002). De samme resultater findes i et studie af Lee og kolleger (Lee et al., 2009). Uafhængigheden af neglektaleksi i forhold til linjedelingstesten bekræftes også af McGlinchey-Berroth og kolleger i et stort neglektstudie med 120 forsøgspersoner med højresidig hjerneskade (McGlinchey- Berroth et al., 1996). Tilsammen rummer disse undersøgelser en vigtig pointe ud over blot dissociationen mellem neglekt og neglektaleksi. Neglekt i disse studier er ofte defineret ud fra neglekttests med visuomotoriske komponenter: Linjedelingstest og udstregningstests, hvor forsøgspersonerne motorisk skal føre en blyant mod et visuelt mål, bruges i dem alle (Behrmann et al., 2002; Costello & Warrington, 1987; Lee et al., 2009; McGlinchey- Berroth et al., 1996). Dette pointeres også specifikt af Behrman og kolleger: Dette tyder på, at læseopgaverne, der ikke rummer en visuomotorisk komponent, adskiller sig fra den visuomotoriske neglekt og snarere kan associeres med perceptuel neglekt (Behrmann et al., 2002). Denne pointe står centralt i forhold til nogle af de problemstillinger, der findes i forbindelse med rehabilitering af neglekt og neglektaleksi, og vil blive taget op igen senere i specialet Afrunding Det foregående afsnit har ridset en del problematikker op i forhold til forståelsen af neglekt; både i forhold til symptombilledet, de underliggende neurale mekanismer og læsioner, samt den grundlæggende forståelse af neglekt og neglektaleksi. Det har forhåbentlig givet læseren en forståelse af neglekt som et relativt heterogent og komplekst syndrom. Det foregående afsnit har dog kun beskæftiget sig med 27

30 forståelsen af neglektsyndromet, men ikke gået i dybden med interventioner med henblik på rehabilitering heraf. Dette vil blive taget op i opgavens næste sektion. 2.3 Rehabilitering Denne del af opgaven vil fokusere på rehabilitering af neglekt, med særligt fokus på prismeadaptationstræning (som herefter vil forkortes PA se i øvrigt bilag for liste over forkortelser). Formålet her er teoretisk at demonstrere PAs effekt på forskellige typer af neglekt, og den forskningsmæssige dokumentation for denne effekt, men også med henblik på at bruge denne viden til at understøtte en senere diskussion om opdelingen af forskellige neglekttyper og deres karakteristika i forhold til måden, hvorpå de påvirkes af PA. Herefter vil en alternativ adaptationstrænings potentiale blive diskuteret i forhold til bestemte kliniske neglektfænomener. Forud for dette vil den generelle betydning af kognitiv rehabilitering blive gennemgået med udgangspunkt i Jesper Mogensen s REF-model (Mogensen, 2011a; Mogensen & Mala, 2009) med henblik på en bedre forståelse og referenceramme for en senere diskussion af effekten af rehabilitering REF-model De følgende afsnit af specialet vil fokuseres på rehabilitering af neglekt, med et afsnit specielt fokuseret på PA. Før da er det dog nødvendigt at knytte en teoretisk bemærkning til konceptet rehabilitering, og hvordan det menes at tabte funktioner kan genoptrænes. Denne diskussion har traditionelt to poler: Den ene tankegang på området bygger på et lokalisationsparadigme, hvor hver enkelt kognitiv funktion er lokaliseret et bestemt sted i hjernen, og beskadiges dette sted, vil funktionen være tabt. I denne lokalisationstankes yderste konsekvens, vil rehabilitering af tabte funktioner ikke være mulig, da det beskadigede væv i hjernen ikke kan regenereres (Mogensen & Mala, 2009). Deraf bliver den modsatrettede pol netop tanken om funktionel rehabilitering af beskadigede kognitive funktioner. Denne funktionelle rehabilitering af kognitive funktioner forklares ud fra følgende model, der integrer lokalisationstanken med muligheden for et vist niveau funktionel genopretning af kognitive færdigheder (Mogensen, 2011a, 2011b; Mogensen & Mala, 2009) 28

31 Reorganisation of Elementary Functions (REF) er en model over organiseringen af de kognitive funktioner, samt hvordan plasticitet og reorganisering foregår (Mogensen, 2011a; Mogensen & Mala, 2009). I denne model arbejdes med en niveaudeling af de kognitive funktioner fra de mest basale og lokaliserede, til sammensatte funktioner, og endelig til det, vi kan se som observerbare fænomener eller funktioner i hverdagen. Der knytter sig tre forskellige begreber til dette: Elementary Functions (EF ): De elementære funktioner er de basale underliggende kognitive funktioner, anatomisk lokaliseret til ét bestemt sted i hjernen. Disse er grundlæggende, begrænsede i antal, og når de bliver beskadiget ved læsioner i deres anatomiske hjerneområde, kan de ikke genskabes (ibid.). Algorithmic strategies (AS ): De algoritmiske strategier er sammensatte af flere forskellige interagerende elementære funktioner, og opstår som regel ved indlæring i forhold til et bestemt miljø og dets situationer. En algoritmisk strategi er ikke lokaliseret ét bestemt sted i hjernen, men opstår i et netværk bestående af interagerende funktioner fra forskellige anatomiske lokalisationer. Ødelægges en sådan algoritmisk strategi ved læsion i en af de underliggende elementære funktioner eller netværk, kan nye dannes (ibid.). Surface phenomena: Overfladefænomener er den observerbare menneskelige adfærd I forskellige situationer samt de overordnede mentale tilstande (ofte bevidste), som resulterer fra brug af algoritmiske strategier. Disse resulterer af bestemte sammensætninger af mange forskellige algoritmiske funktioner (ibid.). Begrebet reorganisering af elementære funktioner, som modellens navn oversættes til, dækker over de processer, der træder i kraft ved cerebrale læsioner, hvor EF og/eller AS ødelægges (ibid.). Ødelagte EF kan, som tidligere nævnt ikke genskabes, men andre intakte Efs kan kombineres på ny måder, som kan danne alternative AS, som med tiden i større eller mindre omfang kan blive effektive til at skabe de samme overfladefænomener, som før læsionen. Ødelagte AS kan ligeledes erstattes af nye AS, men også af tidligere eksisterende AS, der ikke var fremstående ved et givent overfladefænomen før læsionens indtræden. Disse AS skal ikke skabes, men skal udvælges og tilpasses overfladefænomener, de ikke tidligere har indgået i på fremtrædende vis (ibid.). 29

32 Optimal reorganisering af de elementære funktioner sker i en model, hvor de eksisterende AS evalueres i forhold til en given situation eller problem, og findes de utilstrækkelige, finder reorganiseringen sted. Herefter dannes nye AS eller allerede eksisterende bruges i den nye situation, og dette evalueres. Findes det optimalt, bliver de nye AS associerede med denne situation eller problemstilling; hvis ikke gentages processen, indtil optimale AS er fundet eller skabt (ibid.). Denne model kan anvendes til at forklare vanskelighederne ved både kategorisering og rehabilitering af neglekt. Som det fremgår af afsnit 2.1 er neglektsyndromet ikke heterogent i sin karakter, hverken anatomisk eller funktionelt. De funktioner, relateret til spatial repræsentation og opmærksomhed, der er beskadigede ved neglekt, må derved kategoriseres som AS. Ydermere vil de fænomener, der kan observeres af neglektpatienten og dennes omgivelser og pårørende, være at betegne som overfladefænomener, der igen i princippet kan bestå af adskillige forskellige AS (Mogensen, 2011a; Mogensen & Mala, 2009). Denne model vil blive anvendt som forklaringsramme i de kommende afsnit om rehabilitering af neglektsyndromet for at belyse forskelligheden af teknikkerne til rehabilitering og nødvendigheden af at tilpasse et rehabiliteringsprogram til den enkelte patient med neglekt Rehabilitering af neglekt Givet den hyppige incidens af neglekt efter højresidig læsion, er rehabilitering af netop dette syndrom noget, der optager både forskere og klinikere. Dette afsnit vil tegne et overordnet billede af de mest anvendte metoder på feltet. Dette gøres med henblik på at skabe et overblik over, hvilken rehabiliteringstradition det speciales fokus, PA, skriver sig ind i, samt for at diskutere nogle af de mere overordnede mekanismer, der indgår i rehabiliteringen. Prismeadaptation indgår i en del af de anvendte reviewartikler, men vil blive gennemgået mere dybdegående i specialets næste afsnit, og uddybes derfor ikke nærmere her. Målet med disse afsnit ikke en udtømmende gennemgang eller review af emnet, men vil centreres om relevante emner og pointer, og litteraturen er derfor valg på baggrund af emnemæssig relevans for afsnittet og på baggrund af en vurdering af tidsskrift og antal gange artiklerne er citeret. En egentlig udtømmende litteraturgennemgang af neglektrehabilitering og PA ligger dog uden for specialets formål. 30

33 Yang og kolleger har foretaget en stor reviewundersøgelse af alle undersøgelser af rehabiliteringsinterventioner til neglekt, hvor et BIT-batteri er anvendt til undersøgelse af interventionens effekt (Yang, Zhou, Chung, Li-Tsang, & Fong, 2013). De omtaler en række forskellige rehabiliteringsformer. Disse inkluderer PA, aktivering af lemmer, rotation af kroppen, at sætte en klap for det ipsilæsionelle øje, visuomotorisk feedback, theta-burst stimulation, mentale øvelser, træning i visuel scanning, fysioterapi og gentagent transkraniel magnetisk stimulation. Analysen i denne artikel baseres på i alt 12 artikler og konkluderer, at inden for de givne parametre kan ingen af de anvendte interventionsmetoder identificeres som den optimale rehabiliteringsmetode, omend et ikke-signifikant statistisk resultat tyder på, at PA er den stærkeste metode (Yang et al., 2013). Forskerne konkluderer selv, at kvaliteten af deres metaanalyse er direkte bundet til kvaliteten og omfanget af de studier, der indgik heri baseret på deres inklusionskriterier (ibid.). Det kan dog kommenteres, at ved at bruge anvendelse af BIT-batteriet som inklusionskriterium udelukkes studier, der undersøger effekten af rehabiliteringsformer uden at måle effekten ved et BIT-batteri, eller som har valgt at supplere dele af BIT-batteriet med andre neuropsykologiske tests for neglekt og visuel opmærksomhed (se afsnit for forklaring af BIT). Dette review giver således et ikke-komplet overblik over de hyppigst anvendte rehabiliteringsmetoder. Fasotti og Kessel (2013) diskuterer på et teoretisk niveau forskellige nye interventionsformer, der er dukket op det sidste årti. De deler dem ind i fire kategorier: - Non-invasive hjernestimulationsteknikker (NIBS), herunder transkraniel magnetisk stimulation (TMS) og transcranial direct current stimulation (tdcs). Disse metoder bygger på en teori om hemisfærerivalisering, hvor den intakte hemisfære bliver overaktiv grundet skade på det netværk, der sørger for at de to hemisfærer gensidigt hæmmer hinanden, hvilket medfører disinhiberet aktivitet i den raske hemisfære. Derfor bygger disse interventionsformer på at den overaktive venstre hemisfære hæmmes med en elektrisk strøm. - Medicinske interventionsformer, der indvirker på de dopamin- og noradrenalinreceptorer. - Prismeadaptationstræning. 31

34 - Virtual reality teknologi, hvor et rigt og stimulerende virtuelt miljø danner rammen om rehabiliteringen. Forfatterne kommenterer selv, at mange af de nye rehabiliteringsmetoder ser lovende ud, men at der på nuværende tidspunkt er for lidt dokumentation for dem. De mener, at for at en rehabiliteringsmetode for neglekt kan siges at fremstå som veldokumenteret i sin effekt, mangler de fleste af interventionsformerne i artiklen tre punkter: For det første skal effekten være undersøgt over lang tid, helst mere end seks mdr. efter træningen er udført. For det andet skal effekten ikke kun måles på neuropsykologiske papir-og-blyant-tests, men også på hverdagsopgaver, og slutteligt er det nødvendigt med replicerede resultater. Mange af de nuværende undersøgelser er ifølge Fasotti og Kessel ikke sammenlignelige, da de anvender forskellige målemetoder (Fasotti & van Kessel, 2013). Forfatterne anbefaler selv Catherine-Bergego-skalaen til måling af effekten, da sværhedsgraden af neglekt her vurderes ud fra patientens evne til at løse praktiske hverdagsopgaver (ibid.). Kerkhoff og Schenk argumenterer i en artikel fra 2012 for, at et kernesymptom ved neglekt er den manglende evne til at se ligeud uden et højresidigt bias grundet en forstyrrelse i evnen til at lokalisere kroppens position relativt til omgivelserne (Kerkhoff & Schenk, 2012). Forfatterne argumenterer for at fire terapeutiske interventioner er det mest undersøgte, der retter sig mod dette specifikke problem: Optokinetisk stimulation, kalorisk vestibulær stimulering, nakkemuskelvibration og PA (bid.). Ved optokinetisk stimulation kigger patienten på en skærm, der fylder hele synsfeltet med et billede, der flytter sig mod højre, og herved danner en illusion om at kroppen flyttes mod højre, som får patienten til at kompensere ved at orientere sig mod venstre (ibid.). Denne interventionsform undersøgtes først i 1990 af Pizzamiglio et al., der fandt en signifikant, om end forbigående, reduktion af neglektsymptomer målt på linjedelingstest (Pizzamiglio, Frasca, Guariglia, Incoccia, & Antonucci, 1990). Siden er der også en del dokumentation for en effekt af træningen efter op til to uger; ved sammenligning af Pizzamiglios undersøgelse med nyere undersøgelser af metoden viser den afgørende faktor sig at være vigtigheden af, at patienten følger bevægelsen mod højre med øjnene (Kerkhoff & Schenk, 2012). Rationalet bag nakkemuslekvibration er ikke meget forskelligt fra rationalet bag optokinetisk træning. Her stimuleres nakkemuskler i venstre side, hvilket medfører en 32

35 illusion om at de er strakte, som når hovedet er drejet mod højre (Kerkhoff & Schenk, 2012). Desværre er den langsigtede effekt af denne træningsform kun dokumenteret i to undersøgelser (Johannsen, Ackermann, & Karnath, 2003; Schindler, Kerkhoff, Karnath, Keller, & Goldenberg, 2002). Selvom effekten ser lovende ud, mangler der altså forskningsmæssig erfaring med denne metode. Ved kalorisk vestibulær stimulation hældes enten koldt vand i det kontralæsionelle øre eller varmt vand i det ipsilæsionelle øre, hvorved det vestibulære system i øret stimuleres. Dette giver en reduktion af neglektsymptomer i forhold til visuel afsøgning og evne til at pege ligeud i minutter efter (Kerkhoff & Schenk, 2012). Denne metode har dog ikke en dokumenteret længerevarende effekt (ibid.), og er i praksis også både upraktisk og ubehagelig for patienten (Hestbech & Pedersen, 2009). PA gennemgås hertil på lige fod med de tre nævnte rehabiliteringsinterventioner, og Kerkhoff og Schenk konkluderer, at den mest effektive strategi til rehabilitering af neglekt formentlig er en kombination af teknikker. Dette emne er dog knap så velundersøgt som de enkelte teknikker er enkeltvis, og forskerne peger på at fremtidig forskning kan rettes denne vej (Kerkhoff & Schenk, 2012). En sidste kategori af interventionsformer er systematisk indlæring af kompensatoriske teknikker, der skal minde patienten om den kontralæsionelle del af synsfeltet eller kroppen. Disse strategier skal anvendes bevidst af patienten, og beror således mindre på en neural eller automatiseret omstrukturering af kognitive funktioner, som en indlært bevidsthed om de vanskeligheder, der opstår som følge af hjerneskaden (Hestbech & Pedersen, 2009). Et eksempel på en sådan strategi er fyrtårnsteknikken, som først er beskrevet af Niemeier i Hun lærte 16 patienter med venstresidig neglekt at forestille sig deres øjne som et fyrtårn, og bevidst sørge for at lyset fra fyrtårnet var faldet på alle deres omgivelser, også i venstre side. Disse 16 patienter klarede sig signifikant bedre end kontrolpersoner, der havde gennemgået centrets almindelige genoptræningsprogram, målt på traditionelle neglekttests (Niemeier, 1998). Denne strategi bruges også ved neglektaleksi, da patienten instrueres til at sørge for, at lyset fra fyrtårnet er nået helt ud til hver enkelt linjes venstre margin. Metoden kan evt. støttes af røde prikker eller en rød streg i siden, som patienten skal bemærke ved hver ny linjes påbegyndelse (Hestbech & Pedersen, 2009; Niemeier, 1998). 33

36 Prismeadaptationstræning er nævnt i dette afsnit, men vil blive behandlet mere i dybden i det følgende Om prismeadaptationstræning PA anvendes til genoptræning af patienter med neglekt efter højresidig hjerneskade. Metoden beskrives først som genoptræning af neglektpatienter af Rosetti og kolleger i 1998, som fandt metoden forbedrede både patientens evne til at udpege sin egen subjektive midterlinje, samt evne til at løse almindeligt anvendte neuropsykologiske tests for neglekt i op til to timer efter træningen (Rossetti et al., 1998). Ved PA iføres patienten et par briller, som forskyder synsfeltet mod højre, og skal herefter pege ud efter nogle mål med hånden. Målene placeres dels midt for patienten, og dels til både højre og venstre for patientens subjektive midterlinje (ibid.). Dette studie viser dog kun en effekt i op til to timer efter træningens gennemførelse. Frassinetti et al. viser for første gang i 2002, at effekten af to gange PA dagligt fem dage om ugen i to uger giver en effekt, der både to dage, fem dage og 5 uger efter træningen afsluttes kan måles på patientens evne til at løse en serie visuospatiale og økologiske funktionelle tests (Frassinetti et al., 2002). Denne effekt tyder et senere studie af Serino og kolleger på at også holder indtil 6 mdr. efter træningen (Serino et al., 2007). Frassinettis studie viser også, at den positive effekt af træningen kun ses hos de patienter, hvor der kan ses både en adaptationseffekt (tilvænning til prismerne) og en efter-effekt (pegning forskudt mod venstre som om prismerne stadig bæres, når disse fjernes) (Frassinetti et al., 2002). De følgende delafsnit vil gå mere i dybden med forskellige aspekter af udførelsen og effekten af PA Vigtigheden af proceduren og feedbacktypen ved træningen Frassinetti et al. har vist, at adaptationen og indlæringen er vigtig for effekten af PA. I forlængelse heraf undersøger et studie fra 2005 af Redding et al. forskellige typer af adaptation og hvordan adaptationen påvirkes af forskellige typer feedback ved i løbet af træningen (Redding et al., 2005). De beskriver tre typer adaptation: Postural adaptation (en faktisk eller følt ændring i holdningen eller positionen af en eller flere kropsdele, eller hele kroppen), strategic control (bevidste eller ubevidste strategier til kompensation for det forskudte synsfelt) og spatial alignment (justering af de mentale spatiale kort og referencerammer, så disse passer til det forskudte synsfelt). Den sidste type benævnes som den eneste rigtige adaptation. For at se, om en eftereffekt skyldes strategisk kontrol eller faktisk spatial alignment, er det nødvendigt at holde 34

37 eksponering og post-eksponering så lig hinanden som muligt, om end feedback ikke må forekomme ved post-eksponering. Ydermere, for at fremme adaptation ved spatial alignment bør feedback finde sted ved slutningen af patientens bevægelse, men ikke i starten af bevægelsen. Forskerne peger dog på, i modsætning til Frassinetti et al. (2002) at en eftereffekt godt kan fremkomme ved andre typer adaptation (både ændring i kropsposition og strategisk kontrol) end den spatiale alignment, som giver den egentlige effekt at træningen (ibid.). I en artikel fra 2013 peges der på, at der også ses forskellige effekter af PA afhængig af den konkrete procedure (Làdavas, Bonifazi, Catena, & Serino, 2011). Disse forskere peger, i lighed med Redding et al. (2005) på, at den gavnlige effekt af PA kun forekommer, hvis patienten kun får visuelt feedback på den sidste del af sin bevægelse, og ikke under halvdelen af bevægelsen. Førstnævnte feedbacktype medfører en rekalibrering af hånd-til-øje-koordinater. Begge feedbacktyper er dog mere effektive til afhjælpning af neglektsymptomer (målt ved et BIT-batteri) end en kontrolgruppe, der trænede uden prismebriller (Làdavas et al., 2011). Netop vigtigheden af typen af feedback påpeges også i et studie fra 2010 af Wilms og Mala. De undersøger effekten af forskellige typer feedback på eftereffekten ved PA. I en variation af træningen iføres forsøgspersonen ikke de traditionelle prismebriller, men ser i stedet et kryds på skærmen, hver gang de har peget efter det mål, der vises på skærmbilledet. I eksponeringsfasen, hvor forsøgspersonen under traditionel PA ville være iført prismebriller, forskydes dette kryds i stedet mod højre i forhold til det egentlige kontaktsted, og forsøgspersonen instrueres til at forsøge at få krydset til at ramme det røde mål på computerskærmen, men finder at selvom der ses en adaptationseffekt ved denne type træning, ses der ikke den samme eftereffekt som ved PA. Det samme mønster findes i conditions, hvor forsøgspersonerne iføres prismebriller i eksponeringsfasen, men får feedback fra et kryds på skærmen i stedet for fra spidsen af deres egen finger, når den rammer skærmen (Wilms & Mala, 2010). Forskerne konkluderer, at forsøgspersonerne ikke opfatter virtual reality feedback som en del af deres egen krop, og derfor ikke bruger dette til proprioceptiv justering, men kommenterer at det modsatte findes af forskere, der har anvendt mere komplekse virtual reality programmer med højere grad af indlevelse (Brouwer, Glover, & Castiello, 2004; Glover & Castiello, 2006; Wilms & Mala, 2010). 35

38 En nyere undersøgelse konkluderer hertil, at den traditionelt anvendte pegeopgave under PA ikke er nødvendig; træningen har samme effekt hvis den udføres med økologisk relevante og dagligdags opgaver eksempelvis at samle og sortere mønter, udvælge og iføre sig ringe og armbånd, og løse puslespil. Undersøgelsen blev foretaget på 48 raske forsøgspersoner delt i to grupper (en med hverdagsopgaver og en med traditionelle pegeopgaver). Fordelen er, at træningen bliver mere stimulerende og motiverende, end hvis der blot skal peges repetitivt (Fortis, Ronchi, Calzolari, Gallucci, & Vallar, 2013). Denne tilgang støttes af Facchin og kolleger, der i en kort reviewartikel argumenterer for, at fordi eftereffekten som regel er den samme uanset den egentlige rehabiliterende effekt af træningen, så er den et dårligt mål for effekten af PA, og at den egentlige metode er underordnet; herunder hvorvidt feedback gives under hele bevægelsen (som vil være tilfældet med den økologiske tilgang) eller kun i slutningen af bevægelsen, lige inden fingeren rammer målet (som Frassinetti et al. argumenterer for i deres artikel fra 2002) (Facchin, Daini, & Toraldo, 2013). At så forholdsvis små variationer i metoden, når PA udføres, kan have så forskellig effekt på udfaldet af træningen, støttes af Mogensens model over genopretning af kognitive funktioner (Mogensen, 2011a, 2011b; Mogensen & Mala, 2009). Wilms og Mogensen kommenterer, at dette må formodes at skyldes, at det overfladefænomen, som performance på bestemte træningsmetoder eller neuropsykologiske tests er, i virkeligheden består af ret forskelligartede algoritmiske strategier, der påvirkes forskelligt ved tilsyneladende forholdsvis små ændringer i de procedurer, der formodes at ligge til grund for den reorganisering, der sker af de kognitive funktioner ved træningen (Wilms & Mogensen, 2011). Mere indirekte bekræfter dette også vigtigheden af at forstå og dissociere mellem forskellige aspekter af neglektsyndromet, og undersøge samspillet mellem ændringer i interventionsproceduren, overfladefænomener og de underliggende algoritmiske strategier. Den ovenstående belysning af effekten af PA og forskellige metodiske tilgange har ikke taget sådanne dissociationer og distinktioner med i betragtning, men dette vil blive taget op i det følgende afsnit Hvilke kognitive funktioner påvirkes af prismeadaptationstræning? Det er diskuteret en del, præcis hvilke kognitive og visuelle funktioner, der påvirkes af PA, og hos hvilke patientgrupper. Effekten af PA på typiske neglektsymptomer, oftest målt på et BIT-batteri, er forholdsvis veletableret (Frassinetti et al., 2002; Serino et al., 2007). Dette giver dog et forholdsvis unuanceret billede af effekten på forskellige typer 36

39 af patienter og af de forskellige kognitive facetter af træningen, og derfor vil artikler, der gennemgår dette nøjere, blive diskuteret i det følgende. I en reviewartikel fra 2013 forklares det, at der er dokumentation for forbedring inden for både visuoverbale opgaver (højtlæsning af tal og bogstaver og billedbeskrivelser) okulomotoriske mønstre (okulomotorisk afsøgning mod venstre), repræsentationel neglekt (mentale forestillingsøvelser), samt evne til at føre en kørestol (Jacquin- Courtois et al., 2013). Det mentale/repræsentative område suppleres af en undersøgelse, der viser at også den mentale spatiale repræsentation af tid (en patients evne til at forestille sig en tidslinje) forbedres af PA (Oliveri, Magnani, Filipelli, Avanzi, & Frassinetti, 2013). På det okulomotoriske område er der dog observeret begrænsninger af metoden i forhold til fri visuel afsøgning samt vurdering af vertikalt arrangerede kimeriske ansigter (Jacquin-Courtois et al., 2013). Visuel afsøgning af komplekse scener, hvor patienten skal finde et særligt objekt, påvirkes dog positivt af PA i en undersøgelse fra Denne effekt var både konsistent, målbar 5 uger efter træningens ophør, og udført på patienter i den kroniske fase (Vangkilde & Habekost, 2010). Herudover ses det, at PA kan have effekt på andre domæner end det visuospatiale. Således refereres der til studier, der måler en effekt på både taktil og auditiv neglekt. Disse domæner er dog kun undersøgt i ganske få studier, der alle er baseret på et lille antal forsøgspersoner (Jacquin-Courtois et al., 2013). Det vises i en undersøgelse fra 2013, at PA også kan have effekt på neglektpatienters gang. Efter fire sessioners PA forbedredes en patients evne til at dele en linje ved at gå lige hen over midten af linjen. Dette studie er dog den eneste, der direkte undersøger effekten af PA på linjedeling ved gang, og baseredes kun på en enkelt case, hvor patienten havde markant sværere neglekt for det fjerne end det nære rum (Rabuffetti et al., 2013). Patientens egen spatiale referenceramme for neglekten spiller også en rolle for effekten af PA. Et studie udført af Gossmann og kolleger i 2013 med 16 patienter tyder på, at patienter med allocentrisk neglekt ikke får den samme gavnlige effekt af træningen som patienter med egocentrisk neglekt (Gossmann, Kastrup, Kerkhoff, Lopez-Herrero, & Hildebrandt, 2013). Egocentrisk og allocentrisk neglekt skelnes i denne artikel fra hinanden ved hjælp af en æbleudstregningstest, hvor patienten skal udstrege hele æbler på et papir med hele æbler og æbler med et hul i stregen i den ene side. Det formodes at manglende udstregning af hele æbler i papirets venstre side 37

40 reflekterer egocentrisk neglekt, hvorimod udstregning af æbler med hul i æblets venstre side reflekterer allocentrisk neglekt (ibid.). Æbletesten er udviklet af Bickerton og kolleger i 2011 (Bickerton, Samson, Williamson, & Humphreys, 2011) Distinktion mellem perceptuel neglekt og visuomotorisk neglekt Det er dog ikke kun opdelingen af neglekttyper i egocentrisk og allocentrisk neglekt, der er undersøgt i forhold til effekten af PA. Også effekten på hhv. visuomotorisk og perceptuel neglekt er undersøgt med udgangspunkt i dikotomien mellem den ventrale og den dorsale strøm. Dette er et centralt område for specialet, og især for baggrunden for specialets empiriske del, men kun få studier undersøger denne distinktion. Tabel 1 viser en oversigt over de hidtil publicerede undersøgelser om emnet. Studierne i denne tabel er fundet ved søgning på søgeord som perceptual neglect og perceptual bias i databaserne Web og Knowledge, PubMed og PsychInfo. Herudover er relevante artikler gennemset for referencer, der omhandler PA og perceptuelle bias. Kriterierne for inklusion af studier i tabellen er en empirisk gennemprøvning af PA på forsøgspersoner, hvorpå der foretages en undersøgelse af en art for at afdække effekten på perceptuelle bias. Der stilles ikke krav til hverken specifikke skader hos forsøgspersonerne, specifikke procedurer ved PA eller inddragelse af specifikke neuropsykologiske tests. Referen ce Ferber et al., 2003 Striemer & Danckert, 2010 Tests Træning Antal forsøgspe rsoner Kimeriske ansigter: Opfattes de som glade, og kan de genkendes som kimeriske? Måling af øjenfikserings punkter. Linjedeling, landmark test 1 session PA med 50 pegninger 1 session PA á 5 min (patienter) eller 10 min (kontroller) Eksperim entelle grupper 1 Enkeltcase ingen grupper 11 8 raske kontroller trænes med venstreforsk ydende prismer, 3 neglektpatie nter trænes Resultat Signifikant ændring af øjenfikseringer, men ikke af perception af de kimeriske ansigter eller evne til at genkende dem som kimeriske. Linjedeling forbedret hos patienterne efter PA, landmark test uændret hos patienterne efter PA 38

41 Fortis et al., 2011 Sarri et al., 2006 Sarri et al., 2011 Tabel 1 Visuelproprioceptiv eftereffekt, proprioceptiv eftereffekt og computerbase ret linjedeling Kimærske objekter og ansigter, open loop pointing Kimæriske ansigter, gråskalaer, forskel på kimæriske og almindelige ansigter, open-loop pointing (baseline og eftereffekt af PA) 1 session prismetræning med preexposure, exposure og post-exposure target er en linje, der skal deles på midten 1 session PA, 60 pegninger 1 session PA (60 pegninger) 84 raske højre håndende personer 3 patienter med højresidig skade og neglekt 11 patienter med højresidig skade og neglekt med højreforskyd ende prismer 28 personer trænes med højreforskyd ende prismer og 28 med venstreforsk ydende prismer 1 forsøgsgrup pe 1 forsøgsgrup pe PA reducerer et motorisk aiming bias, men ikke et tilsvarende simuleret perceptuelt bias. Perception af kimæriske ansigters venstre side forbedres ikke med PA, men forbedring ses ved perception af kimæriske objekter Evne til at kende kimæriske ansigter fra almindelige ansigter forbedres med PA, men ikke evnen til at opfatte ansigtets venstre side, og heller ikke en tilsvarende evne til at opfatte begge ender af en gråzoneskala. Det fremgår af tabel 1, at de undersøgelser, der understøtte emnet og denne opdeling med hensyn til effekten af PA er både begrænsede i antal, men også i de enkelte undersøgelsers antal af forsøgspersoner. Herudover er både inklusionskriterier, testbatterier og træningsmetode af relativt forskellig karakter ved de fleste af undersøgelserne. I de følgende vil tabellens undersøgelser blive gennemgået, og forholdet mellem de forskellige undersøgelser diskuteret. En undersøgelse af den perceptuelle effekt af PA blev først undersøgt af Ferber og kolleger i 2003 i et casestudie. Disse forfattere fandt, at selvom patienten forbedrede sin evne til at flytte sine øjenbevægelser mod venstre efter 1 session PA, blev patienten ikke bedre til at opfatte den venstre side af en række kimæriske ansigter. Kimæriske ansigter er billeder af ansigter sat sammen af to forskellige billeder af det samme ansigt, således at grimassen i de to sider af ansigtet ikke matcher. Patienten kan så 39

42 spørges, hvilken grimasse eller hvilket humør, vedkommende opfatter ved ansigtet (se evt. bilag for eksempel på et kimærisk ansigt). Denne undersøgelse anvendte dog kun en enkelt session af PA, og effekten efter de anbefalede to uger er således uvis (Ferber, Danckert, Joanisse, Goltz, & Goodale, 2003). Fortis og kolleger har undersøgt effekten af PA på raske menneskers visuomotoriske pegefærdigheder og deres perceptuelle opmærksomhed, og fundet at PAprimært har en effekt på det visuomotoriske domæne, og ikke det perceptuelle. Ved denne undersøgelse blev målet ved PA erstattet med en linje, således at PA sessionen med både præ- og posteksponering ligeledes kunne anvendes som et mål for linjedeling (Fortis, Goederth, & Barrett, 2011). Striemer og Danckert har i 2010 foretaget en lignende undersøgelse, hvor tre neglektpatienter og en gruppe raske kontrolpersoner efter PA skulle udføre både en linjedelingstest og en landmark test, der fungerer som et perceptuelt modstykke til den visuomotoriske linjedelingstest. Her fandt de, at neglektpatienternes højresidige bias i linjedelingstesten forbedredes, mens det modsvarende bias i landmark testen forblev uændret efter PA (C. L. Striemer & J. Danckert, 2010). Forklaringen på dette er ifølge forfatterne, at PA indvirker på den dorsale strøm, der løber fra synsområderne i occipitallapperne op til de visuospatiale og -motoriske opmærksomhedsområder i parietallapperne, men at en læsion i den inferiore parietallap eller superiore temporallap forhindrer overførsel mellem den dorsale og ventrale strøm, der løber fra occipitallapperne til de visuoperceptuelle områder i temporallapperne, og dermed også effekten af PA til de perceptuelle områder (ibid.). Striemer og Danckerts teori udfordres dog af forskere, der ikke mener, at kliniske tests i tilstrækkeligt omfang kan anvendes til at skelne mellem visuomotorisk og perceptuel neglekt. Saevarsson argumenterer for, at en landmark test ikke kan anvendes på samme måde som en linjedelingstest, da svarmulighederne er fastfrosset og forsøgspersonen skal respondere verbalt et helt andet og mere komplekst kognitivt domæne (Saevarsson, 2013). I et svar på Striemer og Danckerts artikel, argumenterer Saevarsson og Kristjansson videre for, at Striemer og Danckerts konklusion er præmatur, og at forskningen på området lige så vel kan tyde på, at perceptuelle vanskeligheder fremmer PAs effekt, da det visuoperceptuelle domæne forstyrrer den adaptive effekt. Forskerne er dog enige med Striemer og Danckert i rationalet for at udrede effekten af PAT på forskellige typer af neglekt, og at de blandede 40

43 forskningsresultater på området kan skyldes en betragtning af neglekt som et homogent syndrom, men kommenterer at ved brug en verbal landmark test formår Striemer og Danckert ikke dette, da udslaget på denne lige så vel kan skyldes vanskeligheder med motorisk at flytte blikket mod venstre (Saevarsson & Kristjansson, 2013). Striemer og Danckert argumenterer dog selv senere for, at selvom forsøgspersonernes øjenbevægelser er en faktor ved brug af en landmark test, står det ikke klart, hvorfor dette er en forstyrrende faktor for deres argumentation, samt at Saevarsson og Kristjansson ikke har opstillet en alternativ tolkning af de resultater, der ligger til grund for Striemer og Danckerts artikel fra 2010, hvor der ses differentieret effekt på forsøgspersonernes bias på hhv. linjedelingstest og landmark test efter PA (Striemer et al., 2013). En opbakning til Striemer og Danckerts (2010) teori om PA manglende effekt på det perceptuelle domæne fremsættes af Sarri og kolleger, der i to forskellige undersøgelser viser, at PA faktisk paradoksalt under nogle omstændigheder forbedrer de perceptuelle færdigheder hos patienter med neglekt efter højresidig hjerneskade(sarri, Greenwood, Kalra, & Driver, 2011; Sarri, Kalra, Greenwood, & Driver, 2006). Her fandtes det, at evnen til at opfatte kimæriske objekter forbedredes efter PA, mens evnen til at bestemme emotion på et kimærisk ansigt baseret på ansigtets venstre side forblev uændret efter træningen (Sarri et al., 2006). Disse resultater udbygges i en artikel fra 2011, hvor de undersøger effekten af PA på evnen til at kende kimæriske ansigter fra almindelige ansigter, samt evnen til at opfatte den venstre side af en rektangelformet gråzoneskala. Det findes her, at selvom der ses en god eftereffekt af træningen målt på præcision ved pegning, ses der stadig ikke forbedring af hverken evnen til genkendelse af emotion på de kimæriske ansigter, eller en tilsvarende forbedret perceptuel færdighed ved genkendelse af en gråzoneskalas venstresidige farvetone. Der ses dog en forbedre evne til at kende kimæriske ansigter fra almindelige ansigter. Forfatterne konkluderer, at PA ikke har effekt på forced-choice opgaver af perceptuel karakter, hvor man bedes vælge imellem to svarmuligheder, der begge er objektivt forkerte (Sarri et al., 2011). Denne forskel afhængig af typen af kimærisk billede findes også af Peru og kolleger (Peru, Moro, Avesani, & Aglioti, 1997). Disse resultater, sammenholdt med Striemer og Danckerts undersøgelse fra 2010 tyder på, at billedet af de manglende perceptuelle forbedringer efter PA er af kompleks karakter. 41

44 Disse resultater og diskussioner forskerne imellem tyder på, at selvom der ikke findes entydige forskningsresultater på området, så er der grund til at overveje i senere forskning, om PA kan have forskellig effekt på hhv. visuomotoriske og perceptuelle bias hos personer med neglekt; hertil kommer, at de to kan optræde i varierende grad hos forskellige patienter, og at et rehabiliteringsforløb muligvis skal udformes herefter. Før dette kan konkluderes entydigt mangler der dog stadig forskning og resultater på området, der både med lidt større entydighed kan understøtte denne teori, samt kan underbygge om forskellen også kan ligge i udførelsen af træningen, og eventuelt i forskellige feedbackmetoder i forbindelse med træningen Effekt af prismeadaptationstræning på neglektaleksi Et sidste aspekt af neglektsyndromet, hvor PA har en omdiskuteret effekt, er neglektaleksi. Det følgende afsnit vil søge at belyse den litteratur på området, der har haft til formål at undersøge, om der ses en forbedring af læsefærdigheder hos personer med højresidig hjerneskade efter PA. Via Web of Knowledge, PsychInfo og PubMed, samt litteraturgennemgangen i to reviewartikler om neglektrehabilitering og PA (Newport & Schenk, 2012; Yang et al., 2013), er følgende syv artikler, der søger at belyse effekten af PA på læsefærdigheder hos patienter med højresidig læsion, identificeret. Ved søgningen er der opstillet som kriterier, at patienter med højresidig læsion skal indgå (ikke udelukkende raske forsøgspersoner), samt at en undersøgelse af læsefærdigheder før og efter PA skal indgå, og resultatet af denne/disse test(s) skal være direkte rapporteret i artiklen. Der stilles dog ikke krav til type, antal eller homogenitet af tests for læsefærdigheder, eller eventuelle andre formål med undersøgelserne. De syv artikler præsenteres i en tabel 2: Referen ce (Angeli, Benassi, & Ladavas, 2004) (Farne, Rossetti, Læsetests Træning Antal forsøgsperso ner Læsning af italienske ord og nonord på computersk ærm Læsning af ord og non- 1 session, 90 targets i exposure condition (kontrolgru ppe med neutral briller) 1 session, 60 targets i Forsøgsgrup per 13 8 eksperimentell e patienter og 5 kontroller, alle med højresidig læsion 6 patienter med højresidig Resultat 60% flere korrekte svar efter PA, størst effekt for rigtige ord 1 gruppe Positive resultater ift. 42

45 Toniolo, & Ladavas, 2002) (Fortis et al., 2010) (Làdavas et al., 2011) (Roussea ux, Bernati, Saj, & Kozlowsk i, 2006) (Rusconi & Carelli, 2012) (Serino et al., 2007) Tabel 2 ord Læsning af non-ord og sætninger Læsning af bogstavrækk e på computer Læsning af ord og nonord Artikellæsnin g og menulæsnin g fra BIT Læsning af ord og nonord exposure condition 10 sessioner, 90 targets i exposure condition 10 sessioner, 90 targets i exposure condition 1 session PA, 50 targets i exposion condition 10 sessioner PA, 90 targets i exposure condition 10 sessioner PA, 90 targets i exposure condition læsion og neglekt 10 patienter med højresidig læsion 30 patienter med højresidig læsion 18 forsøgspersoner :10 patienter med højresidig læsion og neglekt, og 8 raske kontroller 7 patienter med højresidig læsion og neglekt 21 patienter med højresidig læsion og neglekt antal fejl 1 gruppe Forbedring af fejlprocent på sætningslæsn ing 3 grupper: Feedback under hele armbevægelse, feedback i slutningen af armbevægelsen, og neutrale briller. 10 personer i hver. 2 grupper: Forsøgspersone r med neglekt, og raske kontroller Flere korrekte bogstavrækk er læst efter PA på tværs af alle forsøgsgrupp er Udeblivende effekt på fejlprocent ved læsning 1 gruppe Ingen markant forbedring af læsefærdighe der efter PA 1 gruppe Forbedret fejlprocent ved læsning af både ord og non-ord Enkelte studier, der anvender tests til undersøgelse af læsefærdigheder fra adfærdsdelen af BIT-batteriet er udgået af ovenstående tabel grundet manglende rapportering af de enkelte subtests fra BIT-batteriet. Kun den samlede BIT-B score er anvendt i statistisk analyse, hvilket umuliggør en tolkning af PAs effekt på læsefærdigheder (Mizuno et al., 2011; Nys, de Haan, Kunneman, de Kort, & Dijkerman, 2008; Turton, O'Leary, Gabb, Woodward, & Gilchrist, 2010). En del af tabellens studier finder en positiv effekt af PA på forsøgspersonernes læsefærdigheder. Både Angela et al., 2004, Farne et al., 2002, Fortis et al., 2010, Ladavas et al., 2011 og Serino et al., 2007 finder en formindsket fejlprocent ved 43

46 højtlæsning efter PA. To af disse studier finder denne effekt efter blot en enkelt session PA og testning af læsefærdigheder umiddelbart derefter (Angeli et al., 2004; Farne et al., 2002). Ved de resterende studier er et længere program med 10 sessioner fordelt ud over to uger anvendt, og testningen har fundet sted før og efter træningsprogrammet (Fortis et al., 2010; Làdavas et al., 2011; Serino et al., 2007). Disse resultater indikerer en gavnlig effekt af PA på læsefærdighederne, og især en formindsket grad af fejllæsning. To studier sætter dog spørgsmålstegn ved denne effekt. Rousseax og kolleger udfører den samme type undersøgelse, hvor forsøgspersonerne skal læse enkeltord højt, mens eventuelle fejllæsninger bliver registreret. Her finder forskerne ikke den samme effekt, som de fem studier ovenfor har fundet (Rousseaux et al., 2006). Denne undersøgelse anvender dog et forholdsvis begrænset træningsprogram, hvor kun en enkelt session PA udføres, med kun 50 trials i eksponeringsfasen mod de normalt anbefalede 90 (Frassinetti et al., 2002). En anden artikel af Rusconi og Carelli fra 2012 finder, at forsøgspersoner med neglekt ikke forbedrer deres læsefærdigheder målt på de to praktiske læseopgaver fra BIT-batteriet, menu- og artikellæsning (Rusconi & Carelli, 2012). Fælles for de fem undersøgelser, som finder en positiv effekt af PA på læsefærdigheder, er, at forsøgspersonernes læsefærdigheder er målt som en evne til korrekt at oplæse en række ord på forsøgspersonernes modersmål, samt en række non-ord (bogstavrækker, der ikke tilsammen danner en sprogligt meningsgivende enhed). Rusconi og Carellis undersøgelse fra 2012 er den eneste af disse undersøgelser, der måler læsefærdighed på en praktisk og holistisk opgave, hvor ikke blot fejlprocent ved højtlæsning af enkeltord, men også forståelse ved læsning af hele tekster, indgår. Da læsning i sin fulde forståelse også består i en evne til at kunne overskue og få mening ud af en fuld tekst i sin kompleksitet (se dual route modellen i afsnit 2.2.2), kan der stilles spørgsmålstegn ved, om højtlæsning af enkeltord er et adækvat mål for generelle læsefærdigheder. Mere forskning på området, der tager en mere holistisk tilgang til læsning i betragtning, er dog nødvendig for at kunne konkludere på effekten af PA på læsefærdigheder hos patienter med højresidig læsion, men på baggrund af ovenstående litteraturgennemgang må den anses som usikker. 44

47 2.4 Diskussion og oplæg til empiri I det følgende afsnit vil nogle af de emner, der allerede er blevet berørt i specialet blive taget op til yderligere diskussion. Fokus i den sidste del af specialets teoretiske halvdel vil primært ligge på opdelingen af neglekt i perceptuel og visuomotorisk neglekt, og diskutere implikationerne af en sådan opdeling teoretisk og i forhold til tilrettelæggelse af både forskning og klinisk rehabilitering. Denne diskussion er af relevans for tilrettelæggelsen af specialets empiriske del Metodiske fordele og problemer i prismeadaptationslitteraturen I det foregående afsnit er litteratur om PA gennemgået med særligt fokus på forskellige typer af PA med fokus på den usikre effekt ved perceptuel neglekt og neglektaleksi. En del metodiske problematikker ved de involverede studier kan dog nævnes. Her ridses nogle problemstillinger om, som det vurderes er aktuelle for en del af de anvendte undersøgelser fra de ovenstående tabeller om PAs effekt på hhv. perceptuel neglekt og neglektaleksi. Et problem er mangel på kontrolgrupper. En del af de refererede studier anvender ingen kontrolgruppe, og har derfor intet referencepunkt for deres fund. Ud af de 12 artikler, der sammenlagt indgår i de to tabeller, anvender de syv af dem et design med kun én eksperimentel gruppe, og deraf ingen sammenligning eller referencepunkt, som kan findes ved brug af designs med kontrolgrupper. Netop vigtigheden af et sådan referencepunkt understreges af Lincoln og Bowen i De argumenterer også for vigtigheden af randomiserede studier som evidens for en bestemt interventionsforms effekt (Lincoln & Bowen, 2006). En anden problemstilling er, at der ofte anvendes meget få forsøgspersoner i undersøgelserne. En del af de refererede studier anvender kun nogle enkelte forsøgspersoner, men kvantificerer alligevel på den baggrund deres resultater. Selvom der opnås statistisk signifikant ved analyse af resultaterne, anses resultater opnået på tværs af større forsøgsgrupper alligevel som mere sikre. Ud af de 12 anvendte studier, har fem af dem ti eller færre forsøgspersoner. Denne pointe knytter sig også direkte til diskussionen om randomisering og kontrolgrupper: Ved de små forsøgsgrupper er det ofte svært at få et metodisk godt sammenligningsgrundlag (Lincoln & Bowen, 2006). Inden for neuropsykologien er der dog også tilhængere af de små, casebaserede undersøgelser som andet end blot en praktisk konstruktion (Caramazza, 1986). Dette 45

48 vil blive diskuteret i forbindelse med specialets empiriske dels metodiske grundlag (se afsnit 4.1.4). En tredje problemstilling ved de gennemgåede undersøgelser er forskelligartede og usammenlignelige neuropsykologiske testbatterier og metoder. Mens dette ikke nødvendigvis er et problem for validitet og reliabilitet ved det enkelte studie, skaber det problemer ved sammenligning af resultater forskellige studier imellem. Dette problem ses også blandt de angivne studier fra tabel 1 og 2. Der er ikke nogen konsensus om den foretrukne metode til testning af perceptuel neglekt, og konklusioner om de perceptuelle aspekter ved neglektsyndromet kan principielt drages på baggrund af en myriade af forskellige tests og observationer. I praksis anvender fire af de fem artikler dog enten kimæriske ansigter, en landmark test eller en kombination af de to (Ferber et al., 2003; Sarri et al., 2011; Sarri et al., 2006; C. L. Striemer & J. Danckert, 2010). Dette er dog i sig selv ikke uproblematisk: Især landmark testen er i andre sammenhænge kritiseret for ikke at være et præcist mål for ren perceptuel neglekt (Saevarsson & Kristjansson, 2013). Ud over disse rent metodiske ting ligger også en mere grundlæggende diskussion om, hvorvidt konsekvensen af den usikre effekt af PA på perceptuel neglekt og neglektaleksi er en konsekvens af en feedbacktype, der påvirker nogle netværk, der ikke kan føre til genopretning af tabte funktioner hos disse patienter. Dette spørgsmål vil blive taget op i den teoretiske dels afsluttende afsnit Effekten af feedback ved adaptationstræning ved perceptuel neglekt: Muligheder for afdækning af mulighed for andre typer feedback Som demonstreret i afsnit er effekten af forskellige typer feedback på prismeadaptationens eftereffekt afprøvet, og PAa effekt på forskellige dele af neglektsyndromet ligeså. Empirisk er spørgsmålet om effekten af forskellige typer feedback på forskellige typer neglekt eller forskellige neglektsymptomer dog ikke stillet. Det er fundet, at PA har en begrænset effekt på perceptuel neglekt (afsnit ) og en betvivlet effekt på de mere komplekse og helhedsorienterede dele af de læsevanskeligheder, neglektpatienter kan have (afsnit ). Ligeledes findes det, at indirekte og forskudt feedback ikke er effektivt til produktion af en eftereffekt, formodentlig fordi et X på en 46

49 computerskærm ikke på samme måde opfattes af det proprioceptive system, der guider det visuomotoriske system (Wilms & Mala, 2010). Hvis problemet med den forskudte feedback, sådan som Wilms og Mala foreslår, består i en manglende appel til det proprioceptive system, så kan der dog stilles spørgsmål om netop denne træningsform kan være effektiv til genoprettelse af de perceptuelle bias ved neglekt i stedet. At rehabiliteringsmetoder der betjener sig af forskudt feedback har en effekt på det perceptuelle bias ved neglekt er også demonstreret i et studie af Harvey og kolleger fra Den feedbacktype, der anvendes her er baseret på den feedback, der opstår når forsøgspersoner med neglekt skal løfte træstave op på midten og forsøge at balancere dem: Herved får forsøgspersonerne en visuel feedback, når stangen hælder til siden fordi deres greb er for langt mod højre, som er forskudt i forhold til forsøgspersonens subjektive midterfornemmelse (Harvey, Hood, North, & Robertson, 2003). Disse forskere viser, at denne type feedback både forbedrer forsøgspersonernes evne til at udføre selve opgaven (at gribe fat i staven ved midten, således at den balanceres), men også deres resultater på Milners landmark test (ibid.). Hvis patienter med skader i det inferiore parietale kortex, som Striemer og Danckert foreslår i deres artikel i 2010, ikke har glæde af PA, fordi denne skade skabe et brud på forbindelsen mellem den ventrale og den dorsale strøm, og perceptuelle neglektsymptomer derfor ikke bliver berørt af PA, så kan det antages, at hvis adaptationstræningen med forskudt feedback indvirker på andre mekanismer end den proprioceptive, der medieres af den dorsale strøm, så er det muligt at denne træningsform kan indvirke på de perceptuelle aspekter af neglektsyndromet. Harvey og kollegers studie viser også, at en intervention der indeholder motoriske og proprioceptive aspekter (at løfte og balancere en stang), kan overføres til det perceptuelle felt (Harvey et al., 2003), til trods for en formodning om en brudt forbindelse mellem den dorsale og ventrale strøm Afrunding og oplæg til empiri Dette speciales teoretiske del har søgt at vise, at neglekt er et komplekst og heterogent syndrom med en del forskellige aspekter og dissociationer mellem disse aspekter. Hovedvægten af lagt på en dikotomi mellem de visuomotoriske aspekter og de perceptuelle af neglektsyndromet, og med udgangspunkt i en gennemgang af forskellige interventionsformer med særligt fokus på PA argumenteres der for 47

50 vigtigheden i at forstå dissociationerne mellem de forskellige dele af neglektsyndromet, for at kunne målrette en intervention mod de mes fremtrædende kliniske overfladefænomener hos den enkelte patient. Jesper Mogensens model over genopretning af kognitive funktioner ved hjerneskade danner forklaringsramme om denne forståelse af forskellige elementære funktioner og algoritmiske strategier, der tilsammen danner disse overfladefænomener ved neglekt, som udadtil kan være svære at skelne, men hvor omhyggeligt tilrettelagt neuropsykologisk testning kan afsløre hvilke underliggende elementære funktioner, der er beskadiget hos den enkelte patient, og hvordan de algoritmiske strategier kan rehabiliteres og omlægges, således at de dagligdags funktioner og overfladefænomener kan genoprettes (Mogensen, 2011a, 2011b; Mogensen & Mala, 2009). Med udgangspunkt i specialets analyse af den usikre effekt af PA på perceptuelle bias og neglektaleksi, vil den empiriske del af specialet søge at demonstrere effekten af den alternative adaptationstræning med forskudt feedback på disse bias og vanskeligheder for at bidrage til en øget forståelse af feedbacktypens indvirken på dikotomien mellem perceptuelle og visuomotoriske vanskeligheder ved neglekt. 48

51 3 Empirisk del Dette speciales anden del vil rumme en empirisk undersøgelse af den form for adaptationstræning med forskudt feedback, der præsenteredes i specialets teoretiske del. Her vil der blive præsenteret et mindre, empirisk forsøg, hvor to forsøgspersoner med neglekt med perceptuelle vanskeligheder vil blive trænet med både prismeadaptationstræning og adaptationstræning med forskudt feedback (adaptationstræning med forskudt feedback forkortes herefter AFF) (se afsnit og 2.4.2) for at undersøge effekten af disse to træningsformer på både visuomotoriske og perceptuelle bias samt læsefærdigheder. 3.1 Hvad er undersøgelsens formål? Målet med dette studie vil være at undersøge, hvorvidt perceptuel neglekt og neglektaleksi kan genoptrænes ved hjælp af adaptationstræning med forskudt feedback, i forhold til patienter med visuomotorisk neglekt, der hidtil er blevet genoptrænet med PA. Dette formål ligger i direkte forlængelse af specialets teoretiske del, og argumentationen for at søge rehabiliteringsmetoder, der baserer sig på dissociationer mellem forskellige kliniske manifestationer af neglektsyndromet. Der søges her at undersøge effekten af AFF med henblik på empirisk at kaste lys over de rehabiliteringsmæssige forskelle ved dikotomien mellem perceptuelle og visuomotoriske bias, samt hvordan visuelt feedback ved adaptationstræning påvirker dikotomiens to forskellige manifestationer. Formålet med undersøgelsen er eksplorativt i sin karakter, og der søges ikke i første omgang at skabe evidens eller konkludere effekten af AFF til klinisk brug. Denne undersøgelse baseres på et så nyt felt og et så begrænset antal forsøgspersoner, at formålet med undersøgelsen og de fremkomne resultater er at støtte en teoretisk diskussion om feedbacktyper og deres effekt på forskellige former for neglektfænomener. 3.2 Hypoteser I forbindelse med forsøget er der opstillet nogle hypoteser for at understrege forsøgets mål. Disse er som følger: Hypotese 1: Effekten af adaptationstræning med forskudt feedback vil være størst på de perceptuelle neglektsymptomer. 49

52 Hypotese 2: Læsning, målt på læsehastighed og forståelse, vil være mest positivt påvirket af adaptationstræning med forskudt feedback, frem for PA. Hypotese 3: Effekten af PA vil være størst på de visuomotoriske neglektsymptomer. 3.3 Forsøgsdesign Studiet tilrettelægges som en casebaseret undersøgelse. To patienter med skade i højre hemisfære og deraf følgende neglekt og læsevanskeligheder vil blive undersøgt med et batteri af neuropsykologiske tests. Disse vil blive foretaget indledende for at måle forsøgsdeltagernes baseline. Herefter vil de to forsøgsdeltagere modtage både en uges PA med direkte feedback og en uges AFF. Herimellem og herefter vil deltagerne blive testet med de samme tests som anvendt i den indledende fase. For at kunne bruge deltagerne som deres egne kontrolpersoner vil den ene modtage træningen med direkte feedback den første uge og indirekte feedback den anden uge, og ved den anden deltager vil rækkefølgen være omvendt. Udformningen af studiet kommer dermed til at se ud som i tabel 3: Forsøgsperson 1 Forsøgsperson 2 Før træningen Neuropsykologiske tests Neuropsykologiske tests Første uges træning Prismeadaptationstræning Adaptationstræning med Imellem træningsugerne Neuropsykologiske tests Anden uges træning Adaptationstræning med forskudt feedback forskudt feedback Neuropsykologiske tests Prismeadaptationstræning Efter træningsugerne Tabel 3 Neuropsykologiske tests Neuropsykologiske tests Selve adaptationstræningen skal udføres to gange dagligt i en uge ad gangen for hver træningsform. Både PA og AFF er udformet som computerbaseret træning. Disse computerprogrammer er udviklet af Inge Wilms til forskningsbrug. Efterfølgende besluttedes det at lave en ekstra neuropsykologisk testning af FP2 for at se, om effekten af træningen holdt, og om den var påvirket af at den sidste neuropsykologiske testning udførtes lige efter PA. Dette blev gjort 17 dage efter PAs afslutning. 50

53 3.3.1 Om eksplorative casebaserede undersøgelsesdesigns: Argumentation for relevansen ved brug af et lille antal forsøgspersoner Nærværende undersøgelse foretages som et casebaseret eksplorativt studie. I undersøgelsen indgår to forskellige cases, der analyseres og behandles separat som to enkeltcases. Denne tilgang er valgt for at give plads og mulighed for at undersøge et domæne, der som det fremgår af specialets teoretiske del er forholdsvis uopdaget grund. I et værk fra 2001 af Stebbins, tilbydes en definition på exploratory research eksplorative undersøgelser inden for socialvidenskab. Stebbins tilbyder følgende definition af emnet: Social science exploration is a broad-ranging, purposive, systematic, prearranged undertaking designed to maximize the discovery of generalizations leading to description and understanding of an area of social or psychological life. Such exploration is, depending on the standpoint taken, a distinctive way of conducting science a scientific process a special methodological approach (as contrasted with confirmation), and a pervasive personal orientation of the explorer (Stebbins, 2001). Denne definition er specifikt for socialvidenskab men kan, ifølge forfatteren, nemt udvides til at inkludere både naturvidenskabeligt og medicinsk forskning. I sit grundlag handler metoden om at foretage nogle indledende systematiske undersøgelser, der bruges til at danne eller udvikle en teori på området (ibid.). Et eksplorativt design er valgt til dette speciales undersøgelse, da det er velegnet til et forsøgsemne, der på forhånd er både forholdsvis let belyst teoretisk og især empirisk i den tidligere litteratur på området, da det netop er kendetegnet ved at undersøge et domæne, der ikke foreligger så meget litteratur og empiri ved, at et forsøgsdesign kan baseres eksklusivt på tidligere undersøgelsesparadigmer på området og være af konklusiv karakter på den basis. Yderligere egner det sig godt til den casebaserede form, der anvendes i dette studie, for at få mulighed for et mere kvalitativt syn på projektets af natur kvantitative og kvantificerbare data. Et eksplorativt forsøgsdesign vil dog ofte forsøge at undersøge et emne, der er så ukendt i sin karakter, at der ikke på forhånd opstilledes egentlige eksperimentelle hypoteser; i det omfang, det eksplorative studie har eksperimentel karakter, argumenterer Robert Yin i en bog om casestudier fra 2009, vil de grundlæggende forskningsspørgsmål typiske være af hvad-karakter snarere end hvordan og hvorfor. Dette medfører et eksperimentelt design, der tager udgangspunkt i en 51

54 undren over, hvad der vil ske hvis en given metode påføres til en given problemstilling (Yin, 2009) At der i dette projekt er valgt at opstille hypoteser, der søges besvaret i et eksperimentelt design, kategoriserer forsøgsdesignet som mere eksplanatorisk i sin karakter et studie, der på baggrund af hypoteser og eksperimenter forsøger at besvare spørgsmål, der har mere karakter af hvordan og hvorfor (ibid.). Når der alligevel er valgt at karakterisere forsøget som eksplorativt af natur begrundes dette dels med den hidtil eksperimentelt og teoretisk relativt uprøvede AFF, som effekten af i forhold til symptomerne på neglekt reelt ikke kendes på forhånd, og dels på grund af det valgte casebaserede design med to enkeltcases. Målet med undersøgelsen er således heller ikke at kunne konkludere en klinisk effekt af den valgte træningsmetode, AFF, men at undersøge hvad effekten er, i forhold til den givne problemstilling (rehabilitering af perceptuel neglekt og neglektaleksi, der i tidligere forskning har vist sig at have et ringere udbytte af PA (se afsnit 2.3.3). Til dette formål er der valgt et casebaseret design. Casebaseret forskning er velegnet, dels i forbindelse med projekter der undersøger en effekt, der er stærk nok til at kunne vises ved en enkelt person alene, og dels i forbindelser med undersøgelser af omstændigheder, hvor der findes meget få cases, og som derfor af rent praktiske grunde kun kan undersøges i et meget lille antal (f.eks. sjældne sygdomme eller skader)(jones & Forshaw, 2012). Jones og Forshaw anbefaler, at et interventionsbaseret casedesign anvender en baseline måling, for derefter at tilføje forsøgets intervention, og derefter en måling af effekten af denne intervention. Dette beskriver Jones og Forshaw som et basalt casebaseret design, som dog også kan foretages med flere forsøgsdeltagere; dog stadig færre end til en kvantitativ undersøgelse. Grunden til at vælge denne tilgang kan være praktisk, at flere egnede cases er til forskernes rådighed, eller også baseret på et ønske om at kunne variere rækkefølgen af interventionen for at vise, at effekten af interventionen ikke er et produkt af rækkefølgen. Dette beskrives som et crossover design (ibid.), eller et multiple casestudium (Rod, 2006). Denne type designs er både omdiskuterede og hyppigt anvendte inden for neuropsykologien. En kritik der kan fremsættes ved et sådant design er, at resultaterne ikke kan generaliseres til et bredere antal mennesker, og slet ikke til det generelle kognitive system. Der argumenteres dog for i en artikel af Caramazza (1986), at singlecase undersøgelser netop er mere egnede til denne type interferens end 52

55 forsøgsdesigns af kvantitativ karakter med flere forsøgspersoner. Forfatteren argumenterer for, at retfærdiggørelsen i at anvende et kvantitativt eksperimentelt design til neuropsykologisk forskning baseres på antagelsen om, at gennemsnittet af gruppens resultater reflekterer den enkelte person inden for den undersøgte referencepopulation; en form for universalitet. Forfatteren argumenterer for at hjernen hos en patient med hjerneskade essentielt fungerer ligesom den raske hjerne med undtagelse af den lokaliserede ændring, men at observationer over den enkelte patients resultater kun giver mening hvis naturen af de lokaliserede ændringer er kendt, og at et gennemsnit på gruppeniveau derfor ikke i lige så høj grad kan overføres til kognitiv model som konklusioner draget på baggrund af et sæt resultater sammenholdt med den enkelte patients lokaliserede ændringer i hjernen under et givent sæt af conditions (Caramazza, 1986) Inklusions- og eksklusionskriterier I forbindelse med udvælgelsen af en eller flere egnede cases til projektet, er der opstillet både inklusionskriterier og eksklusionskriterier, med henblik på at finde patienter, der egner sig til at belyse projektets problemstilling. Disse kriterier vil fremgå herunder. Inklusionskriterierne er: - Skade i højre hemisfære - Neglekt - Læsevanskeligheder (aleksi) forbundet med neglekt - Minimum 6 måneder siden hjerneskadens indtræffen. Dette inklusionskriterium er stillet op for at undgå, at resultaterne fra undersøgelsen kan tolkes som værende et resultat af den udbredte spontante remission, der sker i den første periode efter en hjerneskade Eksklusionskriterierne er: - Generaliseret hjerneskade med udbredte kognitive skader på syn og sprog - Hemiparese i den dominante side, som forhindrer udførelse af adaptationstræning - Præmorbide neurologiske eller udviklingsmæssige forstyrrelser relateret til sprog og læsefærdigheder. 53

56 Disse eksklusionskriterier er primært stillet op for at sikre, at forsøgspersonerne har en så ren neglektforstyrrelse som muligt, uden præmorbide forstyrrelser eller meget generaliseret hjerneskade, der kan forstyrre forskningens resultater. Dette sker dog under en forståelse af, at patienter med apopleksi ofte er ramt mere bredt end kun på det visuelle opmærksomhedsområde, så ren isolation af neglekt med læsevanskeligheder ses i praksis ikke som et realistisk mål Udvælgelse af forsøgsdeltagerene Udvælgelsen af forsøgspersoner er sket på baggrund af ovenstående inklusionskriterier og gennem Center for Hjerneskade i København og Kildebo Neurorehabilitering i Faxe. Udvælgelsen af forsøgspersoner gennem Center for Hjerneskade skete først gennem brev til fem tidligere patienter ved centeret, som alle har deltaget i et lignende tidligere forsøg om neglekt, og herefter telefonisk kontakt med tre af disse for at indledningsvis at vurdere deres kognitive vanskeligheder i forhold til projektets inklusionskriterier, samt at høre om deres eventuelle interesse for at møde til en forsamtale og indledende testning. Ud af disse levede én samtykkende person op til inklusionskriterierne. Kontakten til forsøgspersonen af Kildebo Neurorehabilitering skete på baggrund af henvendelse fra centrets personale, og screeningen af denne forsøgsperson skete, efter forsøgspersonens informerede samtykke, på foranledning fra centrets personale. Begge forsøgspersoner blev endeligt vurderet egnede til deltagelse i projektet efter gennemførelse af et neuropsykologisk testbatteri rettet mod neglekt og læsevanskeligheder. Dette er det samme, som anvendtes til testning af træningens effekt, og vil blive gennemgået i et senere afsnit Videnskabsetiske overvejelser Dette projekt omhandler patienter med hjerneskade, og har til formål at ændre kognitive, og indirekte også neurale, processer. Da formålet er en intervention med ændringer til følge hos i forvejen sårbare personer, er visse videnskabsetiske overvejelser essentielle. Dette projekt er anmeldt til videnskabsetisk komité (protokol nummer H , anmeldelse nummer 40316), der i en afgørelse fra har bestemt, at projektet ikke er anmeldelsespligtigt. Anmeldelsen har inkluderet forsøgsprotokol, protokolresumé, skriftlig deltagerinformation inkl. forside, samt samtykkeerklæring. Dette forsøg baseret på en tilgang, der søger at interferere så lidt som muligt med forsøgspersonernes eventuelle igangværende rehabiliteringsforløb. Det vil blot blive 54

57 tilbudt som et kort, supplerende forløb til to personer som har kognitive skader efter en hjerneskade og et allerede gennemført genoptræningsprogram, eller som supplement til et i gangværende træningsprogram i det omfang, det er hensigtsmæssigt for forsøgspersonen og foreneligt med dennes igangværende program, og i samarbejde med rehabiliteringsenheden. Herudover er der ingen kendte risici, bivirkninger eller komplikationer ved træningen. Hermed bliver forsøgspersonerne tilbudt et kort træningsforløb som i bedste fald kan forbedre deres tilstand, mens den største kendte risiko forbundet med deltagelse i studiet vil være udeblivende effekt at træningen og forbigående udtrætning. Fordelene ved den ønskede effekt vil være en forbedret læseevne hos den enkelte forsøgsperson, samt bedring af generelle visuomotoriske neglektsymptomer som følge af PA. Forskningsmæssigt vil det have stor betydning om den nye træning har effekt fordi det vil gøre det muligt at forbedre mulighederne for at personer med læsevanskeligheder som følge af hjerneskade vil kunne tilbydes træning. Det vil også give større indsigt i hjernens måde at tilpasse sig forskelige typer af feedback. Der er ikke nogen form for tilbageholdelse af information til deltagerne forbundet med dette forsøg. Forsøgspersonerne kan få forklaret forsøget fulde formål og alle implikationer af dette forsøg forud for deltagelse i det omfang, de ønsker det. Data indsamlet i forbindelse med dette studie vil blive behandlet i overensstemmelse med lovgivning om behandling af personoplysninger. Der er ikke krav om, at dette forsøg skal anmeldes til Datatilsynet. Projektet skal ikke anmeldes til datatilsynet ifølge datatilsynet, når data behandles efter de gældende regler. Data ansvaret ligger hos KU, institut for psykologi Specifikt om det kliniske udstyr Prismetræning er en teknik, der er godkendt af sundhedsstyrelsen jf. MTV rapporten for hjerneskade fra Der er i dette studie ikke tale om afprøvning af klinisk udstyr. Prismetræningen er kontroltræningen og det vi vil i dette studie er at sammenligne udfaldet af denne kendte træning, med en ny træningsform. Den nye træningsform indebærer at man netop ikke skal benytte prismebriller. I den nye træning får forsøgspersonen forskudt feedback på en pegeøvelse. Træningen udføres ved hjælp af computer, men det sker kun af bekvemmelighedsårsager. Den kunne lige så godt udføres af en terapeut alene. 55

58 Linserne der anvendes til prismebriller er importeret fra USA og påsættes sikkerhedsbriller, som indkøbes her i landet. Sikkerhedsbrillerne er CE mærkede og det amerikanske firme oplyser på deres webside at plastikprismerne vi anvender lever op til EU krav for CE mærkning. 3.4 Præsentation af cases To forsøgspersoner er udvalgt til brug som cases i denne undersøgelse. Dette afsnit vil præsentere dem med vægt på deres sygehistorie for at danne en grundlæggende forståelse af baggrunden for deres kognitive skader Baggrund og klinisk information om den første forsøgsperson (FP1) FP1 er en 55-årig mand, der 7 mdr. før påbegyndelse af træningen i forbindelse med nærværende projekt blev indlagt med et komplet mediainfarkt og carotis dissektion, hvor han udviklede malign transformation, bradykardi og sinusarrest i 15 sekunder. Herefter blev han indlagt først akut på kardiologisk afd., og overflyttedes herefter til neurologisk regi, hvor han dagen efter fik foretaget en kraniotomi, der to dage senere blev udvidet i forbindelse med en kirurgisk evakuering af et subduralt hæmatom. Herefter fremstod FP1 med venstresidig hemiparese og facialisparese, samt venstresidig neglet. Har herefter været indlagt til genoptræning i hospitalsregi fra 10 dage efter neurologisk debut og indtil sin udskrivelse til rehabiliteringscenter 3 mdr. før påbegyndelse af træningen i forbindelse med nærværende projekt. Ved rehabiliteringens påbegyndelse fremstod FP1 med venstresidig hemiparese og neglekt, samt kvandrantanopsi, nedsatte eksekutive funktioner i form af vanskeligheder med delt opmærksomhed, arbejdshukommelse, problemløsning, initiativ og generering af idéer. Koncentration, opmærksomhed og spændvidde lå inden for normalen, men under det forventede. FP1 er uddannet ingeniør inden for IT og har været leder af et større firma, og hans præmorbide mentale og kognitive niveau formodes at have været højt Baggrund og klinisk information om den anden forsøgsperson (FP2) FP2 er en 47-årig kvinde. Hun er vokset op i Syrien, og flyttet til Danmark som voksen, hvor hun har taget uddannelser inden for det biologiske område. Hun blev to år og to mdr. før træningen i forbindelse med nærværende projekt indlagt med en stor subarachnoidalblødning i højre hemisfære. En CT-scanning viste yderligere gennembrud til både ventrikelsystem og parenkymet. Ved arteriografi påvistes et neurisme på højre arteria carotis interna, som efterfølgende lukkedes med 8 coils. 56

59 Opfølgende kontrolscanning viste dog en tromboembolisk okklusion af arteria carotis cerebris mediagren, som fjernedes ved to trobektomier. Herefter udviklede MI hydrocephalus og følgende koma. Efter en anlagt dræn vågnede FP2 gradvist op, men fik et epileptisk anfald halvanden måned efter sygdomsdebut. Efterfølgende har FP2 været indlagt til genoptræning, og har haft et efterfølgende ambulant forløb. 3.5 Testning Et batteri af neuropsykologiske tests er sammensat til dette forsøg, dels for at undersøge de enkelte forsøgspersoners egnethed til projektet, og dels for at undersøge deres baseline og den senere effekt af træningen. I stedet for at vælge et helt standardbatteri (eksempelvis BIT-batteriet, som vil blive omtalt i det følgende), er dette batteri sammensat med henblik på at udrede både nogle af de klassiske symptomer på neglekt. Ved sammensætning af testbatteriet vægtlægges både testtraditioner og en diversitet i testmaterialet, der sikrer at testbatteriet dækker over undersøgelsens centrale emner, visuomotorisk og perceptuel neglekt samt neglektaleksi BIT-batteri BIT-batteriet er udviklet i 1987 og indeholder to sektioner: En med seks konventionelle subtests: Linjedelingstests, linjekrydsningstest, stjerneudstregningstests, bogstavudstregningstests, kopieringstest og repræsentativ tegning. Den anden sektion indeholder ni praktiske hverdagsadfærdsprøver, herunder at aflæse et billede, ringe et telefonnummer op, læse en artikel, kopiere en adresse, læse et menukort, sortere mønter, aflæse og indstille tiden på et ur, og navigere ved hjælp af et kort (Lezak et al., 2012, p. 439). En undersøgelse fra 1995 med 40 israelske patienter med højresidig hjerneskade konkluderer, at 7 ud af 9 subtests kan skelne patienter med neglekt fra patienter uden neglekt, samt at 6 af 9 subtests korrelerer signifikant med et mål for almen daglig livsførelse (Hartmanmaeir & Katz, 1995). I en nyere undersøgelse fra 2011 sammenlignes BIT-batteriet med Catherine Bergego Scale, som er et neuropsykologisk og ergoterapeutisk mål for evnen til at håndtere hverdagsopgaver hos neglektpatienter, og det findes at selvom kun linjedelingstesten fra BIT korrelerer signifikant med Catherine Bergego Scale, så har begge tests god intern konsistens og validitet (Luukkainen-Markkula, Tarkka, Pitkanen, Sivenius, & Hamalainen, 2011). 57

60 Til dette projekt er linjedelingstest samt begge udstregningsopgaver valgt til testbatteriet, og de vil derfor blive gennemgået nærmere i det følgende Linjedeling Linjedelingstesten, hvor patienten bedes dele et antal linjer på midten med et blyantsmærke, har oprindeligt været brugt til undersøgelse af patienter med hemianopsi (synsfeltsudfald efter hjerneskade) (Kerkhoff & Bucher, 2008). Udviklingen af testen til brug ved neglekt er dog udført af Schenkenberg og kolleger i 1980, der fandt at testen under nogle omstændigheder kan bruges til at skelne mellem patienter med højresidige læsioner, patienter med diffuse læsioner, patienter med venstresidige læsioner og hospitalsindlagte kontrolpersoner. Patienter med højresidig læsion og neglekt vil ofte dele linjen for langt mod højre, da linjens venstre side overses. Forskerne anbefaler dog testen sammen med komplementære neglekttest (Schenkenberg, Bradford, & Ajax, 1980). I denne undersøgelse anvendes BIT-batteriets linjedelingstest med 17 linjer af varierende længde og fordeling på siden Udstregningstests Der anvendes to udstregningstests af samme type, som indgår i BIT-batteriet: Stjerneudstregning og bogstavsudstregning. Ved disse bedes forsøgspersonerne finde og sætte en streg henover hver af et givent motiv, hhv. en stjerne-lignende figur og bogstavet A, blandt et antal andre distraherende motiver eller bogstaver. Forsøgspersonerne anvender farveblyanter, og får en ny farveblyant, hver gang der er gået 30 sekunder, så afsøgningsmønstret efterfølgende kan udledes. Disse tests er af samme karakter som de indgår i BIT, men er udgivet og beskrevet af Weintraub og Mesulam i Forskerne fandt at forsøgspersonerne med venstresidig neglekt udelod at overstrege targets på arkets venstre side, samt at de udviste et tilfældigt og uorganiseret afsøgningsmønster (Weintraub & Mesulam, 1988). Udstregningstests og linjedelingstests anvendes ofte sammen som supplerende værktøjer i klinisk øjemed til diagnostik af neglekt efter højresidig hjerneskade. I en undersøgelse udført af Ferber og Karnath i 2001 findes dog en dissociation mellem resultatet af disse to tests, samt markant variation i følsomheden mellem de to tests. Ud af 35 forsøgspersoner med på forhånd veletablereret neglektdiagnose overses 40% af disse tilfælde ved brug af linjedelingstest alene, mod 6% ved brug af en udstregningstest alene (Ferber & Karnath, 2001). Grundet en vis fejlmargin ved begge 58

61 tests, anses det derfor som vigtigt at bruge dem supplerende, og derfor står de heller ikke alene i nærværende undersøgelse Test of Attentional Performance (TAP) TAP er et computerbaseret testbatteri til undersøgelse af opmærksomhed udformet af Zimmerman og Fimm i I testbatteriet indgår 13 subtests omhandlende opmærksomhed, arbejdshukommelse, øjenbevægelser, delt opmærksomhed, synsfelt, neglekt, impulshæmning, fleksibilitet, visuel skanning og integration af funktioner. Testens formål er at være et så præcist værktøj som muligt til at udrede og opdele de enkelte subfunktioner af opmærksomhed (Zimmermann & Fimm, 2002). To tests er udvalgt til denne undersøgelses testbatteri: Visual field og Neglect, da disse handler om visuel og spatial opmærksomhed. Ved begge disse tests skal forsøgspersonen læse et bogstav højt, som er placeret centralt på skærmen. Dette bogstav skifter løbende, og hver gang et nyt bogstav kommer frem, skal dette læses højt. Samtidig med dette kommer en serie flimrende tal frem på skærmen i forskellige positioner løbende, og hver gang disse registreres, skal forsøgspersonen trykke på en knap forbundet med computeren via USB-indgang. Herved måles både svarhastighed, fejl og udeladelsesfejl ved skærmens forskellige positioner. Dette er hele opgaven ved visual field. I Neglect bedes forsøgsdeltageren herudover ignorere, at skærmbilledet er fyldt med tilfældige tal (der forbliver stationære og ikke skifter i løbet af testen). Disse er tilføjet for at teste forsøgspersonens evne til at skabe overblik over et mere komplekst visuelt billede, samt hæmme opmærksomheden rettet mod irrelevante stimuli (ibid.). Disse tests er udvalgt for at støtte undersøgelsen af perceptuel neglekt: Idet den eneste motoriske respons er et tryk på en fastlagt knap, men der ikke kræves motorisk respons rettet mod en perceptuel stimulus, anses disse to tests som perceptuelle i deres karakter Visuelle tests for perceptuel neglekt To forskellige papir-og-blyant-tests er udført rettet mod undersøgelse af perceptuel neglekt. Ved disse tests er det visuomotoriske element fjernet, og forsøgspersonernes evne til at rette deres opmærksomhed visuelt mod den venstre side af papiret undersøges isoleret. De to opgaver beskrives herunder Perceptuel billedopgave Den perceptuelle billedopgave består af tre billedsæt: To kimæriske ansigter af en mand, hvoraf den ene side af ansigtet smiler og den anden side har et neutralt 59

62 ansigtsudtryk. To ens, men spejlvendte, billeder af denne mand vises ovenover hinanden, og forsøgspersonen spørges hvilken mand, de mener, er gladest. Hernæst vises et billede af to spejlvendte gråtoneskala i rektangelform oven over hinanden, og forsøgspersonen spørges, hvilken af disse er mørkest. Slutteligt vises to ens rektangler med sort ramme og hvidt fyld oven over hinanden, og forsøgspersonen spørges, hvilken af disse er størst. Disse tests er designet og anvendt af Sarri og kolleger, samt Striemer og Danckert (Sarri et al., 2011; Sarri et al., 2006; C. L. Striemer & J. Danckert, 2010). Kimæriske ansigter som en metode til at vurdere neglektsymptomer er først udforsket i studier fra 90 erne. Her finder Young og kolleger at en patient i et casestudie har vanskeligheder ved at registrere den venstre side af et kimæriske ansigt eller objekt, og ofte heller ikke registrerede disse stimulis kimæriske natur. Effekten opstod også ved stimuli præsenteret i patientens højre synsfelt, og tolkes derfor som objektbaseret eller allocentrisk af natur af forskerne (Young, Hellawell, & Welch, 1992). Denne problemstilling, at patienter med et visuelt perceptuelt bias efter højresiding hjerneskade har svært ved at opfatte kimæriske ansigter og objekter replikeres i et senere studie af Buxbaum og Coslett med et større antal forsøgspersoner (Buxbaum & Coslett, 1994). Også brug af gråskalaer til undersøgelse af neglektpatienter er undersøgt i den videnskabelige litteratur. Mattingley og kolleger har i 2004 undersøgt patienter med højresidig læsions evne til at vurdere rektangler med gråtoneskalaer. De finder et højresidigt bias, som ikke korrelerer med resultater fra linjedelings- og udstregningstests (Mattingley et al., 2004). Forskerne konkluderer selv, at bias vurdering af gråtoneskalaer derfor ikke er et mål for neglekt, men i bredere forstand et udtryk for et mere diskret opmærksomhedsbias (ibid.). Senere er både kimæriske ansigter og gråtoneskalaer brugt som undersøgelsesværktøjer i konteksten af dikotomien mellem perceptuel og visuomotorisk neglekt af Sarri og kolleger i to forskellige undersøgelser (Sarri et al., 2011; Sarri et al., 2006) Perceptuel linjedeling En perceptuel linjedelingstest er også udført som modstykke til den almindelige linjedelingstest. Da den almindelige linjedelingstest udføres ved at forsøgspersonen 60

63 fører en blyant med sin egen hånd, er den uegnet til at detektere et rent perceptuelt bias. Derfor anvendes i nærværende undersøgelse et direkte modstykke til linjedelingstesten, hvor forsøgslederen fører en blyant langs hver af de 17 linjer, og beder forsøgspersonen sige stop, når blyantspidsten har nået linjens midte. Denne linjedelingstest minder i sin karakter om den landmark test, der anvendes af Striemer og Danckert (C. L. Striemer & J. Danckert, 2010) (se afsnit 2.1.5) men adskiller sig ved at forsøgspersonen skal vurdere en aktiv bevægelse, snarere end et prædefineret mærke på en linje. Denne tilgang er valgt for at efterligne forholdene under linjedelingstesten mest muligt; her foretages linjedelingen også ved en aktiv bevægelse. Herudover skaber denne tilgang mulighed for at måle afvigelsen ved hver enkelt linje, og giver således et resultat der kan kvantificeres og analyseres statistisk for den enkelte forsøgsperson i et casebaseret forsøgsdesign som dette Baking tray Baking Tray testen er et værktøj til udredning af visuospatial neglekt først beskrevet i 1996 (Tham & Tegner, 1996). Ved instruktionen af testen bedes forsøgspersonen om at fordele 16 træklodser jævnt på en 50x75 cm bagepladelignende form af pap, som om klodserne var boller, der skal ligge jævnt og ligeligt fordelt på en bageplade. Efterfølgende kigges på, hvordan klodserne fordeles på bagepladen. Der er ingen tidsgrænse, og tidsforbrug scores ikke ved testningen. Tham og Tegnér fandt i 1996 at testen udpegede alle 52 forsøgspersoner med neglekt, og konkluderede at testen var et simpelt men sensitivt mål for neglekt (Tham & Tegner, 1996). Testen er yderligere valideret af Appelros og kolleger, der fandt at Baking Tray testen er et mere sensitivt mål for neglekt end en kombination af tre tests fra BIT-batteriet (men dog mindre sensitivt end en kombination af samtlige 8 konventionelle subtests) (Appelros, Karlsson, Is, Tham, & Nydevik, 2004). Ydermere har Bailey (2004) undersøgt reliabiliteten af testen og fundet, at der er en høj grad af stabilitet ved retestning (Bailey, Riddoch, & Crome, 2004). På den baggrund indgår testen som i dette batteri som et mål for neglekt. De tre ovenstående undersøgelser har betragtet testen som et mål for gennerelle symptomer på visuospatial neglekt (Appelros et al., 2004; Bailey et al., 2004; Tham & Tegner, 1996), men i dette speciales kontekst af en opdeling mellem visuomotorisk og perceptuel neglekt betragtes Baking Tray testen som en test for visuomotorisk neglekt, da udførelsen af testen af afhængig af forsøgspersonens evne til motorisk at fordele klodserne på pladen. 61

64 3.5.5 Læsetests Forsøgsdeltagernes læsefærdigheder er en central del af specialets undersøgelse, da effekten af AFF feedback formodes at rettes mod neglektpatienternes perceptuelle færdigheder og læsefærdigheder. BIT-batteriet indeholder læsetests, der dog ikke er oversat til dansk, hvorfor andre læsetests må anvendes. I det følgende beskrives et sæt af læsetests, der har til formål både at undersøge forsøgspersonernes evne til præcis og hurtig højtlæsning, samt hurtig almindelig læsning og læseforståelse. Der fokuseres således både på tempo og hastighed. Hertil vil højtlæsningsopgaverne være i stand til, ud fra en mere kvalitativ vurdering, at afsløre typiske læsefejl forbundet med neglekt (se afsnit 2.2.2). Tekster og ordlister er vedlagt som bilag Tal Denne delopgave består af fire kolonner med hver 16 talrækker. Talrækkerne varierer i størrelse og kompleksitet fra et enkelt ciffer i første række til længere talrækker, og talrækker med kommaer, datoer, og regnestykker (som blot skal højtlæses, ikke udregnes). Hver kolonne læses op enkeltvis, og der holdes eventuelt en mindre pause mellem hver, afhængig af forsøgspersonens ressourcer og trætbarhed. Der tages tid på hver kolonne, og fejl noteres under læsningen Enkeltord Enkeltordstesten er konstrueret på samme vis som taltesten med fire forskellige kolonner med hver især 14 ord. Første kolonne består af enstavelsesord, næste kolonne af tostavelsesord, tredje kolonne af trestavelsesord og fjerde kolonne af firstavelsesord. Der tages tid på hver kolonne, og fejl noteres under læsningen. Lige som ovenfor tillades en pause mellem hver kolonne om nødvendigt. Der bruges forskellige udgaver af denne test ved hver testning, således at indlæring fra gang til gang minimeres Sætninger Denne læsetest består af 15 hele sætninger, der læses højt. Sætningerne står ovenover hinanden, således at hver linje på arket kun består af én sætning. Forsøgspersonen bedes læse alle sætninger højt efter hinanden. Der tages tid på hele opgaven (men ikke hver sætning enkeltvis), og fejl noteres under læsningen. Der bruges forskellige udgaver af denne test ved hver testning, således at indlæring fra gang til gang minimeres. 62

65 Artikellæsning Her gives forsøgspersonen en fuld tekst med fagligt indhold. Teksterne varierer i længde fra 631 ord til 650 ord (3670 tegn inkl. mellemrum til 3754 tegn). Alle artiklerne har lix-tal mellem 36 og 38, og dermed en moderat sværhedsgrad svarende til tidsskrifter eller dagblade 4. Artiklerne stammer fra et populærvidenskabeligt værk af Bent Jørgensen (Jørgensen, 2003). Forsøgspersonerne bedes læse teksten for sig selv, og der tages tid. Efterfølgende bedes forsøgspersonen svare på fire spørgsmål til teksten med hver især fire svarmuligheder for at undersøge forståelsen af det læste. Der bruges forskellige udgaver af denne test ved hver testning, således at indlæring fra gang til gang minimeres. 3.6 Rehabiliteringsmetode PA består i tre træningsrunder pr. træningsgang: Først bedes prismebriller og uden at kunne se sin egen fingerspids (hånden bliver skjult af en trækasse, som placeres foran computerskærmen) for at måle personens baseline. Dette består af 30 trials. Herefter iføres forsøgsdeltageren et par prismebriller, som forskyder synsfeltet 10 grader mod højre, og kassen rykkes lidt ud fra skærmen, så forsøgsdeltageren kan se 2-3 cm af sin egen finger, inden den rammer skærmen. Forsøgsdeltageren instrueres igen til at pege ud efter et mål. Dette består af 90 trials. Til slut skal forsøgsdeltageren igen pege ud efter et mål på computerskærmen uden prismebriller og uden at kunne se sin egen finger for at måle eftereffekten. Dette består af 60 trials. AFF følger samme mønster med en pre-eksponeringsdel med 30 trials, en eksponeringsdel med 120 trials og en post-eksponeringsdel med 60 trials. I preeksponeringsdelen peger forsøgsdeltageren ud efter et mål på skærmen uden at få feedback. I eksponeringsdelen peger forsøgsdeltageren ud efter et mål på skærmen, hvorpå computeren markerer visuelt hvor på skærmen, der ramtes men denne markering er forskudt 10 grader mod højre i forhold til det faktiske kontaktsted. Armen skjules af en kasse, så kun fingerspidsen kan ses lige inden den rammer skærmen. For 4 En teksts lix-tal er et mål for tekstens læsbarhed, først defineret af den svenske pædagog C. H. Björnssoni 1971.Lix-tallet udregnes ved at finde det gennemsnitlige antal ord pr. sætning (defineret ud fra punktummer) plus procentdelen af ord med mere end seks bogstaver Tekster med lix-tal under 24 anses som meget lettere (på niveau med børnelitteratur, lix-tal på er lette tekster for øvede læsere,på niveau med ugeblade og let skønlitteratur, er moderat niveau, som dagblade og tidsskrifter, er svært niveau, som saglige bøger og populærvidenskabelige værker samt akademiske udgivelser, og over 55 er meget svært niveau, f.eks. svær akademisk litteratur og lovtekster (Björnsson, 1971). Lix-tallet forholder sig dog ikke til emnets og vokabularets almene genkendelighed, der også påvirker den opfattede sværhed. 63

66 præcision fastgøres en plastikstrip med plaster på forsøgspersonens finger, så dette og ikke selve fingeren rammer skærmen. Forsøgsdeltageren har ikke prismebriller på. I posteksponeringsdelen peger forsøgsdeltageren igen ud efter et mål på skærmen uden at modtage feedback for at måle eftereffekten. Selve træningen kommer hermed til at se ud som følger: Prismeadaptationstræning Pre-eksponering Pege ud efter mål, ingen feedback og ingen prismebriller. 30 trials. Eksponering Pege ud efter mål med prismebriller og direkte feedback. 90 trials. Post-eksponering Pege ud efter mål, ingen feedback og ingen prismebriller. 60 trials. Adaptationstræning med forskudt feedback Pege ud efter mål, ingen feedback og ingen forskydning. 30 trials. Pege ud efter mål med forskudt, indirekte feedback. 90 trials. Pege ud efter mål, ingen feedback og ingen forskydning. 60 trials. Tabel Resultater og analyse I dette afsnit vil testresultaterne for de to forsøgspersoner blive præsenteret. Store dele af dette afsnit vil primært være deskriptivt, og fokuseret på den enkelte case. I et efterfølgende afsnit vil enkelte parametre fra testningen, i det omfang det casebaserede design tillader det, blive analyseret statistisk. Dette gøres stadig casebaseret, men ved enkelte tests indgår så mange gentagelser, at gennemsnit af disse ved de forskellige testninger kan sammenlignes og undersøges for statistisk signifikans Beskrivelse af testresultater for forsøgsperson 1 Resultaterne for de enkelte tests præsenteres i hver deres tabel, og kommenteres separat. Visuomotor linjedeling Baseline 1 Efter PA Baseline 2 Efter AFF Afvigelse i alt +63 mm -30 mm -18 mm -16 mm 64

67 (mm) Gennemsnitlig +4,2 mm -1,88 mm -1,13 mm -0,94 mm afvigelse (mm) Gennemsnitlig +3,62 % -1,63 % 0,98 % -0,84 % afvigelse i % Tabel 5: Scoring: Ved denne test er der opmålt, hvor mange millimeter hver opdeling afviger fra linjens midte. En positiv angivelse (+) angiver at linjen er delt til højre for midten, og en negativ angivelse (-) angiver at linjen er delt til venstre for midten. Der er både udregnet en sammenlagt afvigelse for alle udførte linjer (oversprungne ikke medtaget), en gennemsnitlig afvigelse for det samlede antal udførte linjedelinger samt en gennemsnitlig procentlig afvigelse. Beskrivelse: Ved første testning ses et klart højresidigt bias, konsistent med højresidig neglekt. Dette overkorrigeres noget efter første uges PA, således at der nu ses et bias mod venstre atypisk for en patient med venstresidig neglekt. Dette venstresidige bias korrigeres let efter anden uges AFF, og det samlede bias er væsentligt mindre ved træningens afslutning. Perceptuel linjedeling Baseline 1 Efter PA Baseline 2 Efter AFF Afvigelse i alt +137 mm +49 mm +56 mm +20 mm (mm) Gennemsnitlig +8,56 mm + 3,06 mm +3,29 mm +1,18 mm afvigelse (mm) Gennemsnitlig +7,4 % +2,74 % +2,94 % +1,05 % afvigelse i % Tabel 6. Scoring: Se tabel 5 Beskrivelse: Her ses et markant højresidigt bias ved første testning, som reduceres markant efter en uges PA. Efter anden uges AFF feedback, reduceres det yderligere noget, og ender med at være markant mindre (om end ikke helt forsvundet) efter den samlede træning. Læsetests Baseline 1 Efter PA Baseline 2 Efter AFF Tal (Tid i alt / 417 (tre 213 sek ( sek ( sek (

68 for hver kolonner) ( ) ) ) kolonne) ) Enkeltord 84 sek ( ) 107 sek ( ) 56 sek ( ) 64 sek ( ) Sætninger 46 sek 30 sek 38 sek 32 sek Fuld tekst (antal sekunder / ord pr. min. / 190 sek / 203,86 ord pr. min / 3 korrekte 164 sek / 235,98 ord pr. min / 4 korrekte 195 sek / 200 ord pr. min / 4 korrekte 209 sek / 185,17 ord pr. min / 3 korrekte korrekte svar) Tabel 7. Scoring: Højtlæsning (tal, enkeltord og sætninger) er indtil videre kun scoret på tid, da jeg mangler en scoringsguide. Intentionen i valget af læsetests var herudover en analyse af fejltyper, men da ingen af forsøgspersonerne lavede udpræget mange fejl, og stort set ingen af de typer, der normalt ses ved neglektaleksi (se afsnit 2.2.2), er denne analyse undladt i databehandlingen og rapporteringen. Beskrivelse: Læsehastighed, både højtlæsning og læsehastighed, er konsekvent forbedret fra første til anden testning, efter en uges prismetræning. Sammenlagt er resultaterne dog mere blandede: Den generelle læsehastighed ved ikke-højtlæsning af en hel test er ikke forbedret efter to ugers træning, mens læsehastigheden er forbedret forholdsvis markant ved højtlæsning. Ved højtlæsning af tal ses en forbedring efter PA, hvor FP1 læser de tre første kolonner næsten halvt så hurtigt som alle fire ved testningen efter PA, og derefter giver op. Herimod ses en langsommere tid efter AFF. Ved Sætningslæsning ses en tidsmæssig forbedring på 35% efter PA og 16% efter AFF. Undtagelseen ses ved enkeltord, hvor forbedringen er tydeligst ved tredje testning efter en uges PA og en uges ferie. Udstregningstests Baseline 1 Efter PA Baseline 2 Efter AFF Stjerneudstregning, tid Stjerneudstregning, udeladelser 393 sek 224 sek 228 sek 180 sek Nv 2, i alt 2 Øv 1, øh1, Nv 1, i alt 1 Øv 2, nv 1, i nh 1, i alt 3 alt 3 66

69 Bogstavudstregning 274 sek 276 sek 328 sek 226 sek tid Bogstavudstregning Øv 2, øh 1, I Øv 1, nv 1, Nh 1, i alt 1 Øv 1, i alt 1 udeladelser alt 3 nh 1, i alt 3 Tabel 8. Scoring: Mesulams udstregnings tests vurderes både på tid, udeladelser og afsøgningsmønster. Afsøgningsmønsteret indgår ikke i ovenstående skema, men kommenteres nedenfor. (Øv = øverste venstre felt, øh = øverste højre felt, nv = nederste venstre felt, nh = nederste højre felt). Beskrivelse: Samlet ses der nogen forbedring på udstregningsprøverne. På stjerneudstregning ses den største tidsmæssige forbedring mellem første og anden testning efter en uges PA. Her ses der dog ikke en tilsvarende forbedring på bogstavudstregning. Mellem tredje og fjerde testning efter en uges AFF, ses der også en klar forbedring på hhv. antal af udeladelser på bogstavudstregning og tidsforbrug på stjerneudstregning. Afsøgningsmønstre bliver også tilsvarende mere organiserede ved de sidste testninger, men skifter inkonsekvent mellem at gå fra højre mod venstre og fra venstre mod højre. Det noteres, at der generelt er meget få udeladelsesfejl, da FP1 som kompensationsstratregi bruger en del tid og grundighed for at undgå neglektrelaterede fejl. Relativt ses er dog en generel forbedring af tidsforbrug uden et væsentligt højere antal fejl fra første til sidste testning på tværs af de to tests. Øvrige enkeltprøver Baseline 1 Efter PA Baseline 2 Efter AFF Tegning = = = =7 Baking Tray Øh 4, nh 5,5, øv Øh 6, nh 6, øv Øh 6, nh 6, øv Øh 6, nh 6, øv 3, nv 3,5 2, nv 2 2, nv 2 2, nv 2 Perceptuel 3, 0 3, 0 3, 0 2, 0 neglekt Tabel 9. Scoring: Tegneprøven er scoret på baggrund af vejledningen til Rigshospitalets Standardbatteri, med undtagelsen af den sidste tegning på arket, der ikke indgår i denne vejledning (se bilag for komplet scoringsnøgle). Baking Tray er scoret efter fordelingen af brikker i hhv. øverste venstre felt, nederste venstre felt, øverste højre felt og nederste højre felt. Ved testen for perceptuel neglekt reflekterer antallet af point først antallet af billeder (ud af tre), hvor svaret er givet i overensstemmelse med 67

70 hypotesen for venstresidig perceptuel neglekt, og herefter antallet af billeder, der er korrekt angivet (ens, eller ens men spejlvendte). TAP-test: TAP visual Baseline 1 Efter PA Baseline 2 Efter AFF field Venstre side, udeladelser Venstre side, 1322 ms 850 ms 688 ms 719 ms svartider Højre side, udeladelser Højre side, 1100 ms 793 ms 591 ms 628 ms svartider Tabel 10. Testbeskrivelse og scoring: På midten er skærmen er et bogstav, som af og til skifter. Forsøgspersonen instrueres til at læse dette højt, hver gang det skifter, for at fokus holdes midt på skærmen. Samtidig kommer nogle flimrende tal af og til frem på skærmen. Så snart disse registreres, skal forsøgspersonen trykke på en knap. Programmet registrerer herefter svartider og eventuelle udeladelser og fejltryk. I ovenstående skema er kun noteret det samlede antal udeladelser for hver side, samt den gennemsnitlige svartid for hver side. TAP neglekt Baseline 1 Efter PA Baseline 2 Efter AFF Venstre side, udeladelser Venstre side, svartider Højre side, udeladelser Højre side, svartider Tabel 11. Testbeskrivelse og scoring: Som ved TAP Visual Field med den tilføjelse, at skærmbilledet er fyldt med et net af forstyrrende tal, som forsøgsdeltageren skal undlade at rette opmærksomheden mod Beskrivelse af testresultater for forsøgsperson 2 Resultaterne for de enkelte tests præsenteres i hver deres tabel, og kommenteres separat. Visuomotor linjedeling Baseline Efter AFF Efter PA Efter 17 dage Afvigelse i alt +2 mm / / mm / mm / (mm) mm 1908 Gennemsnitlig +0,12 mm -17 mm -3,71 mm -5,47 mm 68

71 afvigelse (mm) Gennemsnitlig +0,1% 0,89% -3,25 % -4,87 % afvigelse i % Tabel 12. Se tabel 5 for scoring. Beskrivelse: Ved første test ses en meget moderat gennemsnitlig afvigelse mod højre men så lidt, at det knap er overensstemmende med venstresidig neglekt. Efter hver af de to træningsformer ses en forskydning af afvigelsen mod venstre, således at der efter prismetræningen ses en forholdsvist markant forskydning til venstre for linjernes midte. Efter 17 dage er dette venstresidige bias øget endnu mere. Perceptuel linjedeling Baseline Efter AFF Efter PA Efter 17 dage Afvigelse i alt (mm) +301 mm / mm / 1228 mm + 22 mm / mm / 1908 Gennemsnitlig 17,71 mm 14,45 mm 1,45 mm -1,52 mm afvigelse (mm) Gennemsnitlig 15,78 % 12,95 % 1,35 % -1,36 % afvigelse i % Tabel 13. Se tabel 5 for scoring. Beskrivelse: Ved første testning ses en markant afvigelse mod højre, i overensstemmelse med en venstresidig neglekt. Efter hver træningsuge reduceres dette bias, men mere efter PA end efter AFF. Efter 17 dage ses et bias mod venstre, på samme størrelse som det lette højresidige bias lige efter PA. Læsetests Baseline 1 Efter AFF Efter PA Efter 17 dage Tal (Tid i alt / 500 sek ( sek ( sek ( for hver ) ) kolonne) 95) Enkeltord 333 sek ( sek ( sek ( sek ( ) ) ) ) Sætninger 109 sek 81 sek 76 sek Fuld tekst 438 sek / 88,4 401 sek / 94,7 426 sek / 91,5 441 / 85,9 69

72 (antal ord pr.min. / 1 ord pr. min. / 0 ord pr. min. / 3 ord pr. sekunder / korrekt korrekte korrekte minut / 3 ord pr. min. / korrekte korrekte svar) Tabel 14. Se tabel 7 for scoring. Beskrivelse: På højtlæsningstests ses en klar forbedring af hastighed efter hver af de to træningsformer, om end effekten er større efter AFF. Ved tallæsning ses en forbedring på 35% efter AFF og 32% efter PA. Ved enkeltordslæsning ses en forbedring på 64% efter AFF og 49% efter PA. Ved sætningslæsning ses en forbedring på 26% efter AFF og 6% efter PA. Ingen af de to træningsformer medførte en forbedring af tid på fuldtekst læsning, men der sås en markant forbedring af læseforståelsen efter PA. Efter 17 dage sås en let forbedring (13%) af resultatet fra lige efter PA på højtlæsning af enkeltord, men denne effekt er markant mindre end både effekten af PA og af AFF. Artikellæsning blev en lille smule langsommere, men ingen af disse forskelle er at betegne som markante. Udstregningstests Baseline Efter AFF Efter PA Efter 17 dage Stjerneudstregning, tid Stjerneudstregning, udeladelser Bogstavudstregning tid Bogstavudstregning udeladelser 460 sek 383 sek 208 sek 130 Øv 1, nv 4, Øv 2, nv 4, nh 0 udeladelser 0 øh 1. I alt I alt 5 udeladelser 419 sek 340 sek 301 sek 234 Øv 7, nv 7. I Øv 1, nv 1. I 0 udeladelser 0 alt 14. alt 2. udeladelser Tabel 15. Se tabel 8 for scoring. Beskrivelse: Ved første testning ses en langsom og disorganiseret afsøgning med en del udeladelser i papirets venstre side. Både tid og antal udeladelser falder efter hver af de to testninger, men mest markant efter prismetræningen, i overensstemmelse med projektets hypotese, da denne test anses som visuomotorisk afsøgning. 70

73 Øvrige enkeltprøver Baseline Efter AFF Efter PA Tegning = = = 9 Baking Tray Perceptuel neglekt Øv 2, nv2, øh 6, nh 6. Tabel 16.Se tabel 9 for scoring. Øv 4, nv 4, øh 4, nh 4. 0, 1 0, 1 0, 1 Øv 4, nv 5, øh 4, nh Beskrivelse: Ved tegneprøven ses en forbedring efter PA, hvor alle tegninger kopieredes præcist, men ikke efter AFF, i overensstemmelse med projektets hypotese. Ved baking tray testen observeredes en hurtig og ukritisk fordeling af klodserne med overvægt i pladens højre side ved første testning, i overensstemmelse med venstresidig neglekt. EfterAFF fordeltes klodserne med lige mange i hvert felt, hvis pladen opdeles i fire dele, men alle klodserne lå fordelt rundt i pladens kant. Efter PA sås en mere jævn fordeling af klodserne (efter over 10 minutters tidsforbrug), med en let overvægt i venstre side. Der sås således en forbedring efter første uges AFF, men ikke en entydig forbedring efter anden uges prismetræning, i uoverensstemmelse med projektets hyposese. Billedtesten for perceptuel neglekt lader sig vanskeligt tolke, da forsøgspersonen havde så ringe visuelt overblik over billederne, at hun på intet tidspunkt kunne se forskel på nogle af billederne, og blot svarede at de var ens. Adspurgt kunne hun dog knap beskrive dem, og ikke se at de to af dem var spejlvendte. TAP-test: TAP visual Baseline Efter AFF Efter PA Efter 17 field dage Venstre side, udeladelser Venstre side, 1824 ms 947 ms 812 ms 957 ms svartider Højre side, udeladelser Højre side, 1845 ms 1061 ms 764 ms 679 ms svartider Tabel 17. Se tabel 10 for scoring. TAP neglekt Baseline Efter AFF Efter PA Efter 17 dage 3. 71

74 Venstre side, udeladelser Venstre side, svartider Højre side, udeladelser Højre side, svartider Tabel 18.Se tabel 11 for scoring Statistik analyse Undersøgelsen i dette speciale er ikke udført med henblik på at opnå kvantificerbare statistiske data. Alligevel har en lille del af testmaterialet egnet sig til statistisk analyse med henblik på at understøtte analysen af resultaterne. Linjedelingstesten er udført således, at der med 17 forskellige linjedelinger pr. testning kan udføres en t-test for at undersøge, om forskellen mellem gennemsnittet af afvigelsen på de forskellige testninger afviger signifikant. Dette er især relevant på data fra den perceptuelle linjedelingstest, hvor der ses observerbare gennemsnitlige forbedringer efter træningen hos begge forsøgspersoner. Statistisk er der valgt en afhængig t-test. Dette gøres i repeated-measures designs, hvor forskellige forsøgs-conditions udgøres af data fra de samme forsøgsdeltagere (Field, 2009). Dette design tillader at vise, hvilke af træningsformerne, der har medført en signifikant ændring af resultaterne ved linjedelingstesten foretaget før og efter træningen (men dog ikke en analyse af, hvilke signifikante ændringer, der har været størst). Da t-testen er en parametrisk test, bør man undersøge om data er normalfordelte en antagelse, der skal være mødt for at kunne anvende parametriske tests. Dette gøres med en en Kolmogorov-Smirnov test, der, ved et normalfordelt datasæt, giver en ikkesignifikant p-værdi (p > 0,05). Er Kolmogorov-Smirnov-testen positiv, bør der anvendes en non-parametrisk test i stedet for et sikre et præcision og undgå et falsk signifikantresultat. De non-parametriske tests er dog ofte mindre stærke statistisk end de parametriske (Field, 2009). En Kolmogorov-Smirnov-test er derfor udført på alle de 16 aktuelle variable. 14 ud af de 16 variable var antagelsen mødt (p > 0,05), men i de sidste to sidste gav testen et signifikant resultat (p < 0,05), hvorved disse ikke kan siges at opfylde antagelserne for 72

75 parametriske tests. Alligevel er en non-parametrisk analyse af de givne data fravalgt, da det af det følgende afsnit vil fremgå, at de omtalte datasæt ikke indgår i resultater, hvor signifikans opnås Resultater Forskellene mellem den gennemsnitlige afvigelse af linjedelingen på den visuomotoriske linjedelingstest har ikke vist sig signifikant (p > 0,05) hos nogen af de to forsøgsdeltagere hverken efter AFF eller PA, eller for forskellen mellem den første baseline-testning og den sidste testning efter endt træningsforløb. Ved den perceptuelle linjedelingstest har træningen dog vist sig at medføre en signifikant forbedring af begge deltageres resultater (p < 0,05). For FP1 forekommer den signifikante ændring af testresultaterne kun mellem den første baselinetest og den allersidste testning efter endt træning (t(14) = 2,215, p < 0,05). Hverken forskellen mellem den første baseline og testen udført efter PA eller forskellen mellem den anden baseline testning og testningen efter adaptationstræningen har dog givet et signifikant resultat, hvorved det konkluderes, at effekten er opstået af den samlede træning. Ved FP2 har både den sammenlagte effekt af træningen givet en statistisk signifikant forbedring af den perceptuelle linjedelings resultater (t(14) = 5,486, p < 0,01), men også forskellen mellem testningen før og efter PA har givet et signifikant resultat (t(8) = 5,05, p < 0,01). Den signifikante ændring af gennemsnittet er således opnået efter PA. For FP2 er en ekstra linjedelingstest af hver type udført efter 17 dage for at undersøge, om resultatet afviger fra den testning, der er foretaget lige efter PAs afslutning. For den perceptuelle linjedelingstest er resultatet ikke signifikant (p > 0,089). For den visuomotoriske linjedelingstest findes der dog en signifikant forskel (t(16) = 2,74, p < 0,05). For FP1 møder data fra den visuomotoriske linjedelingstest efter PA og data fra den anden baseline-testning (efter FP1 s ferie) ved den perceptuelle linjedelingstest ikke antagelserne om normalfordeling for parametriske tests. Som det fremgår af det ovenstående indgår disse datasæt dog ikke i en analyse med et signifikant resultat Adaptationskurve og eftereffekt ved prismer og forskudt feedback I løbet af træningen med både prismebriller og forskudt feedback registreres præcisionen forsøgspersonernes pegninger. Disse målinger kan også fortælle noget om træningens effekt i forhold til forsøgspersonens adaptation til prismerne eller den 73

76 forskudte feedback, samt den efter-effekt, der kan observeres efterfølgende (se afsnit 2.3.3). Dette afsnit vil belyse disse effekter ved dette forsøgs træning kort. En egentlig analyse af disse effekter er omfattende, og rækker ud over dette speciales formål. Hhv. både baselinemålinger, adaptationskurver under eksponeringsdelen, samt eftereffekter under posteksponeringsdele er sat op i et diagram, som skaber et visuelt overblik over præcisionen og kurven. Et diagram sættes op for hver condition for hver træningsgang, således at der skabes tre diagrammer pr. træningssession pr. forsøgsperson. I det følgende vil de enkelte kurver, som de ser ud for hver enkelt forsøgsperson i hhv. baseline, eksponering og post-eksponering blive gennemgået beskrivende, og eksempler på diagrammerne vil blive præsenteret FP1: Baseline Baselinemålingen er ens for PA og AFF, og derfor præsenteres disse resultater i direkte sammenhæng. FP1 peger generelt til højre for målet på skærmen under baselinemålingen. Denne effekt er dog efter den første uge markant i skærmens venstre side i højre side tenderer FP1 mod at pege til venstre for målt, dvs. tættere mod midten af skærmen. Anden uge peger FP1 også generelt tættere på målet, men dog mest præcist ved mål placeret mod skærmens midte. Et eksempel på et sådant diagram for baselinemålingen kan se ud som følger: 74

77 Figur 3: De grønne streger i figuren viser målene i hhv. højre side, venstre side og midten, og de røde prikker er kontaktpunktet ved hver enkelt trial. Den vertikale akse angiver afstanden på skærmen i pixels, og den horisontale akse angiver hver trial. Figur 4-12 er opbygget på samme måde FP1: Adaptationskurve FP1 tyder på at have en indlæringskurve ved PA. I starten af træningen rammer han ofte til højre for målet, og der ses typisk en gradvis forbedring gennem den enkelte session. Adaptationskurven er dog af relativt uens karakter, og ses ikke entydigt ved alle træningssessioner. Således ses en forholdsvis klar adaptationskurve, hvor FP1 starter med at pege for langt mod højre i forhold til målet, og derefter gradvist peger tættere og tættere på målet, ved seks ud af de ti træningssessioner med PA. Ved de øvrige fire sessioner ses et anderledes mønster, hvor der enten startes tættere på målet, eller FP1 aldrig formår at nærme sig målet ordentligt. Et eksempel på en adaptationskurve fra træning ser således ud: 75

78 Figur 4. Ved AFF ses der ikke samme adaptationskurve. Her peger FP1 relativt konsistent i nærheden af målet, og der ses ikke på samme måde en gradvis tilnærmelse til målet, hverken i løbet af den enkelte træningssession, eller i løbet af ugens træning. Ved de første par trials ved hver session peger FP1 dog for langt mod højre, således at der ses en kort adaptationskurve, indtil der nås et mere konsistent niveau forholdsvis tæt på målet. Der peges dog ikke helt konsistent, og de enkelte trials svinger mellem både at ligge lidt for langt mod højre og lidt for langt mod venstre i forhold til målet. Et eksempel på denne beskrive ses i diagrammet nedenfor: 76

79 Figur 5. Den grønne streg illustrer det viste mål på skærmen, og den blå streg det punkt, forsøgspersonen skal ramme, for at det forskudte kryds befinder sig over målet FP1: Eftereffekt For FP1 ses efter de fleste sessioner af PAn en eftereffekt, hvor der peges for langt mod venstre i forhold til målet. Denne effekt er dog aftagende i løbet af posteksponeringen, således at FP1 peger tættere ved målet mod slutningen af sessionen. Herudover er billedet ikke helt konsistent: Den aftagende eftereffekt ses efter 7 af de 10 sessioner PA. Ved de resterende tre ses en mere blandet effekt af træningen, hvor FP1 peger både til højre og venstre for målet. Et eksempel på en fin, men aftagende, eftereffekt, fra FP1s posteksponeringsfase kan se således ud: 77

80 Figur 6. Efter forskudt feedback ses en eftereffekt. Ved trials hvor målet præsenteres i FP1s højre side er eftereffekten vedvarende gennem hele posteksponeringsfasen, hvorimod den er aftagende ved mål præsenteret i midten ved halvdelen af træningssessionerne og ved alle træningssessionerne for targets præsenteret i venstre side. Ved alle træningssessioner ligger de første trials i posteksponeringsfasen dog til venstre for target. Et eksempel på denne højresidige eftereffekt, med en aftagende venstresidig eftereffekt, ses herunder: 78

81 Figur FP2: Baseline Ved baselinemålingen peger FP2 generelt ofte lidt til højre for målet. Denne effekt er ikke helt konsistent, men ses ved 5 ud af de 10 træningssessioner den første uge. Ved de resterende 5 sessioner var resultatet blandet; FP2 pegede i disse sessioner både lidt til højre og lidt til venstre for målet, men ofte forholdsvis præcist. Baselinemålingen ved anden uges træning følger et lignende mønster, med et let højresidigt bias ved seks af de ti træningssessioner. Både den første og den anden uge er der dog tale om en lille skævhed, i de fleste tilfælde op til 100 pixels. Et eksempel på sådan et højresidigt bias hos FP2 ser ud som følger: 79

82 Figur FP2: Adaptationskurve Ved PAs eksponeringsdel peger FP2 kun lidt til højre for målet. I begyndelsen af hver session er dette højresidige bias lidt større end senere i hver trial, hvilket viser en lille adaptationskurve. Effekten er dog ikke markant, men ses til gengæld konsistent ved hver session gennem hele PA. Et eksempel på denne lille adaptationseffekt ses herunder: 80

83 Figur 9. Ved AFF ramte FP2 for langt mod højre i forhold til målet uden at vise en adaptationskurve ved de tre første sessioner. I de resterende syv sessioner er resultatet tættere på målet, og der ses en lille gradvis tilnærmelse mod målet i løbet af hver enkelt session. Adaptationsskurven ses dog ikke så tydeligt som ved den tilsvarende PA hos FP2. For et eksempel på denne svage adaptationskurve ved FP2s AFF, se diagrammet nedenfor: Figur FP2: Eftereffekt Efter PA ses der ved alle sessioner et let venstresidigt bias, som tyder på en eftereffekt af træningen. Dette venstresidige bias er forholdsvis lille (op til 100 pixels ved de fleste trials), men konsistent og ikke aftagende i sin karakter; således ses dette venstresidige bias efter alle sessioner, og det holder hele posteksponeringsfasen igennem Et eksempel på dette bias kan ses nedenfor: 81

84 Figur 11. Efter AFF ses et bias mod venstre, svarende til en eftereffekt, efter fire af de 10 sessioner. Dette bias er mindre end den tilsvarende eftereffekt ved PA, som regel svarende til 50 pixels, men ved enkelte sessions op til 100 pixels. Efter de tre første sessions ses bias mod højre, hvilket ikke svarer til en eftereffekt af træningen, og de fire sessioner med efterfølgende tydeligt venstresidigt bias ses således ud af de sidste syv sessioner. Et eksempel på dette bias ses herunder: 82

85 Figur Afrunding De indledende beskrivelser præsenteret i dette afsnit har udelukkende været af deskriptiv karakter. I et følgende afsnit af specialet vil det blive diskuteret hvad der kan konkluderes på baggrund af disse, samt hvordan forskningen eventuelt vil kunne drage nytte af en sådan analyse. 3.8 Diskussion Det følgende afsnit vil gå i dybden med, hvad resultaterne fra nærværende forsøg viser. Det vil indledningsvis blive diskuteret hvordan disse kan tolkes, og herefter hvilke implikationer det har for den teoretiske forståelse af neglekt og neglektaleksi. Dette vil blive gjort med udgangspunkt i specialets første teoretiske del, og forudsætter derfor læsning af dette. Herefter vil det blive diskuteret hvilke implikationer det, i lidt bredere forstand, har for valget af rehabiliteringsmetode, samt på hvilke måder dette emne kan viderebringes forskningsmæssigt. Heri vil også indgå en kritisk diskussion af den anvendte metode i nærværende undersøgelse Hvad viser resultaterne? I dette første afsnit vil resultaterne af undersøgelsen blive vurderet; først i en sammenfatning for hver af de to forsøgspersoner, og herefter vil en vurdering af 83

86 undersøgelsens samlede resultater blive foretaget på baggrund af de ovenstående analyseafsnit Forsøgsperson 1 Hos FP1 er det visuomotoriske domæne er det mest påvirkede: På udstregningstests, visuomotorisk linjedelingstest og tegneprøve ses en klar forbedring, som fordeler sig relativt jævnt over de fire testninger, men dog med en moderat overvægt af forbedringen efter den første uges prismetræning, hvor især linjedeling og den ene udstregningstest viste den klart største forbedring. En enkelt test inden for dette domæne (baking tray) tyder ikke på forbedring, men snarere en hurtig og mere ukritisk tilgang med flere fejl til følge efter træningen. Denne tendens støttes dog ikke af de øvrige tests, hvor især udstregning tyder på en hurtigere tilgang uden flere fejl til følge. På det perceptuelle domæne ses en blandet forbedring, hvor især den perceptuelle linjedeling tyder på en markant fremgang, der dog statisk udelukkende er et resultat af den samlede træning; analyseret hver for sig medfører ingen af de to ugers træning en signifikant ændring af gennemsnittet på den perceptuelle linjedeling. På det læsemæssige ses ikke en konsistent forbedring af resultaterne. Højtlæsning er blevet noget hurtigere på nogle tests, hvorimod forbedringen på enkeltordene skete i løbet af FP1s ferie, men tekstlæsning og tekstforståelse af en hel tekst uden højtlæsning fremstår relativt uændret. Det må dog bemærkes at dette ikke var et markant påvirket område hos FP1 før træningen påbegyndtes, idet han med gavn og fornøjelse kunne læse både bøger og artikler i pauserne i sit rehabiliteringsforløb Forsøgsperson 2 Hos FP2 ses en klar fremgang på alle visuomotoriske tests, undtagen linjedeling. Hovedparten af fremgangen ligger efter prismetræningen i forløbets anden uge, hvilket er i overensstemmelse med projektets hypotese. Perceptuelt og læsemæssigt er læsehastigheden forbedret efter begge træningsformer. Læsning, især læsehastighed, opnåede den største forbedring ved AFF. Ved den perceptuelle linjedelingstest er forbedringen kun statistisk signifikant efter PA, hvilket er modsat forsøgets hypotese: At PA primært forbedrer visuospatiale færdigheder, og AFF forbedrer de perceptuelle resultater. Det måske mest interessante fund i denne forbindelse ses dog ved TAP-testen, hvor den markant mest klare 84

87 forbedring ses efter AFF i projektets første uge, med blot en mild forbedring af resultaterne i projektets anden uge. For FP2 udførtes en fjerne neuropsykologisk testning 17 dage efter end træning, da der ses venstresidige bias på visuomotorisk linjedelingstest, som potentielt kunne skyldes en forbigående eftereffekt ved PA, da testningen udførtes lige efter sidste session. Resultaterne tyder dog på, at dette venstresidig visuomotoriske bias er blevet signifikant større, og at der også er indtrådt et mindre venstresidigt bias på den perceptuelle linjedelingstest, der dog ikke er statistisk signifikant anderledes end resultaterne fra testningen lige efter endt PA Sammenfatning På tværs af de to forsøgspersoner har PA haft den største indvirken på de neuropsykologiske tests; de fleste af de målbare forbedringer har ligget efter den uge, hvor forsøgspersonerne har modtaget PA. Især ved FP1 ses ingen særlig forbedring af hverken læsning eller perceptuelle visuelle færdigheder efter AFF; det bemærkes dog, at der ikke ses konsistent fremgang af læsefærdigheder i forbindelse med træningen, heller ikke efter PA, i overensstemmelse med projektets teoretiske grundlag (2.3.3). FP2 viser dog markant fremgang på det perceptuelle domæne i forbindelse med TAPtesten, hvor både visual field og neglect subtests tyder på bedre resultater efter AFF end ved PA. Herudover ses der ved denne forsøgsperson forbedrede læsefærdigheder, der til trods for en forholdsvis jævn fordeling over de to træningsuger er lidt mere markante efter AFF. Dette tyder på, at der under nogle omstændigheder ses en forbedring af perceptuelle og læsemæssige færdigheder, i det mindste målt på nogle neuropsykologiske udredningsværktøjer, i forbindelse med AFF. Dette grundlag er dog af begrænset karakter ved denne undersøgelse; for det første tyder den perceptuelle linjedelingstest på den modsatte effekt ved den forsøgsperson, hvor disse effekter findes (FP2), og for det andet har ingen af forsøgspersonerne oplevet en fremgang på de kimæriske ansigter og rektangler det bemærkes dog igen, at PA heller ikke har haft en konsistent effekt på dette område, i overensstemmelse med forsøgets teoretiske grundlag (2.3.3). Herudover kan det diskuteres, ved hvilken kognitiv profil, en gavnlig effekt af AFF kan forventes. De to forsøgspersoner har haft forskelligt udbytte af netop denne træning, og er begge blevet screenet med de samme værktøjer forud for træningens påbegyndelse. FP1 fremstod med let nedsat læsehastighed, men ellers ikke markante 85

88 vanskeligheder med læsning og forståelse; FP2 fremstod med markante vanskeligheder både med læsetempo, forståelse samt fastholdelse af det læste Effekten af træningstype på adaptationskurve og eftereffekt Ud over effekten af hhv. PA og AFF målt på neuropsykologiske tests af visuospatiale færdigheder og læsning, så indgår der i denne undersøgelse også en måling af præcisionen af pegning ved hhv. PA og AFF. Analyse af disse resultater er i denne sammenhæng kun foretaget på et indledende og beskrivende niveau, men en gennemgang af et visuelt overblik over disse data tyder på, at der ses både en adaptationskurve og eftereffekt ved begge træningsformer hos begge forsøgspersoner. Både adaptationskurven og den deraf følgende eftereffekt er dog synligt større ved PA end ved AFF. Dette er i overensstemmelse med de fund, Wilms og Mala præsenterer i deres artikel fra 2010 (Wilms & Mala, 2010). Ifølge det paradigme, der præsenteres af både Frassinetti og kolleger samt Redding og kolleger, er netop både adaptationen til prismerne (eller den forskudte feedback i dette tilfælde), samt den deraf opståede eftereffekt, centrale for den overordnede effekt af træningen på den spatiale realignment (Frassinetti et al., 2002; Redding et al., 2005). At AFF alligevel har vist sig at have en gavnlig effekt på resultaterne ved enkelte tests for perceptuel neglekt hos den ene forsøgsperson tyder på, at effekten af denne træningsform ikke udelukkende kan måles ved adaptationskurve og eftereffekt. Dette demonstrerer også vigtigheden af undersøgelser, der ikke blot analyserer adaptationskurver og effektereffekt, eller alternativt udfører et batteri af neuropsykologiske undersøgelser før og efter træningen for at måle effekten, men undersøger den egentlige sammenhæng mellem observerede adaptationskurver og eftereffekter og sammenholder disse mønstre med resultaterne på neuropsykologiske tests der undersøger forskellige aspekter af neglektfænomenet. Dette lægger også op til en overvejelse om mekanismen bag den forbedring, der ses ved nogle af de perceptuelle forbedringer (læsning og TAP) hos FP2. Givet den eksplorative natur af dette område og den meget lille mængde forskning om AFF, er det svært at yde en konklusiv vurdering på dette område. Spekulationer, der kan lægge op til yderligere teoretisk og empirisk analyse af området ved fremtidig forskning kan dog centreres om den proprioceptive karakter af effekten af PA: Hvis denne, som Striemer og Danckert (2010) foreslår, afhænger af strukturer i parietallappen, der medierer kommunikationen mellem det dorsale og ventrale netværk, foreslås her en model, hvor AFF indvirker på en mere direkte måde på den ventrale strøm, således af 86

89 den brudte forbindelse i kommunikationen mellem de to strømme ikke forhindrer effekten af træningen. Før en sådan model kan bekræftes, skal effekten af både PA og AFF på perceptuelle neglektsymptomer og neglektaleksi dog undersøges nærmere empirisk. Dette vil blive taget op igen i specialets perspektivering Metodekritiske overvejelser og begrænsninger ved forsøgsdesignet Undersøgelsen præsenteret i dette speciale har søgt at undersøge effekten af en rehabiliteringsmetode, som hidtil ikke er ret gennemprøvet empirisk. Studiet har været af begrænset omfang, og rummer derfor også nogle begrænsninger i forhold til både det metodiske, og deraf de konklusioner, der kan nås på baggrund af studiet. Det casebaserede design er velegnet til at eksplorere et forholdsvis nyt område, men for at opnå en større sikkerhed omkring konklusionerne i en mere generaliseret forstand, anbefales en forsøgsdesign med flere forsøgspersoner, og deraf en mulighed for at sammenholde resultaterne fra undersøgelse og træning statistisk på tværs af forsøgspersonerne. Et sådant studie rummer også en mulighed for en kontrolgruppe, enten af raske forsøgspersoner der modtager den samme behandling som de eksperimentelle grupper i forsøget, eller en gruppe af neglektpatienter, der modtager en neutral træning (eksempelvis ved at udføre prismeadaptationsprogrammet med neutrale briller). Sådanne kontrolgrupper kan støtte hypoteser om mekanismerne bag træningen, og sikre at en eventuel effekt ikke blot skyldes opmærksomhed fra fagpersoner og aktivering og motivation ved deltagelse i et vilkårligt træningsprogram. Der er allerede argumenteret for valget af det casebaserede design i forhold til formålet med undersøgelsen (se afsnit 3.1.4), men for at en given behandlings- eller rehabiliteringsmetode kan overføres fra forskning til klinisk brug, bør den være gennemprøvet i kontrollerede studier med større antal forsøgspersoner. Netop denne pointe argumenteres af Lincoln og Bowen i en analyse af forskningsmetoder for interventioner ved neglekt fra Her pointerer forskerne, at netop fordi karakteren af neglektsyndromet er så heterogen, kan effekten af en intervention ikke generaliseres fra en enkelt case til en hel population, da både det kliniske billede og effekten af rehabiliteringsinterventioner er så forskellig fra patient til patient (Lincoln & Bowen, 2006). Netop dette ses også i nærværende forsøg, hvor de to forsøgspersoner responderer forholdsvis forskellig på AFF. Herudover er FP2 i nogle tilfælde undersøgt med de neuropsykologiske tests lige efter endt træning. Dette kan medføre spørgsmål om, hvorvidt resultaterne af træningen 87

90 giver anledning til resultaterne. Dette spørgsmål er især rejst i forbindelse med et opstået venstresidigt bias på den visuomotoriske linjedelingstest. Da resultaterne indikerer, at dette bias ikke skyldes en forbigående eftereffekt, kan der dog ikke her ydes en passende forklaring på dette resultat. Et nyopstået venstresidigt bias som følge af PA er heller ikke publiceret i tidligere undersøgelser. Ud over de mere overordnede metodiske tilgange, er det værktøjer der anvendes til undersøgelse af træningens effekt også af vigtighed. En af de neuropsykologiske tests, der anvendes til undersøgelse af perceptuel neglekt, er den perceptuelle linjedelingstest. Denne tilgang er ikke traditionelt anvendt i empiriske studier af neglekt, og der kan sættes spørgsmålstegn ved, om metoden rummer nogle bias og usikkerheder. Testen udføres ved at forsøgslederens hånd føres over en linje, men der er ikke nogen standardiseret måling af håndens tempo. Forsøgslederens opgave er naturligvis at holde det samme konsistente tempo over hele linjen og på tværs af alle testninger, men i praksis kontrolleres dette ikke. Ydermere stiller testen også krav til processeringshastighed hos forsøgspersonen, der dog, i modsætning til ved en regulær linjedelingstest, bliver støttet visuelt i at henlede opmærksomheden på linjes start. Et alternativ til denne test består i den landmark test, der anvendes i Striemer og Danckerts forsøgsdesign fra 2010 (C. L. Striemer & J. Danckert, 2010). Landmark testen er mere gennemprøvet empirisk (se afsnit 2.1.5) og undgår afhængighed af forsøgsleders håndbevægelser og forsøgspersonens processeringshastighed, men fordelen ved anvendelse af den perceptuelle linjedelingstest ligger i muligheden for at udtage data, der i højere grad er sammenligneligt med data fra den almindelige linjedelingstest samt muligheden for at kvantificere data til statistisk analyse i en enkelt case. Dette ville ikke være muligt på samme måde i en landmark test, om end data naturligvis stadig lader sig kvantificere på baggrund af et større antal forsøgspersoner. En løsning på det potentielle bias, der ses ved dette forsøgs perceptuelle linjedelingstest kunne bestå i en computerbaseret version af opgaven, hvor et computerprogram fører en markering hen langs midten, og forsøgspersonen skal indikere, når midten er nået. En lignende computerbasering af landmark testen findes allerede, og ses hos Loetscher og kolleger i 2012, hvor deres undersøgelse dels baseres på computerbaseret linjedeling på en touchscreen, og en landmark test, hvor forsøgspersonen verbalt skal indikere, om den røde eller den sorte del af en linje er længst (Loetscher, Nicholls, Brodtmann, Thomas, & Brugger, 2012). En sådan tilgang 88

91 letter scoring af testningen, og eliminerer bias skabt af forsøgslederen. Hvis den perceptuelle linjedeling udformedes således i en computerbaseret udgave, vil responsen fra forsøgspersonen enten kunne gives verbalt via stemmegenkendelse, eller, i en simplere udgave, via et tryk på en knap på tastaturet. Sidstnævnte responsmulighed medfører en lille risiko for et motorisk bias, da responsen er af motorisk karakter, men kan muligvis, ligesom det vurderes med TAP-testen, opvejes af at den motoriske respons ikke skal rettes mod et præcist punkt i den kontralæsionelle side. 89

92 4 Konklusion og perspektivering Her i specialets afslutning konkluderes på specialets væsentlige teoretiske diskussionspunkter og empiriske fund, samt betydningen af de empiriske fund for specialets kerneemner. Efterfølgende vil konklusionen blive perspektiveret med forslag til, hvordan dette emne kan bringes videre forskningsmæssigt. 4.1 Konklusion Formålet med dette speciale har været at vise, hvordan en skelnen mellem visuomotorisk neglekt og perceptuel neglekt er vigtig for en af de mere populære og omdiskuterede interventionsformer for neglekt, prismeadaptionstræningen, samt at undersøge, hvorvidt perceptuel neglekt og neglektaleksi bedre kan afhjælpes med adaptationstræning med forskudt feedback, der målrettes det perceptuelle system snarere end det visuomotoriske. En del forskellige kliniske fænomener inden for neglektsyndromet samt forskellige teoretiske modeller for neglekt er redegjort for, for at diskutere og belyse vigtigheden af at forstå neglekt som et heterogent syndrom, hvor der lægges vægt på at forstå dissociationer mellem forskellige aspekter ved neglektsyndromet. Især diskuteres dikotomien mellem visuomotorisk og perceptuel neglekt, der, selvom der er lidt empirisk ueninghed om de neuroanatomiske korrelater, formodes at have ophav i den dikotomi mellem den dorsale og ventrale visuelle strøm, der præsenteres af Goodale og Milner (Goodale & Milner, 1992). Gennemgangen af forskningslitteratur vedrørende brugen af PA til neglektrehabilitering tyder også på vigtigheden af denne distinktion: PA tyder på at have en bedre effekt på visuomotorisk neglekt end på perceptuel neglekt (Ferber et al., 2003; Fortis et al., 2011; Sarri et al., 2011; Sarri et al., 2006; C. L. Striemer & J. Danckert, 2010; C. L. Striemer & J. A. Danckert, 2010). Det foreslås ved perceptuel neglekt og neglektaleksi at AFF, hvor forsøgspersoner ser et X på skærmen i stedet for deres egen finger, som forskydes i stedet for at forsøgspersonerne bærer prismebriller, da denne interventionsmetode formodes at være mere rettet mod de perceptuelle bias end PA. Et casestudie med to forsøgspersoner er også inkluderet i specialet for at undersøge effekten af adaptationstræning på perceptuelle bias og neglektaleksi hos to neglektpatienter med højresidig læsion. Undersøgelsen tyder på, i hvert fald for den ene forsøgsperson, at både læsefærdigheder og perceptuelle bias er blevet reduceret 90

93 som følge af AFF snarere end PA. AFF havde ingen markant indvirken på visuomotoriske færdigheder hos de to forsøgspersoner. På denne baggrund konkluderes det, at AFF kan have en indvirken på de perceptuelle aspekter ved neglekt, og vil være interessant at undersøge nærmere i større studier med henblik på at udrede, hvilke faktorer, der spiller ind på denne effekt, for hvilke patienter og forsøgspersoner den eventuelt er velegnet og hvilke neuropsykologiske tests, der egner sig til at undersøge effekten ved AFF. 4.2 Perspektivering Dette speciale konkluderer, at AFF er en spændende og relevant interventionsform at undersøge nærmere i fremtidige studier. Det foreslås at gentage dette studie med et større antal forsøgspersoner. Dette vil tillade en mere statistisk analyse af de resulterende data og mere sikre resultater. Hvis antallet af forsøgspersoner til rådighed for studiet tillader det, kan de deles op i en eksperimentel gruppe, der modtager AFF og en sammenligningsgruppe, der modtager PA, for at kunne sammenligne den forskudte feedback med PA under omstændigheder, hvor der ikke er risiko for at effekten af de to træningsformer ikke forstærker hinanden. Ideelt kan en kontrolgruppe, der modtager træningen uden forskydning, tilføjes for at udelukke at alene det at pege mod et mål og modtage opmærksomhed omkring de kognitive vanskeligheder giver anledning til de eventuelt resulterende forbedringer. Dette vil også give mulighed for en udbygget analyse af både adaptationseffekt og eftereffekt ved hver af de to træningsformer. En spændende diskussion i den forbindelse vil være sammenhængen mellem effekterne målt på træningen, og forbedringerne af de kognitive færdigheder ved neuropsykologisk testning. Det står endnu uklart, hvorvidt eftereffekten af AFF, som er mindre en eftereffekten ved PA både i nærværende studie og i tidligere forskning, kan kobles til ringere resultater ved AFF, eller om denne effekt reelt ikke er associeret med forbedring af de perceptuelle bias og neglektaleksi (Wilms & Mala, 2010). Fremtidig forskning inden for emnet kan også med fordel adressere de neuropsykologiske testprocedurer, der anvendes til udredning af perceptuel neglekt i forhold til andre dele af neglektfænomenet. På nuværende tidspunkt findes der tests til dette formål, især landmark testen og genkendelse af kimæriske ansigter, men der er ikke fuld enighed på forskningsområdet om brugen af disse (Saevarsson & 91

94 Kristjansson, 2013; C. L. Striemer & J. Danckert, 2010). Både korrekt teoretisk dissociation, og praktisk udredning og rehabilitering målrettet perceptuel neglekt og neglektaleksi vil potentielt kunne øge effekten af rehabilitering disse vanskeligheder i fremtiden til gavn for de patienter, der i deres hverdag kæmper med problemer med opmærksomhed, perception og læsning efter en højresidig hjerneskade. 92

95 5 Referencer Aimola, L., Schindler, I., Simone, A. M., & Venneri, A. (2012). Near and far space neglect: Task sensitivity and anatomical substrates. Neuropsychologia, 50(6), doi: /j.neuropsychologia Angeli, V., Benassi, M. G., & Ladavas, E. (2004). Recovery of oculo-motor bias neglect patients after prism adaption. Neuropsychologia, 42(9), doi: /j.neuropsychologia Appelros, P., Karlsson, G. M., Is, A. T., Tham, K., & Nydevik, I. (2004). Unilateral neglect: Further validation of the baking tray task. Journal of Rehabilitation Medicine, 36(6), doi: / Arduino, L. S., Burani, C., & Vallar, G. (2003). Reading aloud and lexical decision in neglect dyslexia patients: a dissociation. Neuropsychologia, 41(8), doi: Bailey, M. J., Riddoch, M. J., & Crome, P. (2004). Test-retest stability of three tests for unilateral visual neglect in patients with stroke: Star Cancellation, Line Bisection, and the Baking Tray Task. Neuropsychological Rehabilitation, 14(4), doi: / Barbieri, C., & De Renzi, E. (1989). Patterns of neglect dissociation. Behavioural Neurology, 2(1), doi: /ben Bartolomeo, P., & Chokron, S. (2002). Orienting of attention in left unilateral neglect. Neuroscience and Biobehavioral Reviews, 26(2), doi: /s (01) Baylis, G. C., Baylis, L. L., & Gore, C. L. (2004). Visual neglect can be object-based or scene-based depending on task representation. Cortex, 40(2), doi: /s (08) Becchio, C., Del Giudice, M., Dal Monte, O., Latini-Corazzini, L., & Pia, L. (2013). In your place: neuropsychological evidence for altercentric remapping in embodied perspective taking. Social Cognitive and Affective Neuroscience, 8(2), doi: /scan/nsr083 93

96 Behrmann, M., Black, S. E., McKeeff, T. J., & Barton, J. J. S. (2002). Oculographic analysis of word reading in hemispatial neglect. Physiology & Behavior, 77(4 5), doi: Beis, J. M., Andre, J. M., Datie, A. M., & Brugerolle, B. (2002). Eye movements and verbal reports in neglect patients during a letter reading task. Neurorehabilitation, 17(2), Beschin, N., Cocchini, G., Della Sala, S., & Logie, R. H. (1997). What the Eyes Perceive, The Brain Ignores: A Case of Pure Unilateral Representational Neglect. Cortex, 33(1), doi: Beschin, N., & Robertson, I. H. (1997). Personal Versus Extrapersonal Neglect: A Group Study of their Dissociation Using a Reliable Clinical Test. Cortex, 33(2), doi: Bickerton, W. L., Samson, D., Williamson, J., & Humphreys, G. W. (2011). Separating forms of neglect using the Apples Test: Validation and functional prediction in chronic and acute stroke. Neuropsychology, 25(5), Bisiach, E., Geminiani, G., Berti, A., & Rusconi, M. L. (1990). PERCEPTUAL AND PREMOTOR FACTORS OF UNILATERAL NEGLECT. Neurology, 40(8), Bisiach, E., & Luzzatti, C. (1978). UNILATERAL NEGLECT OF REPRESENTATIONAL SPACE. Cortex, 14(1), Bisiach, E., Ricci, R., Lualdi, M., & Colombo, M. R. (1998). Perceptual and response bias in unilateral neglect: Two modified versions of the Milner Landmark task. Brain and Cognition, 37(3), doi: /brcg Brouwer, A. M., Glover, S., & Castiello, U. (2004). Online adjustment to visually indicated changes in object weight. Perception, 33, Brozzoli, C., Demattè, M. L., Pavani, F., Frassinetti, F., & Farnè, A. (2006). Neglect and extinction: Within and between sensory modalities. Restorative Neurology & Neuroscience, 24(4/6), Butter, C. M., Rapcsak, S., Watson, R. T., & Heilman, K. M. (1988). CHANGES IN SENSORY INATTENTION, DIRECTIONAL MOTOR NEGLECT AND RELEASE OF THE FIXATION REFLEX FOLLOWING A UNILATERAL FRONTAL LESION - A CASE- REPORT. Neuropsychologia, 26(4), 533-&. doi: / (88) Buxbaum, L. J., & Coslett, H. B. (1994). NEGLECT OF CHIMERIC FIGURES - 2 HALVES ARE BETTER THAN A WHOLE. Neuropsychologia, 32(3), doi: / (94)

97 Buxbaum, L. J., Ferraro, M. K., Veramonti, T., Farne, A., Whyte, J., Ladavas, E.,... Coslett, H. B. (2004). Hemispatial neglect - Subtypes, neuroanatomy, and disability. Neurology, 62(5), Caramazza, A. (1986). ON DRAWING INFERENCES ABOUT THE STRUCTURE OF NORMAL COGNITIVE SYSTEMS FROM THE ANALYSIS OF PATTERNS OF IMPAIRED PERFORMANCE - THE CASE FOR SINGLE-PATIENT STUDIES. Brain and Cognition, 5(1), doi: / (86) Charras, P., Lupianez, J., Migliaccio, R., Toba, M., Pradat-Diehl, P., Duret, C., & Bartolomeo, P. (2012). Dissecting the component deficits of perceptual imbalance in visual neglect: Evidence from horizontal-vertical length comparisons. Cortex, 48(5), doi: /j.cortex Coltheart, M., Curtis, B., Atkins, P., & Haller, M. (1993). MODELS OF READING ALOUD - DUAL-ROUTE AND PARALLEL-DISTRIBUTED-PROCESSING APPROACHES. Psychological Review, 100(4), doi: / x Committeri, G., Pitzalis, S., Galati, G., Patria, F., Pelle, G., Sabatini, U.,... Pizzamiglio, L. (2007). Neural bases of personal and extrapersonal neglect in humans. Brain, 130, doi: /brain/awl265 Coslett, H. B., Bowers, D., Fitzpatrick, E., Haws, B., & Heilman, K. M. (1990). DIRECTIONAL HYPOKINESIA AND HEMISPATIAL INATTENTION IN NEGLECT. Brain, 113, doi: /brain/ Costello, A. D., & Warrington, E. K. (1987). THE DISSOCIATION OF VISUOSPATIAL NEGLECT AND NEGLECT DYSLEXIA. Journal of Neurology Neurosurgery and Psychiatry, 50(9), doi: /jnnp Daini, R., Albonico, A., Malaspina, M., Martelli, M., Primativo, S., & Arduino, L. S. (2013). Dissociation in optokinetic stimulation sensitivity between omission and substitution reading errors in neglect dyslexia. Frontiers in Human Neuroscience, 7. doi: /fnhum Desimone, R., & Duncan, J. (1995). NEURAL MECHANISMS OF SELECTIVE VISUAL- ATTENTION. Annual Review of Neuroscience, 18, doi: /annurev.neuro Duncan, J., Bundesen, C., Olson, A., Humphreys, G., Chavda, S., & Shibuya, H. (1999). Systematic analysis of deficits in visual attention. Journal of Experimental Psychology-General, 128(4), doi: /

98 Facchin, A., Daini, R., & Toraldo, A. (2013). Prismatic adaptation in the rehabilitation of neglect patients: Does the specific procedure matter? Frontiers in Human Neuroscience, 7, 137. Farne, A., Rossetti, Y., Toniolo, S., & Ladavas, E. (2002). Ameliorating neglect with prism adaptation: visuo-manual and visuo-verbal measures. Neuropsychologia, 40(7), doi: /s (01) Fasotti, L., & van Kessel, M. (2013). Novel insights in the rehabilitation of neglect. Frontiers in Human Neuroscience, 7. doi: /fnhum Ferber, S., Danckert, J., Joanisse, M., Goltz, H. C., & Goodale, M. A. (2003). Eye movements tell only half the story. Neurology, 60(11), Ferber, S., & Karnath, H. O. (2001). How to assess spatial neglect - Line bisection or cancellation tasks? Journal of Clinical and Experimental Neuropsychology, 23(5), doi: /jcen Field, A. (2009). Discovering Statistics Using SPSS (3rd edition ed.). London: Sage. Finke, K., Bucher, L., Kerkhoff, G., Keller, I., von Rosen, F., Geyer, T.,... Bublak, P. (2009). Inhibitory and facilitatory location priming in patients with left-sided visual hemi-neglect. Psychological Research-Psychologische Forschung, 73(2), doi: /s Fortis, P., Goederth, K. M., & Barrett, A. M. (2011). Prism adaptation differently affects motor-intentional and perceptual-attentional biases in healthy individuals. Neuropsychologia, 49(9), doi: /j.neuropsychologia Fortis, P., Maravita, A., Gallucci, M., Ronchi, R., Grassi, E., Senna, I.,... Vallar, G. (2010). Rehabilitating Patients With Left Spatial Neglect by Prism Exposure During a Visuomotor Activity. Neuropsychology, 24(6), doi: /a Fortis, P., Ronchi, R., Calzolari, E., Gallucci, M., & Vallar, G. (2013). Exploring the effects of ecological activities during exposure to optical prisms in healthy individuals. Frontiers in Human Neuroscience, 7. doi: /fnhum Frassinetti, F., Angeli, V., Meneghello, F., Avanzi, S., & Ladavas, E. (2002). Long-lasting amelioration of visuospatial neglect by prism adaptation. Brain, 125, doi: /brain/awf056 Funk, J., Finke, K., Mueller, H. J., Utz, K. S., & Kerkhoff, G. (2010). Effects of lateral head inclination on multimodal spatial orientation judgments in neglect: Evidence 96

99 for impaired spatial orientation constancy. Neuropsychologia, 48(6), doi: /j.neuropsychologia Glover, S., & Castiello, U. (2006). Recovering space in unilateral neglect: A neurological dissociation revealed by virtual reality. Journal of Cognitive Neuroscience, 18(5), doi: /jocn Goodale, M. A., & Milner, A. D. (1992). SEPARATE VISUAL PATHWAYS FOR PERCEPTION AND ACTION. Trends in Neurosciences, 15(1), doi: / (92) Gossmann, A., Kastrup, A., Kerkhoff, G., Lopez-Herrero, C., & Hildebrandt, H. (2013). Prism Adaptation Improves Ego-Centered but Not Allocentric Neglect in Early Rehabilitation Patients. Neurorehabilitation and Neural Repair, 27(6), doi: / Grossi, D., Esposito, D., Cuomo, C., Conchiglia, G., & Trojano, L. (2007). Object-based neglect for the near peripersonal space in drawing tasks. European Journal of Neurology, 14(8), doi: /j x Guariglia, C., Palermo, L., Piccardi, L., Iaria, G., & Incoccia, C. (2013). Neglecting the Left Side of a City Square but Not the Left Side of Its Clock: Prevalence and Characteristics of Representational Neglect. Plos One, 8(7). doi: /journal.pone Hartmanmaeir, A., & Katz, N. (1995). VALIDITY OF THE BEHAVIORAL INATTENTION TEST (BIT) - RELATIONSHIPS WITH FUNCTIONAL TASKS. American Journal of Occupational Therapy, 49(6), Harvey, M., Hood, B., North, A., & Robertson, I. H. (2003). The effects of visuomotor feedback training on the recovery of hemispatial neglect symptoms: assessment of a 2-week and follow-up intervention. Neuropsychologia, 41(8), doi: /s (03) Harvey, M., Kramer-McCaffery, T., Dow, L., Murphy, P. J. S., & Gilchrist, I. D. (2002). Categorisation of 'perceptual' and 'premotor' neglect patients across different tasks: is there strong evidence for a dichotomy? Neuropsychologia, 40(8), doi: /s (01) Harvey, M., Milner, A. D., & Roberts, R. C. (1995). AN INVESTIGATION OF HEMISPATIAL NEGLECT USING THE LANDMARK TASK. Brain and Cognition, 27(1), doi: /brcg

100 Hestbech, A. M., & Pedersen, P. M. (2009). Neglekt. In A. G. Gade, Christian; Starrfelt, Randi; Pedersen, Palle Møller (Ed.), Klinisk neuropsykologi (pp ). Københvn: Frydenlund. Jacquin-Courtois, S., O'Shea, J., Luaute, J., Pisella, L., Revol, P., Mizuno, K.,... Rossetti, Y. (2013). Rehabilitation of spatial neglect by prism adaptation A peculiar expansion of sensorimotor after-effects to spatial cognition. Neuroscience and Biobehavioral Reviews, 37(4), doi: /j.neubiorev Johannsen, L., Ackermann, H., & Karnath, H. O. (2003). Lasting amelioration of spatial neglect by treatment with neck muscle vibration even without concurrent training. Journal of Rehabilitation Medicine, 35(6), doi: / Jones, S., & Forshaw, M. (2012). Research Methods in Psychology. Essex: Pearson. Jørgensen, B. (2003). Dyret i dit spejl. København: Gyldendal. Karnath, H.-O., Mandler, A., & Clavagnier, S. (2011). Object-based Neglect Varies with Egocentric Position. Journal of Cognitive Neuroscience, 23(10), doi: /jocn_a_00005 Karnath, H.-O., Rennig, J., Johannsen, L., & Rorden, C. (2011). The anatomy underlying acute versus chronic spatial neglect: a longitudinal study. Brain, 134, doi: /brain/awq355 Karnath, H.-O., & Rorden, C. (2012). The anatomy of spatial neglect. Neuropsychologia, 50(6), doi: /j.neuropsychologia Karnath, H. O. (1988). DEFICITS OF ATTENTION IN ACUTE AND RECOVERED VISUAL HEMI-NEGLECT. Neuropsychologia, 26(1), doi: / (88) Karnath, H. O., Niemeier, M., & Dichgans, J. (1998). Space exploration in neglect. Brain, 121, doi: /brain/ Kerkhoff, G., & Bucher, L. (2008). Line bisection as an early method to assess homonymous hemianopia. Cortex, 44(2), doi: /j.cortex Kerkhoff, G., & Schenk, T. (2012). Rehabilitation of neglect: An update. Neuropsychologia, 50(6), doi: /j.neuropsychologia Kinsbourne, M. (1970). A model for the mechanism of unilateral neglect of space. Transactions of the American Neurological Association, 95,

101 Kinsbourne, M. (1977). Hemi-neglect and hemisphere rivalry. Advances in neurology, 18, Kinsbourne, M. (1993). Orientation Bias Model of Unilateral Neglect: Evidence from Attentional Gradients Within Hemispace. In I. H. Robertson & J. C. Marchall (Eds.), Unilateral Neglect: Clinical and Experimental Studies (pp ). East Sussex: Lawrence Earlbaum Associates. Làdavas, E., Bonifazi, S., Catena, L., & Serino, A. (2011). Neglect rehabilitation by prism adaptation: Different procedures have different impacts. Neuropsychologia, 49(5), doi: Làdavas, E., Shallice, T., & Zanella, M. T. (1997). Preserved semantic access in neglect dyslexia. Neuropsychologia, 35(3), doi: Ladavas, E., Umilta, C., Ziani, P., Brogi, A., & Minarini, M. (1993). THE ROLE OF RIGHT SIDE OBJECTS IN LEFT SIDE NEGLECT - A DISSOCIATION BETWEEN PERCEPTUAL AND DIRECTIONAL MOTOR NEGLECT. Neuropsychologia, 31(8), doi: / (93)90127-l Lee, B. H., Suh, M. K., Kim, E.-J., Seo, S. W., Choi, K. M., Kim, G.-M.,... Na, D. L. (2009). Neglect dyslexia: Frequency, association with other hemispatial neglects, and lesion localization. Neuropsychologia, 47(3), doi: /j.neuropsychologia Lincoln, N. B., & Bowen, A. (2006). The need for randomised treatment studies in neglect research. Restorative Neurology and Neuroscience, 24(4-6), Loetscher, T., Nicholls, M. E. R., Brodtmann, A., Thomas, N. A., & Brugger, P. (2012). Disentangling input and output-related components of spatial neglect. Frontiers in Human Neuroscience, 6. doi: /fnhum Luukkainen-Markkula, R., Tarkka, I. M., Pitkanen, K., Sivenius, J., & Hamalainen, H. (2011). Comparison of the Behavioural Inattention Test and the Catherine Bergego Scale in assessment of hemispatial neglect. Neuropsychological Rehabilitation, 21(1), doi: / Mattingley, J. B., Berberovic, N., Corben, L., Slavin, M. J., Nicholls, M. E. R., & Bradshaw, J. L. (2004). The greyscales task: a perceptual measure following unilateral hemispheric of attentional bias damage. Neuropsychologia, 42(3), doi: /j.neuropsychologia

102 Mattingley, J. B., Husain, M., Rorden, C., Kennard, C., & Driver, J. (1998). Motor role of human inferior parietal lobe revealed in unilateral neglect patients. Nature, 392(6672), McGlinchey-Berroth, R., Bullis, D. P., Milberg, W. P., Verfaellie, M., Alexander, M., & D'Esposito, M. (1996). Assessment of neglect reveals dissociable behavioral but not neuroanatomical subtypes. Journal of the International Neuropsychological Society : JINS, 2(5), Mesulam, M. M. (1981). A CORTICAL NETWORK FOR DIRECTED ATTENTION AND UNILATERAL NEGLECT. Annals of Neurology, 10(4), doi: /ana Mizuno, K., Tsuji, T., Takebayashi, T., Fujiwara, T., Hase, K., & Liu, M. (2011). Prism Adaptation Therapy Enhances Rehabilitation of Stroke Patients With Unilateral Spatial Neglect: A Randomized, Controlled Trial. Neurorehabilitation and Neural Repair, 25(8), doi: / Mogensen, J. (2011a). Almost Unlimited Potentials of a Limited Neural Plasticity Levels of Plasticity in Development and Reorganization of the Injured Brain. Journal of Consciousness Studies, 18(7-8), Mogensen, J. (2011b). Reorganization of the injured brain: implications for studies of the neural substrate of cognition. Frontiers in psychology, 2, 7. doi: /fpsyg Mogensen, J., & Mala, H. (2009). Post-traumatic functional recovery and reorganization in animal models: A theoretical and methodological challenge. Scandinavian Journal of Psychology, 50(6), doi: /j x Newport, R., & Schenk, T. (2012). Prisms and neglect: What have we learned? Neuropsychologia, 50(6), doi: Nico, D. (1996). Detecting directional hypokinesia: The epidiascope technique. Neuropsychologia, 34(5), doi: / (95) Niemeier, J. P. (1998). The Lighthouse Strategy: use of a visual imagery technique to treat visual inattention in stroke patients. Brain Injury, 12(5), doi: / Nys, G. M. S., de Haan, E. H. F., Kunneman, A., de Kort, P. L. M., & Dijkerman, H. C. (2008). Acute neglect rehabilitation using repetitive prism adaptation: A 100

103 randomized placebo-controlled trial. Restorative Neurology and Neuroscience, 26(1), Oliveri, M., Magnani, B., Filipelli, A., Avanzi, S., & Frassinetti, F. (2013). Prismatic adaptation effects on spatial representation of time in neglect patients. Cortex, 49(1), doi: /j.cortex Pedersen, P. M. (2009). Apopleksi. In A. G. Gade, Christian; Starrfelt, Randi; Pedersen, Palle Møller (Ed.), Klinisk neuropsykologi (pp ). København: Frydenlund. Peru, A., Moro, V., Avesani, R., & Aglioti, S. (1997). Influence of perceptual and semantic conflicts between the two halves of chimeric stimuli on the expression of visuo-spatial neglect. Neuropsychologia, 35(5), doi: /s (96) Pizzamiglio, L., Frasca, R., Guariglia, C., Incoccia, C., & Antonucci, G. (1990). EFFECT OF OPTOKINETIC STIMULATION IN PATIENTS WITH VISUAL NEGLECT. Cortex, 26(4), Posner, M. I., Walker, J. A., Friedrich, F. J., & Rafal, R. D. (1984). EFFECTS OF PARIETAL INJURY ON COVERT ORIENTING OF ATTENTION. Journal of Neuroscience, 4(7), Punt, T. D., & Riddoch, M. J. (2006). Motor neglect: Implications for movement and rehabilitation following stroke. Disability and Rehabilitation, 28(13-14), doi: / Rabuffetti, M., Folegatti, A., Spinazzola, L., Ricci, R., Ferrarin, M., Berti, A., & Neppi- Modona, M. (2013). Long-lasting amelioration of alking trajectory in neglect after prismatic adaptation. Frontiers in Human Neuroscience, 7. doi: /fnhum Redding, G. M., Rossetti, Y., & Wallace, B. (2005). Applications of prism adaptation: a tutorial in theory and method. Neuroscience and Biobehavioral Reviews, 29(3), doi: /j.neubiorev Ringman, J. M., Saver, J. L., Woolson, R. F., Clarke, W. R., & Adams, H. P. (2004). Frequency, risk factors, anatomy, and course of unilateral neglect in an acute stroke cohort. Neurology, 63(3), Rizzolatti, G., & Berti, A. (1993). Neural mechanisms of spatial neglect. Rod, P. (2006). Praksisorienteret projektarbejde. In S. Voxted (Ed.), Valg der skaber viden - om samfundsvidenskabelige metoder. København: Hans Reitzels Forlag. 101

104 Rode, G., Rossetti, Y., Perenin, M.-T., & Boisson, D. (2004). Geographic Information has to be Spatialised to be Neglected: A Representational Neglect Case. Cortex, 40(2), doi: Rorden, C., Hjaltason, H., Fillmore, P., Fridriksson, J., Kjartansson, O., Magnusdottir, S., & Karnath, H.-O. (2012). Allocentric neglect strongly associated with egocentric neglect. Neuropsychologia, 50(6), doi: /j.neuropsychologia Rossetti, Y., Rode, G., Pisella, L., Farne, A., Li, L., Boisson, D., & Perenin, M. T. (1998). Prism adaptation to a rightward optical deviation rehabilitates left hemispatial neglect. Nature, 395(6698), doi: /25988 Rousseaux, M., Bernati, T., Saj, A., & Kozlowski, O. (2006). Ineffectiveness of prism adaptation on spatial neglect signs. Stroke, 37(2), doi: /01.STR e8 Rusconi, M. L., & Carelli, L. (2012). Long-Term Efficacy of Prism Adaptation on Spatial Neglect: Preliminary Results on Different Spatial Components. Scientific World Journal. doi: /2012/ Saevarsson, S. (2013). Prism adaptation theory in unilateral neglect: motor and perceptual components. Frontiers in Human Neuroscience, 7. doi: /fnhum Saevarsson, S., & Kristjansson, A. (2013). A note on Striemer and Danckert's theory of prism adaptation in unilateral neglect. Frontiers in Human Neuroscience, 7. doi: /fnhum Sarri, M., Greenwood, R., Kalra, L., & Driver, J. (2011). Prism adaptation does not change the rightward spatial preference bias found with ambiguous stimuli in unilateral neglect. Cortex, 47(3), doi: /j.cortex Sarri, M., Kalra, L., Greenwood, R., & Driver, J. (2006). Prism adaptation changes perceptual awareness for chimeric visual objects but not for chimeric faces in spatial neglect after right-hemisphere stroke. Neurocase, 12(3), doi: / Schenkenberg, T., Bradford, D. C., & Ajax, E. T. (1980). LINE BISECTION AND UNILATERAL VISUAL NEGLECT IN PATIENTS WITH NEUROLOGIC IMPAIRMENT. Neurology, 30(5), Schindler, I., Kerkhoff, G., Karnath, H. O., Keller, I., & Goldenberg, G. (2002). Neck muscle vibration induces lasting recovery in spatial neglect. Journal of 102

105 Neurology Neurosurgery and Psychiatry, 73(4), doi: /jnnp Seidenberg, M. S., & McClelland, J. L. (1989). A DISTRIBUTED, DEVELOPMENTAL MODEL OF WORD RECOGNITION AND NAMING. Psychological Review, 96(4), doi: / x Serino, A., Bonifazi, S., Pierfederici, L., & Ladavas, E. (2007). Neglect treatment by prism adaptation: What recovers and for how long. Neuropsychological Rehabilitation, 17(6), doi: / Starrfelt, R. (2009). Aleksi. In A. G. Gade, Christian; Starrfelt, Randi; Pedersen, Palle Møller (Ed.), Klinisk neuropsykologi (pp ). København: Frydenlund. Stebbins, R. A. (2001). Exploratory Research in Social Sciences. Thousand Oakes: Sage. Stone, S. P., Halligan, P. W., Marshall, J. C., & Greenwood, R. J. (1998). Unilateral neglect: A common but heterogeneous syndrome. Neurology, 50(6), Striemer, C. L., & Danckert, J. (2010). Dissociating perceptual and motor effects of prism adaptation in neglect. Neuroreport, 21(6), doi: /WNR.0b013e f Striemer, C. L., & Danckert, J. A. (2010). Through a prism darkly: re-evaluating prisms and neglect. Trends in Cognitive Sciences, 14(7), doi: Striemer, C. L., Ferber, S., & Danckert, J. (2013). Spatial working memory deficits represent a core challenge for rehabilitating neglect. Frontiers in Human Neuroscience, 7. doi: /fnhum Tegner, R., & Levander, M. (1991). THROUGH A LOOKING-GLASS - A NEW TECHNIQUE TO DEMONSTRATE DIRECTIONAL HYPOKINESIA IN UNILATERAL NEGLECT. Brain, 114, doi: /brain/ Tham, K., & Tegner, R. (1996). The baking tray task: A test of spatial neglect. Neuropsychological Rehabilitation, 6(1), doi: / Toraldo, A., Laiacona, M., Pagani, R., Mandelli, A., & Capitani, E. (2014). Perceptual and response-related components of unilateral neglect may evolve independently of one another: Evidence from five single-case studies. Neurocase, 20(3), doi: / Turton, A. J., O'Leary, K., Gabb, J., Woodward, R., & Gilchrist, I. D. (2010). A single blinded randomised controlled pilot trial of prism adaptation for improving 103

106 self-care in stroke patients with neglect. Neuropsychological Rehabilitation, 20(2), doi: / Vallar, G., Burani, C., & Arduino, L. S. (2010). Neglect dyslexia: a review of the neuropsychological literature. Experimental Brain Research, 206(2), doi: /s Vangkilde, S., & Habekost, T. (2010). Finding Wally: Prism adaptation improves visual search in chronic neglect. Neuropsychologia, 48(7), doi: /j.neuropsychologia Vossel, S., Eschenbeck, P., Weiss, P. H., & Fink, G. R. (2010). The neural basis of perceptual bias and response bias in the Landmark task. Neuropsychologia, 48(13), doi: /j.neuropsychologia Vossel, S., Geng, J. J., & Fink, G. R. (2014). Dorsal and ventral attention systems: distinct neural circuits but collaborative roles. The Neuroscientist : a review journal bringing neurobiology, neurology and psychiatry, 20(2), doi: / Weintraub, S., & Mesulam, M. M. (1988). VISUAL HEMISPATIAL INATTENTION - STIMULUS PARAMETERS AND EXPLORATORY STRATEGIES. Journal of Neurology Neurosurgery and Psychiatry, 51(12), doi: /jnnp Wilms, I., & Mala, H. (2010). Indirect versus direct feedback in computer-based Prism Adaptation Therapy. Neuropsychological Rehabilitation, 20(6), doi: / Wilms, I., & Mogensen, J. (2011). Dissimilar outcomes of apparently similar procedures as a challenge to clinical neurorehabilitation and basic research: When the same is not the same. Neurorehabilitation, 29(3), doi: /nre Yang, N. Y. H., Zhou, D., Chung, R. C. K., Li-Tsang, C. W. P., & Fong, K. N. K. (2013). Rehabilitation interventions for unilateral neglect after stroke: a systematic review from 1997 through Frontiers in Human Neuroscience, 7, doi: /fnhum Yin, R. K. (2009). Case Study Research: Design and Methods (4th ed. ed.). London: Sage. Young, A. W., Hellawell, D. J., & Welch, J. (1992). NEGLECT AND VISUAL RECOGNITION. Brain, 115, doi: /brain/ Zimmermann, P., & Fimm, B. (2002). A test battery for attentional performance. In M. Leclercq & P. Zimmermann (Eds.), Applied Neuropsychology of Attention: 104

107 Theory, Diagnosis and Rehabilitation (pp ). New York: Psychology Press, Taylor and Francis Group. 105

108 6 Bilag Vedlagt som bilag er: 1. Skriftlig deltagerinformation 2. Samtykkeerklæring 3. Højtlæsningstest: Tal 4. Højtlæsningstest enkelord (to versioner) 5. Højtlæsningstest sætninger (fem versioner) 6. Artikellæsning (fire versioner med spørgsmål) 7. Perceptuelle tests: Kimærisk ansigt, rektangel og gråtoneskala 8. Scoringsnøgle til kopieringstests Kvaliteten af de vedlagte læsetests er dårlig, fordi det er indscanninger af kopier af originaler. Ved indscanning er formatet også blevet ændret en smule; originalerne har en mere naturlig sidetilpasning og margin. Den indscannede kvalitet er ikke en refleksion af den kopikvalitet, der er anvendt ved testning, men de er vedlagt trods indscanningskvaliteten for at give læseren et indtryk af indholdet. De perceptuelle tests vedlægges i original kvalitet, men læseren gøres opmærksom på at arket med rektangler og arket med gråtoneskalaer forevises forsøgspersonen horisontalt, og vertikalt som her. Ved de øvrige testmaterialer henvises til det originale materiale i de i teksten angivne publikationer. 106

109 Deltagerinformation om deltagelse i et videnskabeligt forsøg v Forsøgets titel: Adaptationsbaseret genoptræning med forskudt feedback ved patienter med neglekt og neglektaleksi. Vi vil spørge, om du vil deltage i et videnskabeligt forsøg, der udføres af Inge Wilms og Katrine Neisig. Før du beslutter, om du vil deltage i forsøget, skal du fuldt ud forstå, hvad forsøget går ud på og hvorfor, vi gennemfører forsøget. Vi vil derfor bede dig om at læse denne deltagerinformation grundigt. Du vil blive inviteret til en samtale om forsøget, hvor denne deltagerinformation vil blive uddybet, og hvor du kan stille de spørgsmål, du har om forsøget. Du er velkommen til at tage et familiemedlem, en ven eller en bekendt med til samtalen. Hvis du beslutter dig for at deltage i forsøget, vil vi bede dig om at underskrive en samtykkeerklæring. Husk, at du har ret til betænkningstid, før du beslutter, om du vil underskrive samtykkeerklæringen. Det er frivilligt at deltage i forsøget. Du kan når som helst og uden at give en grund trække dit samtykke tilbage. Det vil ikke få konsekvenser for din videre behandling. Formål med forsøget Dette projekt skal undersøge, om mennesker med neglekt og læsevanskeligheder efter højresidig hjerneskade kan genoptrænes ved hjælp af et genoptræningsprogram hvor forsøgspersonen skal pege efter nogle mål på en computerskærm. Computerskærmen vil så vise hvor man har peget, men det vil vises forskudt lidt mod højre. Vi undersøger din evne til at tilpasse dig denne forskydning, når du peger. Dette kalder vi adaptationstræning med forskudt feedback. Dette er væsentligt at undersøge, da neglektpatienter med læsevanskeligheder ofte ikke har gavn af det hidtil lignende anvendte genoptræningsprogram, hvor træningen udføres iført et par briller, der forskyder synsfeltet mod højre (denne genoptræningsform kaldes prismeadaptationstræning og de anvendte briller er prismebriller). Resultaterne fra 107

110 dette studie kommer til at indgå i et kandidatspeciale, og eventuelt efterfølgende i en artikel. Plan for forsøget I forsøget vil du blive modtage to ugers genoptræning bestående af adaptationstræning med både med og uden briller, der forskyder synsfeltet (en uge af hver). Selve træningen foregår med et computerprogram, tager cirka 15 minutter og udføres to gange dagligt. Herudover vil der indgå en serie psykologiske opgaver for at undersøge funktionsniveau ift. din neglekt og læsevanskeligheder; disse vil primært skulle løses med papir og blyant, og du vil skulle dele nogle streger over ved at sætte et mærke på midten, strege nogle bestemte motiver ud på et papir, sammenligne nogle foreviste billeder, og læse en tekst og svare på spørgsmål om teksten. Herudover vil indgå en opgave, der skal løses på computer, hvor du skal svare på om du ser nogle bogstaver blinke og bevæge sig på skærmen. Du skal selv sørge for at medbringe synshjælpemidler såsom briller, skærmbriller eller kontaktlinser. Nytte ved forsøget Målet med forsøget er at forbedre genoptræningsmulighederne for personer med neglekt og læsevanskeligheder efter højresidig hjerneskade. Bivirkninger, risici, komplikationer og ulemper Der er ingen kendte bivirkninger, risici, komplikationer eller ulemper ved denne behandlingsform. Der kan være risici ved forsøget, som vi endnu ikke kender. Vi beder dig derfor om at fortælle, hvis du oplever problemer med dit helbred, mens forsøget står på. Hvis vi opdager bivirkninger, som vi ikke allerede har fortalt dig om, vil du naturligvis blive orienteret med det samme, og du vil skulle tage stilling til, om du ønsker at fortsætte i forsøget. Andre behandlingsmuligheder Der eksisterer andre genoptræningsmuligheder for personer med læsevanskeligheder efter højresidig hjerneskade. Disse omfatter bl.a.: - Optokinetisk træning 108

111 - Prismeadaptationstræning med direkte feedback (denne træningsform vil dog også indgå i dette studie) - Indlæring af diverse bevidste kompensatoriske strategier Disse genoptræningsstrategier tilbydes oftest i forbindelse med rehabilitering i hospitalsregi eller kommunalt finansierede strukturerede forløb på rehabiliteringscentre i Danmark. Udelukkelse fra og afbrydelse af forsøg Inden påbegyndelse af prismeadaptationstræningen, vil en indledende undersøgelse finde sted. Tyder denne undersøgelse på, at du ikke har de vanskeligheder, som studiet rettes mod (neglekt og læsevanskeligheder), vil du ikkekomme til at indgå i studiet, og dermed heller ikke i det opstillede genoptræningsprogram. Herudover kan studiet afbrydes enten midlertidigt eller permanent ved sygdom eller lignende situationer uden for den forsøgsansvarliges kontrol. Oplysninger om økonomiske forhold Projektet er et kandidatspeciale og finansieres som en del af den forsøgsansvarlige Inge Wilms budget fra det frie forskningsråd i grundforskning indenfor opmærksomhed og neglekt. Undersøgelsen foretages som et kandidatspeciale (afsluttende projektet på kandidatuddannelsen i psykologi) af Katrine Neisig, men selvet initiativet til projektet er taget af forsøgsleder Inge Wilms. Du tilbydes som forsøgsperson ikke økonomisk godtgørelse for deltagelse i forsøget. Adgang til forsøgsresultater Indledende vil forsøgets resultater blive udgivet i et speciale. Findes resultaterne egnede til det, vil de dog senere publiceres i en tidsskriftartikel. Du vil dog, hvis du ønsker det, blive oplyst om forsøgets resultater. Herudover kan det oplyses at forsøget anses som afsluttet i april Vi håber, at du med denne information har fået tilstrækkeligt indblik i, hvad det vil sige at deltage i forsøget, og at du føler dig rustet til at tage beslutningen om din eventuelle deltagelse. Vi beder dig også om at læse det vedlagte materiale Forsøgspersonens rettigheder i et sundhedsvidenskabeligt forsknings-projekt. 109

112 Hvis du vil vide mere om forsøget, er du meget velkommen til at kontakte Katrine Neisig. Telefon: Forsøgsleder Inge Linda Wilms kan kontaktes på elle telefon Med venlig hilsen [underskrift] Katrine Neisig 110

113 Informeret samtykke til deltagelse i psykologisk forskningsprojekt Forskningsprojektet titel: Adaptationsbaseret genoptræning med forskudt feedback ved patienter med neglekt og neglektaleksi Projektnr. hos videnskabsetisk komité: v Erklæring fra forsøgsperson: Jeg har fået skriftlig og mundtlig information og jeg ved nok om formål, metode, fordel og ulemper til at sige ja til at deltage. Jeg ved, at det er frivilligt at deltage, og at jeg altid kan trække mit samtykke tilbage uden at miste mine nuværende eller fremtidige rettigheder til behandling. Jeg giver samtykke til, at deltage i forskningsprojektet og har fået en kopi at dette samtykkeark samt en kopi af den skriftlige information om projektet til eget brug. Jeg giver samtykke til at data opsamlet under dette forsøg må anvendes videnskabeligt og udgives i anonymiseret form. Forsøgspersonens navn: Dato: Underskrift: Ønsker du at blive informeret om forsøgets resultater, når de foreligger? Ja (sæt x) Nej (sæt x) Erklæring fra den, der afgiver information: Jeg erklærer, at forsøgspersonen har modtaget mundtlig og skriftlig information om forsøget. Efter min bedste overbevisning er der givet tilstrækkelig information til, at der kan træffes en afvejet beslutning om deltagelse i forsøget. Navn på forsøgsinformant: Dato: Underskrift: 111

114 Højtlæsningstest: Tal 112

115 Højtlæsningstest: Enkeltord 113

116 114

117 Højtlæsningstest: Sætninger 115

118 116

119 117

120 118

121 119

122 Artikellæsningstests 120

123 121

124 122

125 123

126 124

127 125

128 126

129 127

130 Perceptuelle tests: Kimærisk ansigt, rektangel og gråtoneskala 128

131 129

132 130