Epilepsi og den ketogene diæt - evidens, anvendelse og konsekvens

Transkript

1 Epilepsi og den ketogene diæt - evidens, anvendelse og konsekvens 5. eksterne opgave, bachelorprojekt Tegn: januar 2013

2 Resumé Epilepsi og den ketogene diæt - evidens, anvendelse og konsekvens Ca. 30 % af alle børn med epilepsi er svære at behandle med medicin. Derfor har man siden 1920 erne behandlet disse med den ketogene diæt. Dette er en meget restriktiv og fedtholdig diæt, der har til formål at ændre hjernens energiomsætning, så der i stedet for glukose forbrændes ketonstoffer. Dette efterligner fastemetabolismen, som har vist sig effektiv på epileptiske anfald. Diæten anvendes kun få steder i Danmark. Formålet med opgaven er at undersøge evidensen bag den ketogene diæt samt diætens indgriben i familiernes hverdag. Dette gøres dels via et litteraturstudie og dels via egen indsamling af kvalitativ empiri. Empiriindsamlingen tager udgangspunkt i en kort praktik på Epilepsihospitalet Filadelfia. Ud fra de inkluderede studier er der meget, der tyder på, at den ketogene diæt er en god behandlingsmulighed til de børn, der ikke kan behandles medicinsk. Det er dog svært at drage en endegyldig konklusion ud fra så få studier. Diæten er meget restriktiv og har stor psykosocial indgriben i familiernes hverdag. På trods af dette, synes familierne, at det er det hele værd, da diæt er en mindre stressfaktor end anfald. Om end megen erfaring peger på, at den ketogene diæt er en effektiv behandlingsmetode, ses der en tendens til, at diæten altid er sidste løsning. Dette er måske dels et resultat af, at kendskabet til den ketogene diæt er lille og dels at traditionen for brugen af medicin i Danmark er stor. Pga. diætens effekt synes der dog at være et behov for, at viden om og erfaring med diæten og dens anvendelse deles, så flere diætister og læger i landet opnår kompetencer til at behandle børn med intraktabel epilepsi på denne måde. 1

3 Abstract Epilepsy and the ketogenic diet - evidence, use and consequence About 30 % of all children with epilepsy are difficult to treat medically. Since the 1920ies these children have been treated with the ketogenic diet. It is a very restrictive and fatty diet that changes the energy conversion of the brain in order to burn ketone bodies instead of glucose. This is an imitation of the metabolism of fasting, which has been proven effective in the reduction of epileptic symptoms. The diet is used few places in Denmark. The aim of this paper is to look into the evidence underlying the ketogenic diet and into how the diet influences the everyday life of the families. This will be done through a literature study and a collection of qualitative data. The qualitative research will take basis at the hospital of epilepsy, Filadelfia. The literature indicates that the ketogenic diet is a good option of treatment for the children who cannot be treated medically. However, it is difficult to make any definite conclusions from this amount of literature. The diet is very restrictive, and it has a big influence on the everyday life of the families. In spite of this, the families feel, that it is all worth it, since the diet is less of a stressor than the epileptic symptoms. Even though experience points to the effect of the ketogenic diet, there is a tendency, that the diet is the last solution. This could be a result of the lack of knowledge about the diet, or because of the tradition concerning the use of medicine in Denmark. Because of the effect, there seems to be a need for sharing knowledge and experience with the diet, so that more clinical dietitians and doctors will gain the competences to treat children with intractable epilepsy this way. 2

4 Indholdsfortegnelse 1.0 Indledning (Julie) Problemformulering Præcisering og afgrænsning (Susanne) Opgavens struktur (Susanne) Teoretisk baggrund Epilepsi (Susanne) Ketogen Diæt (Susanne) Behandling af epilepsi med ketogen diæt (Julie) Ketonstoffer (Julie) Glukoserestriktion (Julie) Polyumættede fedtsyrer (Susanne) Sammenfatning (Julie) Stress og mestring (Susanne) Tilgange til helbred og sygdom (Susanne) Oplevelse af sammenhæng (Julie) Mestring (Julie) Metode kvantitativ del Valg af metode (Julie) Litteratursøgning (Julie) Valg af litteratur (Julie) Litteraturgennemgang Matrix over randomiserede kontrollerede studier (Susanne) Matrix over kohortestudier (Julie) Supplerende litteraturgennemgang (Julie) Freeman, Vining, Kossoff, Pyzik, Ye & Goodman, 2009 (Susanne) Neal, Chaffe, Schwartz, Lawson, Edwards, Fitzsimmons, Whitney & Cross, 2008 (Julie) Neal, Chaffe, Schwartz, Lawson, Edwards, Fitzsimmons, Whitney & Cross, 2009 (Julie) Kang, Lee, Lee, Lee, Eom, You & Kim, 2011 (Susanne) Hong, Turner, Hamdy & Kossoff, 2010 (Susanne) Kang, Chung, Kim & Kim, 2004 (Susanne)

5 4.10 Freeman, Vining, Pillas, Pyzik, Casey & Kelly, 1998 (Julie) Marsh, Freeman, Kossoff, Vining, Rubenstein, Pyzik & Hemingway, 2006 & Hemingway, Freeman, Pillas & Pyzik, 2011 (Julie) Sammenfatning (Susanne) Metode kvalitativ del Valg af metode (Susanne) Deltagerobservation (Susanne) Forskningsinterview (Susanne) Fokusgruppeinterview (Susanne) Bearbejdning af data (Susanne) Etik (Susanne) Kvalitativ empiri (Julie) Deltagerobservationsstudie (Susanne) Informanter til forskningsinterview (Julie) Resultater Psykosociale udfordringer i hverdagen (Susanne) Betydningen af diætetisk behandling over for medicinsk behandling (Susanne) Opvejning af fordele og ulemper (Julie) Livet efter ketogen diæt (Julie) Sammenfatning (Julie) Diskussion Opgavens metoder (Julie) Hypoteserne bag den ketogene diæt (Susanne) Den ketogene diæt (Julie) Litteraturens kvalitet og validitet (Susanne) Kvantitative data overfor kvalitative data (Julie) Optimering af behandlingen (Julie) Behandlingsformer (Julie) Oplevelse af sammenhæng (Susanne) Praksisrelaterede overvejelser (Susanne) Konklusion Perspektivering (Julie)

6 Litteraturliste Bilag 1: Kontrakt/information til informanterne Bilag 2: Interviewguide

7 1.0 Indledning I den første måned havde han tusindvis af anfald... jeg holdt op med at tælle, når han ramte 70 på en tilfældig dag. Vi mødtes med vores læge, som fortalte, at den ketogene diæt var en mulighed, men at hun gerne ville prøve medicin først... og det gjorde vi så! Resultatet blev et zombie-agtigt barn, der stadig havde anfald. Jeg mødte så diætisten. Hun spurgte, om han kunne drikke fløde eller spise mere smør. Min mave vendte sig ved tanken. Det tog 45 minutter at tilberede hans første ketogene måltid. Jeg græd, som jeg aldrig havde grædt før, men på én eller anden måde kom vi igennem det, og den næste morgen havde han kun fem anfald. Fem!!! (oversat fra engelsk. Freeman, Kossoff, Freeman & Kelly, 2007, s. 35). Virksomheden som klinisk diætist omfatter diætbehandling af ernæringsrelaterede sygdomme, som f.eks. diabetes, allergi og hjertekarsygdomme (Sundhedsstyrelsen, 1996). Umiddelbart synes dette ikke at omfatte neurologiske sygdomme som epilepsi, men som det fremgår af citatet, er det muligt, at en klinisk diætist kan være med til at gøre en forskel for børn med epilepsi, der ikke kan behandles medicinsk. Dette drejer sig om ca. 30 % af alle børn med epilepsi (Dansk Epilepsiforening, d). På den baggrund er det interessant at undersøge den diætetiske behandling af børn med intraktabel epilepsi. Såfremt der er belæg for at anvende den ketogene diæt til disse børn, kan man måske forestille sig, at det kunne få en betydning for den kliniske diætists tilstedeværelse i fremtidige forløb. Ydermere kunne det måske føre til en udvidelse af den kliniske diætists generelle virksomhedsområde, til også at omfatte behandling af ikke umiddelbart ernæringsrelaterede sygdomme. Den ketogene diæt er en meget fedtholdig diæt, hvormed man forsøger at efterligne fastemetabolismen, hvor hjernen forbrænder ketonstoffer frem for glukose. Dette skulle reducere eller helt fjerne de epileptiske anfald (Ibid., s. 19). Den ketogene diæt er dog ikke nogen simpel diæt. Den inkluderer fødevarer, som man normalt skal begrænse indtaget af, tilberedningsprocessen er omfattende og diæten kræver meget på det personlige plan. Måske er det grundet den ketogene diæts komplekse natur, at kendskabet til den i praksis samt anvendelsen af den er minimal. Måske er det fordi vi som fagfolk formoder, at diætens indgriben i familiernes hverdag er for stor i forhold til udbyttet. Uanset hvad, er det et faktum, at man i 6

8 Danmark kun vejleder i diæten på Rigshospitalet, Odense Universitetshospital og på Epilepsihospitalet Filadelfia (Dansk Epilepsiforening, e). For at undersøge disse forhold nærmere, indledtes dette bachelorprojekt med et tre dages studiebesøg og observationsstudie på Epilepsihospitalet Filadelfia. Studiebesøget kom til at fungere som et vidensmæssigt fundament for hele udarbejdelsen af opgaven, og ikke mindst var den medvirkende til at belyse relevante problematikker i relation til den ketogene diæt. 1.1 Problemformulering Vi ønsker at undersøge evidensen bag diætbehandling af børn med intraktabel epilepsi, med henblik på at vurdere anvendelsen af den ketogene diæt. Derudover ønsker vi at undersøge, hvordan den ketogene diæt anvendes i praksis samt undersøge og diskutere diætens indgriben i familiens hverdag. 1.2 Præcisering og afgrænsning Der findes mange forskellige former for epilepsi, og dermed også mange primært medicinske behandlingsmuligheder. Denne opgave fokuserer imidlertid kun på børn med medicinsk intraktabel epilepsi. Med intraktabel forstås epilepsi, der er meget svær at behandle (Nørgaard, 2009, s. 387). Dette fokus er valgt, idet det netop er denne gruppe, der behandles med den ketogene diæt, og det drejer sig primært om epilepsiformerne infantile spasmer og Lennox Gastaut Syndrom (LGS) (Freeman et al., 2007, s. 66). Ved at have valgt børn med intraktabel epilepsi, er der sket et fravalg af de epilepsiformer, der behandles på god vis med medicin, og derfor typisk ikke sættes på ketogen diæt. Grunden til, at opgaven fokuserer på børn, er dels, at det i opgaven ønskes belyst og diskuteret, hvilke psykosociale udfordringer og konsekvenser, der er for en familie med et barn på ketogen diæt, og dels, at de fleste studier på området handler om børn. Desuden ses det, at en reduktion i anfald er mest sandsynlig hos dem, der har haft epilepsi i kortest tid - dette er således ofte børn (Henderson, Filloux, Alder, Lyon & Caplin, 2006). Samtidig henvises der til, at den ketogene diæt nemmere accepteres af de yngre børn frem for voksne, for hvem den ofte synes for restriktiv (Ibid.). Opgaven er således rettet mod børn i alderen 0-16 år. 1.3 Opgavens struktur Opgaven vil være delt ind i en indledende del, en hoveddel og en afsluttende del. Den indledende del vil bestå af en teoretisk gennemgang af epilepsi og den ketogene diæt, herunder forskellige former af diæten. Hertil gennemgås fastemetabolismen samt virkningsmekanismerne 7

9 bag den ketogene diæt. Den teoretiske baggrund afsluttes med en gennemgang af teori vedrørende stress og mestring. Opgavens hoveddel vil endvidere være todelt en kvantitativ og en kvalitativ del. Første del vil bestå af en gennemgang af den kvantitative litteratur, der relaterer sig til evidensen bag den ketogene diæt. I gennemgangen vil syv forskellige studier blive beskrevet og relevant data trukket ud. Hoveddelens anden del vil bestå af en gennemgang af den indsamlede kvalitative empiri, der belyser de psykosociale aspekter ved den ketogene diæt. Grundet hoveddelens to forskellige afsnit med hver sin metode, tildeles hver del sit eget metodeafsnit. Hoveddelen afsluttes med diskussionen, hvori bl.a. de kvalitative resultater vil blive diskuteret overfor teorien om stress og mestring. Endelig afsluttes opgaven med praksisrelaterede overvejelser, konklusion og perspektivering. 2.0 Teoretisk baggrund Nedenstående afsnit redegør for teorien bag den ketogene diæt. Her gennemgås epilepsi og behandling. Dernæst et afsnit om den ketogene diæt, og endelig et afsnit om behandlingen med diæten samt virkningsmekanismerne bag. Derudover vil relevant teori om stress og mestring blive gennemgået. 2.1 Epilepsi På landsplan har mellem og mennesker epilepsi, og ca af disse er børn (Dansk Epilepsiforening, a). Hos nogle af disse børn forsvinder epilepsien igen efter nogle år (Dansk Epilepsiforening, b). Et epileptisk anfald opstår, når der er hyperaktivitet i større eller mindre dele af storhjernebarken (Haug, Sand & Sjaastad, 2006, s. 126). I storhjernebarken findes de områder af hjernen, som er ansvarlige for sanseindtryk, bevidst styring af kropsbevægelser og forskellige intellektuelle aktiviteter (Ibid., s. 125). En hyperaktivitet i det motoriske center vil eksempelvis give motoriske forstyrrelser i form af kramper. Hyperaktiviteten kan være af genetiske eller metaboliske årsager samt skader eller misdannelser på hjernen (Smed, 2009, s ). Heraf kan tuberøs sklerose nævnes, som er en arvelig sygdom, der bl.a. medfører godartede svulster i hjernen, og denne sygdom kan derfor medføre epilepsi (Sundhed, 2010a). Der findes forskellige anfaldstyper. Den ene slags kaldes for generaliserede eller tonisk-kloniske anfald, hvor der er forstyrrelser i hele hjernen. Disse medfører bevidstløshed, stivhed, afgang af urin og afføring, toniske og kloniske kramper. En anden type er fokale anfald, hvor det er et begrænset 8

10 område af hjernen der er påvirket. Disse anfald opleves både som simple, hvor man er upåvirket, og de komplekse, hvor bevidstheden påvirkes og hukommelsen kan svigte. Den sidste anfaldstype, der bør nævnes, er et sekundært generaliseret anfald, som ligner det generaliserede anfald, men udløses af et fokalt anfald (Ibid., s ). Man får diagnosen epilepsi ud fra typen af anfald og udfald af elektroencefalografi (EEG) (Ibid.). EEG fungerer ved hjælp af elektroder, der registrerer hjernens elektroniske signaler (Sundhed, 2010b). Som beskrevet under afgrænsning, beskæftiger denne opgave sig primært med infantile spasmer og Lennox-Gastaut syndrom. Begge disse former debuterer i børneårene. Typerne af anfald er forskellige for de to syndromer, og de adskiller sig også ved årsagen til syndromet. Infantile spasmer skyldes ofte en medfødt hjerneskade, mens årsagen til Lennox-Gastaut syndrom endnu er ukendt (Dansk Epilepsiforening, c). Af behandlingsmuligheder bruges den medicinske behandling til de fleste børn med epilepsi. Ca. 2/3 oplever god effekt af det første præparat, der afprøves. Der vil imidlertid stadig være ca. 30 % af børnene, der ikke oplever nogen effekt af medicinen (Dansk Epilepsiforening, d). Har barnet ikke responderet på 2-3 præparater, har undersøgelser vist, at det sjældent responderer på det fjerde eller femte. Derfor bør en anden behandling sættes ind, og den ketogene diæt en mulighed (Freeman et al., 2007, s. 6). 2.2 Ketogen Diæt Den ketogene diæt indeholder meget fedt og små mængder kulhydrat og protein. Energiindtaget i diæten er reduceret, men bliver tilpasset barnets behov (Shaw & Lawson, 2001, s ). Diæten findes i flere former. Den ene er den klassiske ketogene diæt, som består af op til 90 E% fra fedt, primært langkædede fedtsyrer (LCT) og 10 E% fra kulhydrat og protein. Dette giver en ratio på 4:1 hvilket vil sige, at der går 4 g fedt til 1 g protein og kulhydrat. Ved meget små børn bruges en lavere ratio. Proteinindtaget skal følge WHO s anbefalinger for børn, så behovet dækkes (Shaw & Lawson, 2001, s. 226). En anden diæt er en MCT ketogen diæt, som primært er baseret på de mellemkædede fedtsyrer. MCT giver et større udbytte af ketonstoffer, idet MCT kan passere frit direkte til leveren, hvor de oxideres. Dette er modsat LCT, som dels oplagres i fedtvævet, og dels skal transporteres ind i leveren ved hjælp af transportmekanismer (Borup, 2010, s. 265). Derfor giver MCT-diæten mere plads til kulhydrat og protein. Den kræver dog længere opstart pga. bivirkninger, og det opleves, at den er mindre appetitlig (Shaw & Lawson, 2011, s ). Endnu en diæt-form er en modificeret udgave af den klassiske diæt, som kaldes modificeret 9

11 Atkins diæt. Denne diæt bygger på de samme principper som den klassiske diæt, men giver plads til flere kulhydrater og proteiner, og er derfor mindre restriktiv (Epilepsihospitalet). Den ketogene diæt er en restriktiv og nøje udregnet diæt, som er tilpasset det enkelte barn både indenfor behov og præferencer (Freeman et al., 2007, s. 21). Diætplanen skal følges ned til hvert eneste gram, og selv små fravigelser kan give anfald (Ibid., s ). Den ketogene diæt er forbundet med nogle bivirkninger som bl.a. opkast, diarré, madlede samt de mere sjældne som nyresten og væksthæmning (Ballaban-Gil, 2004, s ). 2.3 Behandling af epilepsi med ketogen diæt Man begyndte at behandle epilepsi med den ketogene diæt allerede i 1920 erne. Dette udsprang af, at man opdagede, at børn med epilepsi, der fastede, kunne opnå en reduktion i anfald (Freeman et al., 2007, s. 25). Ved faste indtræder en række mekanismer. Først sker der nogle hormonelle ændringer, som bl.a. gør, at kroppen forsøger at undgå hypoglykæmi, og derudover mindskes den perifere udnyttelse af glukose (Hessov & Jeppesen, 2011, s. 14). Endnu vigtigere i forhold til det konkrete emne er dog de ændringer, der sker i energiomsætningen under faste. Når kroppen ikke længere får føde, betyder det også, at kroppens naturlige tilførsel af glukose bortfalder. Dette får den konsekvens, at næsten al energi vil komme fra kroppens fedtdepoter. Dette betyder endvidere, at blodets koncentration af frie fedtsyrer stiger, og flere vitale organer begynder at bruge fedt som brændstof frem for glukose. Hjernen kan dog ikke umiddelbart ændre sin energiomsætning til frie fedtsyrer, idet disse ikke kan passere blod-hjerne-barrieren. I stedet begynder hjernen, når mængden af glukose ikke længere er tilstrækkelig, at udnytte de ketonstoffer, der dannes ved den intracellulære β-oxidation af fedtsyrerne. Ketonstofferne kan godt passere blod-hjerne-barrieren. Dette betyder, at blodets koncentration af ketonstoffer hurtigt stiger, og inden for kort tid vil ketonstofferne dække ca. 50 % af hjernens energiforbrug. Det faktum, at hjernen efterhånden får en ny energikilde bevirker samtidig, at glukoneogenesen i kroppen nedsættes fra produktion af 180 g glukose i døgnet til kun 80 g glukose i døgnet, netop fordi en stor del af hjernens energibehov er dækket via ketonstofferne, og hjernen derfor tilpasser sig sit nye brændstof (Ibid., s ). Det formodes, at effekten af den ketogene diæt må skyldes den ændrede energiomsætning. Det er dog til stadighed svært at finde den helt sikre årsag til, hvorfor diæten har en krampestillende effekt (Freeman et al., 2007, s. 26). Der er både blandt forskerne og i praksis usikkerhed omkring, hvor vidt det er ketonstofferne, der er det centrale, eller om det i virkeligheden nærmere skyldes glukoserestriktionerne, eller måske noget 10

12 helt tredje (Ibid., s. 37). Derfor gennemgås nedenfor tre bud på, hvilke virkningsmekanismer der er centrale i forhold til behandling med ketogen diæt ketonstoffer, glukoserestriktion og frie polyumættede fedtsyrer. Disse tre er primært valgt på baggrund af den kvalitative empiriindsamling. 2.4 Ketonstoffer I litteraturen retter man fokus mod ketonstofferne beta-hydroxybutyrat (BHB), acetone og acetoacetat (Freeman et al., 2007, s ). Rationalet bag er, som nævnt ovenfor, at ketonstofferne ændrer energiomsætningen i hjernen (Bough & Rho, 2007) BHB er det ketonstof man oftest måler på i blodet, og som dermed også tit bruges som effektmål for den ketogene diæt (Ibid.). Der menes at være en sammenhæng mellem ketonæmi og en krampestillende effekt. Dog er denne sammenhæng ikke statistisk signifikant, og man kan derfor ikke sige med sikkerhed, at et højt niveau af BHB i blodet er korreleret med en reduktion af epileptiske anfald (Ibid.). Til gengæld er der noget der peger på, at andre ketonstoffer end BHB måske har en krampestillende effekt. I dyreforsøg har man set, at særligt acetone, men også acetoacetat giver en umiddelbar beskyttende effekt. Dette er senere blevet bekræftet i et forsøg med syv patienter på ketogen diæt (Ibid.). Selvom der ikke er decideret evidens for, at ketonstofferne direkte kan medføre en krampestillende effekt, er det alligevel relativt sikkert, at en vedligeholdt ketose kan have en positiv effekt på epileptiske anfald. Dette kan muligvis tilskrives, at kroppen tilpasser sig ketosen, frem for at ketosen har en direkte effekt (Ibid.). 2.5 Glukoserestriktion Glukoseindtaget på den ketogene diæt holdes på et absolut minimum. Nogle forskere hævder, at det netop er dette restriktive glukoseindtag, der er det centrale, når det kommer til virkningsmekanismerne bag diæten (Bough & Rho, 2007). Fordi diæten, som tidligere nævnt, er let reduceret i energi og samtidig er lav i glukose, medfører ketose et fald i blodglukose. Her diskuteres det, om dette konstant lavere niveau af glukose i blodet, medfører en undertrykkelse af den abnorme følsomhed i cellerne, der normalt ville fremkalde et anfald. Det er tillige påvist i et studie, at der ses en korrelation mellem blodglukose og risikoen for anfald (Ibid.). Samtidig er reduktionen af energiindtaget heller ikke irrelevant. I førnævnte studie arbejdede man ud fra en hypotese om, at kalorierestriktioner reducerer energiproduktionen via glykolysen. Dette 11

13 vil begrænse neuronernes evne til at opnå og vedligeholde høje niveauer af synaptisk aktivitet, og fordi denne aktivitet er nødvendig for dannelsen af anfald, vil det i sidste ende medføre en reduktion (Ibid.). En anden hypotese, der relaterer sig til glukoserestriktioner er, at den lave tilførsel af glukose aktiverer ATP-følsomme kaliumkanaler, og dette i sig selv skulle have en anfaldsreducerende effekt (Ibid.). Kaliumkanalerne er receptorer i centralnervesystemet, og de styrer cellemembranernes følsomhed for ADP og ATP. Ved lave ADP- og ATP-ratioer aktiveres kaliumkanalerne og medfører en hyperpolarisering af membranerne. Dette mindsker cellens mulighed for at udvikle et anfald. Den begrænsede tilførsel af glukose medfører de lave ADP- og ATP-ratioer inde i cellen, og det er på denne måde, at glukoserestriktioner i sidste ende medfører en reduktion af anfald (Ibid.). Der er således heller ikke enighed om, hvilken rolle glukoserestriktionerne præcist spiller, og ej heller, hvor central denne rolle er i den store sammenhæng. 2.6 Polyumættede fedtsyrer Polyumættede fedtsyrer (PUFA) menes også at spille en rolle i virkningsmekanismerne bag den ketogene diæt. Her er det især dokosahexanoensyre og eikosapentaensyre, der begge er n-3 fedtsyrer samt arachidionensyre, der er en n-6 fedtsyre, der er i fokus (Bough & Rho, 2007). Forskere har udført forsøg, hvor PUFA undersøges, og disse forsøg har givet anledning til at mene, at PUFA kan minimere nervernes følsomhed og epileptiske anfald. PUFA kan blokere for anfald på flere måder. F.eks. er det set, at PUFA hæmmer de spændingstyrede natrium- og kaliumkanaler, hvorved nervernes følsomhed mindskes (Ibid.). Også i cellens mitokondrie har PUFA en betydning. I mitokondriets indre membran sidder de såkaldte ukoblede proteiner (UCP), der sørger for at lade protoner komme ind i matrix. Disse proteiner har flere funktioner, bl.a. i regulering af nervernes evne til at blive stimuleret, nervens overlevelse, og de er med til at reducere dannelsen af reaktive iltforbindelser. Studier peger på, at PUFA er nødvendig for at UCP kan fungere. Endelig skulle PUFA have en positiv effekt ved at øge produktionen af ATP. Via en øget ATPkoncentration, gives en længere og forbedret aktivitet af natrium-kalium-pumpen, hvilket medfører at cellen hyperpolariseres og hvilemembranpotentialet reduceres. Risikoen for anfald reduceres derved (Ibid.). 2.7 Sammenfatning Det kan synes som om, at man med behandlingen med den ketogene diæt, har lidt en omvendt rækkefølge man anvender diæten, men kender egentlig ikke de konkrete virkningsmekanismer. 12

14 Der spekuleres i, at det til stadighed er ketonstofferne og dermed opnåelsen af ketose, der spiller den afgørende rolle ift. anfaldskontrol. Alternativt kunne det centrale være, at glukoseindtaget er meget restriktivt, og at virkningsmekanismen kan være en kontrol af de ATP-følsomme kaliumkanaler, der via en hyperpolarisering af cellemembranen, forhindrer anfald. Endelig kunne det afgørende være valget af fedtsyrer, hvor særligt de frie polyumættede fedtsyrer har en gavnlig effekt på cellernes energi (Bough & Rho, 2007). Man kunne måske også argumentere for, at virkningen bag den ketogene diæt i virkeligheden skyldes et samspil af de tre (Ibid., s. 46). 2.8 Stress og mestring Da denne opgaves problemstilling, foruden evidensen bag diæten, også handler om diætens indgriben i familiernes hverdag, er det relevant at se på, hvordan familierne mestrer disse udfordringer. Til dette vurderes Aaron Antonovskys teori om oplevelse af sammenhæng god, idet denne teori henvender sig til fagpersoner, der skal forholde sig til menneskers kamp i en stressfyldt verden (Antonovsky, 2000, s. 14). Den retter sig mod dem, der tillader sig at se ud over sygdommen, og dette stemmer godt overens med denne opgaves problemstilling, idet hensigten bl.a. er at se, hvordan epilepsien og den ketogene diæt påvirker familiernes hverdag og ikke blot på sygdommen og behandlingen i sig selv. Antonovskys teori vil blive diskuteret i forhold til den kvalitative empiri i diskussionsafsnittet. 2.9 Tilgange til helbred og sygdom Først og fremmest skelner Antonovsky mellem to forskellige tilgange til helbred og sygdom - den patogenetiske tilgang og den salutogenetiske tilgang. Ifølge Antonovsky rettes opmærksomheden i patogenese mod sygdommen alene, og ikke mod det menneske, som har sygdommen. Man udelukker således information om personens generelle tilstand, livssituation og lidelse, og det kan i sidste ende medføre, at man ikke opnår fuld forståelse for ætiologien bag den pågældendes helbredstilstand (Ibid., s ). Ifølge Antonovsky er det mere hensigtsmæssigt at have en salutogenetisk tilgang til helbred og sygdom, idet man her koncentrerer sig om det hele menneske og de ressourcer, der er til rådighed. Dette mindsker risikoen for en for ensidig opfattelse af personens situation (Ibid., s. 30). Hertil skriver Antonovsky, at salutogenese kan føre til en dybere forståelse og viden, og dette er en forudsætning for at mestre de stressorer, man stilles over for (Ibid., s. 23). Med stressorer forstås faktorer eller tilstande, der kan fremkalde stress for den enkelte (Gyldendal, a). Salutogenese handler således om mestringsmekanismer og om, hvordan man mestrer en given stressfaktor. 13

15 2.10 Oplevelse af sammenhæng Oplevelse af sammenhæng, herfra kaldet OAS, danner fundament for mestring, og defineres vha. tre begreber - begribelighed, håndterbarhed og meningsfuldhed (Ibid., s ). Ved begribelighed forstås, i hvilken udstrækning man opfatter de stimuli, man konfronteres med i sin hverdag, både i det indre og ydre miljø. Har man en stærk begribelighed, vil disse stimuli kunne passes ind i en sammenhæng og forklares (Ibid., s. 35). Det næste begreb, håndterbarhed, relaterer sig til oplevelsen af, hvorvidt man har tilstrækkelige ressourcer til rådighed, til at håndtere de stressorer, man udsættes for. Har man en stærk oplevelse af håndterbarhed, vil man affinde sig med de udfordringer, man møder og se muligheder deri (Ibid., s.36). Det sidste begreb er meningsfuldhed. Har man en stærk følelse af meningsfuldhed, tager man de uheldige ting, der sker i livet til sig, og ser disse som en udfordring, og forsøger at finde en mening med dem. Tillige vil man opleve, at uanset hvad livet fører med sig, er det noget, der er værd at bruge energi på og engagere sig i (Ibid., s ). Disse tre komponenter skal alle være til stede for opnåelse af OAS. Man behøver imidlertid ikke at tildele dem lige stor vægt. Meningsfuldhed synes at være det mest centrale, idet dette danner grundlag for motivation. Dernæst er begribelighed en vigtig faktor, idet dette skaber forståelse, og begribelighed er på den måde fundamentalt ift. en senere håndtering. Således er de tre komponenter afhængige af hinanden, og samspillet mellem dem skaber OAS (Ibid., s. 40) Mestring Som nævnt i det foregående afsnit, danner OAS fundament for mestring. Det er dog vigtigt at sige, at OAS ikke er en decideret mestringsteknik, men netop grundlaget for, at man har mulighed for at mestre de situationer, man havner i (Ibid., s. 153). Ifølge Antonovsky er en stærk OAS korreleret med en god mestringsevne. Styrken af OAS bestemmer således, hvordan man forholder sig til en stressfaktor (Ibid., s. 152). En stærk OAS kan endvidere bevirke, at stressorer ikke udvikler sig til decideret stress, men at man i stedet formår at bruge dem som en modstandsressource (Ibid., s ). Personer med stærk OAS vil altså ofte definere stimuli som ikke stressende, og de er i stand til at tilpasse sig situationen (Ibid., s. 148). Problemer ses altså som en udfordring snarere end en byrde, og disse personer oplever motivation til handling, frem for at være lammede i situationen (Ibid., s. 152). 14

16 3.0 Metode kvantitativ del 3.1 Valg af metode For at vurdere evidensen bag anvendelsen af den ketogene diæt, er det nødvendigt med en objektiv, naturvidenskabelig tilgang, hvor litteraturen på området gennemgås. Positivismen danner grundlag for den naturvidenskabelige metode, og nøgleordene inden for denne tankegang er målbarhed, analyse, syntese, årsag og verificerbarhed (Birkler, 2009, s. 54). Således er denne del af opgaven et litteraturstudie, hvor en række studier kritisk gennemgås med henblik på at vurdere, om der er evidens for at behandle intraktabel epilepsi med den ketogene diæt. 3.2 Litteratursøgning Litteratursøgningen er primært foretaget ud fra en fritekst søgning på PubMed, som er en sundhedsvidenskabelig database med videnskabelige artikler. Søgeordene på PubMed har været ketogenic diet AND epilepsy, ketogenic diet AND infantile spasms og ketogenic diet AND intractable epilepsy. Som begrænsninger til disse søgninger er der kun søgt på studier på mennesker, kliniske studier, meta-analyser, randomiserede kontrollerede studier og kohorter. Disse begrænsninger er valgt med tanke på at finde litteratur med højest mulig validitet. Under søgningen har der ikke været begrænsning på litteraturens alder. Foruden søgningen på PubMed, er litteratursøgningen foretaget ud fra referencelisterne på allerede funden litteratur. Disse er brugt for at sikre, at alle store, væsentlige studier inddrages i opgaven. 3.3 Valg af litteratur Som nævnt er der primært søgt på litteratur med høj validitet. Endvidere er prospektive studier prioriteret, idet der med disse er forbundet en mindre usikkerhed end ved retrospektive studier (Andersson, 2008, s. 88). Ud fra søgningen er fire randomiserede kontrollerede studier (RCT) og tre kohorter blevet valgt til gennemgang. Begge disse studiedesigns har en høj bagvedliggende evidens (Kjøller, Juel & Kamper-Jørgensen, 2007, s ). Den højeste evidens og styrke findes ved et RCT-studie. Her har man som minimum én interventionsgruppe og én kontrolgruppe, der sammenlignes med hinanden. Deltagerne tildeles én af grupperne på tilfældig vis (Ibid.). Et RCTstudie er et eksperimentelt studie, da man ikke blot observerer, men påvirker grupperne for at undersøge en effekt. Et kohortestudie har også en høj grad af evidens, men modsat RCT-studier, er et kohortestudie et observationsstudie (Ibid., s. 82). I et kohortestudie følger man en population i en tidsperiode mens man observerer incidensen af en sygdom eller andet (Ibid., s ). 15

17 Grundet kravene til evidens i litteraturen til opgaven, var der kun et begrænset antal studier, der var kvalificerede til gennemgang. På trods af dette, fastholdes kravet til evidens i opgaven, idet der prioriteres få studier af god kvalitet frem for flere studier af ringere kvalitet. Selvom der ikke i selve søgningen var begrænsning på litteraturens alder, er der i udvælgelsen alligevel prioriteret studier fra 1997 og frem. Dette skyldes, at anvendelsen af den ketogene diæt her fik en renæssance ironisk nok på grund af den amerikanske film, First, Do No Harm, om en desperat familie, der kæmper mod medicinalindustrien ved at behandle sin epileptiske søn med den ketogene diæt. Siden 1997 er der således også blev lavet nye studier til underbyggelse af den voksende anvendelse (Freeman et al., 2007, s ). Studierne er blevet analyseret ved hjælp af checklister fra Center for Kliniske Retningslinjer med henblik på at vurdere, hvor vidt de enkelte studiers metoder lever op til kravene for studiets design. Til baggrunds- teori- og diskussionsafsnittet har kravene til litteraturens kvalitet været anderledes, idet litteraturen her ikke skal bruges til vurdering, og der er således også brugt reviews, lærebøger og artikler. 4.0 Litteraturgennemgang I det følgende afsnit gennemgås den valgte litteratur. Det har været svært at finde tilstrækkelig litteratur med høj evidens, hvis hovedformål har været at undersøge effekten af den ketogene diæt. Derfor vil der nedenfor også blive gennemgået studier med andre hovedformål, men da opgavens problemstilling er rettet mod selve effekten af diæten, vil det være resultater i forhold til dette, der fremhæves. Litteraturen fremstilles i matrix med supplerende kommentarer efterfølgende. 16

18 4.1 Matrix over randomiserede kontrollerede studier Studie Formål Deltagere Design / Intervention Vigtigste resultater Freeman et al., 2009 n = 20 Dobbeltblindet, crossover USA At undersøge effekten af den ketogene diæt til børn med Lennox- Gastaut Syndrom Alder: 0-10 år. Frafald: ingen Placebogruppe: klassisk ketogen diæt tilsat 60 g glukose Diætgruppe: klassisk ketogen diæt (tilsat sødemiddel, så opløsningerne smagte ens i de to grupper) Statistisk signifikant reduktion af anfald efter studiets afslutning på 12 dage (p=0,003). Ingen signifikant forskel mellem de to grupper. Neal et al., 2008 England Neal et al., 2009 England Kang et al., 2011 Korea At undersøge effekten af den ketogene diæt At sammenligne effekt og bivirkninger af hhv. klassisk- og MCTdiæt At undersøge forskellen på at været på diæt i 8 mdr. og > 24 mdr. n = 145 Alder: 2-16 år Frafald: 42 n = 145 Alder: 2-16 år Frafald: 98 n = 40 Alder: ½ - 5 år Frafald: 5 Varighed: 12 dage Ikke blindet Interventionsgruppe: klassisk ketogen diæt. Gruppen deltes op i en LCT- og en MCT-gruppe (til brug i nedenstående studie) Kontrolgruppe: spiste uændret Varighed: 3 mdr. Ikke blindet En gruppe på klassisk diæt og en gruppe på MCT-diæt. Varighed: 12 mdr. Ikke blindet Diætgruppe 1: klassisk ketogen diæt i 8 mdr. Diætgruppe 2: klassisk ketogen diæt i > 24 mdr. Signifikant forskel på de to grupper: Interventionsgruppe: 38 % reduktion. Kontrolgruppe: 37 % stigning. Signifikant sammenhæng mellem ketogen diæt og reduktion i anfald (p=0,0001). Lidt større reduktion i anfald på klassisk ketogen diæt. Dette var dog ikke statistisk signifikant. Ingen signifikant forskel i tolerance, men efter 3 mdr. på klassisk: mere energiløshed og opkast. Ingen signifikant forskel på de to grupper. 29 opnåede anfaldsfrihed. Varighed: henholdsvis 8 og 24 mdr. 17

19 4.2 Matrix over kohortestudier Studie Formål Deltagere Metode Vigtigste resultater Hong et al., 2010 n = 104 Klassisk ketogen diæt. Efter 24 måneder: USA Kang et al., 2004 Korea Freeman et al., 1998 USA Marsh et al., 2006 USA & Hemingway et al., 2001 USA At undersøge reduktionen af epileptiske anfald på ketogen diæt. At undersøge de komplikationer, der kan opstå som følge af den ketogen diæt. At evaluere på effekt og tolerance af den ketogene diæt. At vurdere effekten af den ketogene diæt efter 3-6 år på hhv. de, der gennemførte studiet og på frafald. gns. alder: 1,2 år Frafald: ingen n = 129 Gns.alder: 5,4 år Frafald: 67 n = 150 Alder: 1-16 år Frafald: 67 Gennemførte: n = 83 Frafald: n = 67 Børnene blev fulgt op efter henholdsvis 3, 6, 9, 12 og 24 mdr. Varighed: 24 mdr. Man kunne stoppe diæten tidligere, men stadig følges op efter 24 mdr. Gns.tid på diæt 1,3 år Klassisk ketogen diæt. Deltagerne blev fulgt op en gang i måneden. Studiet undersøger, foruden komplikationer, også effekten af den ketogene diæt. Varighed: >12 mdr. Klassisk ketogen diæt. Opfølgning ved 6 og 12 mdr. Varighed: 12 mdr. Opfølgning til ovenstående studie via telefonisk kontakt og/eller spørgeskema efter 3 til 6 år. Kun muligt at udføre opfølgning på 54 af de 67 frafald. Anfaldsfri: 33 % >90 % reduktion: 11 % % reduktion: 34 % <50 % reduktion: 24 % Effekt: Anfaldsfri: 27,9 % >50 % reduktion: 44,2 % <50 % reduktion: 27,9 % Komplikationer: Dehydrering: 46,5% Mave- og tarmproblemer: 10,1 % Anfaldsfri: 11 børn >90 % reduktion: 30 børn >50 % reduktion: 34 børn Gennemførte: Anfaldfri: 20 børn >90 % reduktion: 21 børn 15 børn stadig på diæt Frafald: Ca. 50 %: reduktion i anfald. Heraf 22 % anfaldsfri Ingen statistisk signifikant sammenhæng mellem effekt og tid på diæt 18

20 4.3 Supplerende litteraturgennemgang I det følgende gennemgås de syv studier. Gennemgangen fungerer som supplement til matrix, og ting, der allerede er nævnt dér, som f.eks. formål og vigtigste resultater, gentages således ikke. Fokus lægges i stedet på inklusions- og eksklusionskriterier, effektmål og konklusion. Gennemgangen følger rækkefølgen fra matrix. 4.4 Freeman, Vining, Kossoff, Pyzik, Ye & Goodman, 2009 A blinded, crossover study of the efficacy of the ketogenic diet For at deltage i studiet skulle børnene have LGS, og alle havde dagligt min. 15 anfald. Foruden kravet til anfald, skulle alle deltagerne have haft negativ respons på mindst to medicinske præparater, og anfaldsmønstret skulle kunne ses på et EEG. Eksklusionskriterier var bl.a. metaboliske forstyrrelser samt tidligere behandling med den ketogene diæt. Studiet startede med en 24-timers indlæggelse, hvor baseline EEG blev optaget. Dette blev efterfulgt af 36 timers faste, hvor blodglukose måltes hver sjette time. Herefter optog man et 24- timers EEG på dag et, seks og 11. Herudover målte man deltagernes urinketoner og BOH. Halvvejs inde i studiet fastede begge grupper igen i 36 timer, hvorefter de byttede opløsning. Studiet kunne konkludere at 65 % af patienterne havde >50 % anfaldsreduktion efter de 12 dage. Ved opfølgning efter seks måneder, var dette steget til 80 % af patienterne, og efter et år var der stadig 65 % af patienterne, der havde fået antallet af anfald reduceret med >50 %. Ud fra dette studie kan det altså konkluderes, at der er meget der peger på, at den ketogene diæt har en anfaldsreducerende effekt på børn med LGS. 4.5 Neal, Chaffe, Schwartz, Lawson, Edwards, Fitzsimmons, Whitney & Cross, 2008 The ketogenic diet for the treatment of childhood epilepsy: A randomised controlled trial For at deltage i studiet, skulle børnene have intraktabel epilepsi. Disse børn havde mindst ét epileptisk anfald om dagen eller syv anfald pr. uge og havde ikke responderet på mindst to medicinske præparater. Børnene startede diæten hjemme, og effektmål blev dagligt målt på ketoner i både blod og urin. Højde og vægt blev målt ved kontrolbesøg. Der blev ikke ændret i børnenes medicin gennem forløbet. Dette studie kunne konkludere, at den ketogene diæt har god effekt på børn med intraktabel epilepsi. 19

21 Som nævnt i matrix, blev interventionsgruppen yderligere opdelt, så den ene gruppe fik klassisk diæt (LCT), mens den anden gruppe fik MCT-diæt. Resultater og konklusioner fra dette fremlægges i næste studie. 4.6 Neal, Chaffe, Schwartz, Lawson, Edwards, Fitzsimmons, Whitney & Cross, 2009 A randomized trial of classical and medium-chain triglyceride ketogenic diets in the treatment of childhood epilepsy Deltagerne i dette studie havde alle intraktabel epilepsi. Dertil minimum syv ugentlige anfald og manglende respons på mindst to medikamenter. Derudover havde ingen tidligere været i behandling med ketogen diæt. Effektmålene blev registreret i et skema over børnenes anfaldsaktivitet, som forældre eller værge skulle udfylde. Tolerance af diæterne blev ligeledes målt via et standardiseret spørgeskema. Herudover registrerede man deltagernes ketose vha. blodprøver og urinstix. Ud fra dette studie kunne det konkluderes, at der ikke er en signifikant forskel i relation til effekt, om man anvender LCT- eller MCT-diæt. På grund af den lidt større reduktion i den klassiske diætgruppe, kan man dog ikke konkludere, at effekten er den samme på de to diæter. I relation til denne opgaves problemstilling, er det relevant at fremhæve at studiets deltagere gennemsnitligt oplevede ca. 50 % reduktion i anfald efter 12 måneder som følge af ketogen diæt. Den ketogene diæt er altså, i nogle tilfælde, en god behandlingsmulighed til børn med intraktabel epilepsi. 4.7 Kang, Lee, Lee, Lee, Eom, You & Kim, 2011 Comparison of short- versus long-term ketogenic diet for intractable infantile spasms For at deltage i dette studie, skulle børnene have intraktable infantile spasmer. 129 børn opfyldte dette kriterium, men kun de 40 børn, der responderede positivt på den ketogene diæt blev inkluderet i studiet. Der blev løbende indsamlet information fra deltagerne til opfølgning. Familierne skrev anfald i en dagbog, og yderligere data blev givet over telefon og ved månedlige besøg. Derudover blev der holdt øje med EEG, barnets fysiologiske og psykiske udvikling samt bivirkninger som forstoppelse, kvalme m.m. Det viste sig, at dem, der hurtigt havde haft respons på diæten også var dem, der opnåede anfaldsfrihed. Effekt var altså uafhængig af, hvilken gruppe de tilhørte. Dette studie tyder således på, at effekten af diæten kan opnås, selvom man ikke er på diæt >24 mdr. Man vil endda kunne undgå enkelte bivirkninger som bl.a. kvalme og diarré. 20

22 4.8 Hong, Turner, Hamdy & Kossoff, 2010 Infantile spasms treated with the ketogenic diet: a prospective single-center experience in 104 consecutive infants Børn med infantile spasmer deltog i dette kohortestudie. Der var opfølgning med børnene efter tre, seks, ni, 12 og 24 måneder. Forældrene blev bedt om at notere daglige antal anfald samt hver anden uge at måle barnets ketoner i urin og hver uge registrere barnets vægt. Den ketogene diæt har her vist sig effektiv til behandling af børn med infantile spasmer, og derfor bør diæten, ifølge forskerne, indgå som andet eller tredje valg indenfor behandling. 4.9 Kang, Chung, Kim & Kim, 2004 Early- and late-onset complications of the ketogenic diet for intractable epilepsy Fælles for deltagerne i dette studie var, at de var i behandling for intraktabel epilepsi. Deltagerne blev fulgt ved kontrol hver måned. Her blev deres tolerance af diæten samt deres fysiske helbred og andre relevante kliniske symptomer kontrolleret. Forskerne konkluderer ud fra dette studie, at den ketogene diæt kan give komplikationer, som f.eks. gastrointestinale gener. Dog er mange af disse forbigående og kan afhjælpes ved hjælp af medicin eller tilskud. Dette med undtagelse af de mere alvorlige komplikationer som pancreatitis, lungebetændelse og komplikationer, der forstyrrer hjertemuskulaturen. I relation til effekt opnåede >70 % af deltagerne >50 % reduktion i anfald, hvorfor det også ud fra dette studie tyder på, at den ketogene diæt er en god behandlingsmulighed Freeman, Vining, Pillas, Pyzik, Casey & Kelly, 1998 The efficacy of the ketogenic diet 1998: A prospective evaluation of intervention in 150 children Deltagerne skulle minimum have to anfald om ugen, på trods af medicinsk behandling, for at kunne deltage i studiet. Derudover måtte ingen have været på ketogen diæt tidligere. Diæten blev startet op med fem dages indlæggelse, hvor 48 timer var fastende. I måneden op til baseline målte forældrene børnenes anfaldsfrekvens, og ved baseline målte man EEG. Man opfordrede alle forældre til at holde børnene på diæten i minimum seks uger, for at opnå optimal kontrol og tolerance. Undervejs noterede forældre anfaldsfrekvens. EEG blev målt ved hhv. seks og 12 måneder. Generelt var deltagere mere tilbøjelige til at blive på diæten, hvis de havde >50 % reduktion (p < 0,001). 21

23 Diæten havde generelt en god effekt i reducering af anfald for børn med intraktabel epilepsi, og forskerne mener, at diæten bør medtænkes som en behandlingsmulighed Marsh, Freeman, Kossoff, Vining, Rubenstein, Pyzik & Hemingway, 2006 & Hemingway, Freeman, Pillas & Pyzik, 2011 Opfølgninger på ovenstående studie Opfølgning blev udført på både frafald og de, der gennemførte ovenstående studie efter tre til seks år. Konklusionen på de to opfølgninger blev, at den ketogene diæt var et godt middel til anfaldskontrol, og man kunne stadig se effekt efter tre til seks år, om end nogle var stoppet på diæten. Således tyder noget på, at effekten af den ketogene diæt kan vare ved efter ophør Sammenfatning Fælles for de gennemgåede studier er årsagerne til frafald. Dette skyldtes i langt de fleste tilfælde mangel på effekt, komplikationer eller bivirkninger. Bivirkningerne var typisk, som også beskrevet under den teoretiske baggrund, problemer med maven eller tarmsystemet, oftest i form af forstoppelse eller diarré. I relation til effekten af den ketogene diæt, kan det på baggrund af ovenstående studier konkluderes, at der er meget der tyder på, at denne er en god behandlingsmulighed til børn med intraktabel epilepsi. I de tre kohortestudier var det fælles, at minimum 50 % af studiernes deltagere oplevede >50 % reduktion i anfald. For to af kohortestudierne var det sågar >70 %, der oplevede dette (Hong et al., 2010 & Kang et al., 2004). På samme måde fandt man ved et RCT-studie en signifikant reduktion i anfald (Freeman et al., 2009), og i et andet en signifikant forskel på diæt- og kontrolgruppen (Neal et al., 2008). Dette uafhængigt af, om det var en MCT- eller klassisk diæt (Neal et al., 2009) samt uafhængigt af diætens varighed (Kang et al., 2011). Desuden blev det ved opfølgning af et kohortestudie påvist, at man kunne se vedvarende effekt efter tre til seks år (Marsh et al., 2006 & Hemingway et al., 2001). 5.0 Metode kvalitativ del 5.1 Valg af metode Ved at undersøge evidens via videnskabelige studier, har opgaven hidtil haft en positivistisk tilgang. Det næste opgaven vil beskæftige sig med, er forståelsen af oplevelsen omkring den ketogene diæt. Denne oplevelse er svær at analysere ved hjælp at positivismens videnskabelige metode, da det ikke skal anskues objektivt, men subjektivt (Birkler, 2009, s ). Derfor er den fænomenologiske 22

24 tilgang valgt til denne anskuelse, og de kvalitative metoder bruges til at opnå den ønskede forståelse. Den fænomenologiske tilgang har fokus på bevidsthed, oplevelse, menneskets livsverden samt menneskets handlinger (Kvale, 1997, s ). Den kvalitative metode med fænomenologisk tilgang er valgt, fordi den vurderes bedst til at belyse de psykosociale aspekter af den ketogene diæt. Med valget af den fænomenologiske tilgang, er der samtidig sket et fravalg af hermeneutikken, da denne mere beskæftiger sig med forståelsen, som skabes ud fra for-forståelsen og be- eller afkræftelse heraf (Birkler, 2009, s. 96). Ønsket med det kvalitative arbejde i denne opgave er netop at være så åben som muligt, og at undgå en for-forståelse, og risiko for, at denne vil påvirke data. 5.2 Deltagerobservation Den første del af den kvalitative metode er deltagerobservation, som finder sted på Epilepsihospitalet Filadelfia. Denne form for kvalitativ arbejdsmetode giver mulighed for at observere et bestemt område, og samtidig selv at deltage i en virkelighed eller et fællesskab (Tjørnhøj-Thomsen & Whyte, 2007, s ). Situationen påvirkes altid af forskerens tilstedeværelse, men observationen og deltagelsen planlægges ikke af forskerne, men af de mennesker man observerer (Ibid., s ). Deltagerobservation vurderes i det konkrete tilfælde som et godt værktøj til at danne fundament for den videre kvalitative empiriindsamling. Det vil give en god vidensmæssig baggrund samt skabe en relation til informanterne, da disse alle følges på Epilepsihospitalet Filadelfia. 5.3 Forskningsinterview I forbindelse med deltagerobservationen, udføres et forskningsinterview af en mor, der på tidspunktet for interviewet er indlagt med sit barn på Epilepsihospitalet Filadelfia. Interviewet indsamler kvalitative data samt giver et indblik i familiens hverdag med et barn på diæt (Kvale, 1997, s. 129). Interviewet udformes som et halvstruktureret interview, hvor en række overordnede spørgsmål og temaer besvares. Når et interview opbygges halvstruktureret, giver det forskerne mere frihed til at være åbne overfor det informanterne fortæller, og spørgsmålene kan tilpasses undervejs, og eventuelle oplysninger kan forfølges yderligere (Ibid.). Informanten fra dette interview ønsker fuld anonymitet, hvorfor der ved referencer anvendes opdigtede navne til hende og hendes barn. 5.4 Fokusgruppeinterview Udover forskningsinterviewet udføres et fokusgruppeinterview med mødre, der alle har et barn med intraktabel epilepsi, og som er på ketogen diæt på tidspunktet for interviewets udførelse. 23

25 Fokusgruppeinterview vælges med henblik på at opnå en interaktion deltagerne imellem. Informanterne vil have mulighed for at dele hinandens erfaringer og oplevelser samt muligheden for at diskutere forskellige aspekter ved en hverdag med et barn på ketogen diæt (Halkier, 2002, s ). Interviewet er, tillige med forskningsinterviewet, halvstruktureret, og spørgsmål og temaer er de samme, hvorfor besvarelserne fra de to interviews bruges i samme analyse. Der er givet tilladelse til, at disse informanters rigtige fornavne samt navnene på deres børn nævnes i opgaven. 5.5 Bearbejdning af data Under deltagerobservationen noteres feltnoter i stikordsform. Efterfølgende omskrives disse til en beskrivende tekst, som der refereres til i opgaven. De kvalitative interviews optages på diktafon, hvorefter lyddata transskriberes til skrevet tekst. Transskriptionen er i første omgang en ordret gengivelse af informanternes svar og fortællinger. Resultatet af dette er en meget lang og omfattende interviewtekst, hvorfor transskriptionen inddeles i temaer og analyseres ved udvælgelse af centrale svar. En del af udvælgelsen er en meningskondensering, hvor talesprog skrives om til skriftsprog, men hvor sammenhængen stadig fremgår (Kvale, 1997, s. 190). Når der i opgaven refereres til de kvalitative interviews, gøres dette ved henvisning til den transskriberede tekst, således at der skrives informantens navn og linjenummer hvori citatet står f.eks. (Lotte, l. 45). 5.6 Etik Ved indsamling af kvalitativ empiri, og særligt når det vedrører emner af følsom og privat karakter, er det vigtigt, at man som forsker gør sig nogle etiske overvejelser om empiriindsamlingens udformning. I det konkrete tilfælde kan man læne sig op ad fagetiske retningslinjer for kliniske diætister (Thaysen, Christensen, Saaek, Winther & Beck, 2002). Her er det bl.a. centralt, at man tager udgangspunkt i patientens rettigheder som menneske, herunder retten til autonomi samt patientens ret til ikke at blive skadet. Dertil skal patienten give informeret samtykke, og diætisten skal værne om patientens ret til værn om personlige oplysninger (Ibid.). I nærværende opgave imødekommes ovenstående bl.a. ved, at alle informanterne forud for interviewene tilsendes skriftlig information. Heri oplyses bl.a. om interviewenes formål og retten til anonymitet (se bilag 1). Desuden har den halvstrukturerede interviewguide også til formål at værne om informanternes ret til autonomi, da de på denne måde selv sætter dagsordenen for samtaleemnerne. 24