Epilepsi og den ketogene diæt - evidens, anvendelse og konsekvens

Transkript

1 Epilepsi og den ketogene diæt - evidens, anvendelse og konsekvens 5. eksterne opgave, bachelorprojekt Tegn: januar 2013

2 Resumé Epilepsi og den ketogene diæt - evidens, anvendelse og konsekvens Ca. 30 % af alle børn med epilepsi er svære at behandle med medicin. Derfor har man siden 1920 erne behandlet disse med den ketogene diæt. Dette er en meget restriktiv og fedtholdig diæt, der har til formål at ændre hjernens energiomsætning, så der i stedet for glukose forbrændes ketonstoffer. Dette efterligner fastemetabolismen, som har vist sig effektiv på epileptiske anfald. Diæten anvendes kun få steder i Danmark. Formålet med opgaven er at undersøge evidensen bag den ketogene diæt samt diætens indgriben i familiernes hverdag. Dette gøres dels via et litteraturstudie og dels via egen indsamling af kvalitativ empiri. Empiriindsamlingen tager udgangspunkt i en kort praktik på Epilepsihospitalet Filadelfia. Ud fra de inkluderede studier er der meget, der tyder på, at den ketogene diæt er en god behandlingsmulighed til de børn, der ikke kan behandles medicinsk. Det er dog svært at drage en endegyldig konklusion ud fra så få studier. Diæten er meget restriktiv og har stor psykosocial indgriben i familiernes hverdag. På trods af dette, synes familierne, at det er det hele værd, da diæt er en mindre stressfaktor end anfald. Om end megen erfaring peger på, at den ketogene diæt er en effektiv behandlingsmetode, ses der en tendens til, at diæten altid er sidste løsning. Dette er måske dels et resultat af, at kendskabet til den ketogene diæt er lille og dels at traditionen for brugen af medicin i Danmark er stor. Pga. diætens effekt synes der dog at være et behov for, at viden om og erfaring med diæten og dens anvendelse deles, så flere diætister og læger i landet opnår kompetencer til at behandle børn med intraktabel epilepsi på denne måde. 1

3 Abstract Epilepsy and the ketogenic diet - evidence, use and consequence About 30 % of all children with epilepsy are difficult to treat medically. Since the 1920ies these children have been treated with the ketogenic diet. It is a very restrictive and fatty diet that changes the energy conversion of the brain in order to burn ketone bodies instead of glucose. This is an imitation of the metabolism of fasting, which has been proven effective in the reduction of epileptic symptoms. The diet is used few places in Denmark. The aim of this paper is to look into the evidence underlying the ketogenic diet and into how the diet influences the everyday life of the families. This will be done through a literature study and a collection of qualitative data. The qualitative research will take basis at the hospital of epilepsy, Filadelfia. The literature indicates that the ketogenic diet is a good option of treatment for the children who cannot be treated medically. However, it is difficult to make any definite conclusions from this amount of literature. The diet is very restrictive, and it has a big influence on the everyday life of the families. In spite of this, the families feel, that it is all worth it, since the diet is less of a stressor than the epileptic symptoms. Even though experience points to the effect of the ketogenic diet, there is a tendency, that the diet is the last solution. This could be a result of the lack of knowledge about the diet, or because of the tradition concerning the use of medicine in Denmark. Because of the effect, there seems to be a need for sharing knowledge and experience with the diet, so that more clinical dietitians and doctors will gain the competences to treat children with intractable epilepsy this way. 2

4 Indholdsfortegnelse 1.0 Indledning (Julie) Problemformulering Præcisering og afgrænsning (Susanne) Opgavens struktur (Susanne) Teoretisk baggrund Epilepsi (Susanne) Ketogen Diæt (Susanne) Behandling af epilepsi med ketogen diæt (Julie) Ketonstoffer (Julie) Glukoserestriktion (Julie) Polyumættede fedtsyrer (Susanne) Sammenfatning (Julie) Stress og mestring (Susanne) Tilgange til helbred og sygdom (Susanne) Oplevelse af sammenhæng (Julie) Mestring (Julie) Metode kvantitativ del Valg af metode (Julie) Litteratursøgning (Julie) Valg af litteratur (Julie) Litteraturgennemgang Matrix over randomiserede kontrollerede studier (Susanne) Matrix over kohortestudier (Julie) Supplerende litteraturgennemgang (Julie) Freeman, Vining, Kossoff, Pyzik, Ye & Goodman, 2009 (Susanne) Neal, Chaffe, Schwartz, Lawson, Edwards, Fitzsimmons, Whitney & Cross, 2008 (Julie) Neal, Chaffe, Schwartz, Lawson, Edwards, Fitzsimmons, Whitney & Cross, 2009 (Julie) Kang, Lee, Lee, Lee, Eom, You & Kim, 2011 (Susanne) Hong, Turner, Hamdy & Kossoff, 2010 (Susanne) Kang, Chung, Kim & Kim, 2004 (Susanne)

5 4.10 Freeman, Vining, Pillas, Pyzik, Casey & Kelly, 1998 (Julie) Marsh, Freeman, Kossoff, Vining, Rubenstein, Pyzik & Hemingway, 2006 & Hemingway, Freeman, Pillas & Pyzik, 2011 (Julie) Sammenfatning (Susanne) Metode kvalitativ del Valg af metode (Susanne) Deltagerobservation (Susanne) Forskningsinterview (Susanne) Fokusgruppeinterview (Susanne) Bearbejdning af data (Susanne) Etik (Susanne) Kvalitativ empiri (Julie) Deltagerobservationsstudie (Susanne) Informanter til forskningsinterview (Julie) Resultater Psykosociale udfordringer i hverdagen (Susanne) Betydningen af diætetisk behandling over for medicinsk behandling (Susanne) Opvejning af fordele og ulemper (Julie) Livet efter ketogen diæt (Julie) Sammenfatning (Julie) Diskussion Opgavens metoder (Julie) Hypoteserne bag den ketogene diæt (Susanne) Den ketogene diæt (Julie) Litteraturens kvalitet og validitet (Susanne) Kvantitative data overfor kvalitative data (Julie) Optimering af behandlingen (Julie) Behandlingsformer (Julie) Oplevelse af sammenhæng (Susanne) Praksisrelaterede overvejelser (Susanne) Konklusion Perspektivering (Julie)

6 Litteraturliste Bilag 1: Kontrakt/information til informanterne Bilag 2: Interviewguide

7 1.0 Indledning I den første måned havde han tusindvis af anfald... jeg holdt op med at tælle, når han ramte 70 på en tilfældig dag. Vi mødtes med vores læge, som fortalte, at den ketogene diæt var en mulighed, men at hun gerne ville prøve medicin først... og det gjorde vi så! Resultatet blev et zombie-agtigt barn, der stadig havde anfald. Jeg mødte så diætisten. Hun spurgte, om han kunne drikke fløde eller spise mere smør. Min mave vendte sig ved tanken. Det tog 45 minutter at tilberede hans første ketogene måltid. Jeg græd, som jeg aldrig havde grædt før, men på én eller anden måde kom vi igennem det, og den næste morgen havde han kun fem anfald. Fem!!! (oversat fra engelsk. Freeman, Kossoff, Freeman & Kelly, 2007, s. 35). Virksomheden som klinisk diætist omfatter diætbehandling af ernæringsrelaterede sygdomme, som f.eks. diabetes, allergi og hjertekarsygdomme (Sundhedsstyrelsen, 1996). Umiddelbart synes dette ikke at omfatte neurologiske sygdomme som epilepsi, men som det fremgår af citatet, er det muligt, at en klinisk diætist kan være med til at gøre en forskel for børn med epilepsi, der ikke kan behandles medicinsk. Dette drejer sig om ca. 30 % af alle børn med epilepsi (Dansk Epilepsiforening, d). På den baggrund er det interessant at undersøge den diætetiske behandling af børn med intraktabel epilepsi. Såfremt der er belæg for at anvende den ketogene diæt til disse børn, kan man måske forestille sig, at det kunne få en betydning for den kliniske diætists tilstedeværelse i fremtidige forløb. Ydermere kunne det måske føre til en udvidelse af den kliniske diætists generelle virksomhedsområde, til også at omfatte behandling af ikke umiddelbart ernæringsrelaterede sygdomme. Den ketogene diæt er en meget fedtholdig diæt, hvormed man forsøger at efterligne fastemetabolismen, hvor hjernen forbrænder ketonstoffer frem for glukose. Dette skulle reducere eller helt fjerne de epileptiske anfald (Ibid., s. 19). Den ketogene diæt er dog ikke nogen simpel diæt. Den inkluderer fødevarer, som man normalt skal begrænse indtaget af, tilberedningsprocessen er omfattende og diæten kræver meget på det personlige plan. Måske er det grundet den ketogene diæts komplekse natur, at kendskabet til den i praksis samt anvendelsen af den er minimal. Måske er det fordi vi som fagfolk formoder, at diætens indgriben i familiernes hverdag er for stor i forhold til udbyttet. Uanset hvad, er det et faktum, at man i 6

8 Danmark kun vejleder i diæten på Rigshospitalet, Odense Universitetshospital og på Epilepsihospitalet Filadelfia (Dansk Epilepsiforening, e). For at undersøge disse forhold nærmere, indledtes dette bachelorprojekt med et tre dages studiebesøg og observationsstudie på Epilepsihospitalet Filadelfia. Studiebesøget kom til at fungere som et vidensmæssigt fundament for hele udarbejdelsen af opgaven, og ikke mindst var den medvirkende til at belyse relevante problematikker i relation til den ketogene diæt. 1.1 Problemformulering Vi ønsker at undersøge evidensen bag diætbehandling af børn med intraktabel epilepsi, med henblik på at vurdere anvendelsen af den ketogene diæt. Derudover ønsker vi at undersøge, hvordan den ketogene diæt anvendes i praksis samt undersøge og diskutere diætens indgriben i familiens hverdag. 1.2 Præcisering og afgrænsning Der findes mange forskellige former for epilepsi, og dermed også mange primært medicinske behandlingsmuligheder. Denne opgave fokuserer imidlertid kun på børn med medicinsk intraktabel epilepsi. Med intraktabel forstås epilepsi, der er meget svær at behandle (Nørgaard, 2009, s. 387). Dette fokus er valgt, idet det netop er denne gruppe, der behandles med den ketogene diæt, og det drejer sig primært om epilepsiformerne infantile spasmer og Lennox Gastaut Syndrom (LGS) (Freeman et al., 2007, s. 66). Ved at have valgt børn med intraktabel epilepsi, er der sket et fravalg af de epilepsiformer, der behandles på god vis med medicin, og derfor typisk ikke sættes på ketogen diæt. Grunden til, at opgaven fokuserer på børn, er dels, at det i opgaven ønskes belyst og diskuteret, hvilke psykosociale udfordringer og konsekvenser, der er for en familie med et barn på ketogen diæt, og dels, at de fleste studier på området handler om børn. Desuden ses det, at en reduktion i anfald er mest sandsynlig hos dem, der har haft epilepsi i kortest tid - dette er således ofte børn (Henderson, Filloux, Alder, Lyon & Caplin, 2006). Samtidig henvises der til, at den ketogene diæt nemmere accepteres af de yngre børn frem for voksne, for hvem den ofte synes for restriktiv (Ibid.). Opgaven er således rettet mod børn i alderen 0-16 år. 1.3 Opgavens struktur Opgaven vil være delt ind i en indledende del, en hoveddel og en afsluttende del. Den indledende del vil bestå af en teoretisk gennemgang af epilepsi og den ketogene diæt, herunder forskellige former af diæten. Hertil gennemgås fastemetabolismen samt virkningsmekanismerne 7

9 bag den ketogene diæt. Den teoretiske baggrund afsluttes med en gennemgang af teori vedrørende stress og mestring. Opgavens hoveddel vil endvidere være todelt en kvantitativ og en kvalitativ del. Første del vil bestå af en gennemgang af den kvantitative litteratur, der relaterer sig til evidensen bag den ketogene diæt. I gennemgangen vil syv forskellige studier blive beskrevet og relevant data trukket ud. Hoveddelens anden del vil bestå af en gennemgang af den indsamlede kvalitative empiri, der belyser de psykosociale aspekter ved den ketogene diæt. Grundet hoveddelens to forskellige afsnit med hver sin metode, tildeles hver del sit eget metodeafsnit. Hoveddelen afsluttes med diskussionen, hvori bl.a. de kvalitative resultater vil blive diskuteret overfor teorien om stress og mestring. Endelig afsluttes opgaven med praksisrelaterede overvejelser, konklusion og perspektivering. 2.0 Teoretisk baggrund Nedenstående afsnit redegør for teorien bag den ketogene diæt. Her gennemgås epilepsi og behandling. Dernæst et afsnit om den ketogene diæt, og endelig et afsnit om behandlingen med diæten samt virkningsmekanismerne bag. Derudover vil relevant teori om stress og mestring blive gennemgået. 2.1 Epilepsi På landsplan har mellem og mennesker epilepsi, og ca af disse er børn (Dansk Epilepsiforening, a). Hos nogle af disse børn forsvinder epilepsien igen efter nogle år (Dansk Epilepsiforening, b). Et epileptisk anfald opstår, når der er hyperaktivitet i større eller mindre dele af storhjernebarken (Haug, Sand & Sjaastad, 2006, s. 126). I storhjernebarken findes de områder af hjernen, som er ansvarlige for sanseindtryk, bevidst styring af kropsbevægelser og forskellige intellektuelle aktiviteter (Ibid., s. 125). En hyperaktivitet i det motoriske center vil eksempelvis give motoriske forstyrrelser i form af kramper. Hyperaktiviteten kan være af genetiske eller metaboliske årsager samt skader eller misdannelser på hjernen (Smed, 2009, s ). Heraf kan tuberøs sklerose nævnes, som er en arvelig sygdom, der bl.a. medfører godartede svulster i hjernen, og denne sygdom kan derfor medføre epilepsi (Sundhed, 2010a). Der findes forskellige anfaldstyper. Den ene slags kaldes for generaliserede eller tonisk-kloniske anfald, hvor der er forstyrrelser i hele hjernen. Disse medfører bevidstløshed, stivhed, afgang af urin og afføring, toniske og kloniske kramper. En anden type er fokale anfald, hvor det er et begrænset 8

10 område af hjernen der er påvirket. Disse anfald opleves både som simple, hvor man er upåvirket, og de komplekse, hvor bevidstheden påvirkes og hukommelsen kan svigte. Den sidste anfaldstype, der bør nævnes, er et sekundært generaliseret anfald, som ligner det generaliserede anfald, men udløses af et fokalt anfald (Ibid., s ). Man får diagnosen epilepsi ud fra typen af anfald og udfald af elektroencefalografi (EEG) (Ibid.). EEG fungerer ved hjælp af elektroder, der registrerer hjernens elektroniske signaler (Sundhed, 2010b). Som beskrevet under afgrænsning, beskæftiger denne opgave sig primært med infantile spasmer og Lennox-Gastaut syndrom. Begge disse former debuterer i børneårene. Typerne af anfald er forskellige for de to syndromer, og de adskiller sig også ved årsagen til syndromet. Infantile spasmer skyldes ofte en medfødt hjerneskade, mens årsagen til Lennox-Gastaut syndrom endnu er ukendt (Dansk Epilepsiforening, c). Af behandlingsmuligheder bruges den medicinske behandling til de fleste børn med epilepsi. Ca. 2/3 oplever god effekt af det første præparat, der afprøves. Der vil imidlertid stadig være ca. 30 % af børnene, der ikke oplever nogen effekt af medicinen (Dansk Epilepsiforening, d). Har barnet ikke responderet på 2-3 præparater, har undersøgelser vist, at det sjældent responderer på det fjerde eller femte. Derfor bør en anden behandling sættes ind, og den ketogene diæt en mulighed (Freeman et al., 2007, s. 6). 2.2 Ketogen Diæt Den ketogene diæt indeholder meget fedt og små mængder kulhydrat og protein. Energiindtaget i diæten er reduceret, men bliver tilpasset barnets behov (Shaw & Lawson, 2001, s ). Diæten findes i flere former. Den ene er den klassiske ketogene diæt, som består af op til 90 E% fra fedt, primært langkædede fedtsyrer (LCT) og 10 E% fra kulhydrat og protein. Dette giver en ratio på 4:1 hvilket vil sige, at der går 4 g fedt til 1 g protein og kulhydrat. Ved meget små børn bruges en lavere ratio. Proteinindtaget skal følge WHO s anbefalinger for børn, så behovet dækkes (Shaw & Lawson, 2001, s. 226). En anden diæt er en MCT ketogen diæt, som primært er baseret på de mellemkædede fedtsyrer. MCT giver et større udbytte af ketonstoffer, idet MCT kan passere frit direkte til leveren, hvor de oxideres. Dette er modsat LCT, som dels oplagres i fedtvævet, og dels skal transporteres ind i leveren ved hjælp af transportmekanismer (Borup, 2010, s. 265). Derfor giver MCT-diæten mere plads til kulhydrat og protein. Den kræver dog længere opstart pga. bivirkninger, og det opleves, at den er mindre appetitlig (Shaw & Lawson, 2011, s ). Endnu en diæt-form er en modificeret udgave af den klassiske diæt, som kaldes modificeret 9

11 Atkins diæt. Denne diæt bygger på de samme principper som den klassiske diæt, men giver plads til flere kulhydrater og proteiner, og er derfor mindre restriktiv (Epilepsihospitalet). Den ketogene diæt er en restriktiv og nøje udregnet diæt, som er tilpasset det enkelte barn både indenfor behov og præferencer (Freeman et al., 2007, s. 21). Diætplanen skal følges ned til hvert eneste gram, og selv små fravigelser kan give anfald (Ibid., s ). Den ketogene diæt er forbundet med nogle bivirkninger som bl.a. opkast, diarré, madlede samt de mere sjældne som nyresten og væksthæmning (Ballaban-Gil, 2004, s ). 2.3 Behandling af epilepsi med ketogen diæt Man begyndte at behandle epilepsi med den ketogene diæt allerede i 1920 erne. Dette udsprang af, at man opdagede, at børn med epilepsi, der fastede, kunne opnå en reduktion i anfald (Freeman et al., 2007, s. 25). Ved faste indtræder en række mekanismer. Først sker der nogle hormonelle ændringer, som bl.a. gør, at kroppen forsøger at undgå hypoglykæmi, og derudover mindskes den perifere udnyttelse af glukose (Hessov & Jeppesen, 2011, s. 14). Endnu vigtigere i forhold til det konkrete emne er dog de ændringer, der sker i energiomsætningen under faste. Når kroppen ikke længere får føde, betyder det også, at kroppens naturlige tilførsel af glukose bortfalder. Dette får den konsekvens, at næsten al energi vil komme fra kroppens fedtdepoter. Dette betyder endvidere, at blodets koncentration af frie fedtsyrer stiger, og flere vitale organer begynder at bruge fedt som brændstof frem for glukose. Hjernen kan dog ikke umiddelbart ændre sin energiomsætning til frie fedtsyrer, idet disse ikke kan passere blod-hjerne-barrieren. I stedet begynder hjernen, når mængden af glukose ikke længere er tilstrækkelig, at udnytte de ketonstoffer, der dannes ved den intracellulære β-oxidation af fedtsyrerne. Ketonstofferne kan godt passere blod-hjerne-barrieren. Dette betyder, at blodets koncentration af ketonstoffer hurtigt stiger, og inden for kort tid vil ketonstofferne dække ca. 50 % af hjernens energiforbrug. Det faktum, at hjernen efterhånden får en ny energikilde bevirker samtidig, at glukoneogenesen i kroppen nedsættes fra produktion af 180 g glukose i døgnet til kun 80 g glukose i døgnet, netop fordi en stor del af hjernens energibehov er dækket via ketonstofferne, og hjernen derfor tilpasser sig sit nye brændstof (Ibid., s ). Det formodes, at effekten af den ketogene diæt må skyldes den ændrede energiomsætning. Det er dog til stadighed svært at finde den helt sikre årsag til, hvorfor diæten har en krampestillende effekt (Freeman et al., 2007, s. 26). Der er både blandt forskerne og i praksis usikkerhed omkring, hvor vidt det er ketonstofferne, der er det centrale, eller om det i virkeligheden nærmere skyldes glukoserestriktionerne, eller måske noget 10

12 helt tredje (Ibid., s. 37). Derfor gennemgås nedenfor tre bud på, hvilke virkningsmekanismer der er centrale i forhold til behandling med ketogen diæt ketonstoffer, glukoserestriktion og frie polyumættede fedtsyrer. Disse tre er primært valgt på baggrund af den kvalitative empiriindsamling. 2.4 Ketonstoffer I litteraturen retter man fokus mod ketonstofferne beta-hydroxybutyrat (BHB), acetone og acetoacetat (Freeman et al., 2007, s ). Rationalet bag er, som nævnt ovenfor, at ketonstofferne ændrer energiomsætningen i hjernen (Bough & Rho, 2007) BHB er det ketonstof man oftest måler på i blodet, og som dermed også tit bruges som effektmål for den ketogene diæt (Ibid.). Der menes at være en sammenhæng mellem ketonæmi og en krampestillende effekt. Dog er denne sammenhæng ikke statistisk signifikant, og man kan derfor ikke sige med sikkerhed, at et højt niveau af BHB i blodet er korreleret med en reduktion af epileptiske anfald (Ibid.). Til gengæld er der noget der peger på, at andre ketonstoffer end BHB måske har en krampestillende effekt. I dyreforsøg har man set, at særligt acetone, men også acetoacetat giver en umiddelbar beskyttende effekt. Dette er senere blevet bekræftet i et forsøg med syv patienter på ketogen diæt (Ibid.). Selvom der ikke er decideret evidens for, at ketonstofferne direkte kan medføre en krampestillende effekt, er det alligevel relativt sikkert, at en vedligeholdt ketose kan have en positiv effekt på epileptiske anfald. Dette kan muligvis tilskrives, at kroppen tilpasser sig ketosen, frem for at ketosen har en direkte effekt (Ibid.). 2.5 Glukoserestriktion Glukoseindtaget på den ketogene diæt holdes på et absolut minimum. Nogle forskere hævder, at det netop er dette restriktive glukoseindtag, der er det centrale, når det kommer til virkningsmekanismerne bag diæten (Bough & Rho, 2007). Fordi diæten, som tidligere nævnt, er let reduceret i energi og samtidig er lav i glukose, medfører ketose et fald i blodglukose. Her diskuteres det, om dette konstant lavere niveau af glukose i blodet, medfører en undertrykkelse af den abnorme følsomhed i cellerne, der normalt ville fremkalde et anfald. Det er tillige påvist i et studie, at der ses en korrelation mellem blodglukose og risikoen for anfald (Ibid.). Samtidig er reduktionen af energiindtaget heller ikke irrelevant. I førnævnte studie arbejdede man ud fra en hypotese om, at kalorierestriktioner reducerer energiproduktionen via glykolysen. Dette 11

13 vil begrænse neuronernes evne til at opnå og vedligeholde høje niveauer af synaptisk aktivitet, og fordi denne aktivitet er nødvendig for dannelsen af anfald, vil det i sidste ende medføre en reduktion (Ibid.). En anden hypotese, der relaterer sig til glukoserestriktioner er, at den lave tilførsel af glukose aktiverer ATP-følsomme kaliumkanaler, og dette i sig selv skulle have en anfaldsreducerende effekt (Ibid.). Kaliumkanalerne er receptorer i centralnervesystemet, og de styrer cellemembranernes følsomhed for ADP og ATP. Ved lave ADP- og ATP-ratioer aktiveres kaliumkanalerne og medfører en hyperpolarisering af membranerne. Dette mindsker cellens mulighed for at udvikle et anfald. Den begrænsede tilførsel af glukose medfører de lave ADP- og ATP-ratioer inde i cellen, og det er på denne måde, at glukoserestriktioner i sidste ende medfører en reduktion af anfald (Ibid.). Der er således heller ikke enighed om, hvilken rolle glukoserestriktionerne præcist spiller, og ej heller, hvor central denne rolle er i den store sammenhæng. 2.6 Polyumættede fedtsyrer Polyumættede fedtsyrer (PUFA) menes også at spille en rolle i virkningsmekanismerne bag den ketogene diæt. Her er det især dokosahexanoensyre og eikosapentaensyre, der begge er n-3 fedtsyrer samt arachidionensyre, der er en n-6 fedtsyre, der er i fokus (Bough & Rho, 2007). Forskere har udført forsøg, hvor PUFA undersøges, og disse forsøg har givet anledning til at mene, at PUFA kan minimere nervernes følsomhed og epileptiske anfald. PUFA kan blokere for anfald på flere måder. F.eks. er det set, at PUFA hæmmer de spændingstyrede natrium- og kaliumkanaler, hvorved nervernes følsomhed mindskes (Ibid.). Også i cellens mitokondrie har PUFA en betydning. I mitokondriets indre membran sidder de såkaldte ukoblede proteiner (UCP), der sørger for at lade protoner komme ind i matrix. Disse proteiner har flere funktioner, bl.a. i regulering af nervernes evne til at blive stimuleret, nervens overlevelse, og de er med til at reducere dannelsen af reaktive iltforbindelser. Studier peger på, at PUFA er nødvendig for at UCP kan fungere. Endelig skulle PUFA have en positiv effekt ved at øge produktionen af ATP. Via en øget ATPkoncentration, gives en længere og forbedret aktivitet af natrium-kalium-pumpen, hvilket medfører at cellen hyperpolariseres og hvilemembranpotentialet reduceres. Risikoen for anfald reduceres derved (Ibid.). 2.7 Sammenfatning Det kan synes som om, at man med behandlingen med den ketogene diæt, har lidt en omvendt rækkefølge man anvender diæten, men kender egentlig ikke de konkrete virkningsmekanismer. 12

14 Der spekuleres i, at det til stadighed er ketonstofferne og dermed opnåelsen af ketose, der spiller den afgørende rolle ift. anfaldskontrol. Alternativt kunne det centrale være, at glukoseindtaget er meget restriktivt, og at virkningsmekanismen kan være en kontrol af de ATP-følsomme kaliumkanaler, der via en hyperpolarisering af cellemembranen, forhindrer anfald. Endelig kunne det afgørende være valget af fedtsyrer, hvor særligt de frie polyumættede fedtsyrer har en gavnlig effekt på cellernes energi (Bough & Rho, 2007). Man kunne måske også argumentere for, at virkningen bag den ketogene diæt i virkeligheden skyldes et samspil af de tre (Ibid., s. 46). 2.8 Stress og mestring Da denne opgaves problemstilling, foruden evidensen bag diæten, også handler om diætens indgriben i familiernes hverdag, er det relevant at se på, hvordan familierne mestrer disse udfordringer. Til dette vurderes Aaron Antonovskys teori om oplevelse af sammenhæng god, idet denne teori henvender sig til fagpersoner, der skal forholde sig til menneskers kamp i en stressfyldt verden (Antonovsky, 2000, s. 14). Den retter sig mod dem, der tillader sig at se ud over sygdommen, og dette stemmer godt overens med denne opgaves problemstilling, idet hensigten bl.a. er at se, hvordan epilepsien og den ketogene diæt påvirker familiernes hverdag og ikke blot på sygdommen og behandlingen i sig selv. Antonovskys teori vil blive diskuteret i forhold til den kvalitative empiri i diskussionsafsnittet. 2.9 Tilgange til helbred og sygdom Først og fremmest skelner Antonovsky mellem to forskellige tilgange til helbred og sygdom - den patogenetiske tilgang og den salutogenetiske tilgang. Ifølge Antonovsky rettes opmærksomheden i patogenese mod sygdommen alene, og ikke mod det menneske, som har sygdommen. Man udelukker således information om personens generelle tilstand, livssituation og lidelse, og det kan i sidste ende medføre, at man ikke opnår fuld forståelse for ætiologien bag den pågældendes helbredstilstand (Ibid., s ). Ifølge Antonovsky er det mere hensigtsmæssigt at have en salutogenetisk tilgang til helbred og sygdom, idet man her koncentrerer sig om det hele menneske og de ressourcer, der er til rådighed. Dette mindsker risikoen for en for ensidig opfattelse af personens situation (Ibid., s. 30). Hertil skriver Antonovsky, at salutogenese kan føre til en dybere forståelse og viden, og dette er en forudsætning for at mestre de stressorer, man stilles over for (Ibid., s. 23). Med stressorer forstås faktorer eller tilstande, der kan fremkalde stress for den enkelte (Gyldendal, a). Salutogenese handler således om mestringsmekanismer og om, hvordan man mestrer en given stressfaktor. 13

15 2.10 Oplevelse af sammenhæng Oplevelse af sammenhæng, herfra kaldet OAS, danner fundament for mestring, og defineres vha. tre begreber - begribelighed, håndterbarhed og meningsfuldhed (Ibid., s ). Ved begribelighed forstås, i hvilken udstrækning man opfatter de stimuli, man konfronteres med i sin hverdag, både i det indre og ydre miljø. Har man en stærk begribelighed, vil disse stimuli kunne passes ind i en sammenhæng og forklares (Ibid., s. 35). Det næste begreb, håndterbarhed, relaterer sig til oplevelsen af, hvorvidt man har tilstrækkelige ressourcer til rådighed, til at håndtere de stressorer, man udsættes for. Har man en stærk oplevelse af håndterbarhed, vil man affinde sig med de udfordringer, man møder og se muligheder deri (Ibid., s.36). Det sidste begreb er meningsfuldhed. Har man en stærk følelse af meningsfuldhed, tager man de uheldige ting, der sker i livet til sig, og ser disse som en udfordring, og forsøger at finde en mening med dem. Tillige vil man opleve, at uanset hvad livet fører med sig, er det noget, der er værd at bruge energi på og engagere sig i (Ibid., s ). Disse tre komponenter skal alle være til stede for opnåelse af OAS. Man behøver imidlertid ikke at tildele dem lige stor vægt. Meningsfuldhed synes at være det mest centrale, idet dette danner grundlag for motivation. Dernæst er begribelighed en vigtig faktor, idet dette skaber forståelse, og begribelighed er på den måde fundamentalt ift. en senere håndtering. Således er de tre komponenter afhængige af hinanden, og samspillet mellem dem skaber OAS (Ibid., s. 40) Mestring Som nævnt i det foregående afsnit, danner OAS fundament for mestring. Det er dog vigtigt at sige, at OAS ikke er en decideret mestringsteknik, men netop grundlaget for, at man har mulighed for at mestre de situationer, man havner i (Ibid., s. 153). Ifølge Antonovsky er en stærk OAS korreleret med en god mestringsevne. Styrken af OAS bestemmer således, hvordan man forholder sig til en stressfaktor (Ibid., s. 152). En stærk OAS kan endvidere bevirke, at stressorer ikke udvikler sig til decideret stress, men at man i stedet formår at bruge dem som en modstandsressource (Ibid., s ). Personer med stærk OAS vil altså ofte definere stimuli som ikke stressende, og de er i stand til at tilpasse sig situationen (Ibid., s. 148). Problemer ses altså som en udfordring snarere end en byrde, og disse personer oplever motivation til handling, frem for at være lammede i situationen (Ibid., s. 152). 14

16 3.0 Metode kvantitativ del 3.1 Valg af metode For at vurdere evidensen bag anvendelsen af den ketogene diæt, er det nødvendigt med en objektiv, naturvidenskabelig tilgang, hvor litteraturen på området gennemgås. Positivismen danner grundlag for den naturvidenskabelige metode, og nøgleordene inden for denne tankegang er målbarhed, analyse, syntese, årsag og verificerbarhed (Birkler, 2009, s. 54). Således er denne del af opgaven et litteraturstudie, hvor en række studier kritisk gennemgås med henblik på at vurdere, om der er evidens for at behandle intraktabel epilepsi med den ketogene diæt. 3.2 Litteratursøgning Litteratursøgningen er primært foretaget ud fra en fritekst søgning på PubMed, som er en sundhedsvidenskabelig database med videnskabelige artikler. Søgeordene på PubMed har været ketogenic diet AND epilepsy, ketogenic diet AND infantile spasms og ketogenic diet AND intractable epilepsy. Som begrænsninger til disse søgninger er der kun søgt på studier på mennesker, kliniske studier, meta-analyser, randomiserede kontrollerede studier og kohorter. Disse begrænsninger er valgt med tanke på at finde litteratur med højest mulig validitet. Under søgningen har der ikke været begrænsning på litteraturens alder. Foruden søgningen på PubMed, er litteratursøgningen foretaget ud fra referencelisterne på allerede funden litteratur. Disse er brugt for at sikre, at alle store, væsentlige studier inddrages i opgaven. 3.3 Valg af litteratur Som nævnt er der primært søgt på litteratur med høj validitet. Endvidere er prospektive studier prioriteret, idet der med disse er forbundet en mindre usikkerhed end ved retrospektive studier (Andersson, 2008, s. 88). Ud fra søgningen er fire randomiserede kontrollerede studier (RCT) og tre kohorter blevet valgt til gennemgang. Begge disse studiedesigns har en høj bagvedliggende evidens (Kjøller, Juel & Kamper-Jørgensen, 2007, s ). Den højeste evidens og styrke findes ved et RCT-studie. Her har man som minimum én interventionsgruppe og én kontrolgruppe, der sammenlignes med hinanden. Deltagerne tildeles én af grupperne på tilfældig vis (Ibid.). Et RCTstudie er et eksperimentelt studie, da man ikke blot observerer, men påvirker grupperne for at undersøge en effekt. Et kohortestudie har også en høj grad af evidens, men modsat RCT-studier, er et kohortestudie et observationsstudie (Ibid., s. 82). I et kohortestudie følger man en population i en tidsperiode mens man observerer incidensen af en sygdom eller andet (Ibid., s ). 15

17 Grundet kravene til evidens i litteraturen til opgaven, var der kun et begrænset antal studier, der var kvalificerede til gennemgang. På trods af dette, fastholdes kravet til evidens i opgaven, idet der prioriteres få studier af god kvalitet frem for flere studier af ringere kvalitet. Selvom der ikke i selve søgningen var begrænsning på litteraturens alder, er der i udvælgelsen alligevel prioriteret studier fra 1997 og frem. Dette skyldes, at anvendelsen af den ketogene diæt her fik en renæssance ironisk nok på grund af den amerikanske film, First, Do No Harm, om en desperat familie, der kæmper mod medicinalindustrien ved at behandle sin epileptiske søn med den ketogene diæt. Siden 1997 er der således også blev lavet nye studier til underbyggelse af den voksende anvendelse (Freeman et al., 2007, s ). Studierne er blevet analyseret ved hjælp af checklister fra Center for Kliniske Retningslinjer med henblik på at vurdere, hvor vidt de enkelte studiers metoder lever op til kravene for studiets design. Til baggrunds- teori- og diskussionsafsnittet har kravene til litteraturens kvalitet været anderledes, idet litteraturen her ikke skal bruges til vurdering, og der er således også brugt reviews, lærebøger og artikler. 4.0 Litteraturgennemgang I det følgende afsnit gennemgås den valgte litteratur. Det har været svært at finde tilstrækkelig litteratur med høj evidens, hvis hovedformål har været at undersøge effekten af den ketogene diæt. Derfor vil der nedenfor også blive gennemgået studier med andre hovedformål, men da opgavens problemstilling er rettet mod selve effekten af diæten, vil det være resultater i forhold til dette, der fremhæves. Litteraturen fremstilles i matrix med supplerende kommentarer efterfølgende. 16

18 4.1 Matrix over randomiserede kontrollerede studier Studie Formål Deltagere Design / Intervention Vigtigste resultater Freeman et al., 2009 n = 20 Dobbeltblindet, crossover USA At undersøge effekten af den ketogene diæt til børn med Lennox- Gastaut Syndrom Alder: 0-10 år. Frafald: ingen Placebogruppe: klassisk ketogen diæt tilsat 60 g glukose Diætgruppe: klassisk ketogen diæt (tilsat sødemiddel, så opløsningerne smagte ens i de to grupper) Statistisk signifikant reduktion af anfald efter studiets afslutning på 12 dage (p=0,003). Ingen signifikant forskel mellem de to grupper. Neal et al., 2008 England Neal et al., 2009 England Kang et al., 2011 Korea At undersøge effekten af den ketogene diæt At sammenligne effekt og bivirkninger af hhv. klassisk- og MCTdiæt At undersøge forskellen på at været på diæt i 8 mdr. og > 24 mdr. n = 145 Alder: 2-16 år Frafald: 42 n = 145 Alder: 2-16 år Frafald: 98 n = 40 Alder: ½ - 5 år Frafald: 5 Varighed: 12 dage Ikke blindet Interventionsgruppe: klassisk ketogen diæt. Gruppen deltes op i en LCT- og en MCT-gruppe (til brug i nedenstående studie) Kontrolgruppe: spiste uændret Varighed: 3 mdr. Ikke blindet En gruppe på klassisk diæt og en gruppe på MCT-diæt. Varighed: 12 mdr. Ikke blindet Diætgruppe 1: klassisk ketogen diæt i 8 mdr. Diætgruppe 2: klassisk ketogen diæt i > 24 mdr. Signifikant forskel på de to grupper: Interventionsgruppe: 38 % reduktion. Kontrolgruppe: 37 % stigning. Signifikant sammenhæng mellem ketogen diæt og reduktion i anfald (p=0,0001). Lidt større reduktion i anfald på klassisk ketogen diæt. Dette var dog ikke statistisk signifikant. Ingen signifikant forskel i tolerance, men efter 3 mdr. på klassisk: mere energiløshed og opkast. Ingen signifikant forskel på de to grupper. 29 opnåede anfaldsfrihed. Varighed: henholdsvis 8 og 24 mdr. 17

19 4.2 Matrix over kohortestudier Studie Formål Deltagere Metode Vigtigste resultater Hong et al., 2010 n = 104 Klassisk ketogen diæt. Efter 24 måneder: USA Kang et al., 2004 Korea Freeman et al., 1998 USA Marsh et al., 2006 USA & Hemingway et al., 2001 USA At undersøge reduktionen af epileptiske anfald på ketogen diæt. At undersøge de komplikationer, der kan opstå som følge af den ketogen diæt. At evaluere på effekt og tolerance af den ketogene diæt. At vurdere effekten af den ketogene diæt efter 3-6 år på hhv. de, der gennemførte studiet og på frafald. gns. alder: 1,2 år Frafald: ingen n = 129 Gns.alder: 5,4 år Frafald: 67 n = 150 Alder: 1-16 år Frafald: 67 Gennemførte: n = 83 Frafald: n = 67 Børnene blev fulgt op efter henholdsvis 3, 6, 9, 12 og 24 mdr. Varighed: 24 mdr. Man kunne stoppe diæten tidligere, men stadig følges op efter 24 mdr. Gns.tid på diæt 1,3 år Klassisk ketogen diæt. Deltagerne blev fulgt op en gang i måneden. Studiet undersøger, foruden komplikationer, også effekten af den ketogene diæt. Varighed: >12 mdr. Klassisk ketogen diæt. Opfølgning ved 6 og 12 mdr. Varighed: 12 mdr. Opfølgning til ovenstående studie via telefonisk kontakt og/eller spørgeskema efter 3 til 6 år. Kun muligt at udføre opfølgning på 54 af de 67 frafald. Anfaldsfri: 33 % >90 % reduktion: 11 % % reduktion: 34 % <50 % reduktion: 24 % Effekt: Anfaldsfri: 27,9 % >50 % reduktion: 44,2 % <50 % reduktion: 27,9 % Komplikationer: Dehydrering: 46,5% Mave- og tarmproblemer: 10,1 % Anfaldsfri: 11 børn >90 % reduktion: 30 børn >50 % reduktion: 34 børn Gennemførte: Anfaldfri: 20 børn >90 % reduktion: 21 børn 15 børn stadig på diæt Frafald: Ca. 50 %: reduktion i anfald. Heraf 22 % anfaldsfri Ingen statistisk signifikant sammenhæng mellem effekt og tid på diæt 18

20 4.3 Supplerende litteraturgennemgang I det følgende gennemgås de syv studier. Gennemgangen fungerer som supplement til matrix, og ting, der allerede er nævnt dér, som f.eks. formål og vigtigste resultater, gentages således ikke. Fokus lægges i stedet på inklusions- og eksklusionskriterier, effektmål og konklusion. Gennemgangen følger rækkefølgen fra matrix. 4.4 Freeman, Vining, Kossoff, Pyzik, Ye & Goodman, 2009 A blinded, crossover study of the efficacy of the ketogenic diet For at deltage i studiet skulle børnene have LGS, og alle havde dagligt min. 15 anfald. Foruden kravet til anfald, skulle alle deltagerne have haft negativ respons på mindst to medicinske præparater, og anfaldsmønstret skulle kunne ses på et EEG. Eksklusionskriterier var bl.a. metaboliske forstyrrelser samt tidligere behandling med den ketogene diæt. Studiet startede med en 24-timers indlæggelse, hvor baseline EEG blev optaget. Dette blev efterfulgt af 36 timers faste, hvor blodglukose måltes hver sjette time. Herefter optog man et 24- timers EEG på dag et, seks og 11. Herudover målte man deltagernes urinketoner og BOH. Halvvejs inde i studiet fastede begge grupper igen i 36 timer, hvorefter de byttede opløsning. Studiet kunne konkludere at 65 % af patienterne havde >50 % anfaldsreduktion efter de 12 dage. Ved opfølgning efter seks måneder, var dette steget til 80 % af patienterne, og efter et år var der stadig 65 % af patienterne, der havde fået antallet af anfald reduceret med >50 %. Ud fra dette studie kan det altså konkluderes, at der er meget der peger på, at den ketogene diæt har en anfaldsreducerende effekt på børn med LGS. 4.5 Neal, Chaffe, Schwartz, Lawson, Edwards, Fitzsimmons, Whitney & Cross, 2008 The ketogenic diet for the treatment of childhood epilepsy: A randomised controlled trial For at deltage i studiet, skulle børnene have intraktabel epilepsi. Disse børn havde mindst ét epileptisk anfald om dagen eller syv anfald pr. uge og havde ikke responderet på mindst to medicinske præparater. Børnene startede diæten hjemme, og effektmål blev dagligt målt på ketoner i både blod og urin. Højde og vægt blev målt ved kontrolbesøg. Der blev ikke ændret i børnenes medicin gennem forløbet. Dette studie kunne konkludere, at den ketogene diæt har god effekt på børn med intraktabel epilepsi. 19

21 Som nævnt i matrix, blev interventionsgruppen yderligere opdelt, så den ene gruppe fik klassisk diæt (LCT), mens den anden gruppe fik MCT-diæt. Resultater og konklusioner fra dette fremlægges i næste studie. 4.6 Neal, Chaffe, Schwartz, Lawson, Edwards, Fitzsimmons, Whitney & Cross, 2009 A randomized trial of classical and medium-chain triglyceride ketogenic diets in the treatment of childhood epilepsy Deltagerne i dette studie havde alle intraktabel epilepsi. Dertil minimum syv ugentlige anfald og manglende respons på mindst to medikamenter. Derudover havde ingen tidligere været i behandling med ketogen diæt. Effektmålene blev registreret i et skema over børnenes anfaldsaktivitet, som forældre eller værge skulle udfylde. Tolerance af diæterne blev ligeledes målt via et standardiseret spørgeskema. Herudover registrerede man deltagernes ketose vha. blodprøver og urinstix. Ud fra dette studie kunne det konkluderes, at der ikke er en signifikant forskel i relation til effekt, om man anvender LCT- eller MCT-diæt. På grund af den lidt større reduktion i den klassiske diætgruppe, kan man dog ikke konkludere, at effekten er den samme på de to diæter. I relation til denne opgaves problemstilling, er det relevant at fremhæve at studiets deltagere gennemsnitligt oplevede ca. 50 % reduktion i anfald efter 12 måneder som følge af ketogen diæt. Den ketogene diæt er altså, i nogle tilfælde, en god behandlingsmulighed til børn med intraktabel epilepsi. 4.7 Kang, Lee, Lee, Lee, Eom, You & Kim, 2011 Comparison of short- versus long-term ketogenic diet for intractable infantile spasms For at deltage i dette studie, skulle børnene have intraktable infantile spasmer. 129 børn opfyldte dette kriterium, men kun de 40 børn, der responderede positivt på den ketogene diæt blev inkluderet i studiet. Der blev løbende indsamlet information fra deltagerne til opfølgning. Familierne skrev anfald i en dagbog, og yderligere data blev givet over telefon og ved månedlige besøg. Derudover blev der holdt øje med EEG, barnets fysiologiske og psykiske udvikling samt bivirkninger som forstoppelse, kvalme m.m. Det viste sig, at dem, der hurtigt havde haft respons på diæten også var dem, der opnåede anfaldsfrihed. Effekt var altså uafhængig af, hvilken gruppe de tilhørte. Dette studie tyder således på, at effekten af diæten kan opnås, selvom man ikke er på diæt >24 mdr. Man vil endda kunne undgå enkelte bivirkninger som bl.a. kvalme og diarré. 20

22 4.8 Hong, Turner, Hamdy & Kossoff, 2010 Infantile spasms treated with the ketogenic diet: a prospective single-center experience in 104 consecutive infants Børn med infantile spasmer deltog i dette kohortestudie. Der var opfølgning med børnene efter tre, seks, ni, 12 og 24 måneder. Forældrene blev bedt om at notere daglige antal anfald samt hver anden uge at måle barnets ketoner i urin og hver uge registrere barnets vægt. Den ketogene diæt har her vist sig effektiv til behandling af børn med infantile spasmer, og derfor bør diæten, ifølge forskerne, indgå som andet eller tredje valg indenfor behandling. 4.9 Kang, Chung, Kim & Kim, 2004 Early- and late-onset complications of the ketogenic diet for intractable epilepsy Fælles for deltagerne i dette studie var, at de var i behandling for intraktabel epilepsi. Deltagerne blev fulgt ved kontrol hver måned. Her blev deres tolerance af diæten samt deres fysiske helbred og andre relevante kliniske symptomer kontrolleret. Forskerne konkluderer ud fra dette studie, at den ketogene diæt kan give komplikationer, som f.eks. gastrointestinale gener. Dog er mange af disse forbigående og kan afhjælpes ved hjælp af medicin eller tilskud. Dette med undtagelse af de mere alvorlige komplikationer som pancreatitis, lungebetændelse og komplikationer, der forstyrrer hjertemuskulaturen. I relation til effekt opnåede >70 % af deltagerne >50 % reduktion i anfald, hvorfor det også ud fra dette studie tyder på, at den ketogene diæt er en god behandlingsmulighed Freeman, Vining, Pillas, Pyzik, Casey & Kelly, 1998 The efficacy of the ketogenic diet 1998: A prospective evaluation of intervention in 150 children Deltagerne skulle minimum have to anfald om ugen, på trods af medicinsk behandling, for at kunne deltage i studiet. Derudover måtte ingen have været på ketogen diæt tidligere. Diæten blev startet op med fem dages indlæggelse, hvor 48 timer var fastende. I måneden op til baseline målte forældrene børnenes anfaldsfrekvens, og ved baseline målte man EEG. Man opfordrede alle forældre til at holde børnene på diæten i minimum seks uger, for at opnå optimal kontrol og tolerance. Undervejs noterede forældre anfaldsfrekvens. EEG blev målt ved hhv. seks og 12 måneder. Generelt var deltagere mere tilbøjelige til at blive på diæten, hvis de havde >50 % reduktion (p < 0,001). 21

23 Diæten havde generelt en god effekt i reducering af anfald for børn med intraktabel epilepsi, og forskerne mener, at diæten bør medtænkes som en behandlingsmulighed Marsh, Freeman, Kossoff, Vining, Rubenstein, Pyzik & Hemingway, 2006 & Hemingway, Freeman, Pillas & Pyzik, 2011 Opfølgninger på ovenstående studie Opfølgning blev udført på både frafald og de, der gennemførte ovenstående studie efter tre til seks år. Konklusionen på de to opfølgninger blev, at den ketogene diæt var et godt middel til anfaldskontrol, og man kunne stadig se effekt efter tre til seks år, om end nogle var stoppet på diæten. Således tyder noget på, at effekten af den ketogene diæt kan vare ved efter ophør Sammenfatning Fælles for de gennemgåede studier er årsagerne til frafald. Dette skyldtes i langt de fleste tilfælde mangel på effekt, komplikationer eller bivirkninger. Bivirkningerne var typisk, som også beskrevet under den teoretiske baggrund, problemer med maven eller tarmsystemet, oftest i form af forstoppelse eller diarré. I relation til effekten af den ketogene diæt, kan det på baggrund af ovenstående studier konkluderes, at der er meget der tyder på, at denne er en god behandlingsmulighed til børn med intraktabel epilepsi. I de tre kohortestudier var det fælles, at minimum 50 % af studiernes deltagere oplevede >50 % reduktion i anfald. For to af kohortestudierne var det sågar >70 %, der oplevede dette (Hong et al., 2010 & Kang et al., 2004). På samme måde fandt man ved et RCT-studie en signifikant reduktion i anfald (Freeman et al., 2009), og i et andet en signifikant forskel på diæt- og kontrolgruppen (Neal et al., 2008). Dette uafhængigt af, om det var en MCT- eller klassisk diæt (Neal et al., 2009) samt uafhængigt af diætens varighed (Kang et al., 2011). Desuden blev det ved opfølgning af et kohortestudie påvist, at man kunne se vedvarende effekt efter tre til seks år (Marsh et al., 2006 & Hemingway et al., 2001). 5.0 Metode kvalitativ del 5.1 Valg af metode Ved at undersøge evidens via videnskabelige studier, har opgaven hidtil haft en positivistisk tilgang. Det næste opgaven vil beskæftige sig med, er forståelsen af oplevelsen omkring den ketogene diæt. Denne oplevelse er svær at analysere ved hjælp at positivismens videnskabelige metode, da det ikke skal anskues objektivt, men subjektivt (Birkler, 2009, s ). Derfor er den fænomenologiske 22

24 tilgang valgt til denne anskuelse, og de kvalitative metoder bruges til at opnå den ønskede forståelse. Den fænomenologiske tilgang har fokus på bevidsthed, oplevelse, menneskets livsverden samt menneskets handlinger (Kvale, 1997, s ). Den kvalitative metode med fænomenologisk tilgang er valgt, fordi den vurderes bedst til at belyse de psykosociale aspekter af den ketogene diæt. Med valget af den fænomenologiske tilgang, er der samtidig sket et fravalg af hermeneutikken, da denne mere beskæftiger sig med forståelsen, som skabes ud fra for-forståelsen og be- eller afkræftelse heraf (Birkler, 2009, s. 96). Ønsket med det kvalitative arbejde i denne opgave er netop at være så åben som muligt, og at undgå en for-forståelse, og risiko for, at denne vil påvirke data. 5.2 Deltagerobservation Den første del af den kvalitative metode er deltagerobservation, som finder sted på Epilepsihospitalet Filadelfia. Denne form for kvalitativ arbejdsmetode giver mulighed for at observere et bestemt område, og samtidig selv at deltage i en virkelighed eller et fællesskab (Tjørnhøj-Thomsen & Whyte, 2007, s ). Situationen påvirkes altid af forskerens tilstedeværelse, men observationen og deltagelsen planlægges ikke af forskerne, men af de mennesker man observerer (Ibid., s ). Deltagerobservation vurderes i det konkrete tilfælde som et godt værktøj til at danne fundament for den videre kvalitative empiriindsamling. Det vil give en god vidensmæssig baggrund samt skabe en relation til informanterne, da disse alle følges på Epilepsihospitalet Filadelfia. 5.3 Forskningsinterview I forbindelse med deltagerobservationen, udføres et forskningsinterview af en mor, der på tidspunktet for interviewet er indlagt med sit barn på Epilepsihospitalet Filadelfia. Interviewet indsamler kvalitative data samt giver et indblik i familiens hverdag med et barn på diæt (Kvale, 1997, s. 129). Interviewet udformes som et halvstruktureret interview, hvor en række overordnede spørgsmål og temaer besvares. Når et interview opbygges halvstruktureret, giver det forskerne mere frihed til at være åbne overfor det informanterne fortæller, og spørgsmålene kan tilpasses undervejs, og eventuelle oplysninger kan forfølges yderligere (Ibid.). Informanten fra dette interview ønsker fuld anonymitet, hvorfor der ved referencer anvendes opdigtede navne til hende og hendes barn. 5.4 Fokusgruppeinterview Udover forskningsinterviewet udføres et fokusgruppeinterview med mødre, der alle har et barn med intraktabel epilepsi, og som er på ketogen diæt på tidspunktet for interviewets udførelse. 23

25 Fokusgruppeinterview vælges med henblik på at opnå en interaktion deltagerne imellem. Informanterne vil have mulighed for at dele hinandens erfaringer og oplevelser samt muligheden for at diskutere forskellige aspekter ved en hverdag med et barn på ketogen diæt (Halkier, 2002, s ). Interviewet er, tillige med forskningsinterviewet, halvstruktureret, og spørgsmål og temaer er de samme, hvorfor besvarelserne fra de to interviews bruges i samme analyse. Der er givet tilladelse til, at disse informanters rigtige fornavne samt navnene på deres børn nævnes i opgaven. 5.5 Bearbejdning af data Under deltagerobservationen noteres feltnoter i stikordsform. Efterfølgende omskrives disse til en beskrivende tekst, som der refereres til i opgaven. De kvalitative interviews optages på diktafon, hvorefter lyddata transskriberes til skrevet tekst. Transskriptionen er i første omgang en ordret gengivelse af informanternes svar og fortællinger. Resultatet af dette er en meget lang og omfattende interviewtekst, hvorfor transskriptionen inddeles i temaer og analyseres ved udvælgelse af centrale svar. En del af udvælgelsen er en meningskondensering, hvor talesprog skrives om til skriftsprog, men hvor sammenhængen stadig fremgår (Kvale, 1997, s. 190). Når der i opgaven refereres til de kvalitative interviews, gøres dette ved henvisning til den transskriberede tekst, således at der skrives informantens navn og linjenummer hvori citatet står f.eks. (Lotte, l. 45). 5.6 Etik Ved indsamling af kvalitativ empiri, og særligt når det vedrører emner af følsom og privat karakter, er det vigtigt, at man som forsker gør sig nogle etiske overvejelser om empiriindsamlingens udformning. I det konkrete tilfælde kan man læne sig op ad fagetiske retningslinjer for kliniske diætister (Thaysen, Christensen, Saaek, Winther & Beck, 2002). Her er det bl.a. centralt, at man tager udgangspunkt i patientens rettigheder som menneske, herunder retten til autonomi samt patientens ret til ikke at blive skadet. Dertil skal patienten give informeret samtykke, og diætisten skal værne om patientens ret til værn om personlige oplysninger (Ibid.). I nærværende opgave imødekommes ovenstående bl.a. ved, at alle informanterne forud for interviewene tilsendes skriftlig information. Heri oplyses bl.a. om interviewenes formål og retten til anonymitet (se bilag 1). Desuden har den halvstrukturerede interviewguide også til formål at værne om informanternes ret til autonomi, da de på denne måde selv sætter dagsordenen for samtaleemnerne. 24

26 6.0 Kvalitativ empiri Formålet med den kvalitative empiriindsamling er at undersøge, hvorledes diætetisk behandling af intraktabel epilepsi griber ind i de pågældende familiers hverdag. Det ønskes herunder undersøgt, hvilke tanker forældre gør sig om den ketogene diæt og effekten heraf, hvilke psykosociale udfordringer og konsekvenser, der opleves som følge af diæten samt hvilket udbytte familien har af diæten rent personligt. Formålet er eksplorativt, hvilket vil sige, at det er et åbent, mindre struktureret interview, hvor forskerne går efter en bred, erfaringsbaseret viden (Kvale, 1997, s. 107). Det følgende afsnit redegør for resultaterne fra empiriindsamlingen. Afsnittet bygger udelukkende på data fra henholdsvis deltagerobservationsstudiet samt de to kvalitative interviews, og citater og konklusioner er således fundet og draget derfra (Rheder & Borg-Hansen, 2012a & Rheder & Borg- Hansen, 2012b,). 6.1 Deltagerobservationsstudie Deltagerobservationen blev udført på Epilepsihospitalet Filadelfia, og havde til formål at undersøge, hvorledes den ketogene diæt anvendes i praksis. Deltagerobservationsstudiet omfattede observation af patientvejledning på afdelingen, deltagelse i madlavning i det såkaldte keto-køkken samt observation og uformelt interview af en forældre og hendes barn på ketogen diæt under en måltidssituation. Behandling og vejledning af patienter på Epilepsihospitalet Filadelfia indebærer et tæt samarbejde mellem fagfolk og forældre. Der tages hensyn til patientens omgivelser, og en individuel vurdering af den enkelte families ressourcer er således en central del af opstarten af ketogen diæt. Der opstår en tæt relation mellem personalet og familierne, der er i ugentlig kontakt. Ligeledes indebærer den diætetiske behandling en grundig oplæring af forældre og pårørende i tilberedning af den ketogene mad, idet netop tilberedningen er central og potentielt meget kompliceret. Ud fra den grundige oplæring får forældrene en bred forståelse for den ketogene diæt herunder relevante kliniske effektmål. Endelig var et uformelt interview med en forældre under en måltidssituation et godt eksempel på, hvordan det teoretiske og praktiske forenes. Nogle ting, særligt i måltidssituationen, kan være svære at håndhæve i praksis, og forældrene finder således deres egen måde at få tingene til at fungere på. 6.2 Informanter til forskningsinterview Informanterne til de to kvalitative interviews er alle tre mødre, der har børn på ketogen diæt. De tre børn er mellem 19 og 62 måneder med en gennemsnitsalder på 37,6 måneder (3,1 år). Børnene lider alle af sygdommen tuberøs sklerose og deraf følgende epilepsi med infantile spasmer som 25

27 udgangspunkt. Børnenes anfaldstyper varierer, men alle tre børn lider i større eller mindre grad af både fokale og generaliserede anfald. Børnene følges alle på Epilepsihospitalet Filadelfia. De er dog blevet introduceret til diæten på henholdsvis Rigshospitalet, Odense Universitetshospital og Epilepsihospitalet Filadelfia. 7.0 Resultater I det følgende afsnit gennemgås resultaterne af de kvalitative interviews. Resultaterne opstilles efter de temaer, der udspringer af transskriptionen. De fleste temaer relaterer sig til forskningsspørgsmålene fra interviewguiden (se bilag 2). 7.1 Psykosociale udfordringer i hverdagen Resultater, citater og konklusioner i dette afsnit stammer fra et forskningsspørgsmål om, hvilke psykosociale udfordringer og konsekvenser, der opleves i relation til den ketogene diæt samt, hvordan disse mestres. Der spørges bl.a. ind til de hverdagsmæssige udfordringer, herunder måltidssituationer, pasning og sociale sammenhænge. Èn af de stressorer, som mødrene oplever fylder meget i hverdagen, er det faktum, at børnene skal spise deres mad op, for at sikre det nødvendige indtag af makronæringsstoffer. Dette bevirker, at barnet ikke selv må spise, idet man så risikerer, at noget af maden havner på kinden, bordet eller gulvet. Resultatet af dette er for nogle, at barnet ofte spiser inden resten af familien, så mors eller fars koncentration kan være på barnet. Flere af informanterne fortæller dog, at hele familien sidder samlet ved bordet, når barnet spiser, så de på den måde kan hygge sig som familie, og forsøge at opnå en så almindelig måltidssituation som muligt. På samme måde er det en stressfaktor, at barnet ikke må spise af den mad, som resten af familien får. Som forældre skal man altså konstant være opmærksom på, hvad barnet får i munden, og hvad der i det hele taget er tilgængeligt for barnet. Ligeledes betyder det, at forældrene f.eks. ikke kan have barnet til at sidde med i køkkenet under madlavningen, da det så vil være svært at kontrollere, om barnet spiser noget undervejs. Mødrene beskriver dette som et afsavn, og som noget de havde forestillet sig kunne være sjovt og hyggeligt, inden de fik børn. Det handler altså om, at man som forældre hele tiden er forudseende, og at man kan finde de situationer, der potentielt kan skabe problemer. Man er konstant i beredskab. Nu løber hun ikke rundt selv og kan komme i alting men ved juletid, hvor der står alt muligt på bordet, og når vi er på besøg, så skal frugtskålen fjernes. Vi har 26

28 også hindbær i haven, så hvis hun kan gå til sommer, så skal vi da overveje om vi skal have fjernet dem (Lotte, l ) I forlængelse af den påkrævede evne til hele tiden at se forud, nævner informanterne også, hvor vigtigt det er, at man planlægger sin dag. Med den komplicerede diæt, er det uundgåeligt, at man kommer til at tilbringe en del tid i køkkenet, og dette bliver ofte om aftenen, når børnene sover. Tiden i køkkenet kommer således til at tage noget af den tid, man som forældre ellers ville have haft til sig selv og hinanden. Man skal lære at være systematisk og fremadtænkende, og man skal selv have mad med på restauranter, ud til venner eller på ferier. Intet kan overlades til tilfældighederne. En anden stor udfordring for de pågældende familier er problematikken vedrørende pasning af deres børn. Dels kan det give anledning til bekymring hos forældrene, hvis andre bekendte eller slægtninge skal passe barnet, og dels er der hele institutionsproblematikken. Èn af informanterne beskriver det sådan, at hendes barn ikke kan blive passet af alle og enhver netop pga. diæten. Det er centralt, at forældrene har tillid til, at den der passer barnet er opmærksom på, om barnets ketose f.eks. bliver for høj, og vedkommende skal også være inde i teknikken med at skrabe skåle og pander, så barnet får alle fedtstofferne. I praksis betyder dette netop, at det kun er pårørende, der f.eks. har været til oplæring på Filadelfia, der kan passe barnet, og det sætter en naturlig begrænsning for forældrenes sociale udfoldelser. Disse faktorer er ligeledes medvirkende til, at det kan være vanskeligt, at få sit barn passet i en institution. Dette kan naturligvis også tilskrives selve epilepsien, og ikke kun diæten, men også her vil det kræve, at personalet er oplært i, hvordan diæten administreres. Det er forskelligt fra kommune til kommune, hvilke tilbud der er, men nogle forældre vælger faktisk at gå hjemme med deres barn på trods af et tilbud om pasning i dagstimerne. Vi har været tæt på, at hun var i pasning. Og udefra set, så ville hun godt kunne komme i pasning men indeni har jeg aldrig følt, at hun var klar til det. I princippet ville hun godt kunne, men så ville hun ikke udvikle sig så godt, og hun ville ikke kunne holde til det. For mig kan man godt sige, at det er et valg, fordi jeg ikke vil have hende opbevaret. (Lotte, l ) 27

29 Som ovenstående citater understreger, så vælger flere mødre altså at gå hjemme ved børnene, selvom kommunerne måtte have et pasningstilbud. Selvom mødrene vælger ikke at fokusere på deres fravær fra arbejdsmarkedet, er konsekvensen ved dette, at de tilbringer en stor del af tiden uden faglig udfordring og sparring med jævnaldrene. På samme måde er det heller ikke rigtigt en mulighed at deltage i f.eks. almindelige mødregrupper, når man har et barn på ketogen diæt. Èn af informanterne beskriver hertil en situation, hvor det blev helt tydeligt, at hendes datter var anderledes end andre børn, da hun ikke kunne sidde på gulvet og gnave i en bolle, ligesom de andre. Dette beskrives imidlertid ikke nødvendigvis som et afsavn, men det tvinger forældrene til at tænke kreativt ift. hvem de omgås og ikke mindst hvordan. Manglende viden og forståelse beskrives af informanterne også som en stor problemstilling i hverdagen. Dels er der ikke ret mange der ved, at epilepsi ikke nødvendigvis kan behandles med en pille, og dels er der endnu færre der ved, hvad ketogen diæt er. Dette gælder både fagfolk og lægmænd, og det betyder i praksis, at de pågældende familier bærer rundt på en stor frustration ude fra set ligner de helt almindelige familier, men i virkeligheden er de hårdt prøvede. Forældrene efterlyser således en større viden og forståelse for deres situation, så det måske kunne spare dem for mange forklaringer, omveje og frustrationer. På trods af de mange vanskelige aspekter ved en hverdag med ketogen diæt, gør alle tre informanter imidlertid opmærksom på, at det bliver en vane. Man kan, når man skal, og man lærer at se muligheder frem for begrænsninger. 7.2 Betydningen af diætetisk behandling over for medicinsk behandling Nedenstående afsnit relaterer sig til et forskningsspørgsmål om, hvilken betydning det har, at den ketogene diæt først introduceres efter mislykket medicinsk behandling. Dette er interessant i forhold til de fremtidsrelaterede overvejelser omkring brugen af diæten. Desuden spørges der ind til informanternes holdning til kost over for medicin, idet der her potentielt kan findes incitament for diætetisk behandling. Alle tre informanter udtrykte, at de finder det ærgerligt og uforståeligt, at man ikke forsøger sig med diæten tidligere i forløbet. Mødrene fortæller, at de har hørt, at såfremt de første to medicinske præparater ikke har effekt, så er sandsynligheden for, at nummer tre eller fire har effekt, meget lille. Alligevel har de tre pågældende børn alle været på minimum fire forskellige medicinske præparater, før man forsøgte med ketogen diæt. 28

30 Vi kunne godt ha ønsket, at diæten var kommet ind over noget tidligere i forløbet, særligt fordi vi har skiftet så mange gange med medicin og der har egentlig aldrig været ro på, på det område. Vi vil bare gerne finde den der nøgle, som siger, nu lukker vi for epilepsien med den her behandling. (Louise, l ) Ovenstående synes at være gældende uanset, hvilken effekt den ketogene diæt har haft på de enkelte børn. Faktisk har ét af børnene ikke opnået den ønskede effekt af diæten, men moderen mener stadig, at det var det rigtige at prøve, og hun ville gerne have prøvet tidligere, end de gjorde. Alle tre mødre er enige om, at man har alt at vinde. Det er desuden en generel holdning blandt informanterne, at medicinen gør mange dårlige ting ved deres børn. Det nævnes bl.a. at børnene ikke udvikler sig hverken kognitivt eller motorisk i de perioder, hvor de får meget medicin. Nogle oplever endda, at medicinen giver flere anfald. Til gengæld oplever to af informanterne, at diæten fungerer rigtig godt, og at de rent faktisk kan styre meget ved hjælp af en nøje reguleret diæt. Ét af børnene er sågar medicinfrit. Det blev endvidere diskuteret, hvad det betyder for forældrene, at de nu kan behandle deres børn med mad frem for medicin og ikke mindst, hvad det betyder for dem, at de nu selv kan agere behandlere i deres børns forløb. Til dette er der enighed om, at disse forældre er rigtig glade for, at kunne behandle deres børn diætetisk frem for kun medicinsk. Dette skyldes en kombination af, at den ketogene diæt virker, hvor medicinen ikke gjorde samt det faktum, at forældrene kender indholdsstofferne i maden, hvilket måske ikke altid gør sig gældende ved medicinen. Desuden kan forældrene nu selv gøre noget for deres barn. I et sygdomsforløb, er man som forældre fuldstændig sat ud af spil du kan bare vente og håbe på, at der er nogle, der snart finder en løsning. Med diæten føler du meget mere, at det er noget du selv deltager i... du selv har kontrol over. (Lotte, l ) Bagsiden ved den diætetiske behandling må dog i denne sammenhæng siges at være det faktum, at maden for disse familier er blevet til medicin. Mens mange normalt tillægger maden følelse og værdi, er den for disse børn værdifuld i en lidt anden forstand. 29

31 Vi ser på maden som medicin. F.eks. på de tidspunkter, hvor hun er dårlig ikke har kunnet spise noget eller kaster op så betyder det noget, fordi det ER hendes medicin.. Det er livsvigtigt! (Helle, l ) Maden er således ikke længere noget man hygger sig med, som mange andre familier ville gøre. Det er på den måde en stor udfordring at gøre måltidssituationerne til en god begivenhed i familien. 7.3 Opvejning af fordele og ulemper Det er interessant at vide noget om, hvordan forældre til et barn på ketogen diæt vejer fordele mod ulemper. Dette med henblik på en vurdering af, om det er dét værd, at være på en så restriktiv og krævende diæt. Forskningsspørgsmålet drejer sig således om dette, og nedenstående er resultaterne derfra. Der er blandt informanterne bred enighed om, at behandling med ketogen diæt handler om en konstant vejning af fordele og ulemper. Der er ingen tvivl om, at det er hårdt at have et barn på ketogen diæt grundet mange af de ting, der er nævnt ovenfor. Til dette siger mødrene imidlertid, at man skal huske på, at de ikke kommer fra en normal tilværelse, og at det i bund og grund handler om, at anfald er en større stressfaktor end diæt. Udgangspunktet er faktisk, at alle læger og diætister siger, at diæten simpelthen er så hård.. er I klar til det? Men når man lever i en verden, hvor man har så mange anfald hver dag, og man kan se, at ens barn er rigtig dårligt, så er det faktisk ikke så hårdt at være på diæten fordi alternativet er meget værre! (Helle, l ) Det handler altså om, at de pågældende familier føler, at de vinder mere end de taber, og at det er det, der får dem gennem hverdagen på en striks diæt. Familierne opnår ikke nødvendigvis anfaldsfrihed, men som informanterne alle var enige om, er dette heller ikke nødvendigvis målet. I stedet er det målet, at have et barn, der udvikler sig både motorisk og kognitivt, trives i hverdagen og ikke mindst er det målet, at have et familieliv, der bare nærmer sig det normale. Ifølge mødrene bliver netop dette muligt ved hjælp af den ketogene diæt, og fordi alle tre børns anfaldsfrekvens er faldet, nogle mere end andre, har de nu muligheden for at udnytte barnets potentiale. Mulighed for at udvikle barnet inden for de rammer, der nu er. 30

32 Under interviewene tales der kort om de langtidskonsekvenser, der muligvis er ved den ketogene diæt, som f.eks. hyperlipidæmi. Denne problematik fylder imidlertid ikke noget nævneværdigt for informanterne, idet det også her kommer an på en vejning af fordele og ulemper. Ifølge disse mødre, gør diæten så meget godt på nuværende tidspunkt, at de er villige til at løbe de risici, der måtte være forbundet med diæten. Det er helt hårdt og kontant for mig er det faktisk vigtigere at Sille-Sofie har en god hverdag med god trivsel, og så kan det godt være, at hun på den lange bane bliver ti år yngre end os andre men så er det de ti år værd. (Helle, l ) I de tilfælde, hvor der er tale om intraktabel epilepsi, er der således noget der tyder på, at det er sliddet værd, at være på ketogen diæt. Man bør i det mindste forsøge, mener disse mødre. Enten gør man noget, eller også lader man stå til. Mødrene er tillige enige om, at så længe de ser en bedring af børnenes epilepsi på ketogen diæt, så er den det værd. Endelig siger informanterne også, at de til enhver tid vil anbefale andre at prøve den ketogene diæt det værste der kan ske er, at den ikke virker, men det er der jo også medicin, der ikke gør. 7.4 Livet efter ketogen diæt Nedenstående afsnit er, modsat de tre foregående, ikke et resultat af et forskningsspørgsmål. Alligevel har det fået et særskilt tema, idet de berørte problemstillinger synes at fylde meget for informanterne. Afsnittet relaterer sig til de konsekvenser den ketogene diæt har for børnene efter diætens ophør. Alle informanterne nævnte uafhængigt af hinanden noget om, hvilke konsekvenser den ketogene diæt har for livet efter diæten. Den ketogene mad er som udgangspunkt meget blød i konsistensen, idet den primært består af fedt. Det er derfor en stor udfordring at give maden andre konsistenser, og dette beskriver nogle af informanterne som et problem for livet efter diæten. Mødrene mener ikke, at børnenes sanser bliver stimulerede, og det samme gør sig gældende for f.eks. tyggemusklerne. De frygter, at børnene ikke kan finde ud af at spise, når de en dag ikke længere skal være på ketogen diæt. Derudover belyser informanterne også rent ergonomiske problematikker. Idet børnene, som tidligere nævnt, ikke selv får lov at spise, ved de måske ikke bagefter, hvordan man holder på bestikket. 31

33 Noah opnår ikke færdigheder ift. at spise selv, sammenlignet med jævnaldrende børn, da han ikke selv må spise, for at undgå tab af fedtstoffer. Her tænker jeg på ergonomi at bruge kniv, gaffel og ske. Det naturlige i at føle og røre mad, som mange børn gør, er heller ikke "tilladt" i diæten af samme grund. Desuden forestiller jeg mig, at det kan blive en udfordring at komme over på almindelig kost igen, sammensætning af kost og variation af maden, hvilket er meget fastlagt under diæten. (Louise, l ) Grundet dette, er der flere af informanterne, der i det daglige gør en stor indsats for at variere råvarerne i diæten, og som hele tiden forsøger at udfordre børnene med forskellige stimuli. F.eks. er det nu blevet tilladt ét af børnene dagligt at få fem gram flæskesværd. Dette er noget, der skal arbejdes med på en helt anden måde, end den øvrige mad i diæten. Således efterlyser mødrene altså, at man på en eller anden måde kan imødekomme et hensyn til børnenes fremtid allerede under diæten. 7.5 Sammenfatning Ud fra forskningsspørgsmålene i interviewguiden samt de emner, der i øvrigt blev taget op af informanterne, inddeltes transskriptionen i fire relevante temaer. Dette munder ud i en opfattelse af, at det er forbundet med mange udfordringer og konsekvenser, når man har et barn på ketogen diæt. Både på det personlige og det praktiske plan. Man skal som familie blive god til hele tiden at være et skridt foran i planlægningen, man skal måske opsige sit job og man skal lære at se på maden på en helt ny måde. Disse psykosociale udfordringer synes imidlertid ikke at have den store betydning, når man tænker på den effekt diæten fører med sig. Når man vejer fordele og ulemper, er der for disse familier flere gode ting end dårlige ting, og så længe dette gør sig gældende, er det besværet og eventuelle risici værd. Der er imidlertid basis for videretænkning af diæten, så man f.eks. imødekommer de ergonomiske følger diæten kan føre med sig på sigt. 8.0 Diskussion I det følgende afsnit diskuteres relevante problemstillinger vedrørende den ketogene diæt, evidensen bag samt diætens anvendelse. Således diskuteres det teoretiske bag diæten, efterfulgt af en diskussion af studiernes validitet og kvalitet. Endelig diskuteres resultaterne fra den kvalitative 32

34 empiri, og disse stilles også overfor Antonovskys teori om oplevelse af sammenhæng. 8.1 Opgavens metoder Nedenfor diskuteres de metoder, der anvendes gennem opgaven. De enkelte metoder gennemgås kort med en belysning af eventuelle fordele og ulemper i forhold til opgavens problemstilling. I opgaven anvendes metodetriangulering dels i form af et litteraturstudie til vurdering af evidensen bag den ketogene diæt, og dels i form af tre forskellige kvalitative metoder - deltagerobservation, forskningsinterview og fokusgruppeinterview - til belysning af de psykosociale aspekter ved at have et barn på ketogen diæt. Metodetriangulering har til hensigt at belyse den ketogene diæt fra flere forskellige vinkler. Havde opgaven f.eks. været et rent litteraturstudie, ville man sandsynligvis få et for ensidigt billede af den ketogene diæt i sidste ende. Eksempelvis får man i litteraturen et indtryk af, at de fysiske bivirkninger ved diæten fylder relativt meget (Henderson et al., 2006), mens informanterne fra de to interviews gav udtryk for, at bivirkningerne er en ret lille del af deres hverdag ift. mange af de andre ting, de skal forholde sig til (Rheder & Borg-Hansen, 2012b). Ligeledes havde et observationsstudie alene muligvis givet et for ensidigt billede, idet man så primært havde fået fagfolkenes vinkel og ikke så meget forældreperspektivet. Man kan således forestille sig, at man risikerer, at der er områder, man ikke opnår viden på. Derfor vurderes interviewene også relevante at medtage. Omvendt kunne man med færre metoder have gået mere i dybden med den enkelte metode, og f.eks. kunne vurdering af evidensen bag den ketogene diæt have været på baggrund af flere studier. De enkelte metoder er alle forbundet med fordele og ulemper. I relation til litteraturstudiet, er der her mulighed for at anvende aktuel eksisterende litteratur og forskning inden for det valgte emne. Dette vil bidrage til, at man får flere perspektiver på problemstillingen, og ikke mindst bliver det muligt at basere sine resultater på store, valide, evidensbaserede forskningsprojekter (Forsberg & Wengström, 2003, s ). Der kan imidlertid, som nævnt, også være enkelte ulemper forbundet med et litteraturstudie. Eksempelvis kan tilgængeligheden af relevant forskning være begrænset (Ibid.). Dette synes at være tilfældet for nærværende opgave, da netop tilgængeligheden af litteratur af den ønskede kvalitet er begrænset. I forhold til de kvalitative metoder, er deltagerobservationsstudiet en god metode til at undersøge, erfare og få indsigt i et område, i dette tilfælde Epilepsihospitalet Filadelfia (Tjørnhøj-Thomsen & Whyte, 2007, s. 98). Som forsker i et observationsstudie, vil man dog muligvis komme til at påvirke situationen ved sin tilstedeværelse (Ibid., s. 98), hvilket ikke er hensigtsmæssigt, da situationen gerne skal ske på de observeredes præmisser, og ikke planlægges af forskerne (Ibid.). Dette synes 33

35 ikke umiddelbart at gøre sig gældende i det konkrete observationsstudie, men det kan sandsynligvis ikke helt udelukkes at både personale og forældre f.eks. gjorde endnu mere ud af at statuere det gode eksempel, end de normalvis gør, og at resultatet for studiet således ikke er helt retvisende. I forhold til interviewmetoderne lykkedes det ikke til fulde at gennemføre et fokusgruppeinterview. Grundet epilepsiens uforudsigelighed, skete der et frafald af informanter, hvorved deltagerantallet gik fra fem til to. Konsekvensen af dette er, at interviewet fik karakter af en kombination af et forskningsinterview og et fokusgruppeinterview. De enkelte informanter fik meget taletid som i et forskningsinterview, og samtidig var der en interaktion mellem informanterne, som ved et fokusgruppeinterview. Dette er ikke nødvendigvis en ulempe, men man må have for øje, at man ved et større deltagerantal kunne have opnået et mere nuanceret billede. Desuden kan det heller ikke udelukkes, at nogle af informanterne ville have svaret anderledes, hvis det havde været et individuelt forskningsinterview. Informanterne kan altså have påvirket hinanden uhensigtsmæssigt. Derudover kan informanternes repræsentativitet diskuteres. Informanterne blev rekrutteret via en privat kontakt til én af informanterne, og således er det en mulighed, at informanterne ligner hinanden på interesser, ressourcer og sociale status. Desuden vil det næppe være muligt at gøre det repræsentativt med kun tre informanter i alt. Endelig er det svært at gå ind til emnet og interviewet med en fuld fænomenologisk tilgang. Dvs. svært at gå til fuldstændig åbent og uden for-forståelse, eller i det mindste en formodning om, hvad resultatet vil blive. Det kan altså ikke udelukkes, at der undervejs er blevet stillet ledende spørgsmål, eller at forskernes sindstilstand har påvirket informanternes besvarelser. Dette vurderes imidlertid ikke som et problem i den konkrete opgave, idet den halvstrukturerede interviewguide sikrede, at der stadig var en grad af frit spil for informanterne. 8.2 Hypoteserne bag den ketogene diæt Der er til stadighed uenighed, både blandt forskere og i praksis, om virkningsmekanismerne bag den ketogene diæt (Bough & Rho, 2007). Det eneste man er helt enige om er, at man med den ketogene diæt forsøger at efterligne fastemetabolismen (Freeman et al., 2007, s. 25). Det følgende afsnit kommer ind på, hvad oplevelsen af hypoteserne er i praksis samt, hvilke problemer der er forbundet med forskning heri. I den teoretiske baggrund er tre forskellige hypoteser for virkningsmekanismerne bag diæten gennemgået - hypotesen om, at det er ketonstofferne, der spiller den afgørende rolle, hypotesen om, at det er glukoserestriktion, der er centralt og endelig hypotesen om, at polyumættede fedtsyrer skulle have en særlig gavnlig effekt. Når praksis konfronteres med disse, er det imidlertid svært at 34

36 få et entydigt svar. Oplevelsen er, at praksis ikke nødvendigvis ved, hvilken hypotese, der er den rigtige, om end den enkelte praktiker sagtens kan have en personlig holdning til virkningsmekanismerne (Rheder & Borg-Hansen, 2012a). Til gengæld får man et indtryk af, at praktikerne baserer behandlingen med den ketogene diæt på deres erfaring. De har set, at mange af de børn med intraktabel epilepsi, der kommer på ketogen diæt bedres, og det virker umiddelbart som om, at det i første omgang er argument nok for at anvende diæten (Ibid.). Yderligere forskning på området er dog nødvendig, idet man er nødt til at kende virkningsmekanismerne, og det gør man ikke på nuværende tidspunkt (Freeman et al., 2007, s. 30). Det er vigtigt af flere årsager, men man kan argumentere for, at der primært er to årsager til, at virkningsmekanismerne bag den ketogene diæt er vigtige at kende. Dels fordi, at det er vigtigt at kende til konsekvenserne af diæten på længere sigt. Er man f.eks. i øget risiko for at udvikle hjertekarsygdom? Eller ændres kroppens energiomsætning permanent, så effekten af diæten varer ved efter diætens ophør? Dels er det vigtigt, fordi et kendskab til virkningsmekanismerne muligvis kan medføre en ændring i diæten - den kan måske blive mindre restriktiv eller måske kan forholdet mellem fedt, kulhydrat og protein forskydes. Grunden til, at man til stadighed ikke rigtigt kender de præcise virkningsmekanismer kan muligvis findes i, at emnet sandsynligvis er meget svært at forske i. Studier ville for det første skulle involvere børn, og dernæst ville det involvere forsøg på hjernen, og heri ligger en del etiske problematikker. Derudover vil det muligvis være vanskeligt at få forældrenes samtykke til sådanne forsøg, da man kan forestille sig, at de sandsynligvis har nok i at vide, at diæten virker, og ikke bekymrer sig så meget om hvorfor, og derfor ikke vil udsætte deres børn for risici. Ikke desto mindre har den ketogene diæt været anvendt til behandling af epilepsi siden 1920 erne (Shaw & Lawson, 2001, s. 222), og der er masser af erfaring der peger på, at den virker. Således kan man sige, at den ketogene diæt på nuværende tidspunkt primært er erfaringsmedicin. 8.3 Den ketogene diæt I det følgende afsnit diskuteres den ketogene diæts indhold af næringsstoffer i relation til en diskussion af kendskabet til konsekvenserne af diæten på længere sigt. Den ketogene diæt er en meget fedtholdig diæt, hvor indtaget af kulhydrat og protein holdes på et absolut minimum. Således er diæten meget forskellig fra de generelle nordiske anbefalinger vedrørende indtaget af makronæringsstoffer (Nordic Council, 2004, s.13-14). Normalt anbefales det, at fedtenergiprocenten ikke overstiger 30 E%, idet dette er forbundet med en øget risiko for udvikling af bl.a. livsstilssygdomme som hjertekarsygdom og diabetes (Ibid.). Derfor kan det synes 35

37 som den omvendte verden, at man med den ketogene diæt tilstræber en fedtenergiprocent på op imod 90 E% (Shaw & Lawson, 2001, s. 226). Netop dette synes at fylde noget for nogle af forældrene til børn på ketogen diæt. De føler, at det er svært at imødekomme den sundhed man almindeligvis gerne vil give sit barn, mens barnet er på diæt (Rheder & Borg-Hansen, 2012b). Nogle af forældrene efterlyser således, at man får inddraget sundhed mere i den ketogene diæt (Ibid.). Det kan imidlertid diskuteres, om sundhed overhovedet kan forenes med en ketogen diæt og måske endnu mere, om det skal forenes? Der, hvor forældrene står inden opstart af ketogen diæt, er det et spørgsmål om at gøre noget eller ej, og som informanterne også beskriver det, er det måske alligevel det værd, hvis barnet senere i livet skulle udvikle en form for livsstilssygdom. I det mindste har barnet haft bedre trivsel undervejs (Ibid.). Det skal imidlertid siges, at konsekvenserne på længere sigt af den ketogene diæt endnu er ukendte (Freeman et al., 2007, s. 118), men man kan meget vel forestille sig, at de pågældende børn i én eller anden udstrækning er i øget risiko for at udvikle livsstilssygdomme. Dette bekræftes af, at man i en metaanalyse beskriver forhøjet serum kolesterol som en af de almindeligste bivirkninger ved diæten (Henderson et al., 2006). Modsat beskriver Freeman et al., at forhøjet kolesterol ikke ses ofte hos disse børn. Dette argumenteres med, at børnenes samlede energiindtag er lavt, og de derfor sjældent oplever vægtøgning, og stigning i blodlipiderne er begrænset (Freeman et al., 2007, s. 117) Disse modstridende udmeldinger bekræfter blot behovet for bedre kendskab til langtidskonsekvenserne af den ketogene diæt. 8.4 Litteraturens kvalitet og validitet Med henblik på at vurdere evidensen bag den ketogene diæt, kan det være relevant at se på studiernes afsendere, metoder og overførbarhed. Dette gøres således i det følgende afsnit. Når man søger efter videnskabelig litteratur om den ketogene diæt, vil man opdage, at mange af de samme forfattere optræder gentagne gange. Dette ses tillige på den valgte litteratur til denne opgave. Dette behøver ikke nødvendigvis at have nogen betydning for studiernes resultater, men man kan måske forestille sig, at det muligvis kan give et lidt ensidigt billede af behandling med den ketogene diæt. Hvis forskerne én gang har set effekt af diæten, kan det måske ikke udelukkes, at det vil påvirke den måde, hvorpå de forsker næste gang, de ting de leder efter eller de resultater, de opnår. Dog vurderes dette ikke som nogen fejlkilde i denne opgave, idet de valgte studiers metoder har høj validitet og tilhører de designs, der har mindst risiko for systematiske fejl, såfremt de udføres korrekt (Andersson, 2008, s. 101). I relation til længden på de forskellige studier, varierer den meget. Et enkelt studie har en varighed på kun 12 dage (Freeman et al., 2009), mens nogle andre studier varer op til 24 måneder (Kang et 36

38 al., 2011 & Hong et al., 2010). Dog siger studiet af Kang et al. (2011), at effekt ikke er afhængig af tid på diæten, hvorfor varigheden af studierne tillægges mindre betydning. Alligevel opstår spørgsmålet om, hvorvidt det er tilstrækkeligt med en studieperiode på kun 12 dage, men eftersom studiet af Freeman et al. (2009) formår at påvise en statistisk signifikant reduktion i anfald, vurderes studiet stadig relevant. Ydermere kan det være relevant at se på antallet af deltagere i de forskellige studier. Deltagerantallene strækker sig fra 20 deltagere (Freeman et al., 2009) til 150 deltagere (Freeman et al., 1998). Almindeligvis kan man sige, at jo større deltagerantal desto mere sikkert resultat (Andersson, 2008, s. 100), hvorfor flere deltagere havde været at foretrække i nogle af studierne. På den anden side, er det måske ikke usandsynligt, at deltagerantallene i de forskellige studier passer forholdsmæssigt med det antal børn, der har intraktabel epilepsi, idet kun ca. 30 % af alle med epilepsi ikke kan behandles medicinsk (Dansk Epilepsiforening, 2012d). I forlængelse af deltagerantallene kan antallet af frafald også nævnes. Frafaldet var relativt højt for flere af studierne, hvilket også fremgår af matrix. Dette skyldtes primært bivirkninger ved diæten, at den var for restriktiv eller at man ikke så effekt (Freeman et al., 1998). Faktisk viser f.eks. studiet af Freeman et al (1998), at netop manglen på effekt, er den største årsag til frafald, hvilket muligvis indikerer, at man er tilbøjelig til at se bort fra bivirkningerne samt diætens restriktive natur, hvis blot man ser effekt (Hemingway, 2001). Typen af effektmål er ens i alle de inkluderede studier. Det drejer sig, som nævnt, om EEGmålinger, blod- og urinketoner samt spørgeskemaer, som forældrene udfylder vedrørende reduktion i anfald. Disse målemetoder vurderes objektive, eftersom det primært drejer sig om kvantitative målinger. Alligevel kan en grad af subjektivitet ikke udelukkes, når det kommer til spørgeskemaerne, idet rapporteringsbias er forbundet med denne undersøgelsesmetode (Andersson, 2008, s. 116). Studier som disse, hvor man undersøger effekten af en diæt, kan nogle gange være forbundet med placeboeffekt. Risikoen herfor kan dog minimeres, hvis f.eks. RCT studierne anvender blinding (Andersson, 2008, s. 98). Dette fravælges imidlertid i tre af de fire RCT er. For denne opgaves konklusion vurderes det dog ikke, at den manglende blinding har haft afgørende konsekvenser for resultatet. Dette fordi, at risikoen for placeboeffekt i sig selv er lille, idet effekten, som nævnt, primært vurderes på baggrund af kvantitative målemetoder. Med henblik på en vurdering af studiernes overførbarhed, kan det muligvis være relevant at se på sammenligneligheden af dem. På trods af, at de inkluderede studier ikke alle har til hovedformål at 37

39 undersøge effekten af den ketogene diæt, vurderes de til stadighed sammenlignelige, idet alle studierne siger noget om reduktionen af anfald fra baseline til studiets afslutning. Studierne er udført i hhv. USA, England og Korea. Det vurderes her, at selvom disse lande muligvis ikke ligner hinanden på alle punkter, er det formentligt stadig muligt at overføre resultater fra de tre lande til Danmark. Eksempelvis bruger studierne fra Korea de samme målemetoder som de øvrige studier, og når man er nede på næringsstofniveau, betyder det måske ikke så meget, om fedtet kommer fra den ene eller den anden fødevare. Studiernes forskere nævner, at etiske overvejelser har spillet en rolle for de anvendte metoder. Grundet de relativt mange års forskning på området, er der på nuværende tidspunkt tilstrækkeligt meget der peger på, at den ketogene diæt har en gavnlig effekt på intraktabel epilepsi, hvorfor det eksempelvis er kompliceret at lave et studie med en diæt- og en kontrolgruppe. Hvis man formoder, at diæten virker, kan det altså synes uetisk, at halvdelen af studiets deltagere ikke får diæten (Andersson, 2008, s. 100). Dette er sandsynligvis årsagen til, at de fire valgte RCT er giver mulighed for, at alle deltagerne kommer på diæt i én eller anden udstrækning. I studiet af Freeman et al. (2009), har man et crossover design, som netop tillader alle at komme på diæt. Neal et al. (2008) giver tillige kontrolgruppen mulighed for at prøve den ketogene diæt efter studiets officielle afslutning ved tre måneder. I studiet af Neal et al. (2009) er det to forskellige udgaver af den ketogene diæt, der undersøges, hvorved alle studiets deltagere er på diæt, og endelig er der studiet af Kang et al. (2011), hvor alle er på diæt blot af forskellig varighed. En anden potentiel etisk problematik vedrører børnenes alder. Deltagerne i studierne er under 16 år, og nogle er sågar så små, at de ikke kan tale eller svare for sig selv. Nogle ville muligvis synes, at det er uetisk at udføre forskning på børn - særligt, når børnene ikke selv kan samtykke. Ikke desto mindre ser man som sagt, at det er børn diæten har den bedste effekt på (Henderson et al., 2006), hvorfor man er nødt til at udføre forskningen på netop denne målgruppe. Konsekvensen bliver så sandsynligvis blot, at det bliver på bekostning af de mest valide forskningsmetoder. I forhold til de ernæringsmæssige udfordringer ved den ketogene diæt, nævner flere af studierne f.eks. problematikker vedrørende børnenes vækst og udvikling (Neal et al., 2009, Kang et al, 2011, Hong et al., 2010 & Hemingway, 2001). Faktisk kan man i flere af studierne se en betydelig ændring i børnenes vækst, hvilket sandsynligvis skyldes, at børnenes indtag af protein er holdt på et absolut minimum (Kang et al., 2011 & Hong et al, 2010). Der spekuleres dog i, at de fleste børn indhenter den tabte vækst efter endt diæt, omend dette ikke er bevist (Freeman et al., 2007, s.116). Derudover nævnes det i Kang et al. (2004), Neal et al. (2009), Kang et al. (2011) og Neal et al. 38

40 (2008) at deltagerne får supplement af vitaminer og mineraler under studieperioden, pga. den meget ensidige kost, der ikke har plads til megen frugt og grønt. På grund af disse ernæringsmæssige udfordringer under behandling med ketogen diæt, og fordi der er tale om en decideret diætetisk behandling, kan man synes, at det er centralt at inddrage en klinisk diætist til at varetage børnenes ernæringsstatus. Faktisk har den kliniske diætist en meget central rolle i netop behandlingen med ketogen diæt. Det er diætistens opgave at vejlede familierne forud for opstart, beregne diætens ratio, justere diæten løbende samt ikke mindst at være den fagperson, der imødekommer familiernes specifikke måltidsmæssige ønsker under hele forløbet (Zupec-Kania et al., 2004, s ). Det står imidlertid kun eksplicit i fem af studierne, at en diætist er inddraget (Neal et al., 2009, Neal et al., 2008, Kang et al., 2004, Hong et al., 2010 & Freeman et al., 2009). Dette er ikke nødvendigvis et udtryk for, at de resterende studier ikke inddrager en diætist, men oplysninger herom mangler. 8.5 Kvantitative data overfor kvalitative data Om end studierne og den kvalitative empiri tjener to forskellige formål, vurderes det alligevel relevant med en sammenligning af de to typer af data. Følgende afsnit er således en gennemgang af ligheder og forskelle på den kvantitative og den kvalitative del af opgaven. Resultaterne fra den kvalitative empiri stemmer flere steder godt overens med den viden studierne har bidraget med. Som udgangspunkt er deltagerne i studierne enige om, at diæten har været det værd, og de fortryder ikke deres opstart på denne. Dette gælder endda også nogle af dem, der ikke opnåede den ønskede effekt (Marsh et al., 2006). Som nævnt i de kvalitative resultater, mener informanterne, at man har alt at vinde og intet at tabe, hvilket også bekræfter ovenstående. De pågældende mødre vil til enhver tid anbefale andre i samme situation at prøve den ketogene diæt (Rheder & Borg-Hansen, 2012b). Et andet eksempel på overensstemmelse mellem litteraturen og den kvalitative empiri er selve forløbet af behandlingen. De kvantitative studier har alle inklusionskriteriet, at deltagerne skal have haft mangel på effekt af minimum to medicinske præparater, inden man forsøger sig med den ketogene diæt. Dette sås i praksis på Epilepsihospitalet Filadelfia, og det er sjældent, at man afviger herfra (Rheder & Borg-Hansen, 2012a). Der er imidlertid ikke helt overensstemmelse mellem al litteraturen og de kvalitative data vedrørende, hvornår man bør introducere den ketogene diæt. F.eks. står der i studiet af Freeman et al. (1998), at diæten fortsat skal være sidste behandlingsmulighed, idet den er så restriktiv, og at 39

41 man således skal forskåne familier fra den, såfremt det overhovedet er muligt. Modsat giver informanterne i interviewene udtryk for, at de gerne ville have forsøgt sig med diæten tidligere i forløbet. De er enige om, at de til hver en tid, ville have sagt ja til at prøve den ketogene diæt (Rheder & Borg-Hansen, 2012b). Flere studier er da også enige om, at den ketogene diæt bør indgå som en del af behandlingen for børn med intraktabel epilepsi, og Hong et al. (2010) foreslår denne form for behandling som anden eller tredje mulighed. Et aspekt der fylder meget i alle studier, er bivirkningerne ved den ketogene diæt. Dette er dog modstridende med det informanterne fortæller i de kvalitative interviews (Rheder & Borg-Hansen, 2012b). Mødrene giver udtryk for, at bivirkningerne kun er en lille ting i deres hverdag. Før diæten var hverdagen præget af mange anfald og abstinenser fra medicinen, så sammenlignet med dette, er forstoppelse og lignende en ubetydelig faktor (Ibid.). Således er der både overensstemmelser og modstridende data mellem studierne om den ketogene diæt og den kvalitative empiri. 8.6 Optimering af behandlingen Under de kvalitative interviews havde informanterne en række forslag til, hvordan behandling med den ketogene diæt kan optimeres. Disse forslag udsprang af samtaler vedrørende de aspekter ved diæten, der potentielt er svære at håndtere for de pågældende familier. Forslagene diskuteres i det følgende afsnit. Først og fremmest oplever informanterne, at de overalt mødes med stor uvidenhed om deres situation, og at det kun er ganske få, der f.eks. kan hjælpe dem ift. dét at have et barn på ketogen diæt. Denne uvidenhed møder de ikke kun fra familie og venner, men også blandt fagfolk. Informanterne fortæller, at de føler, at de mest kompetente til at vejlede i ketogen diæt, er personalet på Epilepsihospitalet Filadelfia (Rheder & Borg-Hansen, 2012b). Således efterlyser informanterne, at diætister, læger og plejepersonale på behandlingsstederne tættest på dem, havde haft et større kendskab til, at ketogen diæt er en mulighed, så de havde undgået nogle af de blindgyder, de føler de har været i rent behandlingsmæssigt. Det kunne derfor være hensigtsmæssigt med ét behandlingssted hhv. i Jylland, på Fyn og på Sjælland (Ibid.). Foruden ønsket om en generel større viden om ketogen diæt, ønsker nogle af informanterne også, som tidligere nævnt, at sundhed bliver tænkt mere ind i livet på ketogen diæt, end det er nu. For de pågældende mødre er sundhed et spørgsmål om valg af de rette fedtstoffer, økologi og ingen kemisk fremstillede ketogene fødevarer, som f.eks. Ketocal (Rheder & Borg-Hansen, 2012b). Man kan forestille sig, at mødrenes overskud til at tænke i disse baner kommer fra, at de formentligt har en 40

42 stærk oplevelse af sammenhæng og således ressourcer til selv at opsøge ny viden og tænke sundhed ind i den ketogene diæt. Dette vil blive diskuteret yderligere i afsnittet om Antonovskys teori. Der er dog nok en grund til, at den ketogene diæt som udgangspunkt ikke er tilrettelagt ud fra helt specifikke olier eller økologiske fødevarer, og grunden kan muligvis findes i, at det ikke er alle forældre til børn på ketogen diæt, der er lige så ressourcestærke, som de mødre, der deltog i de kvalitative interviews. Desuden er det sandsynligvis ikke alle forældre - ressourcestærke eller ej - der har behov for, at fødevarerne f.eks. skal være økologiske. Når der vejledes i den ketogene diæt på Epilepsihospitalet Filadelfia, er det således på et niveau, hvor de fleste kan følge med, og ud fra nogle anbefalinger, som fagfolkene kan stå inde for. Diætisten er dog meget villig til at hjælpe de forældre, der måtte have flere eller andre ønsker (Rheder & Borg-Hansen, 2012a). I relation til de pågældende mødres lyst til selv at opsøge ny viden på området, efterlyser de også mere tilgængeligt materiale, som f.eks. en kogebog med ketogen mad (Rheder & Borg-Hansen, 2012b). Dette vurderes umiddelbart problematisk, da mere frit tilgængeligt materiale, muligvis vil øge folks mulighed for selvbehandling. Den ketogene diæt er kompliceret, og behandling med diæten skal ske i samråd med diætist og læge (Zupec-Kania, Werner & Zupanc, 2004, s. 63). Desuden vil det i sig selv være svært at lave en kogebog, da alle retter i den ketogene diæt er nøje regnet ud efter det enkelte barns energi- og proteinbehov, ketose m.m. (Rheder & Borg- Hansen, 2012a). En bekymring flere af mødrene deler, er livet efter diæten i forhold til deres børns ergonomi (Rheder & Borg-Hansen, 2012b). Børnene må, af hensyn til spild, ikke spise selv, og derfor får de ikke øvelsen i at holde på ske og gaffel, og de får ikke øvelsen i at ramme munden. Dernæst er den ketogene mad oftest af samme konsistens - blød og fed. Ifølge Sundhedsstyrelsen er det vigtigt at børn, tidligt i livet, tilbydes mad af forskellig smag og konsistens. Sker dette ikke, kan de få problemer med forskelligt mad senere i livet (Brostrøm, 2001, s. 11). Man kan dog forestille sig, at det manglende hensyn til ergonomien kan sidestilles med det manglende fokus på langtidskonsekvenserne af diæten. Nogle af disse børn har inden opstart på ketogen diæt flere hundrede anfald dagligt, hvorfor man sandsynligvis vælger næsten udelukkende at fokusere på nedbringelse af anfald, frem for konsekvenserne på længere sigt. Som informanterne også siger, handler det om at tage en dag ad gangen, og sammenlignet med børnenes store risiko for f.eks. at blive kvalt i et anfald, er kræsenhed eller lignende ikke nogen stressfaktor (Rheder & Borg-Hansen, 2012b). Ergonomi er således ikke det vigtigste lige her og nu. 41

43 8.7 Behandlingsformer I den følgende afsnit diskuteres informanternes holdning til diætbehandling overfor medicinsk behandling. Dette gøres med henblik på en diskussion af rækkefølgen af de behandlingsmæssige tiltag. Som nævnt i det kvalitative resultatafsnit, finder informanterne det uforståeligt og ærgerligt, at behandling med den ketogene diæt er sidste løsning for børn med intraktabel epilepsi. De fortæller bl.a., at de føler, at deres børn har været udsat for alt for mange forskellige medicinske præparater (Rheder & Borg-Hansen, 2012b). Konsekvensen ved den store mængde medicin er, ifølge nogle af informanterne, at børnene bliver meget sensitive, får voldsomme abstinenser og at deres udvikling går i stå (Ibid.). På grund af dette udtrykker nogle af informanterne, at de havde foretrukket en anden rækkefølge ift. behandlingsmulighederne, eller at man i det mindste var gået over til den ketogene diæt allerede efter to mislykkede medicinske præparater frem for fire, fem eller seks. Om end der også er bivirkninger ved diæten, som f.eks. forstoppelse og kvalme, mener informanterne ikke, at disse er lige så slemme som bivirkningerne ved medicinen (Rheder & Borg-Hansen, 2012b). Man kan dog forestille sig, at denne holdning muligvis ville have været anderledes, hvis ikke informanterne havde været igennem lige netop den rækkefølge og al den medicin. Hvis de ikke havde prøvet de medicinske præparater først, og oplevet de nævnte konsekvenser, ville de måske have haft en anden holdning til generne ved den ketogene diæt. Måske er det netop fordi de kan sammenligne de to behandlingsformer, at nogle af informanterne har en negativ holdning til medicin. Dertil er det måske ikke usandsynligt, at de af informanterne, der foretrækker diæten frem for medicinen netop har denne holdning, fordi de samtidig har god effekt af diæten. Eksempelvis har én af informanterne en knap så kritisk holdning til medicinen, og dette kan måske tilskrives, at hendes barn ikke har haft den effekt af diæten, som de havde håbet på (Rheder & Borg-Hansen, 2012b). Det handler måske i højere grad om, at disse forældre har en søgen efter den helt rigtige løsning, og at de så undervejs forkaster de behandlinger, der ikke formår at hjælpe deres børn. Således er det måske alligevel ikke ønskeligt at rykke diæten helt frem i behandlingsforløbet. Det faktum, at rækkefølgen er som den er, kan muligvis tilskrives den kultur, der synes at være i Danmark vedrørende brugen af medicin (Richter, 2007). Noget tyder på, at nogle læger er meget hurtige til at udskrive præparater, idet deres tro på, at de fleste ting kan løses med medicin er stor (Ibid.). Denne tendens synes muligvis også at påvirke holdningen på epilepsiområdet. Dette kan eventuelt forklares ved, at medicinen kan virke som den nemme løsning frem for diæten. 42

44 Informanterne fortæller, at de i starten af børnenes sygdomsforløb blev mødt af læger, der prøvede op til flere præparater, og i nogle tilfælde alt for mange (Rheder & Borg-Hansen, 2012b). Dog blev familierne mødt af en anden holdning på Epilepsihospitalet Filadelfia, hvor flere af informanterne også blev startet op på diæt. Epilepsihospitalet Filadelfia har, ifølge informanterne, en mere kritisk holdning til medicinen end hvad de ellers er blevet mødt med (Ibid.). Man er dog oppe imod noget, der for nogle er dybt forankret i vores kultur (Richter, 2007). Man kan imidlertid også argumentere for, at det der måske er mest centralt i forhold til valget af behandling er, at forældrene ved diæten selv kan agere behandlere. Nogle af informanterne har bl.a. fortalt, at man som forældre ofte kan føle sig sat ud af spil, men at man med diæten selv har indflydelse på sit barns behandling (Rheder & Borg-Hansen, 2012b). Man kan forestille sig, at denne følelse muligvis også har en indvirkning på forældrenes holdning til medicinen. 8.8 Oplevelse af sammenhæng I det følgende afsnit vil teorien om OAS af Antonovsky blive holdt op imod de kvalitative data. Dette gøres ved brug af resultater fra den kvalitative empiri. Som tidligere nævnt, skriver Antonovsky om en salutogenetisk og en patogenetisk tilgang til helbred og sygdom. Det er mest hensigtsmæssigt med en salutogenetisk tilgang, så man imødekommer mere end blot selve sygdommen (Antonovsky, 2000, s. 30). Man kan forestille sig, at det er vigtigt at have en salutogenetisk tilgang til børn med epilepsi. Dette fordi, at barnet ikke kan håndtere sin sygdom alene, hvorfor det er en nødvendighed, at forældre, pårørende og omgivelser inddrages. Ud fra deltagerobservationen ses netop dette i praksis på Epilepsihospitalet Filadelfia. Her tager personalet højde for hele familiens ressourcer, inden de f.eks. beslutter sig for, om barnet skal på ketogen diæt. Ligeledes er målet for behandlingen heller ikke nødvendigvis udelukkende rettet mod selve sygdommen, og dermed mod anfaldsfrihed, men også i lige så høj grad mod generel trivsel i hverdagen. Anfaldsfrihed er altså ikke altid forbundet med et godt helbred, og det er vigtigere for både forældre og fagfolk, at børnene trives, udvikler sig og kan lege med andre børn, end at sygdommen nødvendigvis holdes helt nede (Rheder & Borg-Hansen, 2012a). Informanterne fra de kvalitative interviews har alle en hverdag, som muligvis indeholder flere stressorer. Dette kunne f.eks. være den ketogene diæt, idet den kræver meget forberedelsestid, den er meget restriktiv, og ikke mindst, at diæten er barnets medicin. Disse mødre kan sandsynligvis få behov for metoder til at mestre disse stressorer, så de ikke udvikler sig til stress. For at kunne mestre, må de, ifølge Antonovsky, have en stærk OAS (Antonovsky, 2000, s. 152). 43

45 Ud fra de kvalitative resultater, vurderes det, at de pågældende informanter har en relativ stærk OAS. Mødrene fremstår meget ressourcestærke, og de tager sygdommen som en udfordring. Denne opfattelse af informanterne kommer ud fra en vurdering ift. de tre begreber - begribelighed, håndterbarhed og meningsfuldhed. Først og fremmest opleves informanternes begribelighed ved den måde, hvorpå de forholder sig til deres situation. De forsøger ikke at benægte noget, og de er i konstant beredskab for de ting, de ved, vil dukke op. Sygdom er nu en del af deres hverdag, og de har derfor måtte lære at forudse, hvilke udfordringer de vil møde undervejs. Informanterne beskriver bl.a. dette ved den systematik, der nu er blevet en del af den daglige rutine, når det kommer til f.eks. madlavning eller håndtering af anfald (Rheder & Borg-Hansen, 2012b). I relation til informanternes håndterbarhed, vurderes det også her, at de har en stærk oplevelse af dette. Som Antonovsky beskriver det, handler håndterbarhed bl.a. om at opleve, at man har ressourcerne til at håndtere en given stressfaktor samt at man kan affinde sig med de udfordringer, man møder, og at man kan lære at finde muligheder deri (Antonovsky, 2000, s. 36). I forhold til dette formår informanterne at vende den begrænsning, som diæten fører med sig, til en ressource, ved at vende fokus på de muligheder de har inden for de pågældende rammer. F.eks. har flere af mødrene valgt at fokusere på de muligheder de selv har for valg af råvarer inden for de tilladte fødeemner i diæten. Derudover virker det som om, at informanterne har formået at finde en form for indre styrke, hvorved de kan takle nogle af stressfaktorerne. Nogle tænker nok, hvordan vi kan stå oprejst... Men det kan man, når det sker.. og det kan vi. Det tror jeg, at vi alle sammen kan i sådan en krise. Man kommer ud med nogle ar, men man står altså, når det står på. (Helle l ) Endelig er der begrebet meningsfuldhed, hvor man forsøger at finde en mening med de svære ting, der sker i livet (Antonovsky, 2000, s. 36). Om end forældrene sandsynligvis aldrig kommer til at se en mening med, at det lige netop var deres barn, der fik epilepsi, vurderes det alligevel, at de pågældende mødre villigt har taget udfordringen op, og at de forsøger at finde en mening med den. Det synes som om mødrene har besluttet sig for at flytte fokus fra begrænsningerne, til at udnytte situationens og barnets fulde potentiale. Ovenstående eksempler bekræfter, at informanterne har en stærk OAS. Denne stærke OAS kan være meget gavnlig for dem, og de vil, ifølge Antonovsky, have en øget motivation til at tackle de 44

46 stressende situation de sandsynligvis dagligt bliver udsat for (Antonovsky, 2000, s. 152). Der synes imidlertid at være en udfordring i forhold til dem, der ikke besidder samme grad af OAS som mødrene i nærværende opgave. Ifølge Antonovsky udvikles OAS gennem de oplevelser og udfordringer man har haft gennem hele sit liv, og som fagperson er det derfor svært at hjælpe dem, der har en svag OAS, idet man kun er en midlertidig del af vedkommendes liv (Ibid., s. 140). Der er dog alligevel måder, hvorpå man kan påvirke en persons OAS. Ifølge Antonovsky kan dette eksempelvis gøres ved at forme mødet med klienten, så vedkommende får medbestemmelse. Dette kan give en oplevelse af indre sammenhæng (Ibid., s. 141). Derudover kan man hjælpe personen til selv at opsøge de situationer, der kan være fremmende for OAS (Ibid., s. 142). Påvirkningen vil dog oftest kun være midlertidig, idet en persons OAS, som nævnt, bunder i noget dybere (Ibid., s. 140). At teorien om OAS til stadighed vurderes relevant til familier med et barn på ketogen diæt, uanset deres grad af OAS, skyldes at der måske er endnu en måde, hvorpå OAS kan påvirkes, om end denne måde kan synes mere indirekte. I bogen Helbredets Mysterium (Antonovsky, 2000) fremgår det tydeligt, at personer med en god helbredstilstand samtidig er de personer, der har bedst OAS (Ibid., s ). Den gode helbredstilstand kan være et resultat af en salutogenetisk tilgang (Ibid., s. 33). Således kan man forestille sig, at det måske kunne være en mulighed, at man som fagperson kan styrke en persons OAS ved at hjælpe vedkommende i en salutogenetisk retning. Dette kan måske gøres ved, at man hjælper personen til at fokusere på de ting, vedkommende har gode erfaringer med, hvorved man kan styrke dennes tro på, at udfordringen er overkommelig. 9.0 Praksisrelaterede overvejelser Det følgende afsnit supplerer nogle af de praksisrelaterede overvejelser, der har været løbende i opgaven. Afsnittet relaterer sig primært til den kliniske diætists arbejde med den ketogene diæt. Selvom den ketogene diæt kan synes at have en stor indgriben i familiernes hverdag, har den vist sig at være en god behandlingsmulighed for de, der oplever en effekt. Således synes der at være et behov for, at den ketogene diæt er noget flere kliniske diætister kan vejlede i, og at viden omkring den ketogene diæt og dens anvendelse spredes. Dette med tanke på, at et større kendskab til diæten måske kunne medføre, at den ketogene diæt kunne blive et mere accepteret behandlingstilbud, og at børn således ikke først bliver introduceret herfor, når flere af landets læger og sygehuse ikke længere ved, hvad de skal stille op rent medicinsk. Det kan altså synes ønskværdigt, at man flere steder i landet, havde de fornødne kompetencer til at starte et barn op på diæten, da dette måske kunne spare familierne for omveje og blindgyder. En måde man kunne varetage vidensdeling på, kunne eksempelvis være gennem ERFA grupper 45

47 mellem Filadelfia og lokale diætister. Her kan man med personer, der har samme interesseområde, dele erfaringer (Gyldendal, c). Således kunne kliniske diætister landet over mødes, og på den måde gøre brug af hinandens erfaringer fra behandlingen med den ketogene diæt. Foruden dette kunne det måske være relevant at indgå i et samarbejde med familier, der har erfaring med diæten. På denne måde ville man måske kunne imødekomme nogle af deres ønsker og forslag ift. optimering af behandlingen. Vejledning i den ketogene diæt sætter store krav til diætistens vidensniveau og evner i vejledningssituationen, idet den ketogene diæt er meget kompleks, og den kommer til at kræve meget af familierne. Til dette kunne en rammeplan for diætbehandling af børn med intraktabel epilepsi eksempelvis være hensigtsmæssig, og dette ville måske tillige kunne imødekomme debatten om, hvornår den ketogene diæt introduceres Konklusion Denne opgaves formål var at undersøge evidensen bag den ketogene diæt samt at undersøge diætens anvendelse og indgriben i familiernes hverdag. I forhold til første del af problemformuleringen, er syv studier via en kritisk litteratursøgning blevet valgt til gennemgang, vurdering og fortolkning. Ud fra disse studier, tyder det på, at børn med intraktabel epilepsi kan behandles effektivt med den ketogene diæt. Dette fordi, at alle inkluderede studier finder en effekt, nogle dog mere end andre. Der er dog til stadighed usikkerhed vedrørende virkningsmekanismerne bag diæten, hvorfor det er svært at drage præcise konklusioner på, for hvem diæten virker og hvorfor. Ligeledes er det svært at drage endegyldige konklusioner på diætens effekt ud fra kun syv studier, men denne opgave kan fungere som incitament for videre anvendelse og forskning. Om den ketogene diæts indgriben i familiernes hverdag, er det et faktum, at der er tale om en meget restriktiv diæt, der uundgåeligt vil medføre konsekvenser for familierne. Familierne skal lære at være systematiske, forudseende og præcise. Derudover kan det for nogle familier komme til at betyde, at de ikke længere kan være fælles om måltiderne eller at barnets ergonomiske udvikling hæmmes. Til trods for dette, synes det som om, at de pågældende familier finder en indre styrke til at håndtere de nye udfordringer, idet den ketogene diæt trods alt er en mindre stressfaktor end de mange anfald. Desuden er det sandsynligvis ikke uden betydning, at forældrene med diæten selv kan agere behandlere i deres børns forløb. Endelig virker det som om, at flere forældre foretrækker at behandle børnene med kost frem for medicin. Det kunne dog tyde på, at forældrenes håndtering af sygdommen og behandlingen er afhængig af deres oplevelse af sammenhæng jf. Antonovskys 46

48 teori. Disse resultater betyder i praksis, at der er behov for en videns- og erfaringsdeling vedrørende den ketogene diæt. Flere kliniske diætister landet over skal være i stand til at vejlede familier i denne behandlingsform, så der kan opnås en større konsensus i behandlingstilbuddene. 11. Perspektivering Dette afsnit bringer anvendelsen af den ketogene diæt op på et nationalt niveau. Derudover spekuleres der i brugen af diæten i fremtiden samt hvilken betydning dette måtte have for diætistens virke. I de tilfælde, hvor diæten ser ud til at have effekt, kunne det måske være en mulighed, at man som klinisk diætist tillader sig, at gå lidt væk fra det krav til evidens, som ellers er en af de fagetiske retningslinjer der foreligger diætistens virke (Thaysen et al., 2002). Godt nok er der noget der peger på, at den ketogene diæt har effekt på børn med intraktabel epilepsi, men den bagvedliggende evidens mangler styrke bl.a. pga., at emnet er svært at forske i (Henderson et al., 2006). Til gengæld er der næsten 100 års erfaring (Freeman et al., 2007, s. 25), og denne erfaring kunne måske med fordel tages i brug, der hvor man ser en tendens, men evidensen er svag. Desuden er det en del af begrebet, evidensbaseret praksis, at man gerne må tillægge klinikerens erfaring betydning (Odense Universitetshospital, 2007), hvorfor den erfaringsbaserede behandling måske godt kan forsvares i dette tilfælde. Alternativet for disse børn kan være, at de ingen behandling får. Et større kendskab til den ketogene diæt ville, som nævnt, være ønskeligt. Både for familiernes og fagfolkenes skyld. En måde at gøre dette på, kunne være at nedsætte et nationalt keto-team, der kunne besøge landets hospitaler for at informere om diætens eksisteren. Dette keto-team kunne samtidig stå for oplæringen af diætister, læger og plejepersonale, hvorved man måske ville fremme, at alle fagfolk arbejdede ud fra det samme fundament, og at behandlingen med den ketogene diæt således blev ens landet over. Med et fælles fundament kunne det måske udvikle sig sådan, at den kliniske diætist fremover blev en fast aktør i behandlingen af intraktabel epilepsi uanset hvor i landet behovet måtte være. I forhold til den fremtidige brug af den ketogene diæt, kunne det være interessant at undersøge, om diæten kan bruges i behandlingen af andre neurologiske sygdomme end epilepsi. Man ved, at diæten går ind og ændrer hjernens energiomsætning, og det er måske ikke usandsynligt, at øvrige sygdomme i hjernen ville kunne have gavn af dette. Man må dog nok forberede sig på, at forskning heri kan være forbundet med en del problematikker lignende forskningen vedrørende epilepsi og den ketogene diæt. 47

49 På baggrund af diætistens rolle i behandlingen af intraktabel epilepsi, åbnes øjnene endvidere for muligheden for at udvide diætistens virksomhedsområde til også at omfatte behandling af sygdomme, der ikke umiddelbart er ernæringsrelaterede. Den kliniske diætist er specialist på sammenhængen mellem kost, sundhed og sygdom, og i et samfund, hvor disse komponenter er i stort fokus, kunne man forestille sig, at diætistens tilstedeværelse er berettiget i mange forskellige henseender. 48

50 Litteraturliste Andersson, I. (2008). Epidemiologi for sundhedspersonale en introduktion. Gads Forlag Antonovsky, A. (2000). Helbredets mysterium. København: Hans Reitzels Forlag Ballaban-Gil, K.R. (2004). Complications of the ketogenic diet. I: C.E. Stafstrom & J.M. Rho (red.). Epilepsy and the ketogenic diet (s ). New Jersey: Humana Press Inc. Birkler, J. (2009). Videnskabsteori. København: Munksgaard Borup, V.D. (2010). Biokemi. København: FADL s Forlag Bough, K.J. & Rho, J.M. (2007). Anticonvulsant mechanisms of the ketogenic diet. Epilepsia, 48(1):43-58 Brostrøm, K. (2001). Maden skal ikke rodes sammen og være lækker på tallerkenen!. I: Sundhedsstyrelsen (red.). Mad til spædbørn. (s. 9-14). København: Sundhedsstyrelsen Dansk epilepsiforening (a) (u.å.). Hvad er epilepsi? Lokaliseret d på Dansk epilepsiforening (b) (u.å.). Epilepsi hos børn. Lokaliseret d på Dansk epilepsiforening (c) (u.å.). Epilepsiformer syndromer. Lokaliseret d på Dansk epilepsiforening (d) (u.å.) Medicinsk behandling af epilepsi. Lokaliseret d på 49

51 Dansk epilepsiforening (e) (u.å.) Ketogen diæt. Lokaliseret d på Epilepsihopitalet (u.å). Ketogen Diæt. Lokaliseret d på Forsberg, C. & Wengström, Y. (2003). Att göra systematiska litteraturstudier. Stockholm: Författarna och Bokförlaget Natur och Kultur Freeman, J.M., Kossoff, E.H., Freeman, J.B. & Kelly, M.T. (2007). The ketogenic diet A treatment for children and others with epilepsy (4. udg.). Demos Medical Publishing Freeman, J.M., Vining, E.P.G., Kossoff, E.H., Pyzik, P.L., Ye, X. & Goodman, S.N (2009). A blinded, crossover study of the efficacy of the ketogenic diet. Epilepsia, 50(2): Freeman, J.M., Vining, E.P.G., Pillas, D.J., Pyzik, P.L., Casey, J.C. & Kelly, M.T. (1998). The efficacy of the ketogenic diet 1998: A prospective evaluation of intervention in 150 children. Pediatrics. 102(6): Gyldendal ( a). Stress. Lokaliseret d på light=stressorer Gyldendal ( c). Erfa-gruppe. Lokaliseret d på g/erfa-gruppe?highlight=erfa%20gruppe Halkier, B. (2002). Fokusgrupper. Samfundslitteratur og Roskilde Universitetsforlag Haug, E., Sand, O. & Sjaastad, Ø.V. (2006). Menneskets fysiologi. Gads Forlag 50

52 Hemingway, C., Freeman, J.M., Pillas, D.J. & Pyzik, P.L. (2001). The ketogenic diet: A 3- to 6- year follow up of 150 children enrolled prospectively. Pediatrics. 108(4): Henderson, C.B., Filloux, F.M., Alder, S.C., Lyon, J.L. & Caplin, D.A. (2006). Efficacy of the ketogenic diet as treatment option for epilepsy: Meta-analysis. Journal of Child Neurology, 21(3): Hessov, I. & Jeppesen, P.B. (2011). Legemets reaktion på faste. I: Hessov, I. & Jeppesen, P.B. (red.). Klinisk ernæring (5. udg.) (s ). København: Munksgaard Danmark Hong, A.M., Turner, Z., Hamdy, R.F. & Kossoff, E.H. (2010). Infantile spasms treated with the ketogenic diet: a prospective single-center experience in 104 consecutive infants. Epilepsia. 51(8): Kang, H.C., Chung, D.E., Kim, D.W. & Kim, H.D. (2004). Early- and late-onset complications of the ketogenic diet for intractable epilepsy. Epilepsi. 45(9): Kang, H.C., Lee, Y.J., Lee, J.S., Lee, E.J., Eom, S., You, S.J. & Kim, H.D. (2011). Comparison of short- versus long-term ketogenic diet for intractable infantile spasms. Epilepsia. 52(4): Kjøller, M., Juel, K., Kamper-Jørgensen, F. (2007). Folkesundhedsrapporten Danmark København: Statens Institut for Folkesundhed, Syddansk Universitet Kvale, S. (1997). Interview. En introduktion til det kvalitative forskningsinterview. København: Hans Reitzels Forlag Marsh, E.B., Freeman, J.M., Kossoff, E.H., Vining, E.P.G., Rubenstein, J.E., Pyzik, P.L. & Hemingway, C. (2006). The Outcome of Children with Intractable Seizures: A 3- to 6-Year Followup of 67 Children Who Remained on the Ketogenic Diet. Epilepsia. 47(2):

53 Neal, E.G., Chaffe, H., Schwartz, R.H., Lawson, M.S., Edwards, N., Fitzsimmons, G., Whitney, A. & Cross, J.H. (2008). The ketogenic diet for the treatment of childhood epilepsy: A randomised controlled trial. The Lancet Neurology. 2008;7: Neal, E.G., Chaffe, H., Schwartz, R.H., Lawson, M.S., Edwards, N., Fitzsimmons, G., Whitney, A. & Cross, J.H. (2009). A randomized trial of classical and medium-chain triglyceride ketogenic diets in the treatment of childhood epilepsy. Epilepsia. 50(5): Nordic Council (2004). Nordic Nutrition Recommendations 2004 (4. udg.). Copenhagen: Nordic Council of Ministers Nørgaard, J.R. (2009). Medicinske fagudtryk en klinisk ordbog med kommentarer (3. udg.). København: Nyt nordisk forlag Arnold Busck Odense Universitetshospital (2007, 5. marts). Evidensbaseret praksis: Baggrund og definition. Lokaliseret d på ProMedicin (2012, 7. november). Topimax. Lokaliseret d på Richter, L. (2007, 13. juli). Det dopede Danmark. Information. Lokaliseret d på Rheder, S. & Borg-Hansen, J. (2012a). Deltagerobservationsstudie. Udleveres efter ønske. Rheder, S. & Borg-Hansen, J. (2012b). Transskription af kvalitative forskningsinterviews. Udleveres efter ønske. Shaw, V.& Lawson, M. (2001). Clinical Paediatric Dietetics (2. udg.). Blackwell Science Smed, A. (2009). Epilepsi. I: A. Gade, C. Gerlach, R. Starfelt & P.M. Pedersen (red.). Klinisk neuropsykologi (s ). København: Frydenlund 52

54 Sundhed, (2010a, 14. december). Tuberøs sklerose. Lokaliseret d på Sundhed (2010b, 17. september). EEG. Lokaliseret d på Sundhedsstyrelsen (1996, 30. september). Bekendtgørelse om virksomhed som klinisk diætist. Lokaliseret d på Thaysen, E.M., Christensen, H., Saaek, A., Winther, E. & Beck, A.M. (2002). Fagetiske retningslinjer for kliniske diætister. Foreningen af Kliniske Diætister Tjørnhøj-Thomsen T og Whyte S (2007) Feltarbejde, etnografiskt metode. I: S. Vallgårda og L. Koch (red.) Forskningsmetoder i folkesundhedsvidenskab (4. udg.). København: Munksgaard. S Zupec-Kania, B., Werner, R.R., & Zupanc, M.L. (2004). Clinical use of the ketogenic diet the dietitian s role. I: C.E. Stafstrom & J.M. Rho (red.). Epilepsy and the ketogenic diet (s ). New Jersey: Humana Press Inc. 53

55 Bilag 1: Kontrakt/information til informanterne Hej, Først mange tak fordi I har sagt ja til at deltage i et interview i forbindelse med vores bachelorprojekt omkring børn med intraktabel epilepsi og den ketogene diæt. Planen med interviewet er, at det bliver et fokusgruppe-interview med fokus på Jeres hverdag med et barn på den ketogene diæt. Formålet med fokusgruppe-interviewet vil være, at vi stiller Jer spørgsmål, som I har mulighed for at diskutere/tale om. Dette vil give os et bredere billede af opfattelser og holdninger omkring den ketogene diæt, da I alle har stået/står i samme situation. Interviewet er frivilligt, og vi har naturligvis tavshedspligt, men da det er et projekt til vores bacheloropgave håber vi på, at I vil indvillige i, at vi bruger Jeres besvarelser og samtaler i vores opgave. I kan naturligvis være helt anonyme, hvis I ønsker det. Vi har desværre ikke mulighed for at aflønne Jer for Jeres hjælp og tid, men vi håber, på trods af dette, at I stadig vil sætte et par timer af til os. Vi glæder os rigtig meget til at se Jer. Hvis I har nogle spørgsmål til forløbet inden, er I velkommen til at kontakte os per mail eller mobil. Med venlig hilsen Julie og Susanne 54

56 Bilag 2: Interviewguide Forskningsspørgsmål Interviewsspørgsmål Noter til os selv Interviewguiden er på trods af de mange interviewspørgsmål tænkt som et semi-struktureret interview. Dette vil sige, at vi er parate til at gå ud af en bestemt vej, hvis mødrenes besvarelser lægger op til dette. Ligeledes behøver vi ikke at følge guiden slavisk nogle spørgsmål kan springes over, hvis de allerede er blevet besvaret tidligere, eller hvis det ikke længere findes relevant. Indledning til emnet Interviewet indledes med en række baggrundsspørgsmål vedr. Jeres børns sygdom og anvendelsen af den ketogene diæt. Dernæst kommer der nogle spørgsmål, som relaterer sig til kost vs. medicin, fordele og Demografi & baggrund Hvor, hvornår og hvordan introduceres familier med børn med medicinsk intraktabel epilepsi til den ketogene diæt? Introduktion til næste forskningsspørgsmål ulemper ved ketogen diæt osv. Hvor gammelt er barnet? Hvilken slags epilepsi har barnet og hvilken alder havde barnet ved debut? Hvilken sygdom ligger til grund for barnets epilepsi? Hvor mange forskellige slags medicin har barnet været på? Hvor meget medicin er barnet på aktuelt? Hvor hørte I først om den ketogene diæt? Hvornår blev diæten sat i gang? Hvor langt inde i forløbet? Er barnet på den klassisk diæt, MCT-diæt eller modificeret diæt? Hvilken ratio? Hvor lang tid har barnet været på diæt indtil videre? Ved I, hvor lang tid det er meningen I skal fortsætte? Hvem satte Jer i gang? / hvilket behandlingssted eller sygehus er I tilknyttet? Hvilke faggrupper var involverede i opstarten? Hvem havde den fremtrædende rolle? Hvordan oplevede I introduktionen til diæten? Vi er klar over, at man først igangsætter behandling med Er antallet af præparater blevet mindre efter opstart på ketogen diæt? 55

57 Hvilken betydning har det, at diæten først introduceres efter mislykket medicinsk behandling? Introduktion til næste forskningsspørgsmål Hvilke psykosociale udfordringer og konsekvenser opleves i relation til den ketogene diæt, og hvordan mestres disse? Introduktion til næste forskningsspørgsmål ketogen diæt efter mislykket medicinsk behandling ofte er det, hvis barnet ikke responderer på to eller flere præparater. Kunne I have tænkt Jer en anderledes rækkefølge i forhold til medicinsk behandling og behandling med kost? Havde I haft mod på diæten tidligere i forløbet? Hvorfor/hvorfor ikke? Mad forbindes i mange danske hjem med hygge og socialt samvær. Hvordan har I det med, at maden nu er medicin og ikke bare mad? Nu har vi selv haft muligheden for at lave mad i ketokøkkenet på Filadelfia, og vi har også været med under et par måltider. Her har vi oplevet, hvor omstændigt alt vedrørende diæten er. Har børnenes og Jeres egen hverdag ændret sig, efter barnet er startet på den ketogene diæt? Hvordan fungerer måltiderne i Jeres familie? Er måltidssituationerne anderledes en før diæten? Hvilke udfordringer praktiske såvel som personlige oplever I i forbindelse med diæten? Hvad gør I som familie, for at få hverdagen med et sygt barn på en meget striks diæt, til at fungere? Hvordan får I det til at hænge sammen i forhold til pasning osv.? Hvordan får I det til at fungere i sociale sammenhænge? Er der situationer eller forhold, hvor I føler diæten sætter begrænsninger for det liv, I gerne vil leve? På baggrund af det vi allerede har talt om, og på baggrund af det vi i forvejen vidste om den Hvis ja, hvornår i forløbet? OBS! Kræver måske opfølgende spørgsmål Hvis ja, på hvilken måde? 56

58 Hvordan opvejes fordele mod ulemper ved diætetisk behandling af intraktabel epilepsi med den ketogene diæt? Introduktion til næste forskningsspørgsmål Har det betydning for forældrenes oplevelse af barnet og dets sygdom (oplevelse af sammenhæng?), at det nu også behandles diætetisk og ikke kun medicinsk? Introduktion til næste forskningsspørgsmål Hvordan kan behandlingen og ketogene diæt, så er vi klar over, at diæten har mange både positive og negativer aspekter. I hvilken grad mener I, at diæten har positiv effekt for Jeres barn? I hvilken grad mener I, at diæten har negativ effekt for Jeres barn? Hvilke overvejelser gjorde I jer inden diætens opstart? Havde I nogle betænkeligheder? Var det en svær beslutning af træffe? Hvad er ulemperne ved at have et barn på den ketogene diæt? Hvad er fordelene? Mener I, at fordelene er ulemperne værd? Vil I anbefale andre, der står i samme situation at starte på diæten? I så fald hvad ville I råde dem til? Vi har talt med en mor, som sagde om sin søn med svær epilepsi, at han ikke skal gå og tænke på, at han er syg.. og at de som forældre ikke ser ham som syg. Tænker I meget over, at I har et kronisk sygt barn? Har Jeres oplevelse af barnets sygdom og behandling ændret sig nu, hvor barnet kan behandles med mad? Giver det Jer noget rent personligt som forældre, at Jeres børn nu behandles med mad frem for kun medicin, og at I selv kan agere behandlere? Det er vores håb, at vi med denne opgave kan sprede budskabet om behandling af epilepsi med den ketogene diæt. I den forbindelse kunne vi godt tænke os at høre om Jeres indtryk af det nuværende behandlingstilbud. Kan Filadelfia gøre noget for Hvis ja, på hvilken måde? Hvis nej, hvorfor ikke? Hvis ja, hvordan? 57

59 forløbene optimeres fremadrettet? Både lokalt og på landsplan? Jer, som andre sygehuse ikke kan? Hvordan vil behandlingen på landets øvrige sygehuse samt i kommunerne, i Jeres øjne, kunne optimeres? Hvad mangles der? Er der, der hvor I bor, daginstitutioner, der kan varetage pasning af Jeres børn samt administration af diæten? Hvis I selv kunne vælge og tid/økonomi ikke var et issue, hvordan skulle introduktionen og behandlingen med den ketogenediæt så forløbe? Er der noget I gerne vil tilføje/uddybe, som ikke er blevet sagt? Konsekvenser hvis nej? Opsigelse af job eller lignende? 58