Kvalitativ og kvantitativ validering af spørgeskema vedrørende Generel Led Hypermobilitet

Transkript

1 Kvalitativ og kvantitativ validering af spørgeskema vedrørende Generel Led Hypermobilitet Bacheloropgave i Fysioterapi University College Lillebælt Juni 2014 Udarbejdet af: Mette Jørgensen og Pernille Strøger Hansen

2 Mette Jørgensen Pernille Strøger Hansen Intern vejleder: Jette Damgaard Jeppesen, Adjunkt, Fysioterapeut, Cand. Scient. San. Ekstern vejleder: Tina Junge, Adjunkt, Fysioterapeut, Ph.d. stud. Projektleder: Birgit Juul Kristensen, Fysioterapeut, Lektor ved institut for Idræt og Biomekanik ved SDU Denne opgave er udarbejdet af fysioterapeutstuderende ved Fysioterapeutuddannelsen i Odense, University College Lillebælt som led i et uddannelsesforløb. Den foreligger urettet og ukommenteret fra skolens side og er således udtryk for den / de studerendes egne synspunkter Antal anslag: Antal anslag fra tekstbokse: 162 Samlet antal anslag: Anslag abstrakt, dansk: 338 Anslag abstrakt, engelsk: 345 Side 2 af 86

3 Abstrakt Titel: Kvalitativ og kvantitativ validering af spørgeskema vedrørende Generel Led Hypermobilitet Forfattere og kontakt: Mette Jørgensen og Pernille Strøger Hansen Intern vejleder: Jette Damgaard Jeppesen Ekstern vejleder: Tina Junge Uddannelsessted: Fysioterapeutuddannelsen, University College Lillebælt Baggrund: Grundet manglende evidens for behandlingsprincipper til personer med Generel Led Hypermobilitet (GLH), er der et ønske om at opgøre prævalensen af personer med GLH i Danmark igennem en populationsundersøgelse, og ligeledes sætte fokus på problematikken. Til at opgøre dette findes der endnu ikke en hensigtsmæssig og brugbar målemetode i Danmark. Formål: Dette studie har til formål at oversætte spørgeskemaet Five-part Questionnaire for Identifying Hypermobility (5PQH) fra svensk til dansk. Ydermere at undersøge face validity af det oversatte spørgeskema og afslutningsvis undersøge validiteten og dermed afgøre, hvorvidt det er brugbart i den pågældende populationsundersøgelse. Metode: 5PQH er oversat til dansk ved brug af oversættelse-tilbageoversættelses metoden. Derefter er face validity testet igennem 8 kvalitative semistrukturerede interviews med case og kontrol personer. Validiteten er testet ved afprøvning af 5PQH i et case kontrol studie. Resultater: Den oversatte danske version af 5PQH er godkendt af Ulrik Roijezon. Den danske version af 5PQH er blevet adapteret sprogligt og kulturelt til potentielle respondenter igennem interviews. Sensitivitet og specificitet er beregnet til henholdsvis 100% og 80%. Den positive prædiktive værdi og den negative prædiktive værdi, er beregnet til henholdsvis 83,3% og 100% Side 3 af 86

4 Konklusion: På baggrund af dette studie, kan den danske version af 5PQH ikke anses som værende valid og dermed brugbar i den pågældende populationsundersøgelse. Det må derfor konkluderes, at der er brug for yderligere undersøgelser for at validere 5PQH. Perspektivering: Resultaterne for dette studie indikerer, at der fortsat er brug for yderligere undersøgelser, for at højne validiteten af den danske version af 5PQH, inden denne kan benyttes i populationsundersøgelsen. Dette indebærer et pilotstudie med en større studiepopulation samt et pilotstudie, hvor 5PQH undersøges med en anden grænseværdi, end den nuværende grænseværdi på 2. Nøglebegreber: General Led Hypermobilitet, GLH, Five-part Questionnaire for Identifying Hypermobility, 5PQH, oversættelse, cross-cultural adaptation, face validity, validitet, voksne, interview, case kontrol studie. Side 4 af 86

5 Abstract Title: Qualitative and quantitative validation of questionnaire regarding General Joint Hypermobility Autors and contact: Mette Jørgensen and Pernille Strøger Hansen Internal advisor: Jette Damgaard Jeppesen External advisor: Tina Junge Education: Faculty of physiotherapy, University College Lillebælt Background: Due to the lack of evidence dealing with treatment principles for persons with Generel Joint Hypermobility (GJH), a population study is planned to set focus on this issue and to investigate the prevalence of persons with GJH in Denmark. At this point in time there is no appropriate and useful measurement available in Denmark. Purpose: The aim of this study is to translate the questionnaire Five-part Questionnaire for Identifying Hypermobility (5PQH) from Swedish to Danish. Furthermore to test the face validity of the translated questionnaire and last, but not least to test the validity and thus determine conclude whether the questionnaire is useful in the population study. Methods: The translation of 5PQH in to Danish is done by using the translation-backtranslation method. Afterwards the face validity is tested in 8 qualitative semi-structured interviews with case- and control persons. The validity is tested by using 5PQH in a case control study. Results: The translated version of 5PQH is approved by Ulrik Roijezon. The Danish version of 5PQH is adapted linguistically to potential respondents through interviews. The sensitivity and specificity are intended respectively 100% and 80%. The positive predictive and negative predictive value are intended respectively at 83,3% and 100%. Side 5 af 86

6 Conclusion: Based on this study, the Danish version of 5PQH cannot be considered as valid and therefore it is not possible to use it in the population study. Conclusively there is a need for more testing to validate 5PQH. Perspective: The results of this study indicate a need for more tests to increase the validity of the Danish version of the 5PQH. This implies a study with a bigger study population and a study where 5PQH is tested with another limit than the current value 2. Keywords: Generel Joint Hypermobility, GJH, 5-part Questionnaire for Identifying Hypermobility, 5PQH, translation, cross-cultural adaptation, face validity, validity, interview, case control study. Side 6 af 86

7 Indholdsfortegnelse Indledning... 9 Problembaggrund Formål Problemformulering Hypoteser Nøglebegreber Læsevejledning Etiske overvejelser Videnskabsetisk komité Datatilsynet Tavshedspligt Teori Teoretisk afsnit om hypermobilitet Hypermobilitet generelt Proprioception Panjabi Sammenfatning Validitet Andre begreber Beightons test Udvikling af 5PQH Litteratursøgning Oversættelse Metode for oversættelse Svensk-Dansk oversættelse: Engelsk-Dansk oversættelse Resultat af oversættelse Interview Metode for interview Analyse af interview Resultat af interview Klargøring af spørgeskema Side 7 af 86

8 Case kontrol studie Metode for case kontrol studie Beregningsmetoder Databearbejdning af case kontrol studie Resultat af case kontrol studie Diskussion Litteratursøgning Oversættelse Metode for oversættelse Interview Fordele og ulemper ved interview Metode for interview Resultater af interview Case kontrol studie Fordele og ulemper ved case kontrol studie Metode for case kontrol studie Resultater af case kontrol studie Udvikling af 5PQH Konklusion Perspektivering Referenceliste Bilag 1: Informationsbrev Bilag 2: Svensk version af 5PQH Bilag 3: Uoverensstemmelser mellem oversætterne Bilag 4: Uoverensstemmelse mellem tilbageoversætterne Bilag 5: Engelsk version af 5PQH Bilag 6: Interviewguide Bilag 7: Referater for hvert interview Bilag 8: Endeligt 5PQH Bilag 9: Oversigt over alder, køn og samlet score Bilag 10: Opgørelse over besvarelser Side 8 af 86

9 Indledning Dette studie er en del af et større forskningsprojekt på Syddansk Universitet, med titlen Epidemiology of Generalised Joint Hypermobility in adults from Denmark a population based study (EGHS). EGHS har til formål at opgøre prævalensen af generel led hypermobilitet (GLH) i Danmark. Resultaterne skal efterfølgende være basis for ansøgninger til forskningsprojekter på området for at synliggøre og dokumentere omfang og alvorlighed af dette problem. Projektet forventes at forløbe fra efteråret 2014 til foråret Vi vil i dette studie oversætte det allerede eksisterende spørgeskema Five-part Questionnaire for Identifying Hypermobility (5PQH), Hakim & Grahame 2003, fra svensk til dansk ved hjælp af oversættelsetilbageoversættelsesmetoden, med fokus på cross-cultural adaptation. Herefter ønsker vi at undersøge face validity ved brug af interview af potentielle respondenter. Til sidst vil vi gennem et case kontrol studie afprøve 5PQH på en case og en kontrol gruppe. Formålet med dette er at finde ud af, hvorvidt 5PQH kan valideres og benyttes i EGHS. Som fysioterapeutstuderende er vi blevet introduceret til begrebet Led Hypermobilitet samt mødt dette i praksis. Vi finder det spændende at deltage i et projekt, der på sigt kan bidrage til at kvalitetssikre fysioterapi. I den følgende problembaggrund præsenteres grundlaget for hvorfor dette studie er udført. Side 9 af 86

10 Problembaggrund I Danmark foreligger der et krav fra politikere og patienter om, at man som behandler benytter den mest effektive diagnostik og behandling (1:17). Et redskab til at varetage dette krav er ved brug af evidensbaseret medicin (EBM). Dette defineres som; en systematisk og afvejet brug af den bedste foreliggende evidens i udredning og behandling af den enkelte patient (1:17). EBM sammenfatter evidens fra den kliniske forskning, klinikerens erfaringer samt patientens forudsætninger (1:17). Sammenhængen mellem disse tre hovedpunkter har vi belyst i figur 1. Patientens forudsætninger Evidensbaseret viden Klinikerens erfaringer Fig. 1: Sammenhængen mellem de tre hovedpunkter i arbejdet med EBM. I denne opgave arbejdes der indenfor området; Hypermobilitet. Det antages, at ca. 10% af befolkningen er hypermobile, hvoraf det formodes, at 85% af disse er kvinder (2:598). Godt halvdelen af de personer, der lever med GLH vil opleve gener i form af smerter i led og muskler (3:4) (4:97). Disse gener forårsages af en uhensigtsmæssig kropsholdning grundet eftergiveligt bindevæv, hvilket medfører en overbelastning i de pågældende led og omkringliggende strukturer (3:4-5)(2:600). Det formodes, at osteoartrose kan være en direkte konsekvens af hypermobilitet (5:419) (6:3). På baggrund af ovenstående vil vi undersøge, hvad og hvor meget evidensbaseret viden, der foreligger indenfor fysioterapeutisk behandling, omhandlende GLH. Dette med henblik på at undersøge, hvorvidt vi som fysioterapeuter kan leve op til kravene for EBM i arbejdet med personer med GLH. Vi har søgt efter evidensbaseret viden i databaserne; PubMed, Pedro, Cinahl og SveMed+. I disse søgninger forekommer der ikke nogle studier med udgangspunkt i GLH. Vi finder dog 4 studier, der undersøger behandling ift. personer med Ehlers-Danlos syndrom hypermobil type (EDS-HT), hypermobilitetssyndrom (HMS) og børn med Side 10 af 86

11 hypermobilitet (7) (8) (9) (10). Fælles for disse studier er, at de konkluderer, at der brug for yderligere forskning på disse områder. Søgninger er beskrevet i afsnittet om litteratursøgning. I og med, at der ikke foreligger noget brugbart evidensbaseret viden, forekommer der en mangel i de tre hovedpunkter i EBM jævnfør figur 1, hvilket resulterer i, at vi som fysioterapeuter ikke formår at leve op til kravene om at arbejde ud fra EBM. På baggrund af dette mener vi, at der foreligger et problem for fysioterapeuten, da denne ikke har den optimale viden omkring behandlingsprincipper og derfor ikke kan leve op til de krav, der stilles. Dette fører endvidere til, at patienterne ikke har mulighed for at modtage den optimale behandling. På baggrund af de gener GLH kan medføre og den manglende evidensbaserede viden på området, findes det relevant at opgøre prævalensen af GLH i Danmark med henblik på at kunne beskrive problematikken og ansøge om videre forskning på dette område. På nuværende tidspunkt klassificeres GLH oftest ved hjælp af Beightons test, som er en fysisk objektiv test, der blev publiceret i 1973 (2:597). Denne test anses af mange som Gold standard (5:420). Som nævnt ønsker studiet EGHS at opgøre prævalensen af GLH i Danmark igennem en populationsundersøgelse. Indsamling af epidemiologiske data kan med fordel indsamles ved brug af en spørgeskemaundersøgelse (11:56). Fordele ved en spørgeskemaundersøgelse er, at det er økonomisk rentabelt, tidsbesparende samt der er mulighed for store stikprøver med stor geografisk spredning (11:56-57) (12:30). I og med, at Beightons test er en fysisk, objektiv målemetode vil det kræve, at hver enkel person i studiepopulationen skal møde personligt op til undersøgelse. Dette er tidskrævende for undersøgeren såvel som respondenten samt økonomisk krævende, da undersøgeren skal have løn. Derudover er der brug for meget personale til at udføre undersøgelserne. Det er derfor ikke realistisk at benytte Beightons test i en populationsundersøgelse. På baggrund af ovenstående er det nødvendigt med en målemetode, der kan erstatte Beightons test i studiet EGHS. Dette kunne med fordel være en spørgeskemaundersøgelse, da denne metode som nævnt er hensigtsmæssig ift. økonomi og tid. I 2013 blev et studie lignende EGHS udført i England ved brug af spørgeskemaet 5PQH, hvor man fandt, at 18,3% af den engelske befolkning kunne klassificeres med GLH (13). Side 11 af 86

12 En målemetode svarende til 5PQH forefindes ikke i Danmark. Grundet dette er der på nuværende tidspunkt ikke mulighed for at udføre en populationsundersøgelse, ved brug af allerede eksisterende målemetoder, der har til formål at opgøre prævalensen af GLH i Danmark. 5PQH er desuden oversat fra engelsk til svensk og er her fortsat under udvikling med henblik på publicering af den svenske version. Formål Idet der ikke foreligger et dansk selvrapporterende spørgeskema omhandlende hypermobilitet, har dette studie til formål at oversætte og teste validiteten af spørgeskemaet 5PQH, der er udviklet til at klassificere voksne (16-80 år) med hypermobilitet. Problemformulering Hvordan kan spørgeskemaet 5PQH oversættes fra svensk til dansk så, det adapteres sprogligt og kulturelt og hvordan sikres validiteten, så det kan bruges i EGHS? Problemstillinger: - Hvordan kan 5PQH oversættes fra svensk til dansk med udgangspunkt i cross-cultural adaptation? - Hvordan er face validity af 5PQH testet igennem interviews? - Hvordan er validiteten af 5PQH testet på en case og en kontrol gruppe? Hypoteser 1) Idet vi antager, at der er kulturel lighed mellem Sverige og Danmark, forventer vi, at det oversatte 5PQH er forståeligt og overskueligt, og at der derfor ikke skal foretages sproglige og kulturelle ændringer. 2) Vi forventer at kunne påvise validiteten igennem et case kontrol studie, med en hypotese om, at alle i case gruppen får et positivt testresultat, og alle i kontrol gruppen får et negativt testresultat ift. klassificering med GLH. Side 12 af 86

13 Nøglebegreber Målemetode: Defineres som En specifik målemetode til at måle et eller andet (14:3). Face validity: Undersøgelse af hvorvidt spørgsmålene er forståelige og overskuelige. Begrebet bruges især om spørgeskemaer og vurderes igennem interviews med potentielle respondenter (14:4). - Forståelig: Spørgsmål som er klare og til at forstå (15:437) - Overskuelig: Spørgeskema som er klart og velstruktureret og dermed let at overskue (15:1032) - Potentielle respondenter: I dette studie relateres der til målgruppen; mænd og kvinder i alderen år Cross-cultural adaptation: En proces hvor et spørgeskema oversættes og tilpasses sprogligt og kulturelt til brug for en målgruppe med et andet sprog, kultur og land (16:1). - Sprogligt: Oversættelse og tilpasning af enkelte ord og sætninger fra et sprog til et andet (17:1421) - Kulturelt: Tilpasning af ordsprog samt måden, at forstå spørgsmålene på i et givent land, ud fra vaner, værdier, viden og holdninger (17:1421) (18:138) Side 13 af 86

14 Læsevejledning I det følgende vil du først blive præsenteret for det teoretiske grundlag for udførelsen af dette studie. Herefter fremgår en beskrivelse af selve studiet, som er inddelt i tre faser. Disse beskrives i kronologisk rækkefølge. Fase 1: Oversættelse af 5PQH I denne fase gennemgås metodebeskrivelse samt resultatafklaring af oversættelsen. Resultaterne herfra tages med videre til næste fase. Fase 2: Interview af potentielle respondenter I denne fase gennemgås metodebeskrivelse, analyse samt resultatafklaring af interview. Resultaterne tages også her med videre til næste fase. Fase 3: Afprøvning af 5PQH I denne fase gennemgås metodebeskrivelse, databearbejdning samt resultatafklaring for case kontrol studiet. Efter gennemgang af de tre faser, vil du blive præsenteret for et diskussionsafsnit og afslutningsvis en samlet konklusion samt en perspektivering. God fornøjelse Side 14 af 86

15 Etiske overvejelser Etik defineres som opfattelsen af hvad der er rigtigt og forkert med hensyn til, hvordan mennesker bør leve og behandle hinanden (19:178). I det følgende gennemgås de overvejelser vi har gjort os igennem processen. Videnskabsetisk komité Et projekts formål og metode afgør, hvorvidt det skal anmeldes til Videnskabsetisk komité eller ej. Spørgeskema- og interviewundersøgelser, hvilket er de metoder dette studie anvender, hører til i den kategori der betegnes Forsøgstyper uden anmeldelsespligt (20). Derfor er dette studie ikke anmeldt til Videnskabsetisk komité. Vi har dog alligevel valgt at lade os inspirere af de retningslinjer, der foreligger ift. patientinformation, som et anmeldelsespligtigt projekt skal foretage (21). Dette for at sikre, at deltagerne er bekendt med formål og procedurer og herved sikre beskyttelse af deltagerne. Datatilsynet Et projekt som opbevarer personfølsomme data skal anmeldes til Datatilsynet (22). Dette studie indhenter og bevarer personfølsomme data i form af helbredsmæssige forhold samt identifikationsoplysninger (23:13). Som studerende på en professionsbachelor er man fritaget fra anmeldelsespligten, og dette studie er derfor ikke anmeldt til Datatilsynet. Dog ligger der stadig et krav om, at indsamling og registrering af oplysninger skal ske med et informeret samtykke (24). Selvom et projekt er fritaget fra anmeldelsespligten, har deltagerne stadig de samme rettigheder og klageadgang, som hvis et projekt var anmeldelsespligtigt (25). Tavshedspligt Som fysioterapeutstuderende er vi ifølge forvaltningsloven og sundhedsloven underlagt tavshedspligt. Med dette menes at deltagerne er anonymiseret, og at personlige oplysninger, så som navn og cpr. nr. holdes fortroligt og dermed ikke videregives (26) (27). Side 15 af 86

16 Hvad har vi gjort? Selvom dette studie er fritaget fra anmeldelsespligten hos både Videnskabsetisk komité og Datatilsynet, har det alligevel været vigtigt at følge de retningslinjer, der foreligger hos et anmeldelsespligtigt projekt. Dette er for at imødekomme det etiske aspekt i at arbejde med mennesker. Derfor har alle deltagere i interviewundersøgelsen og case kontrol studiet, både case- og kontrol personer, modtaget et informationsbrev indeholdende forside med kort beskrivelse af projektet, deltagerinformation omhandlede procedurer og kontaktoplysninger samt informeret samtykke, som i alle tilfælde underskrives forinden undersøgelsen. Yderligere var der vedlagt en pjece omhandlende studiet og hypermobilitet for, at motivere deltagerne til deltagelse (Bilag 1: Informationsbrev). For at overholde tavshedspligten, har vi været opmærksomme på, ikke at opgive personlige oplysninger i denne opgave, på deltagerne i dette studie. Side 16 af 86

17 Teori I dette afsnit præsenteres teori omhandlende hypermobilitet, validitet, Beightons test og udvikling af 5PQH. Teoretisk afsnit om hypermobilitet Hypermobilitet generelt Ordet hypermobil er sammensat af de to græske ord; hyper = over og mobil = bevægelig (28:8). Led hypermobilitet kan derfor beskrives som en tilstand, hvor man er i stand til at bevæge sine led udover normal bevægelighed (5:419). Hypermobilitet deles i to former; lokal led hypermobilitet og GLH. Lokal led hypermobilitet vil sige, at man er hypermobil i et enkelt eller få led, hvorimod at GLH er når mange led er overbevægelige (3:4). GLH er ofte arveligt betinget (5:419). Det er forårsaget af mindsket antal tværbindinger imellem kollagenfibrene, hvilket medfører øget elasticitet i ligamenter, sener og ledkapsler (29:133). Man kan derfor sige, at hypermobilitet er forårsaget af løse led og dermed den forekommende overbevægelighed (3:3). Proprioception Ud over øget bevægelighed er proprioceptionen hos personer med GLH nedsat (29:134). Den proprioceptive sans er vigtig for leddets stilling. Den favner forskellige mekanoreceptorer, herunder receptorer i ledkapsler, ligamenter, sener, muskler og hud (5:57). Mekanoreceptorer har til opgave at reagere på mekaniske ændringer, herunder ændringer i længde og spænding og på baggrund heraf sende besked om leddets position (5:23-24) (30:62). Den nedsatte proprioceptive sans skyldes formentlig en forsinket aktivering af mekanoreceptorer, grundet det slappe væv hypermobilitet forårsager (29:134). Den forsinkede aktivering øger risikoen for, at leddet bevæges i yderstilling, og dermed også risikoen for at få skader (29:134). I disse yderstillinger er der større belastning på det omkringliggende brusk, hvilket formodes at være årsagen til mulig udvikling af osteoartrose (29:135) (28:16). Side 17 af 86

18 Panjabi For at beskrive stabiliteten i et led, vil vi tage udgangspunkt i Panjabis teori omhandlende ledstabilitet. Stabilitet kan defineres som: Evnen til at genfinde ligevægten, efter at kroppen er blevet påvirket i en given retning (31:421) Ifølge Panjabi er et leds stabilitet afhængig af tre subsystemer, der funktionelt er afhængige af hinanden for at opretholde stabilitet i leddet (32:384). - Det aktive system o Muskulaturen omkring det pågældende led o Primæropgave: At genere kraft, samt stabilisere leddet (32:385) - Det passive system o Led, knogler og ligamenter o Primæropgave: At sende signaler til kontrolsystemet, om leddets stilling (32:385) - Det neurale kontrolsystem o Nerver og CNS o Modtager konstant inputs fra det aktive og passive system o Primæropgave: At monitorere rekrutteringen af det aktive system (32:385) (31:420) Kontrol systemet Det passive system Det aktive system Figur 1: Sammenhængen mellem de 3 subsystemer i Panjabis teori omkring ledstabilitet Figur 2 viser sammenhængen mellem de 3 subsystemer. Hvis der er en dysfunktion i det ene system, så vil de to andre systemer forsøge at tage over, men formår disse to systemer ikke at kompensere for dysfunktionen, kan det medføre instabilitet i leddet (33:59-60). Panjabis teori tager yderligere udgangspunkt i følgende begreber: Side 18 af 86

19 Neutral position er den stilling i leddet, hvor den samlede belastning af det aktive og passive system er minimal for at opretholde kropsholdningen (34:391). Range of motion (ROM) er leddets fysiologiske bevægeudslag, målt ud fra den neutrale position. Denne deles i to grupper: den neutrale zone og den elastiske zone (34:391). - Den neutrale zone (NZ) er den zone, hvor ROM udføres med mindst mulig modstand fra det passive system. Dvs. jo større NZ, des større frispil i leddet, hvilket kan medføre instabilitet (31:418). I denne zone er der høj fleksibilitet (34:391). - Den elastisk zone er den del af ROM, der måles fra udgangen af NZ og op til den fysiologiske grænse for bevægelsen. I denne zone udføres bevægelsen med betydelig intern modstand fra det passive system, og der er derfor høj grad af stivhed (34:391). Sammenfatning Ifølge teorien forekommer en dysfunktion i det passive system hos hypermobile, grundet den øgede elasticitet i ligamenter, sener og ledkapsel (33:59). En dysfunktion i det passive system skaber ubalance i de tre subsystemer, da den øgede elasticitet forårsager forsinket aktivering af mekanoreceptorerne. Dette medfører et forsinket signal til kontrolsystemet om, at leddet er på vej i yderstilling, den såkaldte elastiske zone. Dette medfører ændringer i den proprioceptive sans og forhindrer dermed kroppen i at reagere i tide. Den øgede elasticitet medfører større NZ og dermed øget ROM med risiko for ledinstabilitet (5:23). Der stilles derfor højere krav om kompensation fra det aktive system (32:386). Validitet Dette studie har til opgave at vurdere validiteten af det oversatte spørgeskema 5PQH. Begrebet validitet kaldes også gyldighed, og beskriver hvorvidt en målemetode formår at måle det den tilstræber at måle (14:4) (35). Validitet inddeles i begreberne intern- og ekstern validitet. - Intern validitet: Udtrykker hvorvidt der er sammenhæng mellem studiets metode og de konklusioner, der er draget. Side 19 af 86

20 - Ekstern validitet: Udtrykker hvorvidt en undersøgelses konklusioner og resultater kan generaliseres til hele befolkningen (35) (36:223). Validitet kan yderligere inddeles i underbegreber, som tilsammen beskriver den overordnede validitet for målemetoden, herunder criterion-based validity, concurrent validity, predictive validity, face validity og construct validity (14:4). Andre begreber Sensitivitet og specificitet Sensitivitet og specificitet er begreber, der indirekte er knyttet til validitet. Overordnet beskriver disse begreber evnen til at vurdere om en sygdom/skade/problem er til stede eller ej (37:82). Sensitivitet: Angiver testens evne til at identificere de personer, der reelt har sygdommen eller diagnosen. Altså hvor stor en del af dem, der har sygdommen eller diagnosen, der har en positiv test. Dette kaldes de sand positiv (SP) testresultater (36:219) (37:83). Specificitet: Angiver testens evne til at identificere de personer, der reelt ikke har sygdommen eller diagnosen. Altså hvor stor en del af dem, der er raske, der har et negativt testresultat. Dette kaldes de sand negative (SN) testresultater (36:219) (37:83). Tabel 1 viser en oversigt over sammenhængen mellem tilstedeværelse eller ingen tilstedeværelse af sygdom eller diagnose og testresultater, altså sensitivitet og specificitet. Test +sygdom/diagnose Ingen sygdom/diagnose Positiv Sand positiv Negativ Sand negativ Tabel 1: Viser sammenhængen mellem +/- sygdom eller diagnose og testresultater I tabel 1 fremgår to blanke felter. Disse felter angiver henholdsvis de falsk negative (FN) og falsk positive (FP) testresultater. Side 20 af 86

21 Et FN testresultat angiver de personer, der identificeres uden sygdom eller diagnose, altså de der har et negativ testresultat, men som reelt har sygdommen eller diagnosen (38:79). Et FP testresultat angiver de personer, der identificeres med sygdom eller diagnose, altså de der har et positiv testresultat, men som reelt ikke har sygdommen eller diagnosen (38:77). Disse fire testresultater; SP, SN, FN, FP, kan sammenfattes i tabel 2 (38:99). Test +sygdom/diagnose Ingen sygdom/diagnose Positiv Sand positiv Falsk positiv Negativ Falsk negativ Sand negativ Tabel 2: Viser sammenhængen mellem +/- sygdom eller diagnose og testresultater Hvis en test har høj sensitivitet og specificitet er den valid, hvad angår evnen til at vurdere om en sygdom eller diagnose er til stede eller ej (37:83). Ideelt set bør både sensitivitet og specificitet ligge på 100% for en målemetode. I følge Statens Institut for Folkesundhed, bør sensitivitet i Danmark ligge på 80-90% eller højere, og specificiteten bør ligge på 95% eller højere (39:357). Prædiktive værdier To begreber der relaterer sig til sensitivitet og specificitet er; positiv prædiktiv værdi (PV pos ) og negativ prædiktiv værdi (PV neg ). PV pos angiver i hvor høj grad man kan stole på et positivt testresultat, og fortæller altså hvor mange af alle dem med et positivt testresultat, der reelt også har sygdommen eller diagnosen (37:87). PV neg angiver i hvor høj grad man kan stole på et negativt testresultat, og fortæller altså hvor mange af alle dem med et negativt testresultat, der reelt heller ikke har sygdommen eller diagnosen (37:87-88). Når man taler om PV pos og PV neg skal man være opmærksom på, at prævalensen af den givne sygdom eller diagnose, i dette studie GLH, har betydning for resultatet af disse to begreber. Side 21 af 86

22 Jo mindre prævalensen er i den undersøgte studiepopulation, jo mindre vil PV pos være og jo større vil PV neg være. Sensitivitet og specificitet vil altid være uændret og prævalensen har derfor ingen betydning på disse værdier (38:88). I praksis har man som udgangspunkt ikke glæde af at kende værdierne for sensitivitet og specificitet. Derimod er de prædiktive værdier nyttige at kende, da de angiver i hvor høj grad, at man kan stole på testresultatet (40:102). Signifikansniveau Når man skal sammenligne en variabel mellem to grupper, er det en fordel at beregne p-værdien, da denne værdi kan indikere, hvorvidt der forekommer en signifikant forskel af den pågældende variabel, eller ej (41:18-19). Når man skal vurdere hvorvidt denne signifikante forskel er til stede eller ej, sammenligner man den udregnede p-værdi med det fastlagte signifikansniveau. Signifikansniveauet fastlægger man selv, ud fra kliniske overvejelser. Denne sættes dog oftest til 0,05 (41:20). Er p-værdien mindre end signifikansniveauet, kaldes resultatet statistisk signifikant, hvorimod hvis p- værdien er større end signifikansniveauet, er der ingen signifikant forskel på den pågældende variabel grupperne imellem (41:20). Konfidensinterval Et hvert resultat er behæftet med en vis usikkerhed, og det er derfor en fordel at oplyse om konfidensintervallet (42). Konfidensintervallet er et sikkerhedsinterval, som udregnes på baggrund af et konkret resultat fra en konkret stikprøve. Konfidensintervallet sættes ofte til 95%, hvilket indikerer, at der er 95% sandsynlighed for, at parameterens sande værdi ligger indenfor det udregnede konfidensinterval (43). Beightons test Beightons test blev publiceret i Testen tager udgangspunkt i 5 undersøgelser; 1. Passiv hyperekstension af 5. finger til 90º eller derover 2. Passiv opposition af 1. finger til underarmens volarside 3. Hyperekstension af knæ til 10º eller derover 4. Hyperekstension af albue til 10º eller derover Side 22 af 86

23 5. Under foroverbøjning sætte hænderne fladt i gulvet, med strakte knæ Der scores ét point for hvert positivt svar. Test 1-4 udføres bilateral, og der er her mulighed for at score op til 2 point - det er derfor muligt at score fra 0-9 point. Scores der 4 point eller derover klassificeres man med GLH (2:597). Udvikling af 5PQH Spørgeskemaet 5PQH er udviklet af Hakim og Grahame i 2003 i London. Baggrunden for dette var at skabe et simpelt og reproducerbart selvrapporterende spørgeskema, som kunne identificere individer med hypermobilitet (44:163). Spørgeskemaet er udviklet på kvinder i alderen år. Det er karakteriseret ved ja/nej svarmuligheder, hvoraf ja giver 1 point og nej giver 0 point (44:163). Metode Studiet bestod af to faser. Fase 1: I fase 1 blev en gruppe kvinder undersøgt fysisk ud fra Beightons test og Brightons kriterier for at klassificere hypermobile med eller uden HMS. Patienter med heritable disorder connective tissues blev ekskluderet (44:164). I alt endte man med en studiepopulation på 271 kvinder i alderen år. 30 af disse kvinder var kendt med hypermobilitet uden andre symptomer, 182 kvinder var kendt med HMS og de resterende 57 kvinder var raske kontrol personer (44:164). Kvinderne deltog i en spørgeskemaundersøgelse bestående af 10 spørgsmål. De 10 spørgsmål blev valgt på baggrund af de oftest stillede spørgsmål i klinikken og de mest kendte gener fra reumatologiske patienter (44:164). De 10 spørgsmål lød som følgende (44:164): 1) Can you now (or could you ever) place your hands flat on the floor without bending your knees? 2) Can you now (or could you ever) bend your thumb to touch your forearm? 3) Do most of your joints click all the time? 4) As a child were you said to be suffering from growing pains? 5) As a child did you amuse your friends by contorting your body into strange shapes or could do the splits? Side 23 af 86

24 6) As a child or teenager did you practice gymnastics or ballet dancing? 7) As a child or teenager did your shoulder or kneecap dislocate on more than one occasion? 8) Do you consider yourself double-jointed? 9) Is any other member of your family double-jointed? 10) If you have ever had a local anaesthetic, did you think that it was effective as it should have been? Resultat: - Spørgsmål 1, 2, 5 og 6 havde en specificitet og sensitivitet for hypermobilitet større end 60% - Alle kontrol personer svarede nej til spørgsmål 7 og 8 - I spørgsmål 3, 4, 9 og 10 fandtes ingen signifikant sammenhæng mellem hypermobilitet og et positivt svar - Et positivt svar på minimum 2 ud af 5 af spørgsmålene 1, 2, 5, 7 og 8 gav den bedste overordnede sensitivitet og specificitet for hypermobilitet - Spørgsmål 6 nedsatte den overordnede specificitet, når denne blev undersøgt sammen med spørgsmål 1, 2, 5, 7 og 8 (44: ) Konklusion: - Spørgsmål 1, 2, 5, 7 og 8 blev udvalgt til at udgøre 5PQH - Disse spørgsmål udgør en samlet sensitivitet på 77-85% og en specificitet på 89% (44: ) På baggrund af grundig analyse samt beregning af sensitivitet og specificitet af de besvarede spørgeskemaer, blev 5PQH udviklet med spørgsmålene 1, 2, 5, 7 og 8 (44:164). Fase 2: 170 kvinder med HMS og 50 raske kontrol personer besvarede de 5 udvalgte spørgsmål fra fase 1, med henblik på at vurdere spørgeskemaet (44:164). Resultater: - 5PQH udgør en sensitivitet på 85% og en specificitet på 80% Samlet konklusion: Det konkluderes at grænseværdien for klassificering med GLH, er en samlet score på 2 eller derover. Dette giver en sensitivitet på 85% og en specificitet på 80% (44:164). Dvs. 85% af case personerne korrekt blev klassificeret med GLH og 20% af de raske kontrol personer fejlagtigt blev klassificeret med GLH. Side 24 af 86

25 Litteratursøgning I dette afsnit beskrives fremgangsmåden for litteratursøgningen. For at finde relevant materiale til dette studie, har vi foretaget en tilfældig og en systematisk litteratursøgning. Søgningerne blev foretaget løbende i perioden Den tilfældige søgning blev foretaget elektronisk på biblioteket på University College Lillebælt, samt diverse databaser, med søgeordet hypermobilitet for at finde relevant faglitteratur. Den systematiske litteratursøgning fandt sted på University College Lillebælt med vejledning fra bibliotekar. Denne søgning blev foretaget i de elektroniske databaser; PubMed, Pedro, Cinahl og SveMed+. Formålet med denne søgning var at undersøge, hvorvidt der foreligger studier, der undersøger forskellige behandlingsprincipper til personer med GLH. Dette med henblik på at vurdere graden af tilgængelighed af evidensbaseret viden omhandlende behandling. Der blev søgt med samme søgeord i alle databaser. I det følgende er søgningen beskrevet. Vi ønskede at finde studier med søgeordene; General joint hypermobility AND (physical therapy OR treatment). Dette gav 795 hits. For at indsnævre søgningen, opsatte vi følgende kriterier; Abstact available, Humans, 10 years, english, danish, swedish og norwegian. Dette gav 345 hits. For at få en mere omfattende søgning, undersøgte vi MeSH ord for general joint hypermobility, physical therapy og treatment. Dette gav resultatet General joint hypermobility AND (physical therapy modalities OR physical therapy specialty OR therapeutics). Denne søgning inklusiv nævnte kriterier gav 110 hits. Vi læste overskrifterne igennem for de 110 hits, og frasorterede irrelevante overskrifter, herunder f.eks. studier omhandlende lokal ledhypermobilitet. Den systematiske søgning gav ingen relevante studier, hvilket kan indikere, at der er manglende forskning og dermed evidens indenfor området omkring behandling til personer med GLH. Side 25 af 86

26 I og med at den systematiske søgning ikke gav nogle resultater, lavede vi tilfældige søgninger. Disse søgninger gav enkelte studier omhandlende EDS-HT, HMS og børn med hypermobilitet. Studierne konkluderer alle, at der er brug for yderligere forskning på dette område. Side 26 af 86

27 Oversættelse Som nævnt i problembaggrunden findes der ikke et selvrapporterende spørgeskema omhandlende hypermobilitet i Danmark. Der findes derfor to muligheder for at opnå dette, enten ved at oversætte et allerede eksisterende spørgeskema eller at udforme et nyt. Sidst nævnte er meget ressourcekrævende og denne udvikling kan forløbe over flere år (45:2). På baggrund af dette blev der i dette studie valgt at oversætte 5PQH. I det følgende afsnit vil metoden for oversættelse af spørgeskemaet 5PQH blive beskrevet. Først vil der være en detaljeret beskrivelse af oversættelsen fra svensk til dansk og efterfølgende en kort præsentation af oversættelsen fra engelsk til dansk. Derefter præsenteres resultaterne af oversættelserne. Metode for oversættelse Vi har benyttet oversættelse-tilbageoversættelsesmetoden og har taget udgangspunkt i de retningslinjer Beaton et. al (2000) beskriver. Metoden tager udgangspunkt i cross-cultural adaptation (46:3186). Metoden består af 6 faser som beskrives i det følgende (46:3187). Svensk-Dansk oversættelse: Oversættelsen fra svensk til dansk er foretaget, da vi antager, at Danmark og Sverige er kulturelt sammenlignelige, og at 5PQH dermed er kulturel overførbar. Fase 1: Initial Translation: I denne fase oversættes der fra det oprindelige sprog til det ønskede sprog, altså fra svensk til dansk. (Bilag 2: Svensk version af 5PQH). Anbefalingerne lyder på, at man som minimum bør bruge to tosprogede oversættere med dansk som modersmål og svensk som andet sprog. (46:3188). Minimum en af disse oversættere bør ikke have en sundhedsfaglig baggrund, dette for at undgå et fagligt sprog og dermed opnå forståelse hos den almene befolkning (46:3188). Vi har i denne fase gjort brug af tre oversættere med dansk som modersmål og svensk som andet sprog. I tabel 3 ses en oversigt over de tre oversættere. Side 27 af 86

28 Nr. Køn Alder Nuværende beskæftigelse Relation til Sverige 1 Kvinde 57 år Lektor i fysioterapi Læst en doktorgrad i Sverige over 5 år 2 Mand 25 år Lærerstuderende Bosat i Sverige i 2 x ½ år arbejdede her som receptionist på skisportssted. 3 Kvinde 54 år Social- og sundhedsassistent Bosat i Sverige i 3 år har her uddannet sig til plejer og arbejdet på et psykiatrisk hospital. Tabel 3: Baggrundsoplysninger på de 3 oversættere der er benyttet til oversættelse fra svensk til dansk Fase 2: Synthesis of The Translation Denne fase skal munde ud i en samlet dansk oversættelse på baggrund af de tre individuelle oversættelser. Det anbefales, at oversætterne mødes og diskuterer sig frem til en samlet oversættelse (46:3188). I vores tilfælde var de tre oversættelser meget ens, og vi fandt det derfor ikke nødvendigt med dette møde. De steder, hvor der var konsensus mellem to oversættere, blev den tredje spurgt om denne kunne acceptere oversættelsen. De få ord eller sætninger, hvor der ikke var konsensus blandt nogle af oversættelserne, blev oversætterne bedt om at tilkendegive, hvilket ord eller sætning, de fandt mest passende. Det er dog stadig vigtigt at ligge vægt på konsensus frem for kompromis (46:3188). Til sidst skulle der foreligge en fuld accept fra de tre oversættere af den endelige version. (Bilag 3: Uoverensstemmelser mellem oversætterne) Fase 3: Back Translation I denne fase skal den samlede danske version tilbageoversættes til det oprindelige sprog, svensk. Dette med formålet at sikre, at den oversatte version bevarer samme elementer som den originale version (46:3188). Vi har benyttet os af to tosprogede oversættere med svensk som modersmål og dansk som andet sprog, hvilket er de anbefalinger der foreligger. Ingen af oversætterne kendte originalversionen. Dog lyder anbefalingerne også, at ingen af de to oversættere bør have sundhedsfaglig baggrund. Årsagen er at undgå informationsbias samt undgå at fremkalde uventede betydninger om elementerne i det oversatte spørgeskema (46:3188). I tabel 4 ses en oversigt over de 2 tilbageoversættere. Nr. Køn Alder Nuværende beskæftigelse Relation til Danmark 1 Tjener på restaurant i Kvinde 25 år København Bosat i Danmark siden år Fysioterapeut studerende, Kvinde 46 år Modul 11 Bosat i Danmark siden år 1991 Tabel 4: Baggrundsoplysninger på de 2 oversættere der er benyttet til tilbageoversættelse fra dansk til svensk Side 28 af 86

29 Som afslutning på denne fase udvikles der en fælles tilbageoversættelse på baggrund af de to individuelle oversættelser (46:3188). Proceduren her er den samme som for udviklingen af den samlede danske oversættelse i fase 2. På denne måde kommer begge oversættere til enighed om et fælles svar. (Bilag 4: Uoverensstemmelser mellem tilbageoversætterne) Fase 4: Expert Committee review Denne fase skal munde ud i en endelig oversat version som skal afprøves i praksis. Det anbefales, at der dannes et ekspertpanel bestående af sundhedsprofessionelle, professionelle med speciale i sprog og oversætterne. Dette panel skal i fællesskab opnå konsensus omkring hvert enkelt spørgsmål og dermed skabe den endelige oversættelse klar til afprøvning. Der er fokus på ordvalg, sprogets udtryksformer samt kulturelle forskelligheder landene i mellem (46: ). Denne fase er dog ikke udført i dette studie. Derimod er den fælles tilbageoversættelse fra fase 3 benyttet som den endelige oversatte version. Fase 5: Test of the Prefinal Version Denne fase omfatter afprøvning af spørgeskemaet i praksis igennem interviews. Interviewene omhandler undersøgelse af face validity af 5PQH hos potentielle respondenter. Som anbefalinger angiver, har vi spurgt ind til hvert enkelt spørgsmål. Denne fase foreligger for at opnå fuld sproglig og kulturel adaptation (46:3189). Se den fulde procedure for dette i afsnittet; Interview. Fase 6: Submission of documentation to the Developers or Coordinating Committee for Appraisal of the Adaption Process Denne fase skal munde ud i en endelig godkendelse af det oversatte spørgeskema og en godkendelse af, at man har overholdt retningslinjerne (46: ). Vi har kontaktet Lektor Ulrik Roijezon fra Lulelu Universitet, som har udviklet den svenske oversættelse af 5PQH. Engelsk-Dansk oversættelse Oversættelsen fra engelsk til dansk er foretaget til brug for sammenligning med den oversatte danske version fra svensk. Dette gøres fordi 5PQH oprindeligt er udviklet på engelsk i England, og er her valideret og benyttet i en populationsundersøgelse (Bilag 5: Engelsk version af 5PQH). Side 29 af 86

30 Oversættelsen af 5PQH fra engelsk til dansk er foretaget med samme procedure som den svensk-danske oversættelse. I oversættelsen er følgende oversættere benyttet: Nr. Køn Alder Nuværende beskæftigelse Relation til England 1 Kvinde 28 Projektleder ved analyseinstitut Læst engelsk på universitetet 2 Kvinde 24 Studerende Læst Sports Rehabilitation i England 3 Kvinde 30 Bachelor inden for hotel og turisme ledelse Arbejdet i England i 1 år Tabel 5: Baggrundsoplysninger på de 3 oversættere der er benyttet til oversættelse fra engelsk til dansk I tilbageoversættelsen er følgende oversættere benyttet: Nr. Køn Alder Nuværende beskæftigelse Relation til Danmark 1 Kvinde 36 år Sygeplejerske studerende Bosat i Danmark siden år Kvinde 29 år Kok Bosat i Danmark i 5 år Tabel 6: Baggrundsoplysninger på de 2 oversættere der er benyttet til tilbageoversættelse fra dansk til engelsk I fase 6 har vi kontaktet Alan Hakim, som står bag udviklingen af originalversionen af 5PQH. Resultat af oversættelse 5PQH er blevet oversat fra svensk til dansk samt fra engelsk til dansk ved hjælp af retningslinjer beskrevet af Beaton et al (2000). Retningslinjerne er blevet fulgt med undtagelse af fase 4. Oversættelserne er blevet godkendt af både Ulrik Roijezon og Alan Hakim. Nedenfor ses en oversigt over sammenligningerne af henholdsvis; - Tabel 7: Oprindelig svensk version og tilbageoversat version af 5PQH - Tabel 8: Oprindelig engelsk version og tilbageoversat version af 5PQH - Tabel 9: De to nyoversatte danske versioner af det engelske og svenske 5PQH Side 30 af 86

31 Spørgsmål Oprindelig svensk version Tilbageoversættelse 1.. vid fremåtböjning i stående.. genom att stående luta dig framåt 2.. böje ner din.. böje din.. vidrör.. rör vid 3.. roa.. underhälla.. förvrida.. vrida.. ställingar.. positioner 4.. skuldra.. axel.. knäskål.. ditt knä.. från sitt läge.. ur position.. vid mer.. fler.. tilfälle.. gång.. när.. då 5.. lederna.. dina leder.. ledrörlighet.. rörlighet Tabel 7: Sammenligning mellem den oprindelige svenske version og den tilbageoversatte version Spørgsmål Oprindelig engelsk version Tilbageoversættelse 1.. (or could you ever).. (or have you ever been able to) 2.. (or could you ever).. (or have you ever been able to).. to touch.. so that it touches 3.. amuse.. entertain.. contorting.. twisting.. strange shapes.. unusual positions.. could you.. where you able to 4 As a child or teenager did your shoulder or kneecap dislocate on more than occasion? Has your shoulder or kneecap ever been dislocated more than once as a child or a teenager? 5 Tabel 8: Sammenligning mellem den oprindelig engelske version og den tilbageoversatte version Side 31 af 86

32 Spørgsmål Engelsk-Dansk version Svensk-Dansk version 1.. på nuværende tidspunkt.. nu.. på et tidligere tidspunkt.. nogensinde tidligere.. placere dine hænder fladt på gulvet.. nå ned med håndfladerne i gulvet ved stående foroverbøjning.. i dine knæ.. i knæene 2.. på nuværende tidspunkt.. nu.. på et tidligere tidspunkt.. nogensinde tidligere.. kan røre.. røre 3 Har du som barn nogensinde Kunne du som barn underholde.. underholdt.... din krop.. kroppen.. ud i usædvanlige.. opsigtvækkende.. har du kunne.. kunne du 4 Er din.. Gik din.... knæskal.. knæled.. gået af led.. af led (ud af sin stilling).. mere end én gang.. gentagne gange, det vil sige mere end én gang.. som barn.. da du var barn 5 Anser.. Oplever.... hypermobil.. overbevægelig i dine led (udover normal bevægelighed) Tabel 9: Sammenligning mellem den engelske og svenske oversættelse Som det ses i tabel 7, 8 og 9, er der ingen betydelige forskelle i sammenligningerne af de oprindelige versioner og de tilbageoversatte versioner. I tabel 9 forekommer der dog en forskel i de to oversættelser, da der i den svensk-danske version er tilføjet suppleringer, disse markeret med gul i tabellen, i forhold til den engelsk-danske version. Dette kan indikere, at der er foretaget en kulturel adaptation i den forstående oversættelse fra engelsk til svensk. Side 32 af 86

33 Trods de tilføjede suppleringer i den svensk-danske version, er de to ny oversatte danske versioner meget lig hinanden. Dette underbygger, at vi fremadrettet i studiet kan benytte den danske version oversat fra svensk, som på forhånd tænkt. På baggrund af resultatet af oversættelsen af 5PQH blev følgende spørgeskema, som ses på næste side, udviklet. Dette spørgeskema blev benyttet i interviewfasen, som beskrives i følgende afsnit, med det formål at undersøge face validity. Side 33 af 86

34 Spørgeskema angående hypermobilitet Sæt ét x i den svarmulighed du finder mest passende, for hvert spørgsmål. Spørgsmål Svar 1 Kan du nu (eller har du nogensinde tidligere kunnet) nå ned med håndfladerne i gulvet, ved stående foroverbøjning uden at bøje i knæene? 2 Kan du nu (eller har du nogensinde tidligere kunnet) bøje din tommelfinger ned så den rører din underarm? 3 Kunne du som barn underholde dine venner ved at vride kroppen i opsigtsvækkende stillinger eller kunne du gå i spagat? 4 Gik din skulder eller knæled af led (ud af sin stilling) gentagne gange, det vil sige mere end en gang da du var barn eller teenager? 5 Oplever du dig selv som overbevægelig i dine led (ud over normal bevægelighed)? Tak fordi du tog dig tid til at besvare dette spørgeskema. Side 34 af 86

35 Interview Et interview er en kvalitativ samtale, der har en struktur og et formål. Et forskningsinterview, som der er udført i dette studie, er ikke en samtale mellem ligestillede parter, da intervieweren definerer og kontrollerer situationen (47:19). For at sikre høj motivation for besvarelse af et spørgeskema, uanset om det er oversat eller nyudviklet, er det vigtigt at spørgsmålene, svarkategorierne og instruktionerne er forståelige for de potentielle respondenter (45:5). På baggrund af dette og fase 5 i oversættelse-tilbageoversættelsesmetoden, udføres der i dette studie interviews med potentielle respondenter, med formålet at undersøge face validity samt opnå fuld sproglig og kulturel adaptation af 5PQH. I det følgende afsnit vil først metoden for udførslen af interviews beskrives, hvorefter et analyse- og resultatafsnit følger. Metode for interview I udførelsen af interviews har vi ladet os inspirere af Kvales 7 faser (47:122). Dette uddybes i det følgende. Tematisering Tematisering er den første fase i forberedelserne til en interviewundersøgelse og ligger altså forud for det faktiske interview. Denne fase beror på undersøgelsens hvorfor; selve formålet og hvad; relevant forhåndsviden. I denne fase formulerede vi formålet med interviewundersøgelsen(47:125); at undersøge face validity af det oversatte 5PQH, med henblik på at udvikle et endeligt 5PQH til brug for pilotafprøvning. Tilmed har vi igennem faglitteratur tilegnet os viden omhandlende emnet hypermobilitet samt udførsel af en interviewundersøgelse. Design: Design fasen bygger på planlægning af procedurer og teknikker og beror på undersøgelsens hvordan (47:129). Der blev i dette studie udført 8 kvalitative, individuelle semistrukturerede interviews. Det semistrukturerede interview forsøger at forstå temaer ud fra interviewpersonens egne perspektiver. Det er hverken en åben hverdagssamtale eller et lukket spørgeskema. Et semistruktureret interview er ofte baseret på en interviewguide (47:45), hvilket er tilfældet i dette studie. Side 35 af 86

36 Interviewpersonerne modtog et brev, med invitation til interview samt information omkring projektet. Disse personer havde mulighed for at tilkendegive, hvorvidt de ønskede at deltage eller ej. De personer vi ikke hørte fra kontaktede vi telefonisk efter 10 dage, for at høre om de ønskede at deltage. I dette studie blev der brugt 4 uger til udførsel af alle interviews, samt databearbejdning heraf. Pilotinterview Da ingen af os havde erfaring med interviewundersøgelser, valgte vi at udføre et pilotinterview (48:46). Til dette interview, brugte vi en vilkårlig interviewperson. Resultatet af dette interview blev ikke medtaget i den senere beskrevne analyse af resultaterne. Formålet med dette interview var først og fremmest at teste om interviewguiden var forståelig og dermed brugbar samt drage erfaringer, i forhold til at styre et interview og tale højt. På baggrund af pilotinterviewet kunne vi konkludere, at der ikke skulle ændres i vores interviewguide, samt at der skulle afsættes 30 minutter til hvert interview. Interviewpersoner Der blev interviewet 8 personer, hvilket var et passende antal, da der over de sidste interviews ikke fremkom nye informationer. Det er derfor tilladeligt at stoppe med interviewene, da der var opnået datamætning(48:46) (47:134). De 8 interviewpersoner bestod af 4 case personer og 4 kontrol personer. De 4 case personer blev tilfældigt, udtaget fra Lars Remvigs patientarkiv på Rigshospitalet. Vi modtog 25 navne med tilhørende adresser fra projektlederen. Herefter undersøgte vi via hvorvidt adresse og navn stemte overens på hver enkelt person. De adresser der ikke stemte overens, blev frasorteret, og de resterende blev lagt til lodtrækning. De 4 kontrol personer blev fundet ved hjælp af opslag på digitale medier blandt venner og bekendte, hvorefter de modtog det samme informationsbrev som case personerne. Inklusionskriterier: - Alle: Alder mellem år Bosiddende på Fyn Tale og forstå dansk - Case personerne: Diagnosticeret med HMS eller EDS-HT Side 36 af 86

37 Eksklusionskriterier: - Alle: Kendskab til spørgeskemaet - Kontrol personer: Sundhedsfaglig baggrund Kendskab til Beightons test For at sikre at eksklusionskriterierne; kendskab til spørgeskema og Beightons test, var opfyldt, blev der spurgt ind til dette forinden interviewet gik i gang. Interviewguide En interviewguide er et script der benyttes til at strukturere et interviewforløb. Denne indeholder de emner der skal omtales, og eventuelle forslag til spørgsmål, derudover er der plads til indskudte uddybende spørgsmål. Formålet med undersøgelsen har betydning for, hvorvidt man følger denne stringent (47:151). Interviewpersonerne kendte på forhånd ikke spørgeskemaet, da formålet var at få deres spontane reaktion på spørgeskemaet, samt forståeligheden heraf, mens vi var til stede. I denne interviewundersøgelse blev interviewguiden brugt som en rød tråd igennem alle 8 interviews. Der var plads til indskydende og uddybende spørgsmål, hvilket blev brugt flittigt for at få en uddybende besvarelse. Interviewguiden tog udgangspunkt i emnerne forståelighed og overskuelighed. Interviewpersonernes kommentarer og forslag til ændringer og suppleringer, tog vi med fra interview til interview. Dette for at få uddybende meninger herom fra de resterende interviewpersoner, og dermed sikre alles forståelighed og enighed om eventuelle ændringer og suppleringer. (Bilag 6: Interviewguide) Kontekst: De 8 interviews blev afholdt i et aflukket lokale på Syddansk Universitet, med formålet at skabe uforstyrrende omgivelser og tryghed til, at interviewpersonerne kunne ytre deres meninger. Til stede var projektlederen der fungerede som observatør. Vi selv fungerede skiftevis som interviewer og notattager. Forinden hvert interview, blev interviewpersonen informeret om, hvilke roller hvem havde. Transskription Denne fase skal munde ud i en klargøring af interviewmateriale til analyse. At transskribere betyder at transformere fra en form til en anden, eksempelvis fra tale til skrift (47:200). Side 37 af 86

38 Hvor meget og hvordan et interview transskriberes afhænger af materialets beskaffenhed, undersøgelsens formål, tid og penge (47:202). Ifølge Kvale, findes der ingen sand, objektiv transformation fra mundtlig til skriftlig form (47: ). På baggrund af interviewets formål, at undersøge face validity af spørgeskemaet, blev der i dette studie valgt at transskriberingen skulle fortages ud fra hukommelsen, understøttet af notater taget undervejs. Formålet med denne transskribering var at nedskrive hovedaspekterne af interviewpersonernes mening omhandlende forståeligheden og overskueligheden af spørgeskemaet. Transskriberingen i dette studie består af et kort samlet referat af hvert interview (Bilag 7: Referater fra hvert interview). Analyse af interview Analysen beskrives gennem 4 trin. Analyseprocessen er foretaget med inspiration fra Malteruds fortolkning af Giorgis meningskondensering (49:91-110) (47: ). Vores analyse adskiller sig især fra Giorgi og Malterud, da materialet på forhånd var inddelt i temaer. Temaerne udgør de 5 spørgsmål i spørgeskemaet - altså spørgsmål 1 er lig med tema 1, spørgsmål 2 er lig med tema 2 osv. Trin 1: På dette trin læste vi transskriberingerne for hvert interview igennem, og dannede os herigennem et overblik over helheden (47:228) (49:98). Trin 2: På dette trin blev der, på baggrund af transskriberingen, for hvert interview sammenfattet en oversigt over interviewpersonernes kommentarer til hvert enkelt tema. Da formålet med interviewet var at undersøge face validity, frasorteres irrelevant materiale ved kun at nedskrive de kommentarer, der omhandlede emnerne; manglende forståelse, kritik af overskuelighed samt forslag til ændringer og suppleringer for at forbedre forståeligheden. Trin 3: På dette trin tog vi hver enkel oversigt fra trin 2, og på baggrund af denne blev der udformet et deskriptivt udsagn for hvert tema. Dette resulterede i en ny oversigt bestående af deskriptive udsagn relateret til tema og emne for hver interviewperson. I tabel 10 ses et vilkårligt eksempel på dette: Side 38 af 86

39 Interviewperson 6 Tema Emne Deskriptivt udsagn Spg. 2 Forståelighed Interviewpersonen forstår ikke hvordan hun skal udføre øvelsen og mangler en forklaring herpå Spg. 3 Forståelighed Interviewpersonen ved ikke hvad et knæled er, da hun mener det er en knæskal der går af led Tabel 10: Deskriptive udsagn fra interviewperson 6 Trin 4: På baggrund af trin 3, sammenfattede vi interviewpersonernes kommentarer til det enkelte tema. Dette gjorde vi ved at sammensætte de kommentarer, der omhandlede samme emne, til et fælles analytisk udsagn. Tema Sammenfatning af kommentarer Interviewperson Hvis ikke man har kendskab til Beightons test, kan det måske være svært at forstå spørgsmålet 2, 3, 4 Spg. 1 Illustration af øvelser vil kunne hjælpe til forståeligheden af udførelsen 3 Parentesen er forstyrrende ved højtlæsning 3 Omformulering af kunnet til kunne 5, 6 Hvis ikke man har kendskab til Beightons test, kan det måske være svært at forstå spørgsmålet 1, 2, 3, 4 Spg. 2 Manglende forståelse for udførsel af øvelse 6, 8 Illustration af øvelser vil kunne hjælpe til forståeligheden af udførelsen 3, 6, 7, 8 Parentesen er forstyrrende ved højtlæsning 3 Omformulering af kunnet til kunne 5, 6 Spg. 3 For at understrege, at der er to spørgsmål i et, kunne man markere eller 3, 8 Parentesen forstyrrende ved højtlæsning 3 Spg. 4 Parentesen er overflødig 5 Knæskal er mere forståeligt end knæled 6, 8 Spg. 5 Definitionen af normal bevægelighed er uvis 1, 2, 8 Tabel 11: Oversigt over analytiske udsagn Tabel 11 danner baggrund for resultatet af det redigerede 5PQH. Side 39 af 86

40 Resultat af interview Der blev udført 8 kvalitative, individuelle semistrukturerede interviews med 4 case- og 4 kontrol personer. Analyse af de 8 interviews viste, at 5PQH skulle redigeres for at opnå fuld sproglig og kulturel adaptation og imødekomme den undersøgte face validity. Dette har vi imødekommet ved at redigere 5PQH, ved at foretage ændringer og suppleringer i 5PQH. Disse ses i tabel 12. Spørgsmål Ændringer Suppleringer kunnet kunne Billede af øvelse 1 kunnet kunne Billede af øvelse 2 3 eller eller 4 knæled knæskal 5 Sammenlignet med jævnaldrende Tabel 12: Oversigt over ændringer og suppleringer af 5PQH I spørgsmål 1, 2 og 4 kommenteres det, at parenteserne er forstyrrende ved højtlæsning. Denne kommentar valgte vi ikke at ændre, da den pågældende interviewperson lagde vægt på, at det kun var ved højtlæsning at denne var forstyrrende. I spørgsmål 4 kommenteres det yderligere, at parentesen er overflødig, men fører ikke til misforståelse. Denne kommentar valgte vi ikke at ændre, da ingen andre interviewpersoner var enige i dette. Samtidig kan det forsvares at den ikke er fjernet, da den ikke fører til misforståelse, men blot er overflødig. I spørgsmål 5 blev der gentagende gange kommenteret en uvished omkring definitionen af normal bevægelighed. Det er aldrig i teorien blevet fastslået, hvad normal ledbevægelighed er (5:419). Vi har derfor ikke kunne angive dette, men har imødekommet manglen ved at tilføje, at respondenten skal sammenligne sig med jævnaldrene. På denne måde undgås en mulig sammenligning med eksempelvis et barn, da børn typisk er mere hypermobile end ældre mennesker (2:597) (29:127). Side 40 af 86

41 På baggrund af resultatet af interviewundersøgelsen blev det endelige redigerede 5PQH udviklet. Dette ses på næste side. Side 41 af 86

42 Spørgeskema angående hypermobilitet Sæt ét x i den svarmulighed du finder mest passende, for hvert spørgsmål Spørgsmål Svar 1 Kan du nu (eller har du nogensinde tidligere kunne) nå ned med håndfladerne i gulvet, ved stående foroverbøjning uden at bøje i knæene? (Se billede 1) 2 Kan du nu (eller har du nogensinde tidligere kunne) bøje din tommelfinger ned så den rører din underarm? (Se billede 2) 3 Kunne du som barn underholde dine venner ved at vride kroppen i opsigtsvækkende stillinger eller kunne du gå i spagat? 4 Gik din skulder eller knæskal af led (ud af sin stilling) gentagne gange, det vil sige mere end en gang, da du var barn eller teenager? 5 Oplever du dig selv som overbevægelig i dine led (ud over normal bevægelighed) sammenlignet med jævnaldrene? Billede 1 Billede 2 Tak fordi du tog dig tid til at besvare dette spørgeskema. Side 42 af 86

43 Klargøring af spørgeskema I samarbejde med projektlederen, blev der udarbejdet nogle baggrundsspørgsmål til brug i EGHS. Disse baggrundsspørgsmål blev en del af det oversatte 5PQH, og derved blev der dannet et endeligt spørgeskema. (Bilag 8: Endeligt 5PQH) Baggrundsspørgsmålene blev udviklet med bl.a. inspiration fra Brightons kriterier (5:423). Formålet med baggrundsspørgsmålene er at få yderligere oplysninger om de pågældende respondenter, og derved kunne danne flere hypoteser. Samtidig er der mulighed for at danne et billede af, hvem der typisk klassificeres med GLH. Det endelige spørgeskema blev benyttet i et case kontrol studie, som beskrives i følgende afsnit. Dette med formål at teste validiteten af 5PQH. Side 43 af 86

44 Case kontrol studie Generelt anvendes en spørgeskemaundersøgelse til at indsamle oplysninger fra og om respondenter. Det er en kvantitativ undersøgelse, hvor mange respondenter systematisk stilles de samme spørgsmål, der derefter tælles op og bearbejdes (12:236). Belysningen af de stillede spørgsmål sker på et overfladisk niveau. De udvalgte respondenter bliver ofte udtaget af statistisk vej, da formålet med undersøgelsen typisk er generaliserende (12:14). I denne fase afprøves det endelige 5PQH på potentielle respondenter, som på dette tidspunkt er oversat med fokus på cross-cultural adaptation, samt igennem interviews tilpasset med fokus på face validity. I det følgende afsnit vil metoden for udførslen af case kontrol studiet beskrives, hvorefter en præsentation af beregningsmetoder beskrives samt databearbejdnings- og resultatafsnit. Metode for case kontrol studie Formål Formålet med denne fase er, at undersøge om 5PQH er validt, når det testes på en case og en kontrol gruppe. Design Vi har i faglitteratur ikke kunne finde nogen anbefalinger på, hvor mange respondenter det anbefales at bruge ved en pilottest af eksempelvis et spørgeskema. Af hensyn til tidshorisonten ønskede vi derfor at benytte 20 potentielle respondenter til at besvare 5PQH, herunder 10 case personer og 10 kontrol personer. Der blev i dette studie brugt 7 uger til gennemførelse af spørgeskemaundersøgelse samt databearbejdning. Respondenterne modtog et brev, med invitation til spørgeskemaundersøgelse samt information omkring projektet. Respondenter blev bedt om at tage stilling til, hvorvidt de ville deltage i undersøgelsen eller ej. Hvis de ønskede at deltage blev de bedt om at sende det besvarede 5PQH og et underskrevet informeret samtykke retur i vedlagte frankeret kuvert indenfor 14 dage. Undersøgelsen forløb over 2 faser: Side 44 af 86

45 Fase 1: Det oversatte 5PQH blev i fase 1 udsendt til 10 case personer, herunder 3 mænd og 7 kvinder. Heraf modtog vi svar fra 7. Fase 2: 5PQH blev i denne fase yderligere sendt til 5 case personer, alle kvinder. Heraf modtog vi svar fra 3. Løbende med returnering af besvarede spørgeskemaer fra case personerne, udvalgte vi matchende kontrol personer ift. alder, køn og bopæl. Dette gjorde vi med formålet at få to sammenlignelige grupper. Udvælgelse af respondenter Case personer er tilfældigt, udtaget fra Lars Remvigs patientarkiv på Rigshospitalets. Vi modtog 50 navne med tilhørende adresser fra projektlederen. Herefter undersøgte vi via hvorvidt adresse og navn stemte overens på hver enkelt person. De adresser der ikke stemte overens, blev frasorteret. De resterende blev lagt til lodtrækning, hvoraf der i første fase blev trukket 10 og i anden fase 5. Kontrol personerne blev fundet via opslag på digitale medier blandt venner og bekendte. Inklusionskriterier: - Alle: Alder mellem år Tale og forstå dansk - Case personer: Diagnosticeret med HMS eller EDS-HT Eksklusionskriterier: - Kontrol personer: Positiv Beightons test Side 45 af 86

46 Beregningsmetoder I dette afsnit beskrives de metoder, der bliver benyttet til at bearbejde resultaterne fra case kontrol studiet. Beregning af sensitivitet, specificitet, PV neg og PV pos Sensitivitet defineres som følgende (37:83) (38:83): Specificitet defineres som følgende (37:83) (38:83): PV neg defineres som følgende (37:87): PV pos defineres som følgende (37:87): Beregning af p-værdi For at undersøge, hvorvidt de to grupper er sammenlignelige, ønsker vi at udregne p-værdien for henholdsvis alder, køn og samlet score. I dette studie er signifikansniveauet valgt til 0,05. Med udgangspunkt i tabel 13 er der for hver variabel valgt en passede test til beregning af p-værdi (41:81). 2 grupper/målinger Parret Uparret Nominal McNemar Fisher/ X 2 Ordinal Wilcoxon Mann-Whitney Ratio-Interval Parret t-test Uparret t-test Tabel 13: Skema til valg af statistisk test Side 46 af 86

47 Alder: Alder måles på en ratio-interval skala, da alder kan rangordnes og har et absolut nulpunkt. Derfor er der valgt en uparret t-test (41:24). Køn: Køn måles på en nominal skala, da køn er en ligevægtig kategori og dermed ikke kan rangordnes. Derfor er der valgt en uparret X 2 -test (41:27). Samlet score: Den samlede score måles på en ordinal skala, da den samlede score kan rangordnes, men det vides ikke hvor langt, der er mellem værdierne. Derfor er der valgt en Mann-Whitney test (41:26). Databearbejdning af case kontrol studie På baggrund af de besvarede spørgeskemaer har vi udregnet deskriptiv statistik for de to grupper, hvilket ses i tabel 14. Denne statistik er beregnet i Excel og SPSS på baggrund af bilag 9, hvor en eksakt oversigt over alder, køn og samlet score for henholdsvis case- og kontrol gruppen ses. Deskriptiv statistik: Casegruppe Kontrolgruppe P-værdi Alder Middelværdi 43,6 år 43,5 år 0,979 Maksimum 67 år 69 år Minimum 27 år 27 år Køn Mand 2 2 Kvinde 8 8 1,000 Samlet score Median 4 0 0,000 Maksimum 5 2 Minimum 4 0 Tabel 14: Beskrivende statistik for henholdsvis case- og kontrol gruppe Side 47 af 86

48 Antal respondenter Antal respondenter Mette Jørgensen For hvert besvaret spørgeskema har vi opgjort hvor mange fra hver gruppe, der har besvaret henholdsvis ja og nej for hvert spørgsmål (Bilag 10: Opgørelse over besvarelse). Denne opgørelse er beskrevet i nedenstående diagrammer Besvarelse case gruppe Spørgsmål Ja Nej Diagram 1: Oversigt over testresultater for case gruppe Besvarelse kontrol gruppe Spørgsmål Ja Nej Diagram 2: Oversigt over testresultater for kontrol gruppen Med udgangspunkt i den tidligere beregnede samlede score har vi for hver gruppe opgjort, hvor mange der henholdsvis havde et positivt og et negativt testresultat, altså hvorvidt den samlede score er over eller under 2. I nedenstående tabel ses en oversigt over testresultatet. Side 48 af 86

49 Case gruppe Kontrol gruppe I alt Positivt Test resultat Negativt I alt Tabel 15: Opgørelse over positive og negative testresultater Med udgangspunkt i tabel 15 og de formler der er defineret i afsnittet; Beregnings metoder, udregnes specificitet og sensitivitet samt de prædiktive værdier. Yderligere beregnes 95% konfidensinterval af disse. Konfidensintervallet er udregnet via en online beregner (50). Konfidensinterval = 69,2% 100% Konfidensinterval = 44,4% 97,5% Konfidensinterval = 51,6% 97,9% Konfidensinterval = 63,9% 100% Side 49 af 86

50 Resultat af case kontrol studie De 20 besvarede spørgeskemaer er besvaret af 10 case personer og 10 kontrol personer. Jævnfør tabel 14 ses, at p-værdien for både alder og køn er over 0,05. Dette indikerer, at der ikke forekommer signifikant forskel grupperne i mellem, og grupperne er derfor sammenlignelige på disse variabler. Jævnfør tabel 14 ses det yderligere, at p-værdien for den samlede score er under 0,05. Dette indikerer, at der forekommer en signifikant forskel i mellem de to grupper. Desuden viser tabel 14 også, at alle i case gruppen har et positivt testresultat, da den samlede score varierer mellem 4 og 5. Hvorimod, at kontrol gruppens samlede score varierer mellem 0 og 2. Dvs. en blanding af negative og positive testresultater. Diagram 1 viser, at der for nogle respondenter i case gruppen bliver svaret nej i spørgsmål 2 og 4, hvorimod alle svarer ja i spørgsmål 1, 3 og 5. Diagram 2 viser, at der for nogle respondenter i kontrol gruppen bliver svaret ja i spørgsmål 1 og 3, hvorimod alle svarer nej i spørgsmål 2,4 og 5. Sensitiviteten er beregnet til 100% hvilket angiver, at hele case gruppen blev klassificeret med et SP testresultat. Konfidensintervallet for sensitiviteten er beregnet til 69,2% 100%, hvilket konstaterer, at der kun kan garanteres en sensitivitet på 69,2%. Specificiteten er beregnet til 80%, hvilket angiver at 20% af kontrol gruppen klassificeres med FP testresultat. Konfidensintervallet for specificiteten er beregnet til 44,4% 97,5%, hvilket konstaterer, at der kun kan garanteres en specificitet på 44,4%. PV pos er beregnet til 83,3%, hvilket angiver at 16,7% af alle, der har et positivt testresultat, reelt ikke har GLH. Konfidensintervallet for PV pos er beregnet til 51,6% 97,9%, hvilket konstaterer, at der kun kan garanteres en PV pos på 51,6%. PV neg er beregnet til 100%, hvilket angiver at man kan være 100% sikker på, at alle med et negativt testresultat, reelt ikke har GLH. Konfidensintervallet for PV neg er beregnet til 63,9% 100%, hvilket konstaterer, at der kun kan garanteres en PV neg på 63,9%. Side 50 af 86

51 Diskussion I det følgende vil vi forholde os kritisk til og diskutere litteratursøgning samt henholdsvis metode, analyse/databearbejdning og resultater for de tre beskrevne faser. Litteratursøgning Vi har forsøgt at lave en dækkende struktureret litteratursøgning, men fandt i denne ingen brugbare studier. Der kan sættes spørgsmålstegn ved, hvorvidt vores søgning var fyldestgørende, trods vi brugte flere forskellige søgemaskiner. Da ingen af os har særlig erfaring med sådanne litteratursøgninger, kan det ikke udelukkes, at der findes forskning, som vi ikke har fundet frem til. Yderligere har vi kun lavet én struktureret litteratursøgning med de samme specifikke søgeord i alle databaser, hvilket underbygger usikkerheden om, hvorvidt vi har fundet alle studier, da andre søgeord muligvis kunne have frembragt andet materiale. I og med det ikke lykkedes os at finde nogle brugbare studier på området, kan det forstærke ønsket om at sætte mere fokus på GLH. Oversættelse Metode for oversættelse Oversættelsen af 5PQH blev foretaget ved brug af oversættelse-tilbageoversættelsesmetoden. Denne metode blev valgt på baggrund af, at det er den mest udbredte metode til oversættelse (45:3). Det kan dog efterfølgende diskuteres, hvorvidt denne metode opnår den ønskede kvalitet. En anden metode til at oversætte et allerede eksisterende spørgeskema er to panels metoden. Ifølge Thorsen (2005) kontrollerer denne metode i højere grad kvaliteten end oversættelse-tilbageoversættelsesmetoden (45:4). Vi mener dog den anvendte metode var tilstrækkelig og mest hensigtsmæssig i dette studie. Dette grundet den korte tidshorisont og 5PQHs omfang. Dertil anbefales det i to panels metoden, at ophavsmanden deltager i oversættelsesprocessen (45:4), hvilket vi ikke har haft ressourcer til i dette studie. I fase 3 har vi valgt at bruge en sundhedsfaglig person, hvilket er imod retningslinjerne. Vi valgte denne person som oversætter, da det ikke lykkedes os at finde en anden oversætter, der levede op til anbefalingerne. Vi mener dog, at dette kan forsvares med, at oversætteren er studerende og samtidig ikke havde kendskab til 5PQH eller formålet med dette. Side 51 af 86

52 I både oversættelsen fra svensk til dansk og tilbageoversættelsen var der kun få uoverensstemmelser i form af ordvalg og ordstilling (Bilag 3: Uoverensstemmelser mellem oversætterne). Disse uoverensstemmelser mente vi ikke havde betydning for meningen af indholdet. På baggrund af dette blev det besluttet, ikke at afholde et møde mellem oversætterne, men igennem en skriftlig korrespondance at nå til enighed om en fælles oversættelse. Efterfølgende er vi blevet opmærksomme på, at vi muligvis ikke har levet op til anbefalingerne om at opnå konsensus frem for kompromis. Herunder menes, at vi antog to overensstemmelser som konsensus, og bad om accept fra den tredje oversætter, hvilket kan tolkes som et kompromis. Som det fremgår i metodebeskrivelsen, har vi trods anbefalingerne, valgt ikke at anvende et committee review som beskrevet i fase 4. Vi vurderede, at dette ikke var nødvendigt da vi antager, at der er kulturel lighed mellem Danmark og Sverige. Tilmed benytter Danske Fysioterapeuter i Manual til vurdering sig ikke af denne fase (35). Det kan dog diskuteres, om det ville højne kvaliteten, hvis denne fase var blevet udført. I og med, at vi har fået godkendelse af både Ulrik Roijezon og Alan Hakim, kan vi antage, at den manglende udførsel af fase 4 ikke har været af betydning for resultatet. Interview Fordele og ulemper ved interview Fordelene i dette studie har været, at vi har haft mulighed for at stille uddybende spørgsmål i forhold til manglende forståelse i 5PQH samt observere deres spontane reaktion dette har hjulpet til at besvare vores problemstilling angående face validity. Vi har i dette studie ikke oplevet ulemper ved at benytte interview som metode og samtidig kan valget af metode underbygges ved at face validity kun kan testes gennem interviews. Metode for interview For at fuldføre fase 5 i oversættelse-tilbageoversættelsesmetoden blev der udført 8 kvalitative semistrukturerede interviews med potentielle respondenter, herunder både case- og kontrol personer. Det var først planlagt at der skulle foretages 5 individuelle interviews kun med case personer, hvilket også fremgår i Deltagerinformationen, (Bilag 1: Informationsbrev). Undervejs blev vi dog opmærksomme på, at det ikke var tilstrækkeligt kun med case personer, da de i forvejen var bekendt med Beightons test og termerne herunder. Vi besluttede derfor at inkludere kontrolpersoner, for at sikre face validity blandt den almene befolkning. Denne beslutning viste sig at have stor betydning for resultatet, da case personerne fandt 5PQH Side 52 af 86

53 forståeligt, hvorimod kontrol personerne viste uforståelighed overfor nogle af spørgsmålene. Havde vi ikke valgt at inddrage kontrol personerne, ville risikoen for forkerte testresultater, formentlig være øget grundet uforståeligheder blandt den almene befolkning. De 5 interviews der først var planlagt blev altså til 8, da vi ønskede at inddrage kontrol personer, og samtidig blev ved indtil vi opnåede datamætning. I selve interviewsituationen var vi tre personer til stede foruden interviewpersonen. Det kan diskuteres hvorvidt dette påvirker interviewpersonens besvarelse. Herunder tænkes eksempelvis på nervøsitet og utryghed hos interviewpersonen, da tre personer kan virke overvældende. Vi forsøgte at imødekomme dette, ved at lave en god briefing forinden interviewet, så interviewpersonen var bevidst om vores individuelle roller. Dog kan tre personer stadig virke overvældende for den pågældende interviewperson og man bør derfor til en anden gang overveje, hvor mange personer det er hensigtsmæssigt at være til stede. Igennem de 8 interviews erfarede vi, at det gav en god effekt at benytte spørgeteknikken tavshed, da dette gav interviewpersonen tid til reflektering. Dette gav flere spontane, uddybende og uventede kommentarer. Det kan diskuteres, hvorfor lige denne spørgeteknik gav så god effekt. Man kunne forestille sig, at man som interviewperson ikke er interesseret i pinlig tavshed, da dette muligvis kan give følelsen af, at man ikke byder ind med nok og derfor bare fortsætter talestrømmen. Dette blev en bevidst taktik for os som interviewer, da vi vidste, hvad vi ville have ud af det og dermed ikke på samme måde havde grund til at føle pinlig tavshed. Transskription af de 8 interviews blev foretaget på baggrund af hukommelse og notater taget undervejs, og det kan diskuteres hvor fyldestgørende dette er. At transskribere via hukommelse kræver, at man som interviewer tør stole på sin empati og erindring. Man bør overveje, at det kan virke forstyrrende og fraværende for interviewpersonen, når intervieweren tager notater undervejs. Denne notattagning kan desuden afbryde interviewets frie talestrøm. Vi har forsøgt at imødekomme dette ved at fordele roller i form af én interviewer og én notattager. Derved kan intervieweren være mere nærværende og dermed bevares samtalens frie strøm. Andre former for transskription kan være tidskrævende processer, hvilket var med i vores overvejelser omkring valg af transskriptionsmetode. Analysen i dette studie er fortaget med inspiration fra Giorgi og Malterud. Vi har altså ikke fulgt en metode stringent og det kan på baggrund heraf diskuteres, hvorvidt vi er kommet i dybden med analysen. Formålet med vores interviews var at finde frem til konkrete uforståelige og uoverskuelige elementer. Vi havde derfor ikke brug for at analysere meningen med en kommentar, da vi med uddybende spørgsmål under interviewet Side 53 af 86

54 præcist fik afklaret hvad der var uforståeligt eller uoverskueligt. Dermed kan det forsvares ikke at følge en analysemetode stringent. Resultater af interview Analyse af de 8 interviews viste, at der var brug for en redigering af 5PQH for at opnå god face validity. Man bør overveje hvilke fordele og ulemper der kan forekomme ved at redigere i et allerede eksisterende spørgeskema, og opveje disse mod hinanden inden man foretager ændringer. Ulempen ved at redigere er problematikken i at bevare fuld forståelighed hos alle interviewpersonerne. Ydermere kan man risikere at ændre essensen af det oprindelige spørgeskema, så spørgeskemaet ikke længere bibringer de informationer, som det er udviklet til. Fordelene ved en redigering er, at det kan medføre en bedre face validity hos potentielle respondenter. Derfor bør det overvejes, hvorvidt man skal redigere 5PQH. Vi har i dette studie foretaget få ændringer, men har været bevidste om ikke at ændre betydningsfulde ord eller sætninger. Yderligere har vi forsøgt at imødekomme face validity igennem suppleringer. Derved antages det, at forståeligheden er bevaret hos alle interviewpersonerne. I vores overvejelser omkring ændringer og suppleringer, lagde vi yderligere vægt på, at det ingen betydning havde, hvor mange respondenter der havde kommenteret en given mangel, da det ikke vides, hvad eventuelle efterfølgende interviewpersoner ville kommentere. Case kontrol studie Fordele og ulemper ved case kontrol studie Fordelene ved brug af denne metode i dette studie var muligheden for besvarelse fra relativt mange respondenter på relativt kort tid. Derudover havde vi mulighed for at foretage statistiske beregninger på baggrund af de besvarede spørgeskemaer. Ulemperne ved brug af denne metode er, at man ikke kan sikre sig at den tiltænkte respondent rent faktisk er personen, der har besvaret spørgeskemaet. Samtidig kan man ikke sikre sig, at respondenten har taget spørgeskemaet alvorligt og dermed returneret en korrekt besvarelse. Derudover er der ikke mulighed for at kontrollere om spørgsmålene er forstået, men dette er dog forsøgt imødekommet med forudgående interviews. Som vi også oplevede i dette studie er der ved spørgeskemaundersøgelser også risiko for frafald. Side 54 af 86

55 Metode for case kontrol studie Som nævnt ønskede vi 20 besvarede spørgeskemaer ligeligt fordelt mellem case- og kontrol personer. I første fase valgte vi at sende 10 spørgeskemaer ud til 10 case personer. Det kan diskuteres, hvorvidt vi var for naive og godtroende i og med vi kendte til ulemperne omkring frafald i en spørgeskemaundersøgelse. Ved at have sendt flere spørgeskemaer ud i første fase, kunne vi formentlig have sparet tid i sidste ende. Dette tog vi os ved lære i fase 2, og sendte her 5 spørgeskemaer ud, med ønsket om 3 besvarelser. Der kan være flere grunde til frafald, og vi kan i dette studie overveje, hvorfor der her forekom et lille frafald. Deltagerne kan eksempelvis have følt en mangel på information, tid og/eller interesse, eller der kan være sket en fejl så posten ikke er kommet frem, med mere. Vi har været opmærksomme på disse faktorer og forsøgt at nedbringe disse ved bl.a., at vedlægge en brochure med formål at motivere til deltagelse, give en kort projektbeskrivelse samt kontaktoplysninger for nærmere information. Det er dog ikke muligt at besvare hvorfor dette frafald forekom. Resultater af case kontrol studie Vores beregninger viser, at sensitiviteten for 5PQH ligger på 100% og specificiteten beregnes til 80%. Ifølge Statens Institut for Folkesundhed kan sensitiviteten i dette studie antages som god, hvorimod specificiteten er for lav ifølge de foreliggende anbefalinger. På baggrund af disse resultater kan det derfor diskuteres, hvor validt 5PQH er. De prædiktive værdier blev beregnet til 100% og 83,3%. PV neg på 100% er ideel og angiver, at der ikke forekommer FN testresultater. PV pos beregnes til 83,3% og denne angiver, at der forekommer FP testresultater. Det kan diskuteres hvorfor, at den positive værdi kun beregnes til 83,3%. En væsentlig grund til dette kunne være, at prævalensen af GLH i den samlede studiepopulation var lille, da en lille prævalens kan medføre en mindsket PV pos. Dette har vi dog i dette studie været opmærksomme på, ved at gøre casegruppen og kontrolgruppen lige store. Havde casegruppen, og dermed prævalensen af GLH i den samlede studiepopulation, derimod været større end kontrolgruppen, kunne det omvendt have givet en forøget PV pos. Det er derfor vigtigt at overveje forholdet mellem case- og kontrolgruppe. Netop denne overvejelse er også grunden til, at vi valgte to lige store grupper, frem for 10 case personer og 5 kontrol personer, som første tænkt, hvilket fremgår af brevet med deltagerinformation. (Bilag 1: Informationsbrev) Når der forekommer en lav PV pos værdi, bør man overveje, hvorvidt man ønsker at benytte det pågældende måleredskab, da en konsekvens heraf er at sygeliggøre eller frembringe angst hos raske personer (37:89). Der skal dog tages forbehold for, hvilken sygdom måleredskabet belyser. I dette studie, hvor der er tale om GLH, kan man tale for, at 5PQH kan benyttes, da GLH ikke er en dødelig sygdom eller lignende. Side 55 af 86

56 I forbindelse med disse beregninger bør det tages i betragtning, at der i dette studie kun forekommer en studiepopulation bestående af 20 personer. Det kan derfor diskuteres, hvorvidt et resultat fra så lille en studiepopulation kan generaliseres. Resultatet viser, at alle i casegruppen samt 8 fra kontrolgruppen blev klassificeret korrekt, med henholdsvis SP og SN testresultater, hvorimod at 2 personer fra kontrolgruppen havde et FP testresultat og dermed fejlagtigt blev klassificeret med GLH. Det er værd at overveje, hvorfor dette forekommer. I kontrolgruppen forekommer der FP testresultater, og man bør derfor have fokus på denne gruppes besvarelser, for at give et kvalificeret bud på, hvad der ligger til grund for det FP testresultat. I kontrolgruppens besvarelser viser det sig, at det er spørgsmål 1 og 3, der i begge tilfælde, ligger til grund for det FP testresultat. Kigger man på spørgsmål 1, hvor tre af kontrol personerne havde et positivt svar, kan det diskuteres hvad der ligger til grund for dette. En påstand kunne være, at der spørges indtil både nuværende og tidligere situation. I og med at mange er hypermobile som børn, men vokser fra dette som voksen, kan dette forårsage det positive svar. Denne påstand kan yderligere underbygges af, at ingen af de tre respondenter havde et positiv svar af denne i Beightons test, som de, på baggrund af eksklusionskriterierne, blev testet i forinden besvarelse af 5PQH. Kigger man på spørgsmål 3 kan man også her diskutere hvad der ligger til grund for det positive svar. For det første henviser dette spørgsmål også tilbage til tidligere situation, ligesom spørgsmål 1, hvilket igen kan tilskrives eksempelvis børnehypermobilitet. For det andet er der to spørgsmål i ét, i dette spørgsmål; 1) om man som barn kunne underholde sine venner ved at vride kroppen i opsigtsvækkende stillinger 2) om man kunne gå i spagat Første del af spørgsmålet er meget subjektivt og besvarelsen afhænger af, hvordan man tolker at vride kroppen i opsigtsvækkende stillinger. Hvorimod at kunne gå i spagat er en mere konkret funktion og kræver ikke en vurdering. Samtidig kan man som forsker ikke differentiere imellem, om det positive svar skyldes én del af spørgsmålet eller begge, dette er dog ikke af betydning for den samlede score. Kigger man samlet på spørgsmål 1 og 3 bør man være opmærksom på, at et positivt svar i disse to sammenlagt kan give en samlet score på 2 og derved et FP testresultat, hvilket er tilfældet i dette studie. Side 56 af 86

57 Samtidig bør man overveje, at visse grupper, så som eksempelvis gymnaster og balletdansere, ofte vil få et positivt svar i netop spørgsmål 1 og 3 og derved en samlet score på minimum 2. Det kan være svært at differentiere, hvorvidt denne score er FP eller SP, da det positive svar i spørgsmål 1 og 3, hos eksempelvis disse grupper, kan skyldes smidighed. På baggrund af ovenstående kan der sættes spørgsmålstegn ved om den samlede score på 2 er for lav og dermed gør 5PQH for følsom. Mistanken om en for følsom samlet score kan også relateres til den lave udregnede specificitet. En forøgelse af grænseværdien for den samlede score, vil eventuelt kunne øge resultatet for specificitet. Med udgangspunkt i dette studies resultater, kan man argumentere for at øge grænseværdien for den samlede score til 3, da dette vil frasortere de FP testresultater der forekommer og dermed øge specificiteten, men samtidig bevare sensitiviteten. Dette kan yderligere underbygges med, at der i England ligeledes blev beregnet en specificitet på 80% (44:165). Det bør yderligere nævnes, at der i 2 ud af de 3 af de resterende spørgsmål også forekommer spørgsmål relateret til fortiden. Da formålet med EGHS er at opgøre prævalensen af personer med GLH i Danmark på nuværende tidspunkt mener vi derfor, at der kun bør spørges indtil nuværende funktionsniveau og situation. Det bør derfor overvejes, hvorvidt det er de rette spørgsmål der optræder i 5PQH, til at kunne opfylde formålet om at opgøre den nuværende prævalens af personer med GLH i Danmark. Afslutningsvis bør det nævnes, at vi i dette studie kun har benyttet de besvarede baggrundsspørgsmål omhandlende alder, køn og bopæl. De resterende baggrundsspørgsmål blev fravalgt, da en generalisering på baggrund af 20 personer, ikke giver et realistisk billede af hele befolkningen. Udvikling af 5PQH Kigger man på baggrunden for udvikling af 5PQH er det udviklet på kvinder i alderen 16 til 80 år. Det bør bemærkes, at 5PQH kun er udviklet på kvinder og hertil sættes der spørgsmålstegn ved om den kan overføres direkte til mænd, som der er benyttet i dette studie og også ønskes benyttet i EGHS. Ifølge teorien benævnes det, at flere kvinder end mænd er hypermobile, i forholdet 11:4 (2:598). Samtidig bestemmes ledbevægelighed udfra alder, køn og race (51). På baggrund af dette kan man ikke overføre 5PQH, med en grænseværdi på 2, direkte til mænd. Hvis man omvendt kigger på vores studie fanger 5PQH, med en grænseværdi på 2, dog de mænd den skal. Tilmed skal det nævnes, at disse mænd havde en samlet score på henholdsvis 4 og 5. Samtidig bliver der i Beightons test heller ikke taget hensyn til køn. Grundet Side 57 af 86

58 forestående vurderes det, at 5PQH kan overføres til mænd, hvilket også blev gjort i det tilsvarende studie til EGHS i England (13). Samtidig bør det bemærkes, at alderen spreder sig fra 16 til 80 år, hvilket er en stor spredning, da teorien siger, at ledbevægeligheden mindskes med alderen. (29:127) (2:597). Det kan derfor diskuteres, hvorvidt værdien for den samlede score bør være ens, hos en person på 16 år og en person på 80 år. Omvendt viser resultatet af dette studie, hvor aldersspredningen i case gruppen er år, at alder formentlig ikke har nogen betydning for et positivt testresultat, da alle i case gruppen havde et SP testresultat. På baggrund af ovenstående kan det diskuteres hvorvidt at 5PQH er validt nok og dermed brugbart i EGHS. På baggrund af dette studie og den beregnede specificitet på 80%, kan 5PQH, holdt op imod de anbefalinger der foreligger, ikke angives som validt. Side 58 af 86

59 Konklusion Den danske version af 5PQH er oversat fra svensk til dansk ved brug af oversættelsetilbageoversættelsesmetoden, med udgangspunkt i cross-cultural adaptation beskrevet af Beaton et. Al (2000). Da 5PQH er blevet godkendt af Ulrik Roijezon, som er ophavsmand til den svenske version af 5PQH, kan det konkluderes, at den danske version er acceptabel og dermed brugbar. Med formål at undersøge face validity af den danske version af 5PQH, er der i dette studie udført 8 kvalitative semistrukturerede interviews. Herunder interviews med 4 case personer samt 4 kontrol personer. Interviewpersonerne var i alderen år. På baggrund af resultatet af de 8 interviews blev der foretaget få ændringer og suppleringer af 5PQH for, at opnå sproglig og kulturel adaptation. Face validity af 5PQH kan herefter konkluderes som værende god. Resultatet af denne interviewundersøgelse stemmer ikke overens med det forventede resultat, da der var brug for få ændringer og suppleringer for at opnå face validity. Hypotese 1 kan derfor afkræftes. Med formålet at undersøge validiteten af den adapterede danske version af 5PQH, er der udført et case kontrol studie med henholdsvis 10 case personer og 10 kontrol personer i alderen år. Sensitiviteten og specificiteten blev i dette studie beregnet til henholdsvis 100% og 80%. PV pos beregnes 83,3%, mens PV neg beregnes til 100%. På baggrund af disse beregninger må det konkluderes, at 5PQH i dette studie ikke er validt i henhold til de anbefalinger der foreligger fra Statens Institut for Folkesundhed. Resultatet af dette case kontrol studie stemmer ikke overens med det forventede resultat, da der i kontrolgruppen forekom 2 FP testresultater. Hypotese 2 kan derfor afkræftes. På baggrund af dette studie, kan 5PQH ikke anses som værende valid og dermed brugbar i EGHS. Derfor må det konkluderes, at der er brug for yderligere undersøgelse for at gøre 5PQH validt til brug i EGHS. Side 59 af 86

60 Perspektivering Dette studie er en del af et større projekt, EGHS, som har til formål at opgøre prævalensen af GLH hos voksne i Danmark samt synliggøre problematikken. Formålet med vores studie var at bringe resultater i forhold til validiteten af den målemetode, 5PQH, man ønsker at benytte til at opgøre prævalensen. Vi kan på baggrund af dette studie ikke anse 5PQH som værende valid og dermed hensigtsmæssig at benytte i EGHS på nuværende tidspunkt. For at optimere 5PQH som målemetode, vil det kræve yderligere undersøgelse. For at opnå dette, bør der udføres endnu et pilotstudie med en større studiepopulation, end de 20 der forekommer i dette studie. Derudover kan der også argumenteres for, at der bør udføres et pilotstudie, hvor der benyttes en grænseværdi på 3. Ydermere kunne man udføre et pilotstudie, hvor andre spørgsmål afprøves. Ved at belyse 5PQH ud fra yderligere studier, som eksempelvis ovennævnte forslag, kan man forsøge at øge kvaliteten af 5PQH. Disse studier vil hjælpe til at finde den mest optimale og valide version af 5PQH, i forhold til den danske kultur. Sammenligner man vores resultater med de resultater, der foreligger i England, i forhold til sensitivitet og specificitet af 5PQH (44:165), kan man underbygge, at ovenstående studier bør foretages for at optimere og validere 5PQH. Finder man en valid version af 5PQH, og benytter denne i EGHS, kan det antages, at der forekommer et pålideligt resultat. Ved at fuldføre EGHS og dermed opgøre prævalensen af GLH hos voksne i Danmark opnår man også at synliggøre den mulige problematik, hvilket også er en del af formålet med EGHS. En beskrivelse af problematikken kan bevirke et større fokus på det pågældende område, og dermed opfordre til yderligere forskning på dette område. Kigger man på det økonomiske aspekt af hypermobilitet og dets konsekvenser, herunder eksempelvis osteoartrose, kan det yderligere underbygge, at der er behov for at gennemfører EGHS. Ydereligere forskning på dette område kan formentlig føre til resultater og viden indenfor behandlingsprincipper til personer med GLH, herunder også forbyggende behandling mod osteoartrose. Denne viden kan opveje den mangel der på nuværende tidspunkt forekommer, i de tre hovedpunkter indenfor EBM, jævnfør figur 1, og dermed bevirke, at man som fysioterapeut kan leve op til kravene om, at arbejde ud fra EBM. Set fra denne vinkel kan EGHS, som dette studie er underlagt, være med til at kvalitetssikre faget fysioterapi. Side 60 af 86

61 Referenceliste 1. Andersen I Bak, Matzen P. Introduktion til evidensbaseret medicin I: Andersen IB, Matzen P, redaktører. Evidensbaseret medicin. 3. udg. Kbh.: Gads Forlag; Helin P, Nielsen M, Lyskjær U. Hypermobilitet I: Danneskiold-Samsøe B, Lund, Hans, Avlund K, Lund H, redaktører. Klinisk reumatologi for ergoterapeuter og fysioterapeuter. 1. udg. Kbh.: Munksgaard Danmark; Thomsen LM, Angelo S, Remvig L, redaktører. Et liv med hypermobilitet. 2. udg. Gigtforeningen; Tarp U, Johannsen FE, Nørregaard J. Regionale smertetilstande I: Pødenphant J, Jacobsen S, Manniche C, Steengaard-Pedersen K, Tarp U, redaktører. Reumatologi: opslags- og lærebog om diagnostik, behandling og forebyggelse af bevægeapparatets medicinske sygdomme. 2. udg. Kbh.: FADL; Remvig L, Johannsen FE, Pedersen KC, Petersen K. Lærebog i muskuloskeletal medicin. 1. udg. Kbh.: Munksgaard Danmark; Beighton P, Grahame R, Bird HA. Hypermobility of joints. 3. udg. Springer; Rombaut L, Malfait F, De Wandele I, Cools A, Thijs Y, De Paepe A, et al. Medication, surgery, and physiotherapy among patients with the hypermobility type of Ehlers-Danlos syndrome. Arch Phys Med Rehabil. 2011;92(7). 8. Keer R, Simmonds J. Joint protection and physical rehabilitation of the adult with hypermobility syndrome. Curr Opin Rheumatol. 2011;23(2). 9. Kemp S, Roberts I, Gamble C, Wilkinson S, Davidson JE, Baildam EM, et al. A randomized comparative trial of generalized vs targeted physiotherapy in the management of childhood hypermobility. Rheumatol Oxf Engl. 2010;49(2). 10. Scheper MC, Engelbert RHH, Rameckers EAA, Verbunt J, Remvig L, Juul-Kristensen B. Children with generalised joint hypermobility and musculoskeletal complaints: state of the art on diagnostics, clinical characteristics, and treatment. BioMed Res Int Hentet fra: [citeret 3. Juni 2014]. 11. Andersson I. Epidemiologi for sundhedspersonale: en introduktion. 1. udg. Kbh.: Gad; Watt Boolsen M. Spørgeskemaundersøgelser fra konstruktion af sp rgsmål til analyse af svarene. 1. udg. Kbh.: Hans Reitzel; Mulvey MR, Macfarlane GJ, Beasley M, Symmons DPM, Lovell K, Keeley P, et al. Modest Association of Joint Hypermobility With Disabling and Limiting Musculoskeletal Pain: Results From a Large-Scale General Population Based Survey. Arthritis Care Res (8). Hentet fra: [citeret 16. April 2014]. 14. Aadahl M, Lund H. Grundliggende principper for valg og anvendele af test og målemetoder i fysioterapi Hentet fra: Side 61 af 86

62 filer/metodeartikler/2003/grundliggende_principper_test_og_maalemetoder.pdf [citeret 23. April 2014]. 15. Becker-Christensen C. Politikens nudansk ordbog med etymologi. 3. udg. [Kbh.]: Politiken; Beaton D, Bombardier C, Guillemin F, Marcos FB. Recommendations for the Cross-Cultural Adaptation of Health Status Measures Hentet fra: [citeret 1. Maj 2014]. 17. Guillemin F, Bombardier C, Beaton D. Cross-cultural adaptation of health-related quality of life measures: literature review and proposed guidelines. J Clin Epidemiol ;46(12). Hentet fra: [citeret 20. Maj 2014]. 18. Bakka JF, Fivelsdal E. Organisationsteori: struktur, kultur, processer. Koebenhavn: Handelshoejskolens Forlag; Grue M. Politikens retskrivnings- og betydningsordbog. 4. udg. [Kbh.]: Politiken; Videnskabsetisk Komite - Region Syddanmark. Forsøgstyper uden anmeldelsespligt. Hentet fra: [citeret 22. April 2014]. 21. Videnskabsetisk Komite - Region Syddanmark. Deltagerinformation og samtykkeerklæring. Hentet fra: [citeret 22. April 2014]. 22. Videnskabsetisk Komite - Region Syddanmark. Hvilke projekter skal anmeldes. Hentet fra: [citeret 22. April 2014]. 23. Datatilsynet ersondataloven hvilke oplysninger må registreres? vad må oplysningerne bruges til? vordan kontrollerer du oplysningerne? Kbh.: Datatilsynet; Hentet fra: e.pdf [citeret 6. Maj 2014]. 24. Datatilsynet. Studerendes specialeopgaver mv. Hentet fra: [citeret 22. April 2014]. 25. Datatilsynet. Nye fritagelser fra anmeldelsespligten i den private sektor. Hentet fra: [citeret 22. April 2014]. 26. Forvaltningsloven - Kapitel 8, Tavshedspligt mv. Hentet fra: [citeret 22. April 2014]. Side 62 af 86

63 27. Sundhedsloven - Kapitel 9, Tavshedspligt, videregivelse og indhentning af helbredsoplysninger m.v. Hentet fra: [citeret 22. April 2014]. 28. Haxthausen M. Hypermobil: kropsbevidsthed og træning. Kbh.: Forlag for Afspændingspædagogik og Psykomotorik; Helin P, Krogsgaard MR. Faktorer for udvikling af sygdom i bevægeapparatet I: Krogsgaard M, Rheinlænder P, Enemark Larsen A, redaktører. Ortopædkirurgi for ergoterapeuter og fysioterapeuter. 1. udg. Kbh.: Munksgaard Danmark; Schibye B, Klausen K. Menneskets fysiologi: hvile og arbejde. Kbh.: FADL; Enoch F. Dynamisk stabilitet I: Lind P. Ryggen: undersøgelse og behandling af nedre ryg. 2. udg. Kbh.: Munksgaard Danmark; Panjabi MM. The stabilizing system of the spine. Part I. Function, dysfunction, adaptation, and enhancement. Journal of spinal disorders & techniques Hentet fra: Papers/The_stabilizing_system_of_the_spine_part_1.pdf [citeret 8. April 2014]. 33. Lauridsen S, Zebitz L, Dyhre-Poulsen P. Dynamisk funktion af det motoriske system I: Krogsgaard M, Rheinlænder P, Enemark Larsen A, redaktører. Ortopædkirurgi for ergoterapeuter og fysioterapeuter. 1. udg. Kbh.: Munksgaard Danmark; Panjabi MM. The Stabilizing System of the Spine. Part II. Neutral Zone and Instability Hypothesis. 1992; Hentet fra: Papers/The_stabilizing_system_of_the_spine_part_2.pdf [citeret 8. April 2014]. 35. Beyer N, Magnusson P. Manual til vurdering Hentet fra: [citeret 23. April 2014]. 36. Matzen P. «Hvad betyder det?»-ordliste og definitioner I: Andersen IB, Matzen P, redaktører. Evidensbaseret medicin. 3. udg. Kbh.: Gads Forlag; Beyer N, Magnusson P, Thorborg K. ålemetoder i forebyggelse, behandling og rehabilitering - teori og anvendelse. 2. udg. Kbh.: Munksgaard; Sackett DL, Haynes RB, Guyatt GH, Tugwell P. Clinical epidemiology: a basic science for clinical medicine. 2. udg. Boston: Little, Brown; Kjøller M, Juel K, Kamper-Jørgensen F. Folkesundhedsrapporten, Danmark Kbh.: Statens Institut for Folkesundhed & Syddansk Universitet; Røgind H. Statistik for ikke-statistikere I: Andersen IB, Matzen P, redaktører. Evidensbaseret medicin. 3. udg. Kbh.: Gads Forlag; Lund H, Røgind H. Statistik i ord. 1. udg. Kbh.: Munksgaard Danmark; Side 63 af 86

64 42. Bendsen T. Konfidensinterval for proportioner Hentet fra: [citeret 28. Maj 2014]. 43. Bendsen T. Konfidensintervaller Hentet fra: [citeret 28. Maj 2014]. 44. Hakim AJ, Grahame R. A simple questionnaire to detect hypermobility: an adjunct to the assessment of patients with diffuse musculoskeletal pain. Int J Clin Pract. April 2003;57(3): Thorsen H. Spørgeskemaer i klinisk forskning - fokus på oversættelse, tilpasning og afprøvning af fremmedsprogede spørgeskemaer Hentet fra: [citeret 8. April 2014]. 46. Beaton DE, Bombardier C, Guillemin F, Ferraz MB. Guidelines for the process of cross-cultural adaptation of self-report measures. Spine. 15. December 2000;25(24): Kvale S, Brinkmann S. nter iew introduktion til et håndværk. 2. udg. Kbh.: Hans Reitzel; Hovmand B, Præstegaard J. Kvalitative forskningsmetoder i fysioterapi - en introduktion. Hentet fra: [citeret 21. April 2014]. 49. Malterud K. Kvalitative metoder i medisinsk forskning. 3. udg. Universitetsforlaget; Bendsen T. Beregning af konfidensinterval for proportioner Hentet fra: [citeret 28. Maj 2014]. 51. Pilmark V. Hypermobil eller smidig Hentet fra: [citeret 22. Maj 2014]. Side 64 af 86

65 Bilag 1: Informationsbrev (Dette er brevet til interviewpersonerne. Et tilsvarende brev er sendt til respondenterne i case kontrol studiet.) Sproglig og tværkulturel validering af spørgeskema vedr. Generaliseret Led Hypermobilitet Kære Vi vil spørge, om du vil deltage i et videnskabeligt forsøg. Det er frivilligt at deltage i forsøget. Du kan når som helst og uden at give en grund trække dit samtykke tilbage. Dette vil ikke få konsekvenser for dig efterfølgende. Forsøget udføres på Syddansk Universitet, Odense, Institut for Idræt og Biomekanik, Forskningsenheden for Muskuloskeletal Funktion og Fysioterapi. Projektleder: Lektor Birgit Juul-Kristensen Adresse: Campusvej 55 Syddansk Universitet Projektansvarlig: Mette Jørgensen Fysioterapeut studerende University College Lillebælt Telefon: mj-psh@outlook.dk Projektansvarlig: Pernille Strøger Hansen Fysioterapeut studerende University College Lillebælt Telefon: mj-psh@outlook.dk Forsøget har til formål, at oversætte og teste pålideligheden af spørgeskemaet Five-part Questionnaire for Identifying Hypermobility, Hakim & Grahame, Den ene del af forsøget omhandler interviews af 5 patienter med hypermobilitetssyndrom (HMS) eller Ehlers-Danlos Syndrom, Hypermobil Type (EDS-HT) vedrørende forståeligheden af spørgeskemaet, mens den anden del af forsøget omhandler besvarelse af spørgeskemaet blandt 10 patienter med HMS/EDS-HT og 5 raske kontrolpersoner. Du inviteres derfor til at møde op med henblik på interview om hvorvidt et nyligt oversat spørgeskema til dansk er forståeligt for dig. Interviewet vil vare ca 30 minutter. I den vedlagte deltagerinformation kan du læse mere om, hvad forsøget går ud på. Side 65 af 86

66 Side 66 af 86