Separationsangst og familietilpasning: Forældres rolle i behandling af separationsangst med kognitiv adfærdsterapi

Transkript

1 Kandidatafhandling, Psykologisk Institut, Aarhus Universitet Separationsangst og familietilpasning: Forældres rolle i behandling af separationsangst med kognitiv adfærdsterapi - et systematisk review over forskning på området, en psykometrisk undersøgelse af et nyudviklet måleinstrument til familietilpasning ved separationsangst, samt et case studie af et kognitiv adfærdsterapeutisk behandlingsforløb med fokus på familietilpasning Separation Anxiety Disorder and Family Accommodation: Parents Role in Treatment of Separation Anxiety Disorder with Cognitive Behavioral Therapy - a systematic review of the relevant research, a psychometric evaluation of a newly developed instrument measuring family accommodation in relation to separation anxiety disorder, and a case study of cognitive behavioral treatment focusing om family accommodation Sanne Rægaard Kold Årskortnummer: Vejleder: Mikael Thastum Maj 2015

2 Tak En kæmpe tak til alle de familier, der trods endt behandling, brugte tid på at deltage i mit projekt. En særlig tak til de to familier der deltog i pilotafprøvningen og for jeres motiverede tilgang til behandlingen. Angstklinikken og alle dens medarbejdere fordi I lod mig lave projektet og investerede tid og ideer undervejs: Marianne Bjerregaard Madsen, hvad skulle jeg have gjort uden dig? Tusind tak for alle de timer du har brugt på at lære mig systemerne at kende og for at du altid var der, når tingene brændte på. Nanna Grønning og Ane Fosse for grundig journal skrivning, Tine Lind Jensen for god supervision, Kristian Arendt for sparring undervejs, Michael Mulbjerg Pedersen for hjælp til statistik, Irene Lundkvist-Houndoumadi for lån af interviewguide og Mikael Thastum for kreativ og inspirerende vejledning. En stor tak til Ida og Rikke for korrekturlæsning og en sidste varm tak til Simon, fordi du har holdt mig på jorden gennem denne proces og mindede mig om, hvad der var vigtigt. 2

3 Indholdsfortegnelse KAPITEL 1 Generel indledning 1. Indledning Problemformulering Afgrænsning Referencer...11 Appendix 1.a KAPITEL 2 Relationen mellem familietilpasning og kognitiv adfærdsterapeutisk behandling af pædiatriske angstlidelser: Et systematisk review Abstract Introduktion Teoretisk baggrund og empiri Diagnostiske kriterier og klinisk udtryk Epidemiologi og komorbiditet Ætiologi OCD Kognitiv adfærdsterapi til pædiatriske angstlidelser Familietilpasning ved OCD Familietilpasning ved SAL Metode Formål Litteratursøgning Vurdering af inkluderede studier Analysemetode Resultater Inkluderede studier

4 2.3.2 Systematiske fejl Effekten ved KAT interventioner på FT Effekten af KAT format på FT Diskussion Årsagssammenhængen mellem symptomreduktion og reduktion af FT Inklusion af forældre i behandling eller ej? Kvantitet frem for kvalitet? Validitet af familietilpasnings outcomemål Forskel på klinisk interview og selv-rapportering af familietilpasning Kliniske implikationer Forskningsmæssige implikationer Begrænsninger Konklusion Referencer...51 Appendix 2.a...60 Appendix 2.b...67 Appendix 2.c...68 KAPITEL 3 Undersøgelse af de psykometriske egenskaber ved instrumentet: Familietilpasning ved separationsangst lidelsen (FT-SAL) Abstract Introduktion Metode Klinisk gruppe: Pilotafprøvning af FT-SAL Psykometrisk gruppe Udredning Udviklingen af FT-SAL Yderligere måleredskaber Data analyse og statistik

5 3.2 Resultater Demografiske karakteristika Faktoranalyse Forekomst af FT Gennemsnit af items og sumscores Intern konsistens Intern struktur Konvergerende validitet Diskussion Resultaternes betydning Begrænsninger Fremtidig retning for FT Konklusion Referencer...89 Appendix 3.a...93 Appendix 3.b...94 Appendix 3.c...95 Appendix 3.d...96 Appendix 3.e...97 Appendix 3.f...98 Appendix 3.g KAPITEL 4 Family Cognitive Behavioral Treatment of Separation Anxiety Disorder: The Important Role of Family Accommodation Abstract Theoretical and research basis for treatment Case introduction Presenting complaints History Assessment Case conceptualization

6 4.7 Course of treatment and assessment progress Complicating factors Access and barriers to care Follow-up Treatment implications of the case Recommendations to clinicians and students Referencer Appendix 4.a Tegningen på forsiden er lavet af cand.psych.aut Lisbeth Jørgensen i forbindelse med en tidligere supervision. Tilladelse er givet til brug i denne sammenhæng. 6

7 KAPITEL 1 Generel indledning 7

8 1. Indledning Separationsangst lidelsen (SAL) er den oftest diagnosticerede lidelse i barndommen (Cartwright- Hatton, McNicol, & Doubleday, 2006) og den tidligst forekommende angstlidelse med en debutalder på 7 år (Kessler et al., 2005). De negative konsekvenser SAL kan have i barndommen er somatiske klager (Last, 1991), søvnproblemer (Chase & Pincus, 2011), skolefravær og deraf akademiske vanskeligheder og fremmedgørelse fra kammerater (Kearney, 2006), samt dysfunktion og konflikt i familien relateret til familietilpasning (Ehrenreich, Santucci, & Weiner, 2008; Lebowitz et al., 2013). SAL udgør ligeledes en risiko for det mentale helbred gennem livet (Cooper-Vince, Emmert-Aronson, Pincus, & Comer, 2014). Hvis SAL ikke bliver behandlet, kan den på længere sigt vedblive som SAL, hvilket den gør for ca. en tredjedel (Shear, Jin, Ruscio, Walters, & Kessler, 2006), eller udvikle sig til panikangst eller andre angstlidelser (Kossowsky et al., 2013). Der er derfor et tydeligt behov for virkningsfuld behandling af barndoms SAL. Kognitiv adfærdsterapi (KAT) har en god effekt i at behandle SAL (Hudson et al., 2015; Hudson, 2009; Schneider et al., 2013; Arendt, Thastum & Hougaard, in press), hvor der ikke ses den store forskel i outcome mellem generiske og lidelsesspecifikke behandlingsprogrammer (Schneider et al., 2013). Trods mange børn med SAL responderer positivt på eksisterende behandling, er der stadig børn, der ikke får en effekt. Nærværende kandidatafhandling har til formål at undersøge, hvorvidt KAT behandling af SAL kan gøres mere målrettet og derved skabe en mere effektiv behandling af SAL. Forældrefaktorer har en betydning for udviklingen af angstlidelser (Breinholst, Esbjorn, Reinholdt- Dunne, & Stallard, 2012), men også når angsten er opstået, kan forældre vedligeholde og forstærke angsten. Familietilpasning (FT), som henviser til forældres involvering og deltagelse i barnets angste symptomer, er et eksempel herpå, som det er vist indenfor obsessiv-kompulsiv lidelse (OCD) området (Lebowitz, Panza, Su, & Bloch, 2012). Familietilpasning er stadig et nyt konstrukt indenfor angstlidelser, men to studier har allerede vist, at familietilpasning er lige så prævalent som ved OCD (Lebowitz et al., 2013; Thompson-Hollands, Kerns, Pincus, & Comer, 2014). Angst for separationen fra tilknytningspersoner er det centrale symptom i separationsangst, og tilknytningspersonerne vil derfor uundgåelig blive involveret i lidelsen. Det kan derfor formodes, at familietilpasning også vil være et yderst relevant fænomen for separationsangst, og endvidere at familietilpasning, gennem forældreinklusion i behandlingen, vil have en betydning for behandlingseffekten. 8

9 1.2 Problemformulering Det primære formål med specialet er at undersøge, hvorvidt FT er et relevant konstrukt for behandlingen af barndoms separationsangst med KAT. Dette undersøges ad tre veje. 1) Et systematisk review med to formål. For det første at give en redegørelse af forældres rolle i udviklingen og vedligeholdelsen af SAL, og dernæst at undersøge om FT er et teoretisk relevant konstrukt i behandlingen af SAL med KAT. For det andet at undersøge hvilke forskellige KAT formater og forældrekomponenter til behandling af pædiatrisk OCD, der har succes i at reducere FT. 2) En beskrivelse af udviklingen af et måleinstrument til at måle FT ved SAL, samt undersøgelse af måleinstrumentets psykometriske egenskaber. 3) Et systematisk casestudie, der undersøger relationen mellem separationsangstens sværhedsgrad/kliniske udtryk og familietilpasning (målt på overstående måleinstrument) igennem et KAT behandlingsforløb med behandlingsprogram Cool Kids hos én familie. Specialets opbygning består af fire kapitler. Kapitel 1 er en generel introduktion til emnet, problemformulering og afgrænsning. Det systematiske review præsenteres i kapitel 2. I kapitel 3 præsenteres den psykometriske afprøvning af måleredskabet og kapitel 4 indeholder casestudiet. Der er fra Studienævnets side givet en dispensation til at afvige fra de givne retningslinjer for empiriske specialer, da der er givet lov til at aflevere et review (25-35 sider), samt to empiriske artikler, der til sammen må fylde mellem sider. Se appendix 1.a for studienævnets afgørelse. 1.3 Afgrænsning Som udgangspunkt handler specialet kun om separationsangst og ikke andre angstlidelser. Det forholder sig dog sådan, at forskningen omkring separationsangst stadig er i sin spæde start. Hvor der ikke er specifik forskning om separationsangst, vil forskning om andre angstlidelser blive inddraget, hvilket også gør sig gældende ift. FT, hvor langt størstedelen af forskningen er om OCD. Specialet har ikke til formål at give en bred redegørelse af separationsangst og der vil, i tråd med problemformuleringen, kun blive fokuseret på de dele af separationsangst, der har en sammenhæng med forældrenes rolle. Der skelnes mellem barndoms og voksen separationsangst, hvor fokus er separationsangst med debut i barndommen. Under betegnelsen børn henvises der til børn og unge i før skole alderen og op til 18 år. I DSM-5 er OCD ikke længere betegnet som en angstlidelse, men da forskningen om OCD og FT er baseret på DSM-IV, er det OCD som en angstlidelse, der tages udgangspunkt i (American Psychiatric Association, DSM-5 Task Force, 2013). For at kunne 9

10 inkludere så mange studier som muligt, samt generalisere på tværs af studiers oprindelsesland (Alvarenga, Hounie, & Mercadante, 2007), anvendes det amerikanske diagnosesystem Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders version fire (DSM-IV) som udgangspunkt. 10

11 1.4 Referencer Alvarenga, P. G., Hounie, A. G., & Mercadante, M. T. (2007). Obsessive-Compulsive. In E. A. Storch, G. R. Geffken & T. K. Murphy (Eds.), Handbook of Child and Adolescent Obsessive- Compulsive Disorder (pp. 1). New Jersey: Lawrence Erlbaum Associates. American Psychiatric Association, DSM-5 Task Force. (2013). Diagnostic and statistical manual of mental disorders : DSM-5 (5. ed. ed.). Arlington, Va.: American Psychiatric Association. Arendt, K., Thastum, M., & Hougaard, E. (in press). Efficacy of a Danish version of the Cool Kids Program: A randomized wait-list controlled trial. Acta Psychiatrica Scandinavica. Breinholst, S., Esbjorn, B. H., Reinholdt-Dunne, M. L., & Stallard, P. (2012). CBT for the treatment of child anxiety disorders: a review of why parental involvement has not enhanced outcomes. Journal of Anxiety Disorders, 26(3), doi: /j.janxdis ; /j.janxdis Cartwright-Hatton, S., McNicol, K., & Doubleday, E. (2006). Anxiety in a neglected population: Prevalence of anxiety disorders in pre-adolescent children. Clinical Psychology Review, 26(7), doi: Chase, R. M., & Pincus, D. B. (2011). Sleep-related problems in children and adolescents with anxiety disorders. Behavioral Sleep Medicine, 9(4), doi: Cooper-Vince, C. E., Emmert-Aronson, B. O., Pincus, D. B., & Comer, J. S. (2014). The diagnostic utility of separation anxiety disorder symptoms: An item response theory analysis. Journal of Abnormal Child Psychology, 42(3), doi: Ehrenreich, J. T., Santucci, L. C., & Weiner, C. L. (2008). Separation anxiety disorder in youth: Phenomenology, assessment, and treatment. Behavioral Psychology / Psicología Conductual: Revista Internacional Clínica y De La Salud, 16(3), Retrieved from Hudson, J. L., Keers, R., Roberts, S., Coleman, J. R. I., Breen, G., Arendt, K.,... Eley, T. C. (2015). Clinical Predictors of Response to Cognitive-Behavioral Therapy in Pediatric Anxiety Disorders: The Genes for Treatment (GxT) Study. Journal of the American Academy of Child & Adolescent Psychiatry, doi: /j.jaac Hudson, J. (2009). Cognitive-behavioral treatment versus an active control for children and adolescents with anxiety disorders: a randomized trial. J Am Acad Child Adolesc Psychiatry, 48(5), doi: /chi.0b013e31819c2401 Kearney, C. A. (2006). Dealing with school refusal behavior: A primer for family physicians: Workable solutions for unhappy youth and frustrated parents. The Journal of Family Practice, 55(8), Retrieved from

12 ee7c-44b1-b7bd- 2ec7e5960d77%40sessionmgr4002&vid=0&hid=4109&bdata=JnNpdGU9ZWhvc3QtbGl2Z Q%3d%3d#db=afh&AN= Kessler, R. C., Berglund, P., Demler, O., Jin, R., Merikangas, K. R., & Walters, E. E. (2005). Lifetime prevalence and age-of-onset distributions of DSM-IV disorders in the National Comorbidity Survey Replication. Archives of General Psychiatry, 62(6), Retrieved from Kossowsky, J., Pfaltz, M. C., Schneider, S., Taeymans, J., Locher, C., & Gaab, J. (2013). The separation anxiety hypothesis of panic disorder revisited: A meta-analysis. The American Journal of Psychiatry, 170(7), doi: Last, C. G. (1991). Somatic complaints in anxiety disordered children. Journal of Anxiety Disorders, 5(2), doi: N Lebowitz, E. R., Panza, K. E., Su, J., & Bloch, M. H. (2012). Family accommodation in obsessivecompulsive disorder. Expert Review of Neurotherapeutics, 12(2), doi: /ern ; /ern Lebowitz, E. R., Woolston, J., Bar-Haim, Y., Calvocoressi, L., Dauser, C., Warnick, E.,... Leckman, J. F. (2013). Family accommodation in pediatric anxiety disorders. Depression and Anxiety, 30(1), doi: /da.21998; /da Schneider, S., Blatter-Meunier, J., Herren, C., In-Albon, T., Adornetto, C., Meyer, A., & Lavallee, K. L. (2013). The efficacy of a family-based cognitive-behavioral treatment for separation anxiety disorder in children aged 8 13: A randomized comparison with a general anxiety program. Journal of Consulting and Clinical Psychology, 81(5), doi: Shear, K., Jin, R., Ruscio, A. M., Walters, E. E., & Kessler, R. C. (2006). Prevalence and Correlates of Estimated DSM-IV Child and Adult Separation Anxiety Disorder in the National Comorbidity Survey Replication. The American Journal of Psychiatry, 163(6), doi: Thompson-Hollands, J., Kerns, C. E., Pincus, D. B., & Comer, J. S. (2014). Parental accommodation of child anxiety and related symptoms: Range, impact, and correlates. Journal of Anxiety Disorders, 28(8), doi:s (14) [pii] 12

13 Appendix 1.a 13

14 KAPITEL 2 Relationen mellem familietilpasning og kognitiv adfærdsterapeutisk behandling af pædiatriske angstlidelser: Et systematisk review 14

15 Abstract Objective: To present a theoretical background for separation anxiety disorder (SAD) and what role parents play in the development, maintenance and treatment of SAD, and how family accommodation (FA) can be understood in relation to SAD. Furthermore, to investigate the ability of different cognitive behavioral therapy (CBT) formats and parental components in reducing FA in the treatment of pediatric obsessive-compulsive disorder (OCD). Method: Eight studies have been included in this review based on a literature search in relevant databases (Psychinfo/Medline/PsycARTICLES/ERIC, Pubmed og Cochrane Library) with the words family accommodation and parental accommodation, resulting in 221 hits. Results: A reduction in FA, and a parallel reduction in OCD symptoms and impairment, was seen in all eight studies after treatment. All CBT formats (individual, intensive, family- and web-based) showed an effect in reducing FA. However, the largest effect sizes were prevalent in the formats that were combined with family participation or another family component. Conclusion: FA is a relevant theoretical concept in relation to CBT treatment of SAD. Parental components in combination with different formats of CBT treatment seem to play a part in the reduction of FA. Furthermore, that those family components that target FA, in a direct and intense manner, are showing the largest effect sizes. 2. Introduktion Angst for separation fra de primære omsorgspersoner er den centrale angst i separationsangst lidelsen (SAL), og derfor vil forældre uundgåeligt blive involveret i barnets SAL. Dette review vil undersøge forældres rolle i udviklingen og vedligeholdelsen af SAL, og hvorvidt FT er teoretisk relevant i behandlingen af SAL med kognitiv adfærdsterapi (KAT). Da der ikke eksisterer behandlingsstudier, der undersøger FT i relation til SAL, vil der blive taget udgangspunkt i studier om obsessiv-kompulsiv lidelse (OCD) i stedet. I 2012 blev der udgivet et systematisk review, der undersøgte familietilpasningens rolle hos børn og voksne med obsessiv-kompulsiv lidelse (OCD) (Lebowitz, Panza, Su, & Bloch, 2012). Forfatterne konkluderede, at FT ved OCD er ofte forekommende, at der er en stærk korrelation mellem FT og sværhedsgraden af symptomer, samt at der ses en association mellem reduktion i FT og positivt behandlingsoutcome. Sidan da er der udkommet yderligere behandlingsstudier om børn med OCD, der undersøger KAT behandling 15

16 med forældrekomponenter, der retter sig mod reduktion af FT. Da relevansen af FT i KAT behandling af pædiatrisk OCD er fastslået, tager dette review skridtet videre og undersøger hvilke KAT formater og forældrekomponenter, der har succes i at reducere FT. Endvidere diskuteres det, hvilken betydning en reduktion af FT kan tillægges. 2.1 Teoretisk baggrund og empiri Diagnostiske kriterier og klinisk udtryk SAL karakteriseres ved barnets bekymringer om adskillelse fra hjemmet eller dem, som barnet er tæt knyttet til. For at få en separationsangst lidelse (SAL) diagnosticeret skal tre af følgende kriterier være opfyldt ifølge DSM-IV: (1) tilbagevendende, overdrevent ubehag ved adskillelse fra hjemmet eller personer, som barnet er tilknyttede til; (2) vedvarende og overdrevet bekymring om, at barnet vil miste, eller der vil ske noget slemt med omsorgspersoner; (3) vedvarende og overdrevet bekymring om, at en ulykke vil føre til adskillelse af barnet og omsorgsperson (fx at barnet bliver kidnappet eller farer vild); (4) vedvarende modvilje mod at gå i skole eller andre steder pga. frygt for adskillelsen; (5) vedvarende og overdrevet frygt for at være alene hjemme uden tilknytningspersoner eller andre steder uden betydningsfulde voksne; (6) vedvarende modvilje eller vægring mod at sove uden der er en primær tilknytningsperson i nærheden, eller mod at sove udenfor hjemmet; (7) gentagne mareridt der omhandler separationstemaet eller (8) gentagne klager over fysiske symptomer som hovedpine, mavepine, kvalme eller opkastning ved reel eller forventet adskillelse mellem barnet og de primære tilknytningspersoner (American Psychiatric Association., 1994). Symptomerne skal have varet i mindst fire uger, og der skal være betydelig funktionsforstyrrelse på sociale, skolemæssige eller andre vigtige områder af barnets liv, før diagnosen kan gives (American Psychiatric Association., 1994) Epidemiologi og komorbiditet SAL er en hyppig lidelse i barndommen, hvor den blandt 5-10 årige er den mest prævalente angstlidelse (Ford, Goodman, & Meltzer, 2003). Prævalensen hos små børn (5-7 årige) ligger på 1,48 % (Cartwright-Hatton, McNicol, & Doubleday, 2006), og livstidsprævalensen for SAL ligger på hhv. 4,1 % (Shear, Jin, Ruscio, Walters, & Kessler, 2006) og 7,6 % i store amerikanske epidemiologiske studier (Merikangas et al., 2010). Prævalensestimaterne varierer i høj grad, hvilket kan skyldes, at der er forskelle i design, screeningsmetoder, populationer, aldersgrupper, livstids- vs. punktprævalens, samt diagnose-systemer. Hos angstlidelser er der en kønsforskel, hvor flere piger end drenge får lidelsen, et forhold der også gør sig gældende for SAL i en række studier 16

17 (Merikangas et al., 2010; Orgilés, Espada, Garcia-Fernández, Méndez, & Hidalgo, 2011; Shear et al., 2006). Andre steder er der sat spørgsmålstegn ved dette forhold, da en kønsforskel ikke er fundet (Allen, Lavallee, Herren, Ruhe, & Schneider, 2010; Paulus, Backes, Sander, Weber, & Gontard, 2014). På trods af variationer i de estimerede prævalensrater ser SAL ud til at påvirke mellem 1,48 % -7,6 % af børn, og i nogle studier flere piger end drenge. Børn med angst har ofte komorbide lidelser, oftest andre angstlidelser. Det vurderes, at mellem % af børn med angstlidelser har mere end én angstlidelse (Rapee, Schniering, & Hudson, 2009). Der ses også andre komorbide lidelser som ADHD (attention deficit/hyperactive disorder), depression og adfærdsforstyrrelser (Costello, Egger, & Angold, 2005) Ætiologi SAL s ætiologiske profil er endnu ikke kortlagt (Lavallee et al., 2011). Den eksisterende forskning peger på mulige risikofaktorer, men det indbyrdes forhold er uudforsket. Hvad angår angstlidelser er forskere enige om, at der er en gensidig påvirkning mellem barn og forældre indlejret i en kontekst af miljømæssige faktorer (Esbjørn, Breinholst, Nielsen, & Reinholdt-Dunne, 2012; Ginsburg, Siqueland, Masia-Warner, & Hedtke, 2004; Manassis & Bradley, 1994; Rapee, 2001; Wood, McLeod, Sigman, Hwang, & Chu, 2003). Der skelnes mellem intrapsykiske mekanismer, der er iboende i barnet (genetiske, temperamentsmæssige og kognitive faktorer) og interpsykiske mekanismer beskrevet ved samspillet mellem barnet, omgivelser og personer (prænatale og socioøkonomiske forhold, samt forældres rolle) (Esbjørn et al., 2012). Det er interessant, hvilken rolle forældrene spiller i forhold til udviklingen af børns angst, da det kan pege på, hvad mulige behandlingsinterventioner med forældreinklusion skal fokusere på for at optimere behandlingen af SAL (Breinholst, Esbjorn, Reinholdt-Dunne, & Stallard, 2012). Det antages, at forældre spiller flere forskellige roller i udviklingen af angst (Wood et al., 2003). I et review, der undersøger sammenhængen mellem forældrenes rolle og angst hos børn, bliver der foreslået fire forskellige udviklingsveje mellem måden at være forældre på (eng: parenting) som risikofaktor og udviklingen af angst hos børn. Udviklingsvejene er beskrevet som: a) at specifikke forældrestile eller adfærd direkte fremkalder eller skaber angst hos børn; b) barnets manifestation af frygt og angst kan fremkalde specifikke forældrestile eller adfærd hos forælder; c) genetisk lighed hos barn og forældre kan fungere som en tredje variabel, som kan forklare angst hos både barn og forældre og d) at genetiske træk, måden at være forældre på, barnets angst og andre risiko- og beskyttende faktorer forstærker og moderer hinanden i et feedback-loop (Wood et al., 2003; pp. 136). De fire udviklingsveje udelukker ikke hinanden. I førnævnte review bliver det tydeligt, at der endnu ikke er tilstrækkelige studier med designs, der kan påvise kausale sammenhænge og retninger på effekter til at kende de præcise årsagssammenhænge mellem det at være forældre og børns angst. I det 17

18 følgende sammenholdes de fire førnævnte udviklingsveje med den empiri, der eksisterer om udviklingen af SAL Forældrestile og -adfærd Forskellige forældre stile eller specifik adfærd hos forældrene er blevet undersøgt i vid udstrækning pga. deres formodede sammenhæng med børns angst (Ginsburg et al., 2004). De utallige forældre konstrukter kan deles op i tre overordnede dimensioner: Accept, modellering af angst adfærd og kontrol (Wood et al., 2003). Den sidstnævnte dimension er interessant ift. familietilpasning, da det er foreslået, at FT muligvis kan forstås som en del af en overbeskyttende forældrestil under kontrol dimensionen (Thompson-Hollands, Kerns, Pincus, & Comer, 2014). I den nyeste metaanalyse på området er der en moderat sammenhæng mellem kontrol og angstlidelser (d = 0.58), men konklusionen siger ikke noget om retningen på sammenhængen (van der Bruggen, Stams, & Bögels, 2008). Det gør et nyere longitudinelt studie til gengæld, som har undersøgt retningen mellem SAL symptomer og forældres adfærdsmæssige og psykologiske kontrol, målt ved unges selvrapporteringer af symptomer, samt den oplevede forældrekontrol (Wijsbroek, Hale, Raaijmakers, & Meeus, 2011). SAL symptomer ved måling 1 og 2 forudsagde begge typer af kontrol hos forældrene, hvilket direkte støtter udviklingsvej b). En begrænsning i konklusionen er, at det ikke er til at vide, hvorvidt der er tale om den unges oplevelse af øget kontrol, eller om forældrene reelt bliver mere kontrollerende som reaktion på den unges SAL symptomer. For at finde frem til det, skal studiet repliceres med andre mål af forældrenes kontrol, fx observation eller forældres selvrapportering i tillæg til den unges rapportering Temperament Tidlig angst for fremmede kan forekomme i 6-24 måneders alderen og beskrives ved betydelig angst for fremmede (Lavallee et al., 2011). I et tværsnitsstudie forudsagde tidlig angst for fremmede udvikling af SAL senere i barndommen (Lavallee et al., 2011). Temperamentsstilen adfærdsmæssig hæmning er en prædiktor for angstlidelser, og børn der var adfærdsmæssigt hæmmede omkring 2 års alderen havde signifikant højere rate af SAL tre år senere end uhæmmede børn (Biederman et al., 1993). Disse studier kan pege mod udviklingsvej b), dog er en prædiktor ikke ensbetydende med et kausalt link (Field, 2009). En anden forklaring end udviklingsvej b) er, at barnets tidlige adfærd vil fremkalde en bestemt forældrestil eller specifik adfærd hos forældrene, som gensidigt påvirker barnets ængstelige natur, og en negativ udviklingsspiral er dannet. Denne forklaring er et sammenspil mellem udviklingsvej a) og b). 18

19 Forældres angst Forældre til angste børn har ofte selv angstlidelser (Cartwright-Hatton et al., 2006). Mødres angst for at blive adskilt fra deres barn ved 9 års alderen, forudsagde barnets angst for separation ved 11 års alderen. Dog var denne korrelationen ikke signifikant, når der blev korregeret for antal af variable (Poulton, Milne, Craske, & Menzies, 2001). Studiet har et longitudinelt design, og kan påvise en retning på effekten. En begrænsning er dog, at studiet kun undersøgte angst fra separation, som er naturligt i visse udviklingsperioder, og ikke diagnosticeret SAL. Resultatet er imidlertid stadig interessant i forhold til SAL på trods af studiets begrænsningerne. SAL ophobes i familier, hvor der for et barn med SAL er elleve gange så stor risiko for at have en forælder med formodet voksen-sal end børn uden SAL (Manicavasagar, Silove, Rapee, Waters, & Momartin, 2001). En sammenhæng man ikke så ved andre angstlidelser. Igen er der begrænsninger ved studiet, der gør fundene usikre, da voksen-sal ikke var en DSM diagnose, da studiet blev lavet. Forfatterne formodede dog, at SAL ligeledes eksisterer hos voksne, hvilket de målte med instrumenter til separationssymptomer hos voksne (Manicavasagar et al., 2001). Der er også studier, hvor sammenhængen mellem barnets og forældres angst ikke kan påvises (Lavallee et al., 2011; Martini, Knappe, Beesdo-Baum, Lieb, & Wittchen, 2010). Studiet af Manicavasagar et al. (2001) og Poulton et al., (2001) peger på udviklingsvej c), med en genetisk tredje variable, der kan forklare det samtidige angstudtryk hos barn og forældre. Hvad der ligger i en genetisk lighed er komplekst, da den både kan komme til udtryk i barnets temperament, kognition, forældrenes måde at reagere på osv., hvilket leder os tilbage til de andre udviklingsveje igen Kognition Et andet relevant område i udvikling og vedligeholdelse af SAL er kognition. Der er evidens for to typer af forvrænget kognition, opmærksomheds- og fortolkningsbias, hos børn med SAL. Opmærksomhedsbias betegnes som hyperopmærksomhed på potentielt farligt stimuli og fortolkningsbias som tillægning af fare til situationer, der kan fortolkes på flere måder (Bögels & Zigterman, 2000; Muris & Field, 2008; Roy et al., 2008). Der er muligvis en påvirkning fra forældres kognition til barnets kognition (Barrett, Dadds, & Rapee, 1996). Forældre til børn med SAL har højere grad af dysfunktionelle forestillinger relateret til barnets angst (fx verden er farlig for mit barn, samt katastrofetanker) (Herren, In-Albon, & Schneider, 2013). Mødre til børn med SAL udviste lavere mestringstro i forhold til deres forældrerolle end mødre til socialfobiske og ikke angste børn (Herren et al., 2013). I samme studie var der ligeledes en positiv korrelation mellem forældres dysfunktionelle forestillinger, mødres mestringstro og antallet af SAL symptomer. Alle korrelationer vedblev signifikante efter der var kontrolleret for forældres angst og depression, hvilket kan pege på, at påvirkning af forældres kognition ikke kun kan tilskrives forældres angst (Herren et al., 2013). Studiets design kan ikke sige noget om retning af effekter, men det giver en formodning om, at 19

20 udviklingen af angst kognition hos børn og forældre er forbundede og meget vel har en gensidig påvirkning på hinanden, der ikke kun kan tilskrives udviklingsvej c) Opsamling Med de eksisterende studier, der undersøger årsagssammenhænge, bliver det tydeligt, at der endnu ikke er nok empiri til at påvise, præcis hvilken rolle forældrene spiller i udviklingen af SAL. I det overstående er der ikke fundet direkte støtte til udviklingsvej a). Der er flere studier, der peger på udviklingsvej b), hvor SAL symptomer forudsiger kontrollerende forældreadfærd, sammen med at angst for fremmede, samt hæmmet temperamentsstil hos barnet forudsiger SAL senere i barnets liv. Derudover peger empirien ligeledes på udviklingsvej c), med en ophobning af SAL i familier. Der er indikationer for, at kognitionen hos hhv. børn og forældre påvirker hinanden, men det vides ikke endnu hvordan. Udviklingsvej d) er ikke nævnt, men alle de gennemgåede studier kan i princippet indgå i denne udviklingsproces. Den er dog utrolig svær at undersøge, da den vil kræve et kompliceret design, der skulle måle på mange samtidige faktorer, samt deres gensidige påvirkning af hinanden. På baggrund af overstående bliver det tydeligt, hvor tidlig en fase forskningen om udviklingen af SAL er i, hvor komplekst et område det er, samt at det er for tidligt at konkludere på årsagssammenhængene mellem barn og forældre. Hvad der kan konkluderes er, at der gentagne gange er vist tydelige sammenhænge mellem forekomsten af SAL og forældrefaktorer. Yderligere er de kliniske implikationerne af fundene interessante. Man skal som terapeut være opmærksom på, at hvis forældrene selv har angst for adskillelse fra barnet, vil det være sværere for dem, at udholde barnets angst. Det kan være en grund til, at de tilpasser sig og ligeledes være en hindring for eksponering, der indebærer forældrene. En anden implikation er, at forældrenes kognition, samt mestringstro om forældrerollen meget vel kan være påvirket. En succesfuld behandling af barnet vil da muligvis også kræve en opmærksomhed på, at støtte forældrene i at ændre deres dysfunktionelle, kontraterapeutiske antagelser OCD Litteraturgrundlaget for reviewet er primært baseret på forskning om OCD, hvorfor en kort redegøres for lidelsen. OCD er ifølge DSM-IV en angstlidelse, karakteriseret ved obsessioner (tvangstanker) og kompulsioner (tvangshandlinger) (American Psychiatric Association, 1994) Obsessioner defineres ved tilbagevendende tanker, impulser eller billeder, som skaber ubehag eller angst. Kompulsioner er defineret ved gentagne handlinger eller mentale ritualer. Obsessioner opleves oftest som påtrængende og personen vil prøve at undertrykke, ignorere eller neutralisere dem ved hjælp af kompulsioner. Kompulsionens funktion er at dæmpe angst og ubehag, samt at forhindre, at en frygtet situation opstår. For at leve op til kriterierne for diagnosen skal obsessioner 20

21 i sig selv, eller obsessioner sammen med kompulsioner, skabe ubehag, være tidskrævende (varighed af mindst en time om dagen) eller skabe signifikant funktionsforstyrrelse (American Psychiatric Association, 1994). De mest almindelige obsessioner er kontaminationsangst, angst for at noget frygteligt skal ske, aggressive, religiøse og symmetriske obsessioner, og de mest almindelige kompulsioner er vaske-, gentagelses-, tælle/mentale- og kontrolritualer, samt symmetritvang Kognitiv adfærdsterapi til pædiatriske angstlidelser Grundideen i kognitiv adfærdsterapi (KAT) er, at den mening og fortolkning vi tilskriver en given situation, kan udløse vanskeligheder som fx angst. Den kognitive diamant, grundmodellen indenfor KAT, beskriver sammenhængen mellem tanker, følelser, kropslige fornemmelse og adfærd, og hvordan elementerne er forbundne og har en gensidig påvirkning på hinanden. Derved kan man også, ved at ændre på et af elementerne, skabe forandring i de andre elementer. Fælles for KAT behandling af angst hos børn er, at der arbejdes med at identificere og ændre angstens vedligeholdende mekanismer, som ved SAL er undgåelsen af den frygtede situation, nemlig adskillelse (Caspersen, Leth, & Esbjørn, 2012). KAT til børn med angst er defineret ved følgende elementer: 1) psykoedukation 2) caseformulering 3) arbejdet med følelser identificering og ændring af følelser 4) arbejdet med tanker identificere, udfordre og omstrukturere tanker 5) arbejdet med adfærd eksponering og problemløsning og 6) forebygge tilbagefald (Esbjørn, Nielsen, Caspersen, Breinholst, & Leth, 2012). Psykoedukation er ofte den første komponent, der præsenteres i behandlingen. Formålet er, at undervise familien i principperne for KAT, samt at give viden om den kognitive adfærdsterapeutiske angstmodel. Psykoedukation danner grundlag for at familien indgår motiveret i KAT ved en forståelse af rationalet. Ofte bliver der også tidligt etableret et belønningssystem for barnets deltagelse i behandlingen. Caseformulering indgår som et centralt element i behandlingen. Formuleringerne beskriver fx hvordan angsten er opstået og vedligeholdes i den konkrete case, og ligger til grund for behandlingsfokus, fx i form af målsætninger for behandlingen. Barnet skal også lære at identificere og ændre følelser, som kan foregå ved at bevidstliggøre hvilke kropslige reaktioner, der hænger sammen med følelser. Langt de fleste KAT behandlingsprogrammer bruger et værktøj, fx et følelsestermometer, til at måle på intensiteten af den angste følelse. Arbejdet med tanker tager udgangspunkt i de negative automatiske tanker. Kognitiv omstrukturering er en central teknik til at få barnet til at undersøge de angste, urealistiske, tanker. Via sokratisk udspørgen eller fælles udforskning undersøges de angste tanker, og der findes en alternativ tanke, der er mere realistisk og kan anvendes i den situation, der udløste angsten. Arbejdet med adfærd er en anden essentiel komponent, der gennem eksponering og problemløsning forsøger at ændre på barnets 21

22 undgåelsesadfærd. Eksponering har til formål at teste de situationer af, som barnet frygter og undgår. Barnet lærer derved, at situationen ikke var farlig som barnet troede, at angstniveauet falder gennem eksponeringen, samt at barnet kan håndtere situationen. At drøfte hvordan familien kan forebygge tilbagefald er den sidste komponent i KAT behandling. Terapeuten forklarer, at familien kan vedblive med de positive fremskridt ved modig adfærd, men at angsten også kan vende tilbage, hvis familien går tilbage til undgåelses- og sikkerhedsadfærden (Esbjørn et al., 2012) Familietilpasning ved OCD I 1995 blev det første måleinstrument til at måle på fænomenet, der blev navngivet familietilpasning (FT), udgivet (Calvocoressi et al., 1995). Family Accommodation Scale (FAS) måler på pårørendes deltagelse i symptomer og modifikation af personlige eller familiære rutiner til voksne med OCD (Calvocoressi et al., 1995; Calvocoressi et al., 1999). Definitionen af FT har fra starten været forankret i et måleinstrument, og det vil derfor betegnes som et konstrukt. Hvad der går igen i de sproglige definitioner og i de forskellige FT måleinstrumenter, er beskrivelsen af pårørendes direkte eller indirekte deltagelse i symptomer (fx stille objekter til rådighed til udførelse af ritualer eller komme med beroligelse), mindskning af patientens ansvarsområder (fx gå ud med skraldet for barnet), samt modifikation af personlige eller familiære rutiner i henhold til OCD (fx ændring af arbejdsskema) (Calvocoressi et al., 1995; Calvocoressi et al., 1999; Flessner et al., 2011; Storch et al., 2007). Derudover bliver der i flere FT måleinstrumenter undersøgt barnets reaktion, hvis forældrene ikke tilpasser sig, samt forældrenes reaktion på at tilpasse sig. Se FAS i appendix 2.b. FT er problematisk, da det menes at vedligeholde og forstærke OCD, ved at kompulsioner forstærkes og den naturlige habituering hindres (Ginsburg, Burstein, Becker, & Drake, 2011; Peris et al., 2008; Storch, Geffken, Merlo, Jacob et al., 2007). Habituering defineres som nedgang af en respons efterfølgende gentagne stimuleringer, som fx nedgang i angstsymptomer efter gentagne eksponeringer af den frygtede stimuli (personer, situationer eller objekter) (Moscovitch, Antony & Swinson, 2008) 1. OCD kan forklares ud fra den obsessive-kompulsive cyklus, der beskriver hvordan obsessioner fører til angst eller ubehag, som igen fører til en kompulsionen, der dæmper ubehaget midlertidigt (Piacentini & Langley, 2004). Over tid vil der skabes en selvforstærkende cyklus ved hjælp af negativ reinforcering (udeblivelsen af en uønsket konsekvens), som vil vedligeholde og forstærke reaktionsmønsteret (Larsen & Gausbøl, 2011). Forældre vil, når de tilpasser sig, blive en del af den obsessive-kompulsive cyklus ved at undgå udløsere af obsessioner (fx ved at berolige 1 På trods af at habituering ofte er citeret som den virksomme mekanisme bag eksponering, er der sat spørgsmålstegn ved hvorvidt denne mekaniske helt eller delvist kan forklare eksponeringsprocessen (Moscovitch et al., 2008). Det anerkendes, at denne diskussion er vigtig i forbindelse med at forstå virkningsmekanismerne bag eksponering. Det der er vigtigt i forbindelse med FA er dog ikke en dybere forståelse af eksponering, men en forståelse af, hvordan FA kan være med til at skabe en barriere for naturlig eksponering, s amt eksponering i en behandlingskontekst. Der henledes derfor til den generelle konsensus inden for KAT behandling om, at eksponering er en virksom teknik i angstbehandlingen, og præcis hvordan eksponering virker, diskuteres ikke yderligere. 22

23 barnet) og deltage i eller muliggøre kompulsioner (fx ved at vaske barnets tøj). FT går også imod rationalet i KAT, da forældrene hindrer, at barnet oplever den naturlige eksponering, der sker, når kompulsioner udelades (Storch et al., 2007). Se den obsessive-kompulsive cyklus i figur Familietilpasning ved SAL Grabill (2010) var den første til at undersøge FT ved andre angstlidelser end OCD. Ved hjælp af Pediatric Accommodation Scale (PAS) udviklet til formålet, undersøgte hun FT ved generaliseret angst, social fobi og SAL. Halvfems procent af de undersøgte forældre udviste tilpasning. Derefter er der udkommet to forskellige måleinstrumenter til at måle FT ved angstlidelser, Familiy Accommodation Scale Anxiety (FASA) (Lebowitz et al., 2013) og Family Accommodation Checklist and Interference Scale (FACLIS) (Thompson-Hollands et al., 2014). De to sidstnævnte skalaer er blevet valideret. Der bliver argumenteret for, at FT ikke er et lidelses-specifikt fænomen, og at FT formodentlig også ses hos andre angstlidelser end OCD (Thompson-Hollands et al., 2014), hvilket begge studier viser med høje forekomster af FT (Lebowitz et al., 2013; Thompson- Hollands et al., 2014). Indenfor angstområdet er der teoretisk set tale om samme konstrukt som ved OCD, dog med anvendelsen af forskellige måleredskaber. Indtil videre er der ikke tilstrækkelig empiri til at påvise, hvorvidt FT konstruktet er ens på tværs af angstlidelser. Sikkerhedsadfærd er et centralt begreb i forståelsen og behandling af angstlidelser (Caspersen et al., 2012; Helbig-Lang & Petermann, 2010). I et review om sikkerhedsadfærds betydning i terapi, præsenteres en to-dimensionel definition af sikkerhedsadfærd som en dysfunktionel emotionsregulerings strategi, der bliver kategoriseret efter hvilken funktion den tjener (præventiv vs. retablerende) og hvilken strategi der anvendes (adfærdsmæssig vs. kognitiv) (Helbig-Lang & Petermann, 2010; pp. 219, egen oversættelse). Forfatterne konkluderer, at der er evidens for at sikkerhedsadfærd vedligeholder og forstærker angst, samt at dette sker via negativ reinforcering (Helbig-Lang & Petermann, 2010). På baggrund af overstående definition af sikkerhedsadfærd, kan der argumenteres for, at FT er en forlængelse af barnets sikkerhedsadfærd gennem forældrene og at FT vil have samme vedligeholdende og forstærkende effekt på barnets angst. Se tabel 2.1. Trods SAL er forskellig fra OCD, kan den obsessive-kompulsive cyklus anvendes til at forklare forholdet mellem FT og SAL. Undgåelsen af frygtede situationer er den centrale mekanisme i SAL (Caspersen et al., 2012), som vedligeholdes og forstærkes gennem sikkerhedsadfærd. På samme måde som ved OCD kommer forældrene, når de tilpasser sig, til at hindrer at barnet bliver eksponeret for de frygtede situationer, og den naturlige eksponering hindres derved. Forældrene kan, via deres tilpasningsadfærd, både rette sig mod at forhindre udløsere af angsten (præventiv 23

24 sikkerhedsadfærd) eller mindskelse af angsten, når den er udløst (retablerende sikkerhedsadfærd). Se figur 2.1 for tilpasningens formodede rolle i forhold til vedligeholdelsen af SAL og OCD. Tabel 2.1. FT som sikkerhedsadfærd Funktion Strategi Præventiv Retablerende Adfærdsmæssig Kognitiv Situationel undgåelse Være sammen med trygge omsorgspersoner (forældre sørger for at barnet altid er sammen med forældre, søskende, venner, klasselærer, bedsteforældre osv.) Have mobiltelefon med i skole, så forældre kan kontaktes Beroligelse (fx mor tager ikke på arbejde, hvis du ikke er tryg ved det ) Forberedelse Forsikringsaftaler med trygge omsorgspersoner (fx Far kommer og henter dig præcis kl 15.00, som vi har aftalt ) Undvigelse Søge trygge omsorgspersoner (fx sidde på lærers skød, blive hentet i skole af forældre) Beroligelse Ringe eller sms e til forældre Gentagelse af forsikringsaftaler (fx din far kommer lige straks! ) Distraktion Aflede tanker og følelser (fx kom nu spiller vi et spil til mor kommer hjem ) Tabellen er gengivet efter Helbig-Lang og Petermann (2010; pp. 220, med egne tilføjelser). 2.2 Metode Der er taget udgangspunkt i Cochrane Centers tjekliste Preferred Reporting Items for Systematic Reviews and Meta-Analysis (PRISME), til udfærdigelsen af dette review (Liberati et al., 2009) Formål Reviewet har til formål at undersøge 1) hvad der sker med FT efter et KAT behandlingsforløb til pædiatrisk OCD og 2) at undersøge forskellige KAT formater og forældrekomponenters evne til at reducere FT i behandlingen af pædiatrisk OCD Litteratursøgning Reviewets litteraturgrundlag består af en indledende og en systematisk søgning, samt kædesøgning. Da FT er et forholdsvist nyt begreb, er der ikke mange udgivne artikler og det viste sig, at kombinationen af for mange søgeord gav begrænsede resultater i databaserne. Derfor er de 24

25 Figur 2.1. Familietilpasningens rolle i OCD og SAL A: Den obsessive-kompulsive cyklus. Gengivet efter Piacentini og Langley (2004). B: Familietilpasningens rolle i den obsessive-kompulsive cyklus. Gengivet efter Kold (2013), videreudvikling af Piacentini og Langley (2004). C: Egen figur. Undgåelse af adskillelse som den centrale vedligeholdende mekanisme i SAL. D: Egen figur. Familietilpasningens rolle i vedligeholdelsen af SAL. 25

26 brede søgeord ( parent* accommodat* AND famil* accommodat* ) anvendt for en kombineret søgning i Psychinfo/Medline)/PsycARTICLES/ERIC, hvor ( parental accommodation AND family accommodation ) er anvendt i Pubmed og Cochrane Library. Begrænsningerne i databaserne var sat til peer reviewed, samt dansk og engelsksprogede artikler. Der var ikke sat en begrænsning på de publicerede artiklers alder i nogle af databaserne. Den sidste søgning blev fortaget d. 17. november Figur 2.2. Flowchart over søgeproces Inklusionskriterier 1) En diagnosticeret angstlidelse som primær diagnose 2) Et direkte mål på FT ved præ og post og/eller follow -up (det er acceptabelt med forskellige måleinstrumenter, dog skal de være direkte rettet mod FT konstruktet, ved ensbetydende sproglige definitioner). 3) En KAT behandlingsintervention (gælder ikke eventuelle kontrolgrupper) Litteratursøgningen gav 142 hits i Psychinfo/Medline/ PsycARTICLES /ERIC, 69 i Pubmed og 6 i Cochrane Library. På baggrund af kædesøgning i oversigtsartikler om FT og familieinvolvering i 26

27 behandlingen af hhv. OCD og angstlidelser (Barrett, Farrell, Pina, Peris, & Piacentini, 2008; Freeman et al., 2013; Lebowitz et al., 2012), er yderligere 4 artikler fundet. Abstrakt på de 221 artikler blev læst og 174 artikel blev ekskluderet, da de ikke omhandlede tilpasning ved angstlidelser. De 47 relevante artikler (havde alle et mål for FT) blev læst igennem, hvoraf 39 blev ekskluderet og 8 levede op til inklusionskriterierne. Søgeprocessen blev udført ved at alle 221 blev overført til refworks, og fik et refworks id nummer. De 47 artikler inkluderet til gennemlæsning blev noteret i et excelark ud fra id nr., hvor opfyldelse af inklusions- og eksklusionskriterier blev noteret. Dette ark kan rekvireres ved henvendelse til forfatteren. Se oversigt over inklusionsprocessen i figur 2.2, samt årsager til eksklusion i tabel 2.2. Tabel 2.2. Årsager til eksklusion af gennemlæste artikler Årsager Antal Ingen behandlingsintervention, og dermed ingen mål på FT ved præ og post 22 KAT behandlingsintervention, men ikke opgivet mål for FT ved post/follow -up 4 Mål for FT anvendt til validering af andre måleinstrumenter 4 Predictor og moderatoranalyser, ikke opgivet mål for FT ved post/follow -up 3 Blandet sample med børn og voksne. Ingen separate tal for FT hos børn/unge 2 Mål for FT hos søskende 1 Behandlingen var ikke KAT, men et systemisk forældreprogram 1 Var baseret på samme dataset som Storch et al. (2007) [2] 1 36 mdr. FU af Storch et al. (2007) [2], men grupperne var lagt sammen, og kan derfor ikke sige noget om 1 forskelle mellem grupper. I alt Vurdering af inkluderede studier Design Randomiserede kontrollerede studier (eng: RCT) anses som det design, der med størst sikkerhed, kan påvise interventionseffekter (Higgins et al., 2011). Et design er kontrolleret, hvis der er en kontrolgruppe, som den aktive intervention kan holdes op imod. En kontrolgruppe kan enten udgøres af en venteliste, behandling som det normalt gives (treatment as usual: TAU), eller en veletableret behandlingsform, der er fundet effektiv indenfor området (Robson, 2011). De åbne studier inkluderet i reviewet, der ikke har en randomiseringsproces, undersøger en intervention uden en kontrolgruppe [1,3,7] Outcome mål Der er valgt tre forskellige outcomemål til at måle på effekten ved de inkluderede behandlingsstudier. 1) Det klinikeradministrerede interview CY-BOCS, der måler på 27

28 sværhedsgraden af OCD, 2) Forældre-rapporteret funktionsforstyrrelse målt med spørgeskemaet COIS-P, samt barnets selv-rapporterede funktionsforstyrrelse på COIS-C, hvis målet er medtaget i studiet, og 3) enten det klinikeradministreret interview om FT (FAS) eller forældre-rapporteret FT (FAS-PR). Children s Yale-Brown Obsessive-Compulsive Scale (CY-BOCS) er et semi-struktureret klinisk interview, der undersøger OCD symptomer og deres sværhedsgrad indenfor den sidste uge (Scahill et al., 1997). CY-BOCS består af to subskalaer på hver fem items, hhv. sværhedsgrad af obsessioner og kompulsioner. Items rates på en fem punkt likert skala fra 0 (ingen) til 4 (ekstrem). De to subskalaer, der hver har en rækkevidde på 0-20, kan kombineres til en totalskala (rækkevidde 0-40) (Merlo, Storch, Murphy, Goodman, & Geffken, 2005). CY-BOCS anses som golden standard indenfor området og har udvist en god intern konsistens med alphaværdier mellem 0,82-0,90 på tværs af studier, konvergerende og divergerende validitet, samt sensitivitet overfor behandlingseffekter (Merlo et al., 2005). Child OCD Impact Scale (COIS) er et 56 item spørgeskema, der undersøger funktionsforstyrrelse ved OCD på tre områder; skole, hjem/familie og det sociale område (Piacentini, Bergman, Keller, & McCracken, 2003). Både barn og forældre kan besvare COIS. Hvert item rates på en fire punkt likert skala 0 (overhovedet ikke) til 3 (meget). De sidste fire items undersøger global funktionsforstyrrelse på områderne skole, sociale aktiviteter, aktiviteter udenfor hjemmet og hjem/familie (Merlo et al., 2005). COIS har udvist god intern konsistens (Piacentini, Bergman, Jacobs, McCracken, & Kretchman, 2002), samt konvergerende validitet (Piacentini et al., 2003). Det ser ud til, at forældre rapporterer funktionsforstyrrelse i højere grad end deres børn, og at forældre og børn rapporterer forskellige områder som de mest forstyrrende (Piacentini et al., 2003), hvilket kan tyde på, at den mest præcise udredning af funktionsforstyrrelse kræver en rapportering fra både børn og forældre. Der er sidenhen kommet en revideret udgave, COIS-R, hvor faktorstrukturen er blevet undersøgt og har vist sig anderledes end den formodede faktorstruktur i COIS (Piacentini, Peris, Bergman, Chang & Jaffer, 2007). Faktorstrukturen spiller dog ingen rolle i denne sammenhæng, da det er totalscoren, der anvendes. Family Accommodation Scale (FAS) er et klinisk administreret interview, der undersøger FT hos pårørende af voksne patienter med OCD (Calvocoressi et al., 1995; Calvocoressi et al., 1999). FAS består af i alt 13 items, hvoraf de første 9 items undersøger FT. De næste 4 items undersøger patientens reaktion, hvis tilpasning tilbageholdes og det sidste item undersøger pårørendes reaktion på tilpasningen, alt sammen indenfor den sidste måned. Total FT scores ved at summere de første 9 items på en fem punkt likert skala 0 (aldrig) til 4 (dagligt), hvor en højere score indikerer en højere grad af tilpasning. FAS består af to sektioner, hvor der først spørges ind til, hvilke symptomer 28

29 patienten har på Y-BOCS (voksenudgaven af CY-BOCS), dette hjælper klinikeren til at stille de rigtige spørgsmål, hvorefter FT rates (Calvocoressi et al., 1999). FAS blev valideret i 1999 på 36 pårørende-patient par, hvor total FT skalaen udviste acceptabel intern konsistens (α = 0,76) (Calvocoressi et al., 1999). Højere intern konsistens (α = 0,79-0,91) er fundet i studier, der anvender FAS til børn (Storch et al., 2010; Storch et al., 2011). FT skalaen er ens i 1995 og 1999 udgaven, men i sidstnævnte er de 4 ekstra items (pårørende og patientens reaktion på FT) erstattet af 3 nye items, og indeholder derfor kun 12 items. Det er ikke ekspliciteret i 1999 udgaven, hvad de tre reviderede items er. FAS er ikke valideret på børn og unge. Se appendix 2.b. Family Accommodation Scale Parent Report (FAS-PR) er et 13 item selv-rapporterings spørgeskema til forældre til børn med OCD (Merlo, Lehmkuhl, Geffken, & Storch, 2009; Piacentini et al., 2011). FAS-PR indeholder de præcis samme items som FAS, undersøger FT indenfor den sidste måned og scores ligeledes på en fem punkt likert skala fra 0 (aldrig) til 4 (dagligt) (Flessner et al., 2011). Det er først i 2011, at FAS-PR bliver valideret på 96 unge og deres forældre (Flessner et al., 2011). FAS-PR udviser en to-faktor struktur (undgåelse af udløsere og involvering i kompulsioner) hvor item 10 (pårørendes reaktion) ekskluderes, da den loader for lavt på faktorerne. Intern konsistens er god for begge faktorer med alphaværdier mellem 0,80-0,90. FAS-PR udviser ligeledes konvergerende og divergerende validitet (Flessner et al., 2011). Se appendix 2.c Yderligere outcomemål Følgende outcomemål er relevante, da de i studierne anvendes til at definere patienters status efter endt behandling. Anxiety Disorder Interview Schedule (ADIS) er et semistruktureret interview til at diagnosticere angstlidelser i henhold til DSM-IV (Albano & Silverman, 1996). Alle angstlidelserne bliver givet en klinisk vurdering af sværhedsgrad (CSR), baseret på den funktionsforstyrrelse lidelsen skaber på alle områder af barnets liv, fra 0 (ingen funktionsforstyrrelse) til 8 (ekstrem funktionsforstyrrelse), hvor 4 og derover indikerer tilstedeværelsen af en lidelse. En CSR på 3 ved behandlingsafslutning, sammen med et CY-BOCS score 10 er et kriterium for remission i to studier [2,3]. Clinical Global Impression-Improvement Scale (CGI-I) er en enkelt rating, der angiver hvor stor en forbedring (eller forværring) der er sket på alle områder af barnets liv, fra en intervention startede til den er afsluttet (National Institute of Mental Health, 1985). CGI-I gives typisk ved post behandling, men kan også gives ved FU. CGI-I rates på en syv punkt skala fra 1 (rigtig meget forbedret) til 7 (rigtig meget forværret). En score på 1 eller 2 alene [4,6,8], eller sammen med en reduktion i CY- BOCS score på 30 % [5] er definitionen for behandlingsrespons i flere af studierne. 29

30 Et enkelt studie definerer klinisk remission som en CY-BOCS score på 10 ved afsluttet behandling (post) [4]. Et andet studie definerer klinisk forbedring ved en reduktion i CY-BOCS score på 30 % [3] KAT formater De inkluderede studier anvender fire forskellige formater; individuel, intensiv og familiebaseret KAT, samt KAT leveret over web-kamera. KAT er defineret ved de seks tidligere gennemgåede komponenter. Det er acceptabelt, at der ved børn under 7 år ikke er en kognitiv komponent, så længe at der er en adfærdsmæssig (Esbjørn et al., 2012). Der vil i det følgende blive stillet skarpt på, hvordan forældrekomponenten ser ud i de forskellige KAT formater. Efter Barrett et al. (2008) skelnes der mellem forældreinvolvering og forældreinddragelse, for at beskrive forskellige typer og intensitet af forældrekomponenten. Førstnævnte omfatter individuel terapi til barnet, hvor forældrene involveres i et par af barnets sessioner og tjekker ind i slutningen af de individuelle sessioner. Forældreinddragelse henviser til forældresessioner i et KAT format, der foregår parallelt med barnets sessioner. Forældredeltagelse beskriver hvordan forældrene (eller en af dem) deltager i alle barnets sessioner, sammen med barnet. For at kunne specificere yderligere, vil forældrekomponenter, der har til formål, at lære forældre om teknikker, der ligger udenfor KAT formatet, blive betegnet som forældretræning. Når ordet forældreinklusion bliver brug, henviser det til det overordnede fænomen, at forældre, på den ene eller anden måde, inkluderes i behandlingen Udredning af risiko for systematiske fejl For at understøtte reviewets fund, er risikoen for systematiske fejl vurderet ved samtlige inkluderede studier, som det ses i appendix 2.a. Til dette formål anvendes Cochrane sammenslutningens værktøj til udredningen af systematiske fejl i randomiserede studier. Det vurderes, ud fra seks typer af systematiske fejl, hvorvidt der er en høj, usikker eller lav risiko (Higgins, Green & March, 2011). Se appendix 2.a for en gennemgang af værktøjet. Ligeledes er det medtaget, hvorvidt den aktive intervention er undersøgt for troskab (eng: fidelity), og hvorvidt det anvendte FT måleinstrument har systematiske fejl. Troskab beskrives som en kvalitetskontrol af terapiens udførelse (Hougaard, 2004; pp. 101), da det i psykoterapiforskning er essentielt, at den intenderede aktive intervention stemmer overens med den konkrete interventionen, der er udført i praksis i det pågældende studie. Herved kan effekten med større sikkerhed tilskrives den aktive intervention snarere end systematiske fejl eller naturlige fluktueringer (Kazdin, 2007). De anvendte FT måleinstrumenter i de inkluderede studier gennemgås systematisk for at undersøge, hvorvidt der er konsistens i operationaliseringen af FT. 30

31 Vurderingsværktøjet er udelukkende lavet til randomiserede studier (Higgins et al, 2011), men det er også anvendt til de åbne studier i dette review, da flere af de systematiske fejl ligeledes gør sig gældende i denne type af design. Værktøjet er forsøgt tilpasset til de åbne studier. Endvidere muliggør brug af samme værktøj en sammenligning af systematiske fejl på tværs af studiernes designs Analysemetode Fra de inkluderede studier er der anvendt følgende data. Mål på FT, sværhedsgrad af symptomer og funktionsforstyrrelse (FAS, FAS-PR, CY-BOCS og COIS,) som angives ved gennemsnit og standardafvigelser (SD) ved præ (før den aktive eller passive intervention igangsættes), post (umiddelbart efter den aktive eller passive intervention er afsluttet) og follow-up (FU) (en afgrænset periode efter den aktive eller passive intervention er afsluttet). Der beregnes både effektstørrelser indenfor grupperne (within) og mellem grupperne (between) på præ til post og præ til FU. Derudover beregnes effekten af forskellen mellem post (intervention) og post (kontrol), samt FU (intervention) og FU (kontrol). Cohen s d anvendes som effektstørrelse (ES) hvor effekters størrelse beskrives som små ( 0,2, medium ( 0,5) og store ( 0,8) (Field, 2009). d = x 1 x 2 hvor SD SD pooled = (n 1 1)s 2 1 +(n 2 1)s2 pooled n 1 + n 2 2 De randomiserede kontrollerede studier behandles adskilt fra de ikke-randomiserede studier, da de har større sandsynlighed for systematiske fejl (Higgins et al, 2011). 2.3 Resultater Inkluderede studier De inkluderede studier gennemgås i det kommende afsnit. Se også tabel 2.3 for en oversigt over studierne, samt de beregnede ES Randomiserede kontrollerede studier Storch et al. (2007) randomiserede 40 børn og unge med OCD til intensiv eller ugentlig familiebaseret KAT. Ved post var 75 % (n = 15/20) i den intensive gruppe og 50 % (n = 10/20) i den ugentlige gruppe i remission, hvor tallene ved FU var henholdsvis 72 % (n = 13/18) og 77 % (n = 10/13) for den intensive og ugentlige gruppe. ANCOVA analyser viste, at der var en signifikant effekt indenfor grupperne fra præ til post på CYBOCS (et signifikant fald i begge grupper), men der var ingen gruppe x tid interaktionseffekt. Det samme mønster viste sig ved 31

32 COIS-P. FT faldt også signifikant fra præ til post i begge grupper, men her var der en gruppe x tid interaktionseffekt, hvor FT faldt mere i den intensive gruppe end den ugentlige. Denne effekt havde udlignet sig ved FU. I Piacentini et al. (2011) blev 71 børn og unge randomiserede til familie KAT (FKAT) eller psykoedukation og afslapningstræning (PA). Ved post var 57,1 % for FKAT og 27,3 % for PA respondenter. Klinisk remission ved post var 42,5 % for FKAT og 17,6 % for PA. En HLM analyse viste en statistisk signifikant interaktionseffekt mellem hældning på CY-BOCS scoren og behandlingsgruppe, hvor CY-BOCS scoren faldt hurtigere over tid i FKAT end i PA. Gennemsnittet for COIS-RC faldt signifikant fra præ-post i FKAT, men ikke i PA. Det samme gjorde sig gældende for FAS-PR i FKAT, hvor der var mindre forbedring i PA gruppen. Det var ikke muligt at regne ES ud, da SD ikke var opgivet, men på alle tre outcomemål (CY-BOCS, COIS- R og FAS-PR) var gennemsnittene lavere for FKAT end PA ved post. I Storch et al. (2011) blev 31 børn og unge randomiseret til KAT leveret over web-kamera (W- KAT) eller venteliste. Forfatterne argumenterer for, at dette format kan reducere omkostningerne ved terapi og gøre den mere tilgængelig, samt skabe anonymitet, så flere søger behandling. Der var forskel ved præ mellem grupperne, hvor W-KAT gruppen udviste højere scores på CY-BOCS, COIS-C/P og FAS end ventelisten. Den gennemsnitlige reduktion på CY-BOCS fra præ-post var henholdsvis 56,1 % og 12,9 % for W-KAT og venteliste. Der var en signifikant reduktion i CY- BOCS score hos W-KAT fra post til 3 mdr. FU. Der er ingen FU data på venteliste, da gruppen modtog behandling efter post. I W-KAT var 81 % (n = 13/16) respondenter, hvor det i venteliste var 13 % (n = 2/15) ved post. Ved FU var 71 % (n = 10/14) i W-KAT respondere. En ANCOVA test viste, at der på COIS-P, når der blev kontrolleret for præ COIS-P score, var en signifikant reduktion i funktionsforstyrrelse i W-KAT ved post, hvilket ikke gjaldt ventelisten. Det samme mønster var gældende for COIS-C og FAS. ES for W-KAT var alle store fra præ-post og post-fu, hvorimod de for ventelisten var små til medium (ved en stigning i COIS-C fra præ-post). ES mellem grupperne var små til moderate, men da W-KAT havde højere scores ved præ end ventelisten, er disse ES til dels misvisende. I Peris & Piacentini (2013) blev 20 børn og unge randomiserede til standart behandling (SB) bestående af individuel KAT med forældreinvolvering, eller individuel KAT med forældrekomponenten Positive Family Interaction Therapy (PFIT). Inklusionskriteriet var, at familierne udviste dårlig funktion på outcomemål for bebrejdelse, konflikt og/eller samhørighed. Ved post var 70 % respondenter i PFIT gruppen, imod 40 % i SB gruppen. Der er ikke lavet analyser på outcomemål i dette studie. ES mellem præ-post og post-fu var store for både PFIT og SB på CY-BOCS og FAS. Ved sammenligningen mellem grupperne, havde PFIT afstedkommet de 32

33 laveste gennemsnit ved både post og FU i forhold til SB for både CY-BOCS og FAS, og ES for gruppeforskelle var små til store på CY-BOCS og moderate til store på FAS. I Lewin et al. (2014) blev 31 børn i alderen 3-8 år randomiserede til familiebaseret eksponering og responspræventions terapi (F-E/RP) eller TAU. På CY-BOCS var der en 50,4 % reduktion fra præ-post i F-E/RP, imod en 3 % stigning i kontrolgruppen. Behandlingsresponsen var på 64,7 % (n = 11/17) for F-E/RP og 7,1 % (n = 1/14) for kontrolgruppen ved post. Der er ikke lavet relevante analyser på FAS. ES for F-E/RP var ved præ-post og post-fu store, hvor de ved kontrolgruppen var små. ES mellem grupperne ved post var ligeledes store, hvor F-E/RP havde de laveste gennemsnit Åbne studier I Waters, Barrett og March (2001) blev 7 børn med OCD og deres forældre behandlet med KAT familie behandling. Pilotafprøvningen af behandlingen bestod af individuel KAT for barnet samt parallel forældretræning. Efter behandlingen opfyldte kun 1 ud af 7 børn stadig kriterierne for en OCD diagnose, og behandlingen havde dermed en succesrate på 86 %. Ved FU var det 5 ud af 7 børn, der havde bibeholdt effekten. Der var et signifikant fald i CY-BOCS total score fra præ til post, men ikke fra post til FU. Ligeledes var der et signifikant fald på FAS præ til post. Det var ikke muligt at beregne ES, da der ikke var angivet gennemsnit og SD i artiklen. I Storch et al. (2010) blev 30 børn og unge med OCD, som var partielle eller non-respondenter på to eller flere medicinske behandlinger, behandlet med intensiv familiebaseret KAT. Firs procent af deltagerne (n = 24/30) havde en klinisk forbedring ved post og FU. Ved henholdsvis post og FU blev 56,6 % (n = 17/30) og 53,3 % (n = 16/30) klassificeret som i remission. Der var et 54 % fald i CY-BOCS scoren fra præ-post og præ-fu, hvor ændringerne var statistiske signifikante. Der var ligeledes et statistisk signifikant fald i FT præ-post, samt for COIS-C/P. Ændring i CY-BOCS score havde en stor ES på over 2, hvor COIS og FAS havde moderate ES. I Whiteside et al. (2014) blev 22 børn og unge samt deres forældre, behandlet med en fem dages intensiv KAT behandling med to sessioner dagligt. Formålet med den intensive behandling var, at kunne tilbyde behandling til familier med lang afstand til behandlingsinstitutioner. I designet indgik kontrol af baseline, hvor der var fire uger mellem baseline og præ evalueringen. Der var ingen signifikant forskel på CY-BOCS, COIS og FAI (Family Accommodation Items = FAS item 1-9) scoren fra baseline-præ, dog skal det noteres, at der var en stigning i FAI scoren i den fire ugers venteperiode. Andelen af deltagerne der havde klinisk signifikante symptomer (ADIS score 4) faldt fra præ (94,9 %) til post (49,0 %) til FU (34,7 %). Der var et statisk signifikant fald på CY- 33

34 Tabel 2.3. Oversigt over inkluderede studier, samt ES Studie Deltagere Design Intervention Outcomemål Resultater Antal Diagnose Alder Antal forældre Effektstørrelser within Effektstørrelser between 1. Waters, Barrett & March (2001) 2. Storch et al. (2007) 7 OCD (DSM-IV) 40 OCD (DSM-IV) I.A. Pilotafprøvn ing Open trial 7-17 Intervention Mindst én forældre til stede ved alle sessioner Kontrol Mindst én forældre til stede ved alle sessioner RCT (3-mdr FU) POWER (Positively Overcomming Worries and Excessive Rituals) - kognitiv adfærdsterapi med en familiekomponent Intervention Intensiv kognitiv adfærdsterapi familiebaseret format Kontrol Ugentlig kognitiv adfærdsterapi familiebaseret format CY-BOCS FAS CY-BOCS COIS-P FAS Post Follow-up Post (gruppen med laveste gennemsnit) ,61 (I) 1,69 (K) 1,24 (I) 0,46 (K) 1,41 (I) 0,51 (K) 2,15 (I) 2,31 (K) 1,74 (I) 0,57 (K) 1,24 (I) 0,30 (K) 0,42 (I) 0,34 (I) 0,09 (I) Followup (gruppen med laveste gennemsnit) 0,05 (K) 0,72 (I) 0,10 (I) 3. Storch et al. (2010) 30 OCD (DSM-IV) 7-19 Mindst én forældre til stede ved alle sessioner Open trial Intensiv familie-baseret kognitiv adfærdsterapi CY-BOCS COIS-C COIS-P 2,37 0,72 0,75 2, FAS 0, Piacentini et al. (2011) 71 OCD (DSM-IV) 8-17 Intervention Mindst én forældre til stede ved alle sessioner Kontrol Forældre med i RCT Intervention Familie kognitiv adfærdsterapi Kontrol Psykoedukation/ afslapningstræning CY-BOCS 24,7 (præ) 13,3 (post) (I)* 25,3 (præ) 17,2 (post) (K)* ,3 vs. 17,2-34

35 session min i slutningen af de resterende sessioner COIS-R-P 22,4 (præ) 10,6 (post) (I)* - 10,6 vs. 11,2-21,4 (præ) 11,2 (post) (K)* - FAS-PR 17,5 (præ) 9,3 (post) (I)* - 9,3 vs. 15,2-18,0 (præ) 15,2 (post) (K)* - 5. Storch et al. (2011) 31 OCD (DSM-IV) 7-16 Mindst én forældre til stede ved alle sessioner RCT Intervention Kognitiv adfærdsterapi leveret over web-kamera Kontrol Venteliste CYBOCS COIS-C COIS-P 1,81 (I) 0,45 (K) 1,05 (I) 0,54 (K) # 1,08 (I) 0,08 (K) 1,98 (I) ,79 (I) 0,40 (I) 0,46 (I) Peris & Piacentini (2013) 20 OCD (DSM-IV) 8-17 Intervention 95% af mødre og fædre med til alle PFIT sessioner Kontrol Mindst én forældre med ved alle sessioner (30 min) RCT Intervention Kognitiv adfærdsterapi med Positive Family Interaction Therapy (PFIT) Kontrol Kognitiv adfærdsterapi med familiekomponent FAS CY-BOCS FAS 0,83 (I) 0,28 (K) 2,59 (I) 1,41 (K) 2,04 (I) 1,43 (K) (I) 2.06 (K) 1,72 (I) 1,53 (K) 0,18 (K) 0,65 (I) 0,90 (I) - 0,28 (I) 0,72 (I) 7. Whiteside et al. (2014) 22 OCD 7-18 Angivet at forældre deltager Baseline kontrolleret 5 dages intensiv eksponering og CYBOCS 1,73 2,

36 (DSM-IV) open trial responspræventions terapi COIS-C COIS-P 0,10 0,67 0,70 1, FAI 1,12 1, Lewin et al. (2014) 31 OCD (DSM-IV) 3-8 Intervention Mindst én forældre deltager i alle sessioner Kontrol I.A. RCT Intervention Familie-baseret respons prævention terapi Kontrol TAU CY-BOCS FAS 1,66 (I) 0,10 (K) 1,20 (I) 0,21 (K) 3 mdr FU 2,31 (I) - 2,11 (I) - 1,72 (I) 1,65 (I) - - Noter: ^: effekstørrelse beregnet ud fra t værdi og samplestørrelse, I: intervention, K: kontrol, I.A.: ikke angivet i artiklen, *: da SD ikke er angivet i artiklen, er gennemsnit fremfor ES rapporteret, #: stigning fra præ til post, OCD: obsessive-compulsive disorder, CY-BOCS: Child Yale-Brown Obsessive Compulsive Scale, COIS: Child OCD Impact Scale, FAS: Family Accommodation Scale, FAS-PR: Family Accommodation Scale-Parent report, FAI: Family Accommodation Items. TAU: treatment as usual 36

37 Randomisering (udvælgelse) Hemmelig tildeling (udvælgelse) Hemmeligholdelse af intervention for terapeut og deltagere (Udførelse) Hemmeligholdelse af intervention for evaluatorer (Påvisning) Mangelfuldt outcome data (Frafald) Selektiv rapportering (Rapportering) Troskab (Andre systematiske fejl) Mål på familietilpasning (Andre systematiske fejl) BOCS og FAI fra præ-post, post-fu og præ-fu, og på COIS-C/P fra præ-fu. ES på CY-BOCS og FAI var store, hvor de for COIS-C var små til moderate, og for COIS-P var moderat til store Systematiske fejl Hvorvidt de inkluderede studier har fundet en valid effekt afhænger af de systematiske fejl, der er i studiet. Som det ses i tabel 2.4, er der stor heterogenitet i de systematiske fejl, studierne udviser. Det er tydeligt, at de randomiserede studier udviser færre systematiske fejl end de åbne forsøg. I den kommende analyse af resultaterne, vil der blive taget højde for de systematiske fejl. Tabel 2.4. Risiko for systematiske fejl 1. Waters et al. (2001) IR IR høj høj uklar lav høj høj 2. Storch et al. (2007) uklar lav lav høj lav lav lav høj 3. Storch et al. (2010) IR IR høj høj lav lav høj høj 4. Piacentini et al. (2011) lav uklar lav lav lav lav lav høj 5. Storch et al. (2011) lav lav lav uklar lav lav lav høj 6. Peris & Piacentini (2013) uklar lav høj lav uklar lav lav uklar 7. Whiteside et al. (2014) IR IR høj høj lav lav lav uklar 8. Lewin et al. (2014) uklar lav uklar lav lav lav lav uklar Noter: IR = ikke relevant Effekten ved KAT interventioner på FT Analysen viser, at KAT interventioner har en effekt i at reducere FT [1-8], og at der parallelt sker et fald i OCD symptomer og funktionsforstyrrelse [1-8] Effekten af KAT format på FT Der er fire forskellige formater i de inkluderede studier, hvoraf nogle studier har to formater samtidigt [3,5,7]. Formater kan ikke ligestilles med forældrekomponenter, men formaterne er ofte 37

38 parret med bestemte forældrekomponenter. Det ses i tabel 2.6, hvor formatet individuel KAT fx er parret med forældreinvolvering, -deltagelse og træning. At skelne mellem formater og forældrekomponenter har betydning for at finde frem til, hvilken del af KAT behandlingen, der har effekt. Dog er det stort set umuligt at skille format fra forældrekomponenter i de inkluderede studier, og der vil derfor blive set på kombinationerne af formater og forældrekomponenter. Tabel 2.5. KAT formater og komponenter, [studiets nummer] Formater Forældrekomponenter Andre komponenter Kontrolgrupper Individuel KAT [1,4,6 (I,K)] Intensiv KAT [2,3,7] Familiebaseret KAT [2,3,5,7,8] Web-KAT [5] Forældreinvolvering [4,6 (K)] Forældreinddragelse [1] Forældredeltagelse [2,3,5,7,8] Forældretræning [6 (I)] PFIT [6] Psykoedukation og afslapningstræning [4] Venteliste [5] TAU [8] Noter: I: intervention, K: kontrol, KAT: kognitiv adfærdsterapi, PFIT: Positive Family Interaction Therapy, TAU: treatment as usual. Individuel KAT Den individuelle KAT med forældreinvolvering viste sig at være mere effektiv i at reducere OCD symptomer, funktionsforstyrrelse og FT end psykoedukation og afslapningstræning [4]. Endvidere var individuel KAT med forældretræning PFIT [6] mere effektiv end kontrolgruppen (det samme format, der var interventionsgruppen i studie [4]). På baggrund af studie 6 ser det altså ud til, at individuel KAT med forældretræning i form af PFIT, er overlegen individuel KAT med forældreinvolvering. Der var også en effekt i det ene åbne studie [1], hvor der var forældreinddragelse. Det er dog svært at konkludere noget på baggrund af dette studie, da det indeholder flere systematiske fejl, samt at ES ikke kunne beregnes. Sammenfattet ser det ud til, at formatet individuel terapi får en bedre effekt, hvis forældrene modtager en forældrekomponent, der er direkte rettet mod forældres læring af behandlingsprincipper og ikke kun tjekker ind i slutningen af sessionen. Intensiv KAT Alle tre studier, der benytter sig af intensiv KAT, benytter sig samtidig af familiebaseret KAT [2,3,7]. I det randomiserede studie konkluderer forfatterne, at intensiv KAT er lige så effektiv som ugentlig KAT [2]. På ES erne ses det dog, at den intensive KAT har større effekt i at reducere OCD 38

39 symptomer, funktionsforstyrrelse og FT umiddelbart efter behandlingen, og derefter at denne forøgede effekt, udligner sig mere ved FU. I de to åbne studier ser det også ud til, at det intensive familiebaserede format har en effekt i at reducere OCD symptomer, funktionsforstyrrelse og FT. Da disse studier har flere systematiske fejl, fortolkes de dog med forbehold. Det interessante ved studierne er henholdsvis, at behandlingen virker på partielle eller non-respondere til medicinsk behandling [3] og at behandlingen kan have effekt på kun 5 dage [7]. Det er ikke til at sige, hvorvidt det er det familiebaserede eller intensive format, der har afstedkommet behandlingseffekten, men på baggrund af studie [2] ser det ud til, at effekten hurtigere ses i det intensive format. Dertil er der nogle små forskelle på effekten ved FU, der taler for en lille forøget effekt ved det intensive format [2]. Familiebaseret KAT Studie 5 vil blive omtalt under web-kat. I det randomiserede studie viste familiebaseret KAT sig mere effektiv end TAU [8]. Dette studie adskiller sig fra de øvrige familiebaserede KAT studier, da der anvendes forskellige aldersgrupper. Studie 8 er det eneste, der behandler børn under 7 år og dette forhold gør en sammenligning på tværs af studierne besværlig. Hvad der kan konkluderes er, at familiebaseret KAT er effektfuld overfor børn i 3-8 års alderen, samt at familiebaseret KAT, som et minimum, ser ud til at have lige så gode effekter som individuel KAT. Web-KAT Den familiebaserede web-kat var mere effektiv i at reducere OCD symptomer, funktionsforstyrrelse og FT end en venteliste [5]. Igen kan det ikke konkluderes, hvorvidt det er det webbaserede eller familiebaserede format, der har betydning for effekten. Dog giver web-kat i dette studie en høj respondentrate, og konklusionen må være, at web-leveret KAT ikke ser ud til at forringe effekten, sammenlignet med individuel og familiebaseret KAT. De studier der har fået de højeste ES (> 1) i reduktionen af FT, har forskellige formater og forældrekomponenter [2(I),6(I,K),7,8]. Det ser derfor ud til, at de forskellige formater, forældrekomponenter og kombinationer af disse har god effekt i at reducere FT. Tre af disse studier [2,7,8] var familiebaserede, og det studie, der havde den bedste effekt i at reducere FT, var individuel KAT med en anden komponent end KAT (PFIT) [6]. Hvad de fire studier har til fælles, er deres fokus på FT, se tabel 2.6. Her anses FT som en barriere for succesfuld E/RP, og derfor skal forældrene involveres i behandlingen ved henholdsvis at lære at udføre E/RP i sessionen og i hjemmet [2,7,8], samt at styrke forældrenes emotionsregulering og forståelse af OCD symptomer, 39

40 så de kan håndtere en tilbagetrækning af FT under E/RP [6]. For at opsummere har behandling med forældreinklusion, hvor der er fokus på 1) at lære forældrene teknikker til at håndtere det ubehag, de oplever i relation til barnets OCD, 2) gå imod OCD en i form af eksponering og 3) hvad forældrene konkret skal gøre (eller ikke gøre) i eksponeringsøvelserne, for at tilbagetrække FT, de største ES. Forældrekomponenter der indeholder overstående elementer ser altså ud til at have den bedste effekt i at reducere FT i modsætning til de forældrekomponenter, der i mindre grad eller på en indirekte måde retter sig mod FT. 2.4 Diskussion KAT interventioner til pædiatrisk OCD i dette review har en effekt i at reducere FT. Samtidig med faldet i FT, ses der et fald i sværhedsgraden af symptomer og funktionsforstyrrelse. De forskellige formater har alle succes i at reducere FT, mens de største ES ses ved de formater, der er kombineret med familiedeltagelse eller en anden familiekomponent, hvor forældre lærer at håndtere tilbagetrækningen af FT, samt at udføre eksponering og responshindring (E/RP). En forklaring på, at der ikke ses den store forskel mellem format/forældrekomponenter kan være, at interventionerne i de fleste studier bygger på det samme grundlag, nemlig March og Mulles KAT manual fra 2003 [1,2,3,5,7]. Alle ni studier har en base af KAT komponenter tilfælles, som sandsynligvis ikke adskiller sig meget fra hinanden. Der hvor de muligvis adskiller sig fra hinanden, at dømme ud fra resultaterne, er ved forældrekomponenterne, der aggressivt retter sig mod reduktion i FT og tager forældrene med som en del af problemet, samt løsningen Årsagssammenhængen mellem symptomreduktion og reduktion af FT Med henblik på resultaterne, er et relevant spørgsmål, hvorvidt det har en reel betydning for den overordnede behandlingseffekt, at FT bliver reduceret. Den implicitte hypotese i nærværende review er, at FT er en mekanisme for forandring i behandlingen. I psykoterapi kan en forandringsmekanisme forstås som basis for effekten, der forklarer den/de processer eller omstændigheder, der ligger til grund for selve forandringen (Kazdin, 2007). Det kan dog tænkes, at FT ikke er en mekanisme, men snarere en reaktion på en eller flere andre mekanismer i behandlingen, som fx nedgang i barnets symptomer. Hvis behandlingen afstedkommer en ændring i barnets symptomer, ville det være naturligt, at forældrene automatisk holder op med at tilpasse sig. Hvis barnet på egen hånd formår at bryde den obsessive-kompulsive cyklus, på baggrund af behandlingen, vil den teoretiske begrundelse for forældreinklusion ligeledes forsvinde. Selvom det skulle være tilfældes, kan det være, at der stadig vil ses en hurtigere effekt, hvis forældrene samtidig arbejder på at reduceres FT. 40

41 Tabel 2.6. Oversigt over behandlingskomponenter og formater Studie Behandlingsmanual (navne på terapiformatet er forfatternes egne betegnelser) Antal sessio ner Forældrekomponent Formål og karakteristiske ved forældrekomponenten 1 Positively Overcomming Worries and Excessive Rituals (POWER) Baseret på March og Mulles KAT manual til pædiatrisk OCD (March & Mulle, 2003) Består af Individuel terapi, barn (45min) Forældre træning (30 min) Gennemgang af hjemmearbejde, familien samlet (15 min) (session 1, 5, 12, 13 og 14: barn og forældre samlet) Over 14 uger 14 FORÆLDREINDDRAGELSE Formål Skabe et ekspertteam med barnet, forældre og terapeut. Fokus på familietilpasning Den strukturerede forældre-trænings komponent retter sig bl.a. mod at reducere FT. Værktøj/intervention mod familietilpasning Der aftales mellem barn og forældre, hvad forældrene skal gøre i stedet for tilpasning. Hver uge rettes det mod en ny OCD adfærd, og en ny aftale mod FT laves. 2 Intensiv Ugentlig 14 Intensiv Ugentlig Manual af Lewin et al. (2005) Baseret på Manualen anvendt i Pediatric Obsessive-compulsive Disorder Treatment Study Team (POTS) (2004). Familiebaserede format efter Freeman et al. (2003) Består af Familiebaseret terapi, barn og forældre (90 min) over 3 uger Hjemmearbejde ( 60 min per dag) Manualen af POTS Study Team (2004) Baseret på Det familiebaserede format efter Freeman et al. (2003) Består af Familiebaseret terapi, barn og forældre (90 min) over 12 uger FORÆLDREDELTAGELSE Formål Forældre som coach i hjemmet Fokus på familietilpasning Forældredeltagelsen skal reducere FT Værktøj/intervention mod familietilpasning Forældre deltager i identificering af E/RP, der skal udføres i sessionen (session 2). Terapeuten tjekker familiens måde at udføre E/RP på i hjemmet (session 3-13). Når barnet søger beroligelse, fortæller terapeuten, at han/hun ikke ville udsætte barnet for øvelsen, hvis den ville skade barnet. Derefter fjernes alt beroligelse. Forældre guides til at sige: Det er beroligelse du søger nu, så jeg vil ikke svare på dit spørgsmål (Lewin et al., 2005) FORÆLDREDELTAGELSE Formål Forældre som coach i hjemmet Fokus på familietilpasning Forældrekomponenten skal bl.a. reducere FT. Værktøj/intervention mod familietilpasning Ikke angivet 3 Intensiv familiebaseret kognitiv adfærdsterapi Manual af Lewin et al. (2005) Baseret på Manualen anvendt i Pediatric Obsessive-Compulsive Disorder 14 FORÆLDREDELTAGELSE Formål Forældre som coach i hjemmet Fokus på familietilpasning 41

42 Treatment Study Team (POTS) (2004) Familiebaserede format efter Freeman et al. (2003) Består af Familiebaseret terapi, barn og forældre (90 min) over 3 uger Hjemmearbejde (op til 2 timer dagligt) 4 Familie KAT Baseret på Manual af Piacentini, Langley & Roblek (2007) Psykoedukation og afslapningstræning Baseret på Cautela & Groden (1978) Forældredeltagelsen skal reducere FT Værktøj/intervention mod familietilpasning Samme som studie 2, intensiv gruppen. 12 FORÆLDREINVOLVERING Formål Er at adressere familie faktorer, der måske underminerer behandlingsrespons. FORÆLDREINVOLVERING Formål Forældre blev involveret, for at skabe den optimale sammenligningsgruppe til familie KAT. Består af Individuel terapi, barn (60 min) Familien samlet i session 1 og 2 (90 min) Forældre deltager i slutningen af resterende sessioner (30 min) Foregår over 14 uger Består af Individuel terapi, barn (60 min) Familien samlet i session 1 og 2 (90 min) Forældre deltager i slutningen af resterende sessioner (15 min) Foregår over 14 uger Fokus på familietilpasning Der fokuseres på FT, da den anses som en barriere for succesfuld behandling. Værktøj/intervention mod familietilpasning Ikke angivet. Dog beskrives det, at familiesessionerne skal hjælpe til udviklingen af udviklingssvarende familie interaktion, samt forældres frigørelse fra barnets OCD. Fokus på familietilpasning Ingen fokus på FT. Værktøj/intervention mod familietilpasning Forældrene blev ikke instrueret i, hvad OCD betød for familiefunktionen i hjemmet og hvordan den skulle håndteres. Det var forbudt for terapeuterne at diskutere overstående. 5 W-KAT Venteliste 14 W-KAT POTS Study Team (2004) manual. Baseret på Formodentlig familiebaserede format efter Freeman et al. (2003), men det fremgår ikke tydeligt. Består af Familiebaseret terapi, barn og forældre (60-90 min) over 12 uger Hjemmearbejde (op til 60 min per dag) Ventetiden var på 14 uger + 4 uger inden post evaluering. Modtog behandling derefter. FORÆLDREDELTAGELSE Formål Forældre med for at generalisere det lært i behandlingen, blive givet instruktion til at stoppe FT, samt forøge barnets indvilligelse i terapien. Fokus på familietilpasning Ikke angivet. Værktøj/intervention mod familietilpasning Ikke angivet. 6 Positive Family interaction Therapy (PFIT) + individuel KAT Baseret på KAT: Manual af Piacentini, Langley & Roblek (2007) PFIT: ikke angivet Familie KAT Baseret på Manual af Piacentini, Langley & Roblek (2007) Består af Individuel terapi, barn (60 12 Positive Family interaction Therapy (PFIT) + individuel KAT FORÆLDRETRÆNING Formål PFIT retter sig mod forældres emotionsregulering, problemløsning i familien, samt grundig funktionel analyse af familiedynamikker, der muligvis underminerer Familie KAT FORÆLDREINVOLVERING Formål At psykoedukere forældre om OCD, rationalet bag E/RP og familietilpasningens rolle deri. 42

43 Består af Individuel terapi, barn (60 min) Hver anden uge PFIT session (6 sessioner i alt, 60 min) Foregår over 14 uger min) Familien samlet i session 1 og 2 (90 min) Forældre deltager i slutningen af resterende sessioner (30 min) Foregår over 14 uger eksponeringsøvelser. Fokus på familietilpasning Hvis E/RP skal lykkes, er det ofte nødvendigt, at forældre undlader at tilpasse sig. PFIT skal hjælpe forældrene til at gøre dette. Værktøj/intervention mod familietilpasning PFIT: emotionsreguleringsøvelser til forældre, funktionelle analyser af funktionen af symptomerne i hjemmet, samt fælles problemløsning, så forældrene kan håndtere at tilbagetrække FT under E/RP. Fokus på familietilpasning At forældrene skal frigøre sig fra FT. Værktøj/intervention mod familietilpasning Psykoedukation, samt samtaler om forældres roller under det ugentlige tjek-ind. 7 5 dages intensiv KAT 10 FORÆLDREDELTAGELSE Traditionel KAT til OCD Baseret på March & Mulle, 1998 og Kozak & Foa, 1997 Består af 2 daglige sessioner (en formiddag og en eftermiddag) (50 min) (sessioner kunne være op til 75 min, hvis det var nødvendigt før E/RP havde effekt) Formål At være eksponerings coach. Forældre psykoedukeres i rationalet bag E/RP, samt bliver uddannet til at planlægge og udføre E/RP med barnet i sessionerne, samt i hjemmet. Fokus på familietilpasning FT skal erstattes med eksponering. Værktøj/intervention mod familietilpasning Forældrene går fra at observere terapeuten udføre E/RP med barnet til selv at udføre E/RP i session under supervision af terapeuten (i session 3 til 9). 8 Familiebaseret eksponering og responspræventions terapi (E/RP) Ændring og videreudvikling af manual Baseret på Freeman og Garcia (2009) Består af Behandlingssessioner, barn og forældre (60 min), 2 ugentlige sessioner over 6 uger TAU Familierne skulle fortsætte igangværende behandling/tiltag, eller opsøge behandling, der ikke var relateret til studiets behandlingsprogram (fx psykoterapi, social færdighedstræning og farmakologisk behandling) 12 FORÆLDREDELTAGELSE Formål Forældre inddrages for at skabe motivation, øge tilslutning til terapien, samt reducere FT. Ligeledes for at få forældre til at implementere E/RP i hjemmet. Fokus på familietilpasning Da FT er et kendetegn ved OCD med debut tidligt i barndommen, blev E/RP tilpasset, så det aggressivt rettede sig mod FT. Værktøj/intervention mod familietilpasning Forældredrevet E/RP mod FT (allerede fra session 2) KAT: Kognitiv adfærdsterapi, FT: familietilpasning, E/RP: eksponering og responsprævention 43

44 Resultaterne fra de inkluderede studier kan ikke afgøre, hvorvidt det er nedgang i FT der fører til nedgang i symptomer og funktionsforstyrrelse eller om den omvendte årsagssammenhæng kan forklare den parallelle nedgang i FT, symptomer og funktionsforstyrrelse. Det er også muligt, at forholdet mellem FT og behandlingsoutcome har et bidirektionelt forhold, hvor det er den gensidige påvirkning over tid, der forklarer effekten. For at undersøge disse sammenhænge skal der komplekse forskningsdesigns samt avancerede statistiske analyser til, der blandt andet forudsætter et stort antal deltagere, der kan sikre statistisk styrke (Field, 2009; Howitt & Cramer, 2008). På nuværende tidspunkt er der kun få studier, der har undersøgt hvordan relationen mellem FT ved OCD og behandlingseffekt kan forstås. I et stort effektstudie er det fundet, at FT var en prædiktor for behandlingseffekten (Garcia et al., 2010). En prædiktor er en variabel, der på baggrund af regressionsanalyser, forudsiger en anden variabel (outcome variabel) (Field, 2009; Kazdin, 2007). Piacentini et al. (2011) har haft målepunkter ved præ, uge 4, uge 8 og post, og har ved HLM analyser fundet frem til, at nedgang i FT (ved tid1) blev efterfulgt af nedgang i funktionsforstyrrelse rapporteret af barnet (ved tid2), men ikke sværhedsgrad af symptomer. Forfatterne pointerer dog, at resultatet ikke udelukker, at det er nedgang i symptomer og/eller funktionsforstyrrelse, der går forud for nedgang i FT, og ej heller en gensidig relation. I en nyere metaanalyse fandt man, at KAT behandling af pædiatrisk OCD med forældreinklusion havde store og robuste effekter i at reducere symptomer og bedre den generelle funktion hos barnet (Thompson-Hollands, Edson, Tompson, & Comer, 2014). Forfatterne henleder til, at resultaterne har samme effekter som resultater fra andre metaanalyser, hvor KAT uden forældreinklusion er blevet undersøgt. Meta-analysen undersøgte også moderatorer i henhold til FT. En moderator er et karakteristika (fx køn, alder eller grad af FT) [ ] der påvirker retningen eller størrelsen af relationen mellem den uafhængige og afhængige variabel (Kazdin, 2007; pp. 3, egen oversættelse). De fandt, at behandlinger der rettede sig mod at reducere FT resulterede i større effekter på den generelle funktion, end behandlinger der ikke gjorde (Thompson-Hollands et al., 2014). KAT behandling der retter sig direkte mod FT ved en aktiv forældrekomponent, er en moderator for bedring af den generelle funktion hos det behandlede barn, og dette resultat peger indirekte på vigtigheden af behandlingskomponenter, der retter sig mod FT. Den nuværende empiri peger altså på, at FT er en prædiktor for behandlingseffekten, at reduktion i FT går forud for en reduktion i funktionsforstyrrelse og at behandling, der retter sig mod reduktion af FT er en moderator for den generelle funktion hos barnet. Selvom disse fund peger på, at FT spiller en rolle for behandlingseffekten, kan ingen af de overstående studier be- eller afkræfte, hvorvidt FT er en forandringsmekanisme for behandlingsoutcome. En måde at undersøge hvorvidt FT er en forandringsmekanisme, er ved at se om der statistisk kan påvises en relation mellem interventionen, behandlingsoutcome og FT. 44

45 Avancerede analyser (fx multipel regressions analyser) kan undersøge hvorvidt FT er en mediator mellem den uafhængige (interventionen) og afhængige variabel (behandlingsoutcome). En mediator forklarer (en statistisk) relationen mellem den uafhængige og afhængige variabel (Kazdin, 2007). En mediator kan dog ikke ligestilles med en mekanisme, da det ikke er sikkert at mediatoren faktisk kan forklare, hvordan forandringen er sket, men kun statistisk kan påpege, at det er sket. En mediator kan også være en stedfortræder for en eller flere andre variable, der bedre kan forklare forandringsmekanismen (det kunne eventuelt være nedgang i symptomer eller en bedret familiefunktion) (Kazdin, 2007). På trods af disse begrænsninger ved de eksisterende metoder, vil det være en god start for forskning vedrørende FT, at undersøge hvorvidt FT er en mediator for behandlingsoutcome. For at opsummere, er der på nuværende tidspunkt ikke tilstrækkelig empiri til at besvare hvorvidt FT er en forandringsmekanisme for behandlingsoutcome, men få studier peger på en tendens til, at FT spiller en rolle for behandlingseffekten (Garcia et al., 2010; Piacentini et al., 2011; Thompson-Hollands et al., 2014) Inklusion af forældre i behandling eller ej? På trods af det intuitive i, at forældre må have en betydning for behandlingseffekten, er forskning vedrørende forældreinklusion i KAT behandling af pædiatriske angstlidelser stadig inkonsistent og uklar (Breinholst et al., 2012). Det ser ikke ud til, at der er den store mereffekt ved inklusion af forældre. I et nylig review blev grundene hertil undersøgt (Breinholst et al., 2012). En mulig forklaring er, at studierne ikke systematisk har rettet sig mod forældreadfærd, der er empirisk belæg for spiller en rolle for børns angst, og at studierne ikke har haft en specifik teoretisk model for, hvad forældreinklusion i behandlingen skulle gøre (Breinholst et al., 2012). Som det allerede er vist, kan FT tjene som en teoretisk model for forældreinklusion, og de inkluderede studier har alle rettet sig mod FT på mere eller mindre systematisk vis (se tabel 2.6). De inkluderede studier kan ikke besvare, hvorvidt forældreinklusion fører til en mereffekt. Det eneste studie, der kommer tæt på, er studie 7, men her ses kun forskellen i graden af forældreinklusion, da forældrene er med i begge behandlingsformater. Der skal fremføres to vigtige pointer i denne diskussion. For det første er det, der bliver kaldt individuel terapi indenfor KAT behandling af pædiatrisk OCD koblet sammen med en forældrekomponent, som det ses i den første manual udgivet på børneområdet (March & Mulle, 2003). Derfor kan det tænkes, at mereffekten allerede er indtruffet, fordi forældrene har været inkluderet i behandlingen i mere eller mindre grad fra starten af, og endvidere at den individuelle behandling allerede har rettet sig mod FT. Det kan dog stadig tænkes, at der kan gøres mere i forhold til at reducere FT end i det individuelle format, som fx March & Mulles (2003) manual er en repræsentant for. Sidstnævnte blev muligvis illustreret i resultaterne i nærværende review, hvor individuel KAT med en anden komponent (PFIT) viste de største 45

46 effektstørrelser i at reducere FT. Men om dette resultat kan tillægges en decideret mereffekt i forhold til behandling, der ikke retter sig mod forældrefaktorer kan, som allerede nævnt, ikke vides på baggrund af resultaterne fra nærværende review. For det andet, kan det være, at der ikke ses en mereffekt, da behandlingen ikke har rettet sig mod den/de rigtige forældrefaktorer. Denne forklaring vil gælde for FT, hvis FT ikke er en mekanisme, og derfor ikke spiller en rolle for behandlingseffekten. Dette review kan ikke besvare om forældre skal inkluderes eller ej, men resultaterne peger på, at forældrekomponenter, der retter sig aggressivt mod FT, har større effektstørrelser end de interventioner, der ikke gør. De fundne resultater stemmer godt overnes med anbefalinger givet i en ny artikel, der lægger sig i forlængelse af Breinholst et al. (2012). Forfatterne peger på, at endnu en grund til, at forældreinklusion ikke skaber en mereffekt er, at der tages tid fra det, som vi ved virker, nemlig eksponering (Taboas, McKay, Whiteside, & Storch, 2015). Tiden bruges i stedet på indirekte forældreintervention som psykoedukation og familiekommunikation. Forfatterne mener, at behandlingen skal rettes direkte mod FT ved at forældrene deltager i eksponeringen og bliver eksponerings trænere. Det forskningsområde og feltets faglige diskussioner, der omhandler mereffekten ved forældreinklusion i behandlingen, er fokuserede omkring skabelsen af forøget behandlingsoutcome (Breinholst et al., 2012). Hvad der i denne skarpe fokusering på behandlingsoutcome kan blive overset, er hvorvidt forældreinklusion har en mereffekt på andre områder. Det kunne fx være en bedret familiefunktion, samarbejde i familien eller øget velvære hos barnet og/eller forældrene. Denne tanke er interessant at overveje med henblik studie 6, hvor det var individuel terapi med PFIT, der havde de højeste ES i at reducere FT blandt alle de inkluderede studier. I PFIT blev der arbejdet systematisk med bebrejdelse, konflikt og samhørighed i familiesystemet. Forældrene i denne gruppe udviste stor tilfredshed med behandlingen, trods den ekstra tidsbyrde og det stærkt emotionelle tema (Peris & Piacentini, 2013). Hvad resultatet fra PFIT gruppen muligvis indikerer er, at før en stor reduktion i FT sker, skal der være en forældrekomponent, der ikke kun retter sig mod FT, men også mod den dysfunktionelle familiedynamik, som en angstlidelse kan skabe. Det kan på den måde være, at ændringen af den dysfunktionelle familiedynamik er en forudsætning for en ændring af FT, og at der skal være interventioner i forældrekomponenten, der retter sig direkte derimod Kvantitet frem for kvalitet? Det er værd at undersøge, om der er andre aktive komponenter, der kan forklare den fundne effekt, hvad angår forældrekomponenter. En formodning er, at antallet af sessioner kan have en betydning 46

47 for effekten, så de programmer, hvor der har været flere sessioner, vil vise en højere effekt i at reducere FT. Det ser dog ikke ud til at være tilfældet, da de studier der havde den største effekt i at reducere FT havde forskelligt antal af sessioner (14, 12, 10, 12 sessioner henholdsvis). Hvis antallet af sessioner havde en afgørende betydning for ES, skulle de andre studier med et højt antal af sessioner vise en højere effekt i at reducere FT [3,5,], hvilket de ikke gjorde. I en metaanalyse med tyve RCT studier omhandlende effekten af KAT behandling af pædiatriske angstlidelser er der fundet en lille forskel mellem korte ( 10 sessioner) og lange (>10 sesioner) KAT behandlingsforløb. Forfatterne konkluderer, at korte behandlingsforløb i det store hele er lige så effektive som de lange (Ishikawa, Okajima, Matsuoka, & Sakano, 2007). I en anden større metaanalyse med femoghalvtreds RCT studier (45 KAT studier og 10 studier med anden behandling) med samme formål fandt man, at der var små ES på behandlingsforløb med fem eller flere sessioner, samt moderate til store ES på behandlingsforløb med 9 eller flere sessioner (Reynolds, Wilson, Austin, & Hooper, 2012). Disse funder støtter antagelsen om, at forskellen i effekten i at reducere FT i de inkluderede studier, ikke (udelukkende) kan tilskrive forskellen i antal af sessioner. For at kunne nærme sig en mere sikker konklusion, er det nødvendigt at anvende avancerede statistiske analyser, samt et større antal af inkluderede studier, hvilket ikke har været muligt i nærværende review Validitet af familietilpasnings outcomemål Der ses en høj risiko for, at der er systematiske fejl på FT måleinstrument i fire ud af ni studier, samt en uklar risiko ved tre studier. Grunden dertil er, at fire studier [1,2,3,5] har anvendt FAS som er udviklet til og valideret på voksne, men ikke på børn og unge. Det kan tænkes, at der er forskel på FT afhængigt af alder, og at FAS derfor ikke fanger det centrale i, eller alle elementer ved, FT hos børn. FAS-PR, som er valideret på børn, viste netop at FAS-PR skilte sig fra den formodede faktorstruktur angivet i FAS artiklen, ved en anden kombination af items i subskalaer (se appendix 2.b og 2.c). Der er tre studier [6,7,8], der angiver at de anvender FAS udgivet i Problemet her er, at FAS er forskellig, om der anvendes udgaven udgivet i 1995 eller 1999 (Calvocoressi et al., 1995; Calvocoressi et al., 1999), selvom det ikke virker til, at forfatterne har opdaget det. Derudover er det ikke tydeligt alle steder, hvordan den totale FAS/FAS-PR score er opgjort. Er totalscoren opgjort udelukkende af item 1-9, eller er de ekstra items (barnets og forældres reaktion) taget med i totalscoren (som de er det ved FAS-PR). Formodentlig ændrer forskelle i opgørelsen af totalscoren ikke ved størrelsen på de ændring i FT, der ses ved præ-post og præ-fu i de enkelte studier, men det vides ikke. Det kunne dog tænkes, at forskellige aspekter af FT (fx FT og barnets reaktion) ikke reduceres lige meget og med samme tempo, og at dette ville afspejle sig i totalscoren ved post eller FU, hvis den var opgjort forskelligt på tværs af studier. Det bliver meget tydeligt, at det i studierne 47

48 er forskelligt, hvordan FT måles, og at disse forskelle kan føre til systematiske fejl, der har betydning for resultaterne. Da FT først og fremmest er et konstrukt fremfor en teoretisk model, er det yderst vigtigt, at der er konsistens i operationalisering af fænomenet, især når FT i flere behandlingsstudier anses som en vigtig forandringsmekanisme for et succesfuldt behandlingsoutcome Forskel på klinisk interview og selv-rapportering af familietilpasning Der er kun et enkelt studie [4], der anvender det forældre-rapporterede FAS-PR i modsætning til de andre studier, der anvender et klinisk interview (FAS) til at måle på FT. Det kan tænkes, at totalscoren vil blive lavere på FAS-PR, da forældrene enten ikke mener, at de tilpasser sig eller ikke ser tilpasningen i relation til angsten. I interview formatet vil den erfarne kliniker i højere grad kunne stille de rigtige spørgsmål til forældrene, samt genkende FT. Det kan derfor være, at et klinisk interview mere præcist kan detektere FT end ved selv-rapportering. Studie 5 har en lavere FT score end de fleste andre inkluderede studier. FAS-PR er i studiet scoret som FAS og benytter sig ikke af valideringen lavet af Flessner et al. (2011), og derfor er det muligt at sammenligne redskaberne på tværs af studierne. Det bliver interessant at se i fremtidige studier, om der ses en forskel i FT scoren afhængig af måleredskabets format Kliniske implikationer På baggrund af resultaterne vil man som kliniker kunne vælge flere formater af behandling. At flere formater har succes kan lette arbejdsgange for det kliniske arbejde på de områder, hvor ikke alle behandlingsformater er tilgængelig. Dette kunne eksempelvis være hvis en behandlings-institution har et stort geografisk område, med lange afstande til patienterne, hvilket besværliggør ugentlig KAT. I de tilfælde kan både den intensive og web-baseret KAT være en mulighed. Hvis en familie præsenteres med høj grad af FT, vil det anbefales, at der inkluderes en struktureret familiekomponent, der retter sig direkte og aggressivt mod FT, hvor forældrene lærer at planlægge og udføre E/RP, samt får værktøjer til at håndtere det ubehag, de kan opleve, når tilpasningen tilbagetrækkes Forskningsmæssige implikationer Den fremtidige forskning står med en række opgaver omkring FT og dens rolle i behandling af pædiatriske angstlidelser. For det første mangler der en validering af FAS interviewet til børn. For det andet skal det undersøges præcis hvilken rolle FT spiller i behandling. Er FT en prædiktor, 48

49 moderator og/eller en mediator? Svaret herpå vil hjælpe til at finde ud af, hvorvidt FT er en forandringsmekanisme i terapi. Informationen vil yderligere kunne tjene direkte i spørgsmålet om mereffekten ved forældreinklusion i KAT behandling, da man i studier kunne rette behandling mod FT på den rigtige måde, og se hvilken effekt det ville få. For det tredje er der et behov for at undersøge, hvornår og for hvem FT er relevant (Breinholst et al., 2012). Næsten alle familier til børn med OCD tilpasser sig, men der er forskel på graden af FT (Flessner et al., 2011). Ingen af studierne havde inklusions- eller eksklusionskriterier for graden af FT. For at kunne afgøre, hvilke familier der har brug for en forældrekomponent rettet mod FT, kan en klinisk cut-off score på mål for FT anvendes. Hvis der bliver differentieret mellem høj og lav FT i studierne, kan det være, at forældreinklusionen vil vise en mereffekt i høj FT gruppen, men ikke i lav FT gruppen. Ved ikke at differentiere mellem grader af FT, som det ses i de inkluderede studier, kan det være at mereffekten udlignes, da FT muligvis ikke er relevant for alle familier. Det kunne yderligere være interessant, at undersøge om der ses andre effekter ved at fokusere behandlingen mod FT, som fx en bedret familiefunktion, og endvidere om en forbedret familiefunktion ligger til grund for en reduktion i FT Begrænsninger Dette systematiske review indeholder en række begrænsninger. For det første er der inkluderet åbne studier. I analysen blev det tydeligt, at disse studier indeholder mange systematiske fejl, der kan have påvirket nøjagtigheden af resultaterne. For at tage højde for dette, er de åbne studier analyseret uafhængigt fra de randomiserede studier, og fundene herfra skal tolkes med en vis forsigtighed. For det andet var det ikke muligt, at finde protokollerne på de inkluderede studier. Som det ses i vurdering af risiko for systematiske fejl, er selektiv rapportering den eneste systematiske fejl, hvor alle studier fik en lav risiko. Det kan meget vel tænkes, at der er foregået selektiv rapportering, men metoden anvendt her, har ikke kunne detektere fejl på dette område. For det tredje har reviewet kun kunnet besvare, hvad relationen mellem OCD og FT er, og ikke hvad relationen til andre angstlidelser som SAL er, da der pt. ikke eksisterer studier på området, der lever op til inklusionskriterierne. Hvad reviewet derimod kan er at pege på hvilke behandlinger, der har succes i at reducere FT ved OCD. Disse fund kan fungere som rettesnor og inspiration til fremtidige studier angående FT og andre angstlidelser. For det fjerde er der som beskrevet problemer med FT måleinstrumenterne, hvor studierne ikke præcist angiver hvordan totalskalaen er opgjort, samt hvilken udgave de anvender. Dette kan have påvirket resultaterne. 49

50 For det femte har den valgte metode til reviewet også sine begrænsninger. Cochrane Centerets metode har sikret en systematisk tilgang til litteratursøgning og analyse af de inkluderede studier og deres systematiske fejl, hvilket har fungeret som et solidt fundament for nærværende review. Metoden er dog bedst egnet til RCT studier samt til meta-analyse, hvor den systematiske fremgangsmåde kommer til sin ret. Da dette review hverken indeholder eksklusion af ikke-rct studier, eller en meta-analyse kan resultaterne nærmere ses som en tendens, der peger mod effektiviteten af forældrekomponenter der direkte og intens retter sig mod FT, snarere end et resultat med stor sikkerhed. 2.5 Konklusion SAL er en ofte forekommende angstlidelse i barndommen. KAT behandling har vist sig effektfuld i behandling af denne lidelse, men der er stadig børn der ikke responderer på generisk og lidelsesspecifik KAT behandling. Det vides endnu ikke, hvad forældres specifikke betydning er for udviklingen af SAL hos børn, men den nuværende empiri peger på flere sammenhænge, der kan have en betydning for udviklingen og vedligeholdelsen af SAL, samt have betydning for KAT behandling af lidelsen. Teoretisk er det forslået at FT ved SAL kan forstås som en forlængelse af barnets sikkerhedsadfærd og derigennem være med til at vedligeholde og forstærke angsten. Dette sker ved at forældrene via deres tilpasningsadfærd hjælper barnet til at forhindre at angsten udløses eller hjælp til at mindske angsten, når den er blevet udløst. I reviewet blev det vist gennem en række KAT behandlingsforløb mod pædiatrisk OCD at graden af FT faldt, sammen med sværhedsgraden af symptomer og funktionsforstyrrelse. Forskellige formater af KAT med forskellige forældrekomponenter har vist effekt i at reducere FT, hvor forskellige formater ikke skiller sig betydeligt fra hinanden, i forhold til den effekt de afstedkommer. Det ses dog, at forældrekomponenterne har en betydning for behandlingsinterventionens evne til at reducere FT, hvor de forældrekomponenter der intenst retter sig mod FT og direkte hjælper forældre håndtere tilbagetrækningen af FT samt oplæring i forældrestyret E/RP, har de bedste effekter. 50

51 2.6 Referencer Albano, A. M., & Silverman, W. K. (1996). Anxiety Disorder Interview Schedule for DSM-IV. Oxford: Oxford University Press. Allen, J. L., Lavallee, K. L., Herren, C., Ruhe, K., & Schneider, S. (2010). DSM-IV criteria for childhood separation anxiety disorder: Informant, age, and sex differences. Journal of Anxiety Disorders, 24(8), doi: American Psychiatric Association. (1994). Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders (4th ed.). Washington DC: American Psychiatric Association. Barrett, P. M., Dadds, M. R., & Rapee, R. M. (1996). Family treatment of childhood anxiety: A controlled trial. Journal of Consulting and Clinical Psychology, 64(2), doi: Barrett, P. M., Farrell, L., Pina, A. A., Peris, T. S., & Piacentini, J. (2008). Evidence-based psychosocial treatments for child and adolescent obsessive-compulsive disorder. Journal of Clinical Child and Adolescent Psychology, 37(1), doi: Biederman, J., Rosenbaum, J. F., Bolduc-Murphy, E. A., Faraone, S. V., Chaloff, J., Hirshfeld, D. R., & Kagan, J. (1993). A 3-year follow-up of children with and without behavioral inhibition. Journal of the American Academy of Child & Adolescent Psychiatry, 32(4), doi: Bögels, S. M., & Zigterman, D. (2000). Dysfunctional cognitions in children with social phobia, separation anxiety disorder, and generalized anxiety disorder. Journal of Abnormal Child Psychology, 28(2), doi: Breinholst, S., Esbjorn, B. H., Reinholdt-Dunne, M. L., & Stallard, P. (2012). CBT for the treatment of child anxiety disorders: a review of why parental involvement has not enhanced outcomes. Journal of Anxiety Disorders, 26(3), doi: /j.janxdis ; /j.janxdis Calvocoressi, L., Lewis, B., Harris, M., Trufan, S. J., Goodman, W. K., McDougle, C. J., & Price, L. H. (1995). Family accommodation in obsessive-compulsive disorder. The American Journal of Psychiatry, 152(3), Retrieved from 451ED0BE844B23PQ/1?accountid=14468 Calvocoressi, L., Mazure, C. M., Kasl, S. V., Skolnick, J., Fisk, D., Vegso, S. J.,... Price, L. H. (1999). Family accommodation of obsessive-compulsive symptoms: instrument development and assessment of family behavior. The Journal of Nervous and Mental Disease, 187(10), Retrieved from b/ovidweb.cgi?QS2=434f4e1a73d37e8c989ce8a41497d8723cdafe84bb70acbf b2 95d2be646e1e31feecbff65593eaca71f44bf f323d31cd1d51bba7faaf7f9c161ffd47142b6 51

52 b363955da29d5f35b205bfdc9899e337f0b350b1e0d3df56f06a57f745b c515cd402e64fa 2a9db0fb548554b1a cd2a ce569c9425e36321b81ab515a89615ee41e536e740 cc afcab50a9d3621a71e3f5dec936e938985c6d2a67a7ce810b8bf88b8fd47d9a4a23ce eb5d07d3881c635f0d00f400ac34c12487ed1fa7eb6f597b7f ab562abde2f66a9d1736db ced0cf88b6fdcaa4a2483fe6755b d2fc92ba1c1186a77bbf eaa043ef26868e4bc3 7c42b4aeb65c e7b6f6bb99d67a88c53ad8ad c481f ef7fe160009e 2ea4b97918f2b6d79cd9e61e6abe4e915a60e3039a43eb512b885a35d52493b1d3f6fb00c ec7fe430595f824d730f9f29ebe25844e8ac75f5a0a81e c4a9298eab52f4b0a0139dc07 95a135e843631a11060e5b109cbb070b13579cfa86ddba7c6628d97575f2eeb6258b46851cf551a 55488cde9fde5e5bfe1eea a4d0fcc7a4f60e90d15aff855c7e11fc233414f00a88b29061bb fb631f84466cb9b80939f401506b1bb7348a53c8af5833fb bd871b772c14af6ab8f f912cef7cf55c4f64560c555026c e96bcf2a4c e283c52dfbf7e04fc 153c2d697db a243c332f29735fc38d00d8c19750a97f4209e3d8b a 02acf ca707684df5be61fadabaf728a6d8db0394eef68939d5759f63163c41a5ccc0f8ecef dd43e5df35dc7ea493b9b2de3ee6111c72ecf933df8db22a45e4d6d85b7ae8821a9cb9539ff4de16 597d6ef ed3f2be846cc5b20dc ea3dfd88c3a16322c35287f947462a6aed253fe 3 Cartwright-Hatton, S., McNicol, K., & Doubleday, E. (2006a). Anxiety in a neglected population: Prevalence of anxiety disorders in pre-adolescent children. Clinical Psychology Review, 26(7), doi: Cartwright-Hatton, S., McNicol, K., & Doubleday, E. (2006b). Anxiety in a neglected population: Prevalence of anxiety disorders in pre-adolescent children. Clinical Psychology Review, 26(7), doi: Caspersen, I. D., Leth, I., & Esbjørn, B. H. (2012). Abnorm separationsangst. In I. Leth, & B. H. Esbjørn (Eds.), Angst hos børn (pp. 161) Viborg: Dansk Psykologisk Forlag. Costello, E. J., Egger, H. L., & Angold, A. (2005). The Developmental Epidemiology of Anxiety Disorders: Phenomenology, Prevalence, and Comorbidity. Child and Adolescent Psychiatric Clinics of North America, 14(4), doi: Esbjorn, B. H., Nielsen, S. K., Caspersen, I. D., Breinholst, S., & Leth, I. (2012). Kognitiv adfærdsterapi anvendt på børn - generelle principper. In I. Leth, & B. H. Esbjørn (Eds.), Angst hos børn (pp. 125) Viborg: Dansk Psykologisk Forlag. Esbjørn, B. H., Breinholst, S., Nielsen, S. K., & Reinholdt-Dunne, M. L. (2012). Teorier om udvikling og vedligeholdelse af angsttilstande hos børn. In I. Leth, & B. H. Esbjørn (Eds.), Angst hos børn (pp. 29) Viborg: Dansk Psykologisk Forlag. Field, A. P. (2009). Discovering Statistics using SPSS (3rd ed.). London: Sage. Flessner, C. A., Freeman, J. B., Sapyta, J., Garcia, A., Franklin, M. E., March, J. S., & Foa, E. (2011). Predictors of parental accommodation in pediatric obsessive-compulsive disorder: findings from the Pediatric Obsessive-Compulsive Disorder Treatment Study (POTS) trial. Journal of the 52

53 American Academy of Child and Adolescent Psychiatry, 50(7), doi: /j.jaac ; /j.jaac Flessner, C. A., Sapyta, J., Garcia, A., Freeman, J. B., Franklin, M. E., Foa, E., & March, J. (2011). Examining the psychometric properties of the Family Accommodation Scale-Parent-Report (FAS-PR). Journal of Psychopathology and Behavioral Assessment, 33(1), doi: Ford, T., Goodman, R., & Meltzer, H. (2003). The British Child and Adolescent Mental Health Survey 1999: The prevalence of DSM-IV disorders. Journal of the American Academy of Child & Adolescent Psychiatry, 42(10), doi: Freeman, J. B. & Garcia, A. M. (2009). Family-based treatment for young children with OCD workbook. New York, NY: Oxford University Press. Freeman, J., Garcia, A., Frank, H., Benito, K., Conelea, C., Walther, M., & Edmunds, J. (2013). Evidence-Base Update for Psychosocial Treatments for Pediatric Obsessive-Compulsive Disorder. Journal of Clinical Child and Adolescent Psychology : The Official Journal for the Society of Clinical Child and Adolescent Psychology, American Psychological Association, Division 53, doi: / Freeman, J. B., Garcia, A. M., Fucci, C., Karitani, M., Miller, L., & Leonard, H. L. (2003). Familybased treatment of early-onset obsessive-compulsive disorder. Journal of Child and Adolescent Psychopharmacology, 13(2,Suppl), S71-S80. doi: Garcia, A. M., Sapyta, J. J., Moore, P. S., Freeman, J. B., Franklin, M. E., March, J. S., & Foa, E. B. (2010). Predictors and moderators of treatment outcome in the Pediatric Obsessive Compulsive Treatment Study (POTS I). Journal of the American Academy of Child and Adolescent Psychiatry, 49(10), ; quiz doi: /j.jaac ; /j.jaac Gautela, J, Groden, J. (1978). Relaxation: A Comprehensive Manual for Adults, Children, and Children with Special Needs. Champaign, IL: Research Press. Ginsburg, G. S., Siqueland, L., Masia-Warner, C., & Hedtke, K. A. (2004). Anxiety disorders in children: Family matters. Cognitive and Behavioral Practice, 11(1), doi: Ginsburg, G. S., Burstein, M., Becker, K. D., & Drake, K. L. (2011). Treatment of obsessive compulsive disorder in young children: An intervention model and case series. Child & Family Behavior Therapy, 33(2), doi: 53

54 Helbig-Lang, S., & Petermann, F. (2010). Tolerate or eliminate? A systematic review on the effects of safety behavior across anxiety disorders. Clinical Psychology: Science and Practice, 17(3), doi: Herren, C., In-Albon, T., & Schneider, S. (2013). Beliefs regarding child anxiety and parenting competence in parents of children with separation anxiety disorder. Journal of Behavior Therapy and Experimental Psychiatry, 44(1), doi: Higgins, J. P. T., & Green, S. (. (March 2011). Cochrane handbook for Systematic Reviews of Interventions Version Retrieved from Hougaard, E. (2004). Psykoterapi : teori og forskning (2. udgave ed.). Kbh.: Dansk psykologisk Forlag. Howitt, D., & Cramer, D. (2008). An introduction to statistics in psychology (4. ed. ed.). Harlow, England: Prentice Hall. Ishikawa, S., Okajima, I., Matsuoka, H., & Sakano, Y. (2007). Cognitive behavioural therapy for anxiety disorders in children and adolescents: A meta-analysis. Child and Adolescent Mental Health, 12(4), doi: Kazdin, A. E. (2007). Mediators and mechanisms of change in psychotherapy research. Annual Review of Clinical Psychology, 3, doi: Kold, S. R. (2013). Familietilpasning ved pædiatrisk OCD - en undersøgelse af behandlingseffekt ved forældreinddragelse i kognitiv adfærdsterapi. Seminaropgave ved Angstklinikken, Aarhus Universitet. Ikke publiceret. Kozak, M. J., Foa, E. B. (1997). Mastery of Obsessive-Compulsive Disorder: A Cognitive- Behavioral Approach. San Antonio: Graywind Publications Inc. Lavallee, K., Herren, C., Blatter-Meunier, J., Adornetto, C., In-Albon, T., & Schneider, S. (2011). Early predictors of separation anxiety disorder: Early stranger anxiety, parental pathology and prenatal factors. Psychopathology, 44(6), doi: Lebowitz, E. R., Panza, K. E., Su, J., & Bloch, M. H. (2012). Family accommodation in obsessivecompulsive disorder. Expert Review of Neurotherapeutics, 12(2), doi: /ern ; /ern Lebowitz, E. R., Woolston, J., Bar-Haim, Y., Calvocoressi, L., Dauser, C., Warnick, E.,... Leckman, J. F. (2013). Family accommodation in pediatric anxiety disorders. Depression and Anxiety, 30(1), doi: /da.21998; /da Lewin, A. B., Park, J. M., Jones, A. M., Crawford, E. A., De Nadai, A. S., Menzel, J.,... Storch, E. A. (2014). Family-based exposure and response prevention therapy for preschool-aged 54

55 children with obsessive-compulsive disorder: a pilot randomized controlled trial. Behaviour Research and Therapy, 56, doi: /j.brat [doi] Lewin, A. B., Storch, E. A., Merlo, L. J., Adkins, J. W., Murphy, T., & Geffken, G. A. (2005). Intensive Cognitive Behavioral Therapy for Pediatric Obsessive Compulsive Disorder: A Treatment Protocol for Mental Health Providers. Psychological Services, 2(2), doi: Liberati, A., Altman, D. G., Tetzlaff, J., Mulrow, C., Gotzsche, P. C., Ioannidis, J. P.,... Moher, D. (2009). The PRISMA statement for reporting systematic reviews and meta-analyses of studies that evaluate health care interventions: explanation and elaboration. PLoS Medicine, 6(7), e doi: /journal.pmed [doi] Manassis, K., & Bradley, S. J. (1994). The development of childhood anxiety disorders: Toward an integrated model. Journal of Applied Developmental Psychology, 15(3), doi: Manicavasagar, V., Silove, D., Rapee, R., Waters, F., & Momartin, S. (2001). Parent child concordance for separation anxiety: A clinical study. Journal of Affective Disorders, 65(1), doi: March, J. S., & Mulle, K. (2003). Tvangslidelser hos barn og unge : en kognitiv-atferdsterapeutisk behandlingsmanual [OCD in children and adolescents. A cognitive-behavioral treatment manual]. Oslo: Gyldendal Akademisk. Martini, J., Knappe, S., Beesdo-Baum, K., Lieb, R., & Wittchen, H. (2010). Anxiety disorders before birth and self-perceived distress during pregnancy: Associations with maternal depression and obstetric, neonatal and early childhood outcomes. Early Human Development, 86(5), doi: Merikangas, K. R., He, J., Burstein, M., Swanson, S. A., Avenevoli, S., Cui, L.,... Swendsen, J. (2010). Lifetime prevalence of mental disorders in U.S. adolescents: Results from the National Comorbidity Survey Replication-Adolescent Supplement (NCS-A). Journal of the American Academy of Child & Adolescent Psychiatry, 49(10), doi: Merlo, L. J., Lehmkuhl, H. D., Geffken, G. R., & Storch, E. A. (2009). Decreased family accommodation associated with improved therapy outcome in pediatric obsessive-compulsive disorder. Journal of Consulting and Clinical Psychology, 77(2), doi: /a [doi] Merlo, L. J., Storch, E. A., Murphy, T. K., Goodman, W. K., & Geffken, G. R. (2005). Assessment of pediatric obsessive-compulsive disorder: A critical review of current methodology. Child Psychiatry and Human Development, 36(2), doi: 55

56 Moscovitch, D. A., Antony, M. M., & Swinson, R. P. (2008). Exposure-Based Treatments for Anxiety Disordes: Theory and Process. In M. M. Antony, & M. D. Stein (Eds.), Oxford Hanbook of Anxiety and Related Disorders (pp. 461) Oxford University Press. Muris, P., & Field, A. P. (2008). Distorted cognition and pathological anxiety in children and adolescents. Cognition and Emotion, 22(3), doi: National Institute of Mental Health (1985). Clinical Global Impressions Scale. Psychopharmacology Bulletin, 21, (Det har ikke været muligt at finde en DOI på denne tekst). Orgilés, M., Espada, J. P., Garcia-Fernández, J. M., Méndez, X., & Dolores Hidalgo, M. (2011). Most feared situations related to separation anxiety and characteristics by age and gender in late childhood. Anales De Psicología, 27(1), Retrieved from &url=http%3a%2f%2fwww.redalyc.org%2fpdf%2f167%2f pdf&ei=atnbv d27emknsahhn4cwdw&usg=afqjcnfpg9hifajozuef0t- 7CMgikonPDA&sig2=U0sxXzZSN08SA2NJTrdHDw&bvm=bv ,d.bGg Paulus, F. W., Backes, A., Sander, C. S., Weber, M., & Gontard, A. (2014). Anxiety disorders and behavioral inhibition in preschool children: A population-based study. Child Psychiatry and Human Development, doi: Pediatric OCD Treatment Study (POTS) Team. (2004). Cognitive-behavior therapy, sertraline, and their combination for children and adolescents with obsessive-compulsive disorder: the Pediatric OCD Treatment Study (POTS) randomized controlled trial. JAMA : The Journal of the American Medical Association, 292(16), doi: /jama Peris, T. S., Bergman, R. L., Langley, A., Chang, S., McCracken, J. T., & Piacentini, J. (2008). Correlates of accommodation of pediatric obsessive-compulsive disorder: parent, child, and family characteristics. Journal of the American Academy of Child and Adolescent Psychiatry, 47(10), doi: /chi.0b013e a91 [doi] Peris, T. S., & Piacentini, J. (2013). Optimizing treatment for complex cases of childhood obsessive compulsive disorder: A preliminary trial. Journal of Clinical Child and Adolescent Psychology, 42(1), 1-8. doi: Piacentini, J., Bergman, R. L., Chang, S., Langley, A., Peris, T., Wood, J. J., & McCracken, J. (2011). Controlled comparison of family cognitive behavioral therapy and psychoeducation/relaxation training for child obsessive-compulsive disorder. Journal of the American Academy of Child and Adolescent Psychiatry, 50(11), doi: /j.jaac [doi] Piacentini, J., Bergman, R. L., Jacobs, C., McCracken, J. T., & Kretchman, J. (2002). Open trial of cognitive behavior therapy for childhood obsessive-compulsive disorder. Journal of Anxiety Disorders, 16(2), doi: 56

57 Piacentini, J., Bergman, R. L., Keller, M., & McCracken, J. (2003). Functional impairment in children and adolescents with obsessive-compulsive disorder. Journal of Child and Adolescent Psychopharmacology, 13(2,Suppl), S61-S69. doi: Piacentini, J., Peris, T. S., Bergman, R. L., Chang, S., & Jaffer, M. (2007). Functional impairment in childhood OCD : Development and psychometrics properties of the Child Obsessive- Compulsive Impact Scale--Revised (COIS--R). Journal of Clinical Child and Adolescent Psychology, 36(4), doi: Piacentini, J., & Langley, A. K. (2004). Cognitive-Behavioral Therapy for Children Who Have Obsessive-Compulsive Disorder. Journal of Clinical Psychology, 60(11), doi: Piacentini, J, Langley, A. & Roblek, T. (2007). Cognitive-behavioral Treatment of Childhood OCD: Therapist Guide. New York: Oxford University Press. Poulton, R., Milne, B. J., Craske, M. G., & Menzies, R. G. (2001). A longitudinal study of the etiology of separation anxiety. Behaviour Research and Therapy, 39(12), doi: Rapee, R. M., Schniering, C. A., & Hudson, J. L. (2009). Anxiety disorders during childhood and adolescence: Origins and treatment. Annual Review of Clinical Psychology, 5, doi: Rapee, R. M. (2001). The development of generalized anxiety. The developmental psychopathology of anxiety (pp ). New York, NY, US: Oxford University Press, New York, NY. Reynolds, S., Wilson, C., Austin, J., & Hooper, L. (2012). Effects of psychotherapy for anxiety in children and adolescents: a meta-analytic review. Clinical Psychology Review, 32(4), 251. doi: /j.cpr Robson, C. (2011). Real world research : a resource for users of social research methods in applied settings (3. ed. ed.). Chichester: Wiley. Roy, A. K., Vasa, R. A., Bruck, M., Mogg, K., Bradley, B. P., Sweeney, M.,... Pine, D. S. (2008). Attention bias toward threat in pediatric anxiety disorders. Journal of the American Academy of Child & Adolescent Psychiatry, 47(10), doi: Scahill, L., Riddle, M. A., McSwiggin-Hardin, M., Ort, S. I., King, R. A., Goodman, W. K.,... Leckman, J. F. (1997). Children's Yale-Brown Obsessive Compulsive Scale: Reliability and Validity. The American Academy of Child and Adolescent Psychiatry, 36(6), 844. doi: 57

58 Shear, K., Jin, R., Ruscio, A. M., Walters, E. E., & Kessler, R. C. (2006). Prevalence and Correlates of Estimated DSM-IV Child and Adult Separation Anxiety Disorder in the National Comorbidity Survey Replication. The American Journal of Psychiatry, 163(6), doi: Storch, E. A., Geffken, G. R., Merlo, L. J., Jacob, M. L., Murphy, T. K., Goodman, W. K.,... Grabill, K. (2007). Family accommodation in pediatric obsessive-compulsive disorder. Journal of Clinical Child and Adolescent Psychology : The Official Journal for the Society of Clinical Child and Adolescent Psychology, American Psychological Association, Division 53, 36(2), doi: / [doi] Storch, E. A., Caporino, N. E., Morgan, J. R., Lewin, A. B., Rojas, A., Brauer, L.,... Murphy, T. K. (2011). Preliminary investigation of web-camera delivered cognitive-behavioral therapy for youth with obsessive-compulsive disorder. Psychiatry Research, 189(3), doi: Storch, E. A., Geffken, G. R., Merlo, L. J., Jacob, M. L., Murphy, T. K., Goodman, W. K.,... Grabill, K. (2007). Family accommodation in pediatric obsessive-compulsive disorder. Journal of Clinical Child and Adolescent Psychology, 36(2), doi: Storch, E. A., Geffken, G. R., Merlo, L. J., Mann, G., Duke, D., Munson, M.,... Goodman, W. K. (2007). Family-based cognitive-behavioral therapy for pediatric obsessive-compulsive disorder: comparison of intensive and weekly approaches. Journal of the American Academy of Child and Adolescent Psychiatry, 46(4), Retrieved from: Storch, E. A., Lehmkuhl, H. D., Ricketts, E., Geffken, G. R., Marien, W., & Murphy, T. K. (2010). An open trial of intensive family based cognitive-behavioral therapy in youth with obsessivecompulsive disorder who are medication partial responders or nonresponders. Journal of Clinical Child and Adolescent Psychology, 39(2), doi: Taboas, W. R., McKay, D., Whiteside, S. P. H., & Storch, E. A. (2015). Parental involvement in youth anxiety treatment: Conceptual bases, controversies, and recommendations for intervention. Journal of Anxiety Disorders, 30, doi: Thompson-Hollands, J., Kerns, C. E., Pincus, D. B., & Comer, J. S. (2014). Parental accommodation of child anxiety and related symptoms: Range, impact, and correlates. Journal of Anxiety Disorders, 28(8), doi:s (14) [pii] Thompson-Hollands, J., Edson, A., Tompson, M. C., & Comer, J. S. (2014). Family involvement in the psychological treatment of obsessive compulsive disorder: A meta-analysis. Journal of Family Psychology, 28(3), doi: 58

59 Unmack Larsen, I., & Gausbøl, U. K. (2011). Gentagelser, vaner og tvang : om OCD og OCspektrumforstyrrelser (1. udgave ed.). Frederiksberg: Frydenlund. van der Bruggen, C. O., Stams, G. J. J. M., & Bögels, S. M. (2008). Research review: The relation between child and parent anxiety and parental control: A meta-analytic review. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 49(12), doi: Waters, T. L., Barrett, P. M., & March, J. S. (2001). Cognitive-behavioral family treatment of childhood obsessive-compulsive disorder: preliminary findings. American Journal of Psychotherapy, 55(3), Retrieved from: a94e0ffe1f5d%40sessionmgr110&vid=0&hid=106&bdata=jnnpdgu9zwhvc3qtbgl2zq% 3d%3d#db=afh&AN= Whiteside, S. P., McKay, D., De Nadai, A. S., Tiede, M. S., Ale, C. M., & Storch, E. A. (2014). A baseline controlled examination of a 5-day intensive treatment for pediatric obsessivecompulsive disorder. Psychiatry Research, doi:s (14) [pii] Wijsbroek, S. A. M., Hale III, W. W., Raaijmakers, Q. A. W., & Meeus, W. H. J. (2011). The direction of effects between perceived parental behavioral control and psychological control and adolescents self-reported GAD and SAD symptoms. European Child & Adolescent Psychiatry, 20(7), doi: Wood, J. J., McLeod, B. D., Sigman, M., Hwang, W., & Chu, B. C. (2003). Parenting and childhood anxiety: Theory, empirical findings, and future directions. Journal of Child Psychology and Psychiatry, 44(1), doi: 59

60 Appendix 2.a Vurdering af systematiske fejl Cochrane Sammenslutningens værktøj til vurdering af risiko for systematiske fejl i randomiserede studier Typer af systematiske fejl Udvælgelse Udførelse Påvisning Frafald Rapportering Andre systematiske fejl Beskrivelse Defineres ved forskelle mellem grupper ved baseline. Styrken ved randomisering er, at deltagerne bliver tildelt en gruppe ved tilfældighed. Hemmelig tildeling, ved at evaluator og andet personale ikke på forhånd er kendt med udfald af randomiseringen, mindsker den systematiske udvælgelsesfejl. Defineres ved forskelle i den intervention, der gives i mellem grupper ved fx øget opmærksomhed eller ekstra hjælp. Derfor kan hemmeligholdelse af, hvilken gruppe deltagerne er i, hjælpe. I psykologisk behandling er hemmeligholdelse svært, for ikke at sige umuligt, da terapeuten har brug for at vide, hvilken behandling, der skal gives. Af denne grund kan en fuldstændig hemmeligholdelse i psykologisk forskning ikke forudsættes og dette krav må ses mere fleksibelt end i medicinsk forskning, hvor hemmeligholdelse er en mulighed. Der kan dog stadig tages forbehold for udførelsesfejl, fx ved at terapeuterne har deltagere i begge interventionsgrupper. Fejlen kan komme til udtryk hvis evaluatorer ved hvilken gruppe deltagerne er i, og derigennem direkte eller indirekte kommer til at påvirke resultatet qua forventninger til interventionens effekt. Frafald under interventionsperioden kan betyde, at der er forskel mellem grupperne i forhold til outcome data. Frafald kan bl.a. korrigeres ved intention-to-treat analyser, hvor sidst rapporteret data videreføres som det endelige outcomemål, eller som et estimat af, hvordan data sandsynligvis ville have set ud. Defineres som den systematiske forskel mellem rapporterede og ikke rapporterede fund i artiklen. Selektiv rapportering kan undersøges ved at læse studiets protokol, hvis den eksisterer, og se om den stemmer overens med de rapporterede resultater. Eller næstbedst, at tjekke, hvorvidt formål, primære og sekundære outcomemål er rapporteret i resultatafsnittet (trods ikke signifikante resultater). Vurdering af kvalitet og nøjagtighed af interventionen (den aktive) anses vigtig. Her vurderes der, hvorvidt der er blevet givet den intervention, som var intenderet, eller om der har været andre aktive terapeutiske komponenter (Kazdin, 2007). Eller om interventionen har været af dårlig kvalitet, så der ikke direkte kan måles en effekt af den intenderede intervention. I måden troskab Elementer i værktøjet Randomisering Hemmelig tildeling Hemmeligholdelse af intervention for terapeut og deltagere Hemmeligholdelse af intervention for evaluatorer Mangelfuldt outcome data Selektiv rapportering Troskab 60

61 måles på, kan der også være systematiske fejl, hvis man fx kun vælger at se på de patienter, hvor behandlingsforløbet har været som oprindeligt planlagt. En måde at undgå dette på, er ved på tilfældig vis (randomisering) at udvælge de tjeklister/lydfiler/videoer, der skal gennemgås for troskab. Der kan opstå systematiske målefejl, hvis måleredskabet fx ikke er blevet valideret på den population, den er anvendt på. Familietilpasning måleinstrument Tabellen er en løs gengivelse af tekst og tabeller i kapitel 8 (Higgins & Green, March 2011). Randomiserede studier Refworks nr.: 1395 Forfatter/årstal: Storch et al. (2007) Review nr.: 2 Entry Support for judgement Judgement Udvælgelse Randomisering participants were randomly assigned to receive, s Uklar risiko Dog er det ikke beskrevet, hvordan randomiseringen er fundet sted. Hemmelig tildeling..were blinded to treatment condition at pretreatment, s. 472 Lav risiko Udførelse Hemmeligholdelse af intervention for terapeut og deltagere Påvisning Hemmeligholdelse af intervention for evaluatorer Frafald Mangelfuldt outcome data Rapportering Selektiv rapportering Andre systematiske fejl Andre systematiske fejl Troskab Andre systematiske fejl (FT måleredskab er skemaet valideret på børn/unge? Anvender de det skema som de refererer til?) At each assessment a licensed psychologist not involved in participant s treatment confirmed diagnosis, s. 473 Evaluator, familierne og terapeuter kendte til randomisering. The same therapist [ ] provided the treatment for both conditions, seeing approximately the same number of patients in each condition, s. 473 Evaluator ikke blinded ved post og FU, s. 473 we used last-observation-carried-forward analyses to account for missing data at the posttreatment assessment, s. 474 Ingen protocol Formål (s. 470) stemmer overens med de rapporterede primære og sekundære behandlings outcome (s ) Fidely målt, på en skala fra 0-5, hvor 5 = excellent troskab. M = 4,67, sd = 0,52, range 3-5, s. 474 FAS (Calvocoressi et al., 1995) Er ikke valideret på børn og unge Lav risiko Høj risiko Lav risiko Lav risiko Lav risiko Høj risiko Refworks nr.: 1348 Forfatter/årstal: Piacentini et al. (2011) Review nr.: 4 Entry Support for judgement Judgement Udvælgelse Randomisering An unbalanced randomization scheme (70:30) was employed, s Lav risiko 61

62 Hemmelig tildeling Ikke angivet Unclear risiko Udførelse Hemmeligholdelse af intervention for terapeut og deltagere Påvisning Hemmeligholdelse af intervention for evaluatorer Frafald Mangelfuldt outcome data To minimize a potential treatment by therapist confound, therapist assignment was balanced over time so that each therapist treated participants in both treatment condition, s Trained evaluators blinded to treatment condition conducted assessments at baseline, at treatment weeks 4 and 8, and post-treatment (week 14), s Sample size determination was based on expected intent-to-treat response rates of the primary outcome, s Lav risiko Lav risiko Lav risiko Rapportering Selektiv rapportering Andre systematiske fejl Andre systematiske fejl (troskab, overholdelse af manualen, kvalitet osv. mål på terapien) Andre systematiske fejl (FT måleredskab er skemaet valideret på børn/unge? Anvender de det skema som de refererer til?) a last-observation-carried-forward approach was used to address missing dichotomous data, s Ingen protocol Formål (s. 1151) stemmer overens med de rapporterede primære og sekundære behandlings outcome (s ) Høje krav til terapeuter + overholdelse af manualen og kvalitet målt på 10% af FCBT sessioner. Høj overholdelse af manualen og kvalitet af terapien, s FAS-PR Men den er opgivet som FAS Lav risiko Lav risiko Høj risiko Refworks nr.: 1349 Forfatter/årstal: Storch et al. (2011) Review nr.: 5 Entry Support for judgement Judgement Udvælgelse Randomisering participants were assigned by a computer-generated randomization Lav risiko program, s. 409 Hemmelig tildeling At the initial meeting [ ] a blinded independent evaluator administered clinician-rated measures, s. 409 Lav risiko Udførelse Hemmeligholdelse af intervention for terapeut og deltagere Påvisning Hemmeligholdelse af intervention for evaluatorer Frafald Mangelfuldt outcome data Rapportering Selektiv rapportering Andre systematiske fejl Andre systematiske fejl (troskab, overholdelse af manualen, kvalitet osv. mål på terapien) Andre systematiske fejl (FT måleredskab er skemaet Da der kun er en aktiv gruppe, er det ikke muligt at gøre noget ift. Hemmeligholdelse. Ikke angivet hvorvidt assessors var blinded ved post og FU analysis of pre- and post-treatment data were based on intent to treat paradigm, with last observation carried forward analyses (LOCF) used to account for missing post-treatment data, s. 410 Ingen protocol Formål (s. 408) stemmer overens med de rapporterede primære og sekundære behandlings outcome (s. 410) Høj troskab (m = 4.8, sd = 0,4). 0 = lav troskab, 5 = excellent troskab. 25% af sessioner randomly selected, s. 409 FAS (Calvocoressi et al., 1995) Lav risiko Uklar risiko Lav risiko Lav risiko Lav risiko Høj risiko 62

63 valideret på børn/unge? Anvender de det skema som de refererer til?) Er ikke valideret på børn og unge Refworks nr.: 1334 Forfatter/årstal: Peris & Piacentini (2013) Review nr.: 6 Entry Support for judgement Judgement Udvælgelse Randomisering Eligible families were randomly assigned to either ST or PFIT, s. 4 Uklar risiko Dog er randomiseringsmetoden ikke beskrevet. Hemmelig tildeling Ikke den samme der har screenet over telefonen og lavet baseline evaluering, s. 4 Lav risiko Udførelse Hemmeligholdelse af intervention for terapeut og deltagere Påvisning Hemmeligholdelse af intervention for evaluatorer Ingen blinding af terapeuter eller familier, og ingen forbehold taget, som at have samme terapeuter i begge grupper. IE s remained blind to study condition and completed assessment at midtreatment, posttreatment, and 3-month follow-up, s. 4 Høj risiko Lav risiko Frafald Mangelfuldt outcome data Rapportering Selektiv rapportering Andre systematiske fejl Andre systematiske fejl (troskab, overholdelse af manualen, kvalitet osv. mål på terapien) Andre systematiske fejl (FT måleredskab er skemaet valideret på børn/unge? Anvender de det skema som de refererer til?) Ingen dropout under behandlingen, s. 6. Dog var der flere familier, især fædre, der ikke udfyldte ratingscales til FU, og dermed muligvis gør de sekundære outcomemål usikre for FU, s. 7 Ingen protocol Formål (s. 2) stemmer overens med de rapporterede primære og sekundære behandlings outcome (s. 5-6) All tapes recieved adherence ratings of 86% (of the total possible points) or higher, s. 5 Henviser til at anvende FAS (Calvocoressi et al. 1999), men beskriver interviewet som indeholdende 13 items. Det er uklart, hvorvidt de anvender FAS interviewet fra 1995, og så kun bruger FT skalaen (item 1-9), der er ens med FAS fra Uklar risiko Lav risiko Lav risiko Uklar risiko Refworks nr.: 1309 Forfatter/årstal: Lewin et al. (2014) Review nr.: 8 Entry Support for judgement Judgement Udvælgelse Randomisering Following baseline assessment, qualifying participants were Uklar risiko randomized (using 1:1 ratio) to E/RP or TAU, s. 32 Dog er randomiseringsmetode ikke beskrevet. Hemmelig tildeling Randomisering sker først efter baseline assessment, s. 32 Lav risiko Udførelse Hemmeligholdelse af intervention for terapeut og deltagere Påvisning Hemmeligholdelse af intervention for evaluatorer Frafald Familier og behandlere ved hvilken gruppe de er i, s Therapists were assigned to partcipants at random, s. 34, men hvad de præcis ønsker at opnå ved dette, er ikke beskrevet. [ ](e.g separate supervisions of raters/therapists, reminding participants of blind before each assessment, positioning independent evaluators separate from therapists, utilizing ancillary entrance/exits to avoid breaking the blind), s. 32 Uklar risiko Lav risiko 63

64 Mangelfuldt outcome data There was no attrition from either conditions, s. 32 FU: Missing data were imputed using Hotdeck imputations, Overall, missing data were very few (< 1%), s. 35 Rapportering Selektiv rapportering Andre systematiske fejl Andre systematiske fejl (troskab, overholdelse af manualen, kvalitet osv. mål på terapien) Andre systematiske fejl (FT måleredskab er skemaet valideret på børn/unge? Anvender de det skema som de refererer til?) Ingen protocol Formål (s. 32) stemmer overens med de rapporterede primære og sekundære behandlings outcome (s. 35) 15% af sessioner undersøgt (random). 11 items, 6 punkt likertskala. There was excellent overholdelse af manualen to session components (25/30), therapist competance (16,2/18.0), and therapist alliance (11,2/12.0), s. 34 Anvender FAS (Calvocoressi et al. 1999). Dog lyder det på beskrivelsen som FAS (Calvocoressi et al. 1995). Det er uklart, præcis hvilken udgave det er, de har anvendt. Lav risiko Lav risiko Lav risiko Uklar risiko Ikke randomiserede studier Refworks nr.: 233 Forfatter/årstal: Waters et al. (2001) Review nr.: 1 Entry Support for judgement Judgement Udvælgelse Randomisering Ikke relevant Ikke relevant Hemmelig tildeling Ikke relevant Ikke relevant Udførelse Hemmeligholdelse af intervention for terapeut og Open trial Høj risiko deltagere Påvisning Hemmeligholdelse af intervention for evaluatorer Terapeuten var evaluator ved præ. Psykologistuderende evaluerede ved post og FU. CY-BOCS blev lavet af terapeuten ved alle evalueringer, s. 377 Høj risiko Frafald Mangelfuldt outcome data Ikke angivet Uklar risiko Rapportering Selektiv rapportering Andre systematiske fejl Andre systematiske fejl (troskab, overholdelse af manualen, kvalitets mål på terapien) Andre systematiske fejl (FT måleredskab er skemaet valideret på børn/unge? Anvender de det skema som de refererer til?) Ingen protocol Formål (s.375) stemmer overens med de rapporterede primære og sekundære behandlings outcome (s. 380). Troskab er kun undersøgt af supervisorer under den ugentlige supervision. FAS (Calvocoressi et al., 1995) Er ikke valideret på børn og unge Lav risiko Høj risiko Høj risiko Refworks nr.: 1369 Forfatter/årstal: Storch et al. (2010) Review nr.: 4 Entry Support for judgement Judgement Udvælgelse Randomisering Ikke relevant Ikke relevant Hemmelig tildeling Ikke relevant Ikke relevant 64

65 Udførelse Hemmeligholdelse af intervention for terapeut og deltagere Påvisning Hemmeligholdelse af intervention for evaluatorer Frafald Mangelfuldt outcome data Rapportering Selektiv rapportering Andre systematiske fejl Andre systematiske fejl (troskab, overholdelse af manualen, kvalitet osv. mål på terapien) Andre systematiske fejl (FT måleredskab er skemaet valideret på børn/unge? Anvender de det skema som de refererer til?) Open trial All assessments were conducted by one of two experienced raters who were not involved in the treatment of any participants, but not blinded given the open nature of this trial, s. 263 We used last observation carried forward analyses for clinician administered data only, s Dette anses som okay, da jeg kun skal anvende klinikeradministreret data. Ingen protocol Formål (s. 261) stemmer overens med de rapporterede primære og sekundære behandlings outcome (s ). Har også rapporteret ikke signifikante resultater. På en skala fra 0 (dårlig troskab) til 5 (excellent troskab) var gennemsnittet på 4,70, SD = 0,56. Finally treatment integrity was assessed via daily supervision with the treating clinicians and clinician-reported protocol overholdelse af manualen. Review of audio- og videotapes of sessions would have been preferable, s. 266 FAS (Calvocoressi et al, 1995) Er ikke valideret på børn og unge Høj risiko Høj risiko Lav risiko Lav risiko Høj risiko Høj risiko Refworks nr.: 1303 Forfatter/årstal: Whiteside et al. (2014) Review nr.: 8 Entry Support for judgement Judgement Udvælgelse Randomisering Ikke relevant Ikke relevant Hemmelig tildeling Ikke relevant Ikke relevant Udførelse Hemmeligholdelse af intervention for terapeut og Open trial Høj risiko deltagere Påvisning Hemmeligholdelse af intervention for evaluatorer an independent evaluator not involved in the patient s treatment completed all assessments, s. 443 Stadig høj risiko, da evaluator meget vel kan have vidst hvilken behandling familierne har modtaget. Høj risiko Frafald Mangelfuldt outcome data missing data was addressed by PROC MI in SAS 9.3, s. 444 Lav risiko Rapportering Selektiv rapportering Andre systematiske fejl Andre systematiske fejl (troskab, overholdelse af manualen, kvalitet osv. mål på terapien) Andre systematiske fejl (FT måleredskab er skemaet valideret på børn/unge? Ingen protocol Formål (s.442) stemmer overens med de rapporterede primære og sekundære behandlings outcome (s. 444). Integritet målt på terapeuters egen rating af tjeklister, samt audiooptagelser af sessioner. 13% af lydfiler med udvalgt til gennemlytning (står ikke hvorvidt det er ved randomisering), som gav gennemsnit på 3,35 for kompetence og 3,77 for gennemførte opgaver på en 0 (ingen kompetence) til 4 (ekspert). SD er ikke angivet. Anvender FAS (Calvocoressi et al. 1999). Dog lyder det på beskrivelsen som FAS (Calvocoressi et al. 1995). Men det er uklart, præcis hvilken udgave det er, de har anvendt. Lav risiko Lav risiko Uklar risiko 65

66 Anvender de det skema som de refererer til?) 66

67 Appendix 2.b Family Accommodation Scale Family Accommodation Scale (FAS) Calcovoressi et al. (1995) Participation in symptom-related behaviors during the past month 1. How often did you reassure the patient? Never 1-3 times a month 1-2 times a week 3-6 times a week Daily 2. How often did you provide items for the patient s compulsions? Never 1-3 times a month 1-2 times a week 3-6 times a week Daily 3. How often did you participate in behaviors related to the patient s compulsions? Never 1-3 times a month 1-2 times a week 3-6 times a week Daily 4. How often did you assist the patient in avoiding things that make him/her more anxious? Never 1-3 times a month 1-2 times a week 3-6 times a week Daily 5. Have you avoided doing things, going places, or being with people because of the patient s obsessive-compulsive disorder? Never 1-3 times a month 1-2 times a week 3-6 times a week Daily Modification of functioning during the past month 6. Have you modified your family routine because of the patient s symptoms? Never 1-3 times a month 1-2 times a week 3-6 times a week Daily 7. Have you had to do something for the family, that is usually the patient s responsibility? Never 1-3 times a month 1-2 times a week 3-6 times a week Daily 8. Have you modified your work schedule because of the patient s needs? Never 1-3 times a month 1-2 times a week 3-6 times a week Daily 9. Have you modified you leisure activities because of the patient s needs? Never 1-3 times a month 1-2 times a week 3-6 times a week Daily Total family accommodation rating (score on items 1-9) 10. Does helping the patient in these ways cause you distress? Never 1-3 times a month 1-2 times a week 3-6 times a week Daily Modification of functioning during the past month 11. Has the patient become distressed/anxious when you have not provided assistance? Never 1-3 times a month 1-2 times a week 3-6 times a week Daily 12. Has the patient become angry/abusive when you have not provided assistance? Never 1-3 times a month 1-2 times a week 3-6 times a week Daily 13. Has the patient spent more time completing ritual when you have not provided assistance? Never 1-3 times a month 1-2 times a week 3-6 times a week Daily 67

68 Appendix 2.c Family Accommodation Scale Parent Report Family Accommodation Scale Parent Report (FAS-PR) Flessner et al. (2011) Factor I-Avoidance of OCD Triggers 1. Have you modified your family routine because of the patient s symptoms? Never 1-3 times a month 1-2 times a week 3-6 times a week Daily 2. Have you avoided doing things, going, places, or being with people because of the patient s OCD? Never 1-3 times a month 1-2 times a week 3-6 times a week Daily 3. Have you modified your leisure activities because of the patient s needs? Never 1-3 times a month 1-2 times a week 3-6 times a week Daily 4. Have you modified your work schedule because of the patient s needs? Never 1-3 times a month 1-2 times a week 3-6 times a week Daily 5. Have you had to do some things for the family that are usually the patient s responsibility? Never 1-3 times a month 1-2 times a week 3-6 times a week Daily 6. How often did you assist the patient in avoiding things that might make him/her more anxious? Never 1-3 times a month 1-2 times a week 3-6 times a week Daily Factor II-Involvement in Compulsions 7. Has the patient become distressed/anxious when you have not provided assistance? Never 1-3 times a month 1-2 times a week 3-6 times a week Daily 8. How often did you participate in behaviors related to patient s compulsions? Never 1-3 times a month 1-2 times a week 3-6 times a week Daily 9. Has the patient become angry/abusive when you have not provided assistance? Never 1-3 times a month 1-2 times a week 3-6 times a week Daily 10. How often did you reassure the patient? Never 1-3 times a month 1-2 times a week 3-6 times a week Daily 11. Has the patient spent more time completing rituals when you have not provided assistance? Never 1-3 times a month 1-2 times a week 3-6 times a week Daily 12. How often did you provide items for patient s compulsions? Never 1-3 times a month 1-2 times a week 3-6 times a week Daily 68

69 KAPITEL 3 Undersøgelse af de psykometriske egenskaber ved instrumentet: Familietilpasning ved separationsangst lidelsen (FT-SAL) 69

70 Abstract Objective: This study describes the development of an instrument for measuring family accommodation (FT) in separation anxiety disorder and an investigation of the psychometric properties of the scale. Family Accommodation - Separation Anxiety Disorder (FA-SAD) consists of 17 items divided into three scales; family accommodation, child s reaction and parent s reaction, where the child s reaction scale is divided into two subscales; internalizing and externalizing reactions. FA-SAD contains two dimensions; frequency and interference. Method: For the psychometric evaluation 81 parents completed the rating scale version of the instrument (FA-SAD-S). Results: An investigating factor analysis indicated a one factor solution for the FA scale and a two factor solution for the child s reaction scale. High prevalence rates of FA were found in this sample. To accommodate the child s sleep routines, make special agreements with the child and reassuring the child was the three items with the highest frequency and interference. Mothers reported significant higher frequency and interference than fathers on all scales and on the internalizing subscale. The internal consistency was in the acceptable to high range for all scales and all scales and subscales were significantly correlated to each other. FA- SAD-S showed convergent validity by being correlated to other validated and related instruments. Conclusion: Despite of limitations in collection of data (retrospective reporting) FA-SAD-S shows promise as an easy administered rating scale to measure FA in SAD. 3. Introduktion I de seneste år har der været en stigende interesse for fænomenet familietilpasning (FT) (Lebowitz, Panza, Su, & Bloch, 2012). Familietilpasning beskriver hvordan forældre involverer sig i og modificerer barnets og egne rutiner i forhold til angsten (Flessner et al., 2011). Der eksisterer validerede kliniske interviews og spørgeskemaer indenfor voksen- og børneområdet til OCD (Calvocoressi et al., 1995; Calvocoressi et al., 1999; Flessner et al., 2011) samt ved angstlidelser (Grabill, 2011; Lebowitz et al., 2013; Thompson-Hollands, Kerns, Pincus, & Comer, 2014), men ikke til separationsangst lidelsen (SAL) alene. Da det centrale symptom i SAL er angsten for adskillelsen fra primære omsorgspersoner virker en forbindelse mellem SAL og FT intuitiv. 70

71 Formålet med denne artikel er derfor at beskrive udviklingen af et måleredskab til FT ved SAL samt at undersøge de psykometriske egenskaber ved instrumentet: Familietilpasning ved separationsangst lidelsen (FT-SAL). 3.1 Metode FT-SAL er lavet i to udgaver; 1) som kliniker administreret interview (FT-SAL-I) og 2) som spørgeskema (FT-SAL-S) indeholdende samme items. Se appendix 3.f og 3.g. Undersøgelsen indeholder to grupper; en klinisk gruppe (pilotafprøvning af FT-SAL-I) og en psykometrisk gruppe (undersøgelse af de psykometriske egenskaber ved FT-SAL-S) Klinisk gruppe: Pilotafprøvning af FT-SAL FT-SAL-I blev pilotafprøvet på to familier gennem et kognitivt adfærdsterapeutisk (KAT) behandlingsforløb af angstlidelser (Rapee et al., 2006). I denne sammenhæng er pilotafprøvningen relevant, da den lå til grund for udviklingen af FT-SAL-S. De to familier blev hvervet gennem Angstklinikken, en universitetsbaseret forskningsklinik, der behandler børn og deres forældre for pædiatriske angstlidelser med KAT. Undervejs i forløbet blev FT-SAL-I redigeret én gang, hvor der i item 17 blev tilføjet frustreret, da det var den følelse forældrene beskrev i forbindelse med FT. Beskrivelse af pilotafprøvningen findes i kap Psykometrisk gruppe FT-SAL-S er udsendt til 105 forældre, der tidligere har været i behandling med deres barn på Angstklinikken i perioden Forældrene blev udvalgt, da de havde indgået i strukturerede forskningsprojekter med systematiske udredningsprocedurer. Svarprocenten var på 67% (N = 70), hvoraf 39 var mødre og 31 fædre. Derudover deltog 6 mødre og 5 fædre, som var forældre til børn med SAL som primærdiagnose, der skulle starte behandling i efteråret I alt indgik 81 forældre til 51 børn. En social ønskværdigheds bias, hvor der rapporteres det, der er socialt ønskværdigt fremfor det, der er reelt (Fadnes, Taube, & Tylleskär, 2009), blev forsøgt undgået. I projektets informationspakke stod det kan være en stor udfordring at være forældre til et barn med separationsangst, da angsten ofte kræver, at man tilpasser sig til den, for at give forældrene indtryk af, at FT er normalt hos forældre til børn med SAL. FT-SAL-S er administreret over via SurveyXact. Fem forældrepar fik spørgeskemaet tilsendt i papirform, grundet ugyldig adresse. 71

72 3.1.3 Udredning Udredningsproceduren var ens for begge grupper. Barn og forældre deltog i en forsamtale, bestående af et anamnestisk interview (forældre) samt et diagnostisk interview, Anxiety Disorder Interview Schedule (ADIS) (Albano & Silverman, 1996) (forældre og barn), der blev udført af kandidatstuderende i psykologi med grundig oplæring og klinisk træning i brug af ADIS. Efterfølgende blev diagnosen fastsat sammen med klinikkens kliniske psykolog Udviklingen af FT-SAL FT-SAL er udviklet ud fra eksisterende FT måleredskaber til OCD (FAS (Calvocoressi et al., 1995) og FAS-PR (Flessner et al., 2011)), samt til angstlidelser hos børn (Family Accommodation Scale- Anxiety (FASA) (Lebowitz et al., 2013) og Pediatric Accommodation Scale (PAS) (Grabill, 2011)). Se skalaerne i appendix 3.a-3.d. Ingen af overnævnte skalaer egner sig til at måle på SAL alene, da de indeholder specifikke items og promts relateret til andre angstlidelser. På baggrund af den eksisterende faglitteratur og med inspiration fra overstående skalaer blev 17 items til FT-SAL udviklet på dansk. Hvert item fik en række promts (inspireret af PAS), der var baseret på gennemgang af anamneser fra børn med primær SAL (n = 35) fra Angstklinikken. Formålet var at gøre FT konkret for forældrene. For at sikre, at forældrene kun rapporterede FT relateret til SAL og ikke komorbide lidelser, blev sætningen tilpassede du dig grundet separationsangsten tilføjet i 11 ud af 17 items (item 1,2, 5-12). En ekspert (professor i klinisk psykologi) gennemgik de 17 items som førte til om formulering af specifikke items. Da funktionsforstyrrelse er den typiske årsag for forældre til at søge hjælp (Angold, Costello, Farmer, Burns, & Erkanli, 1999) er det interessant at undersøge, hvorvidt FT skaber funktionsforstyrrelse hos forældrene. Derfor undersøger FT-SAL, udover frekvens, også interferens af tilpasning ved hvert item. Derudover er der et opsamlende item (som i FAS og PAS), der undersøger forældrenes negative reaktion på FT (item 17). Det kliniske interview er tænkt som et klinisk værktøj til 1) at udrede FT inden behandlingsstart og 2) at monitorere FT gennem behandlingen. I FT-SAL-I bliver der spurgt ind til den konkrete tilpasningsadfærd, som noteres, hvorefter adfærden kan tages op i behandlingen. FT-SAL består af 17 items med tre skalaer (familietilpasning (item 1-12), barnets reaktion (item 13-16) og forældres reaktion (item 17)), to subskalaer (internaliserende reaktion (item 13 og 16) og eksternaliserende reaktion (item 14 og 15)), samt to dimensioner (frekvens og interferens). Først indikerer forældre frekvens af tilpasning (hvor ofte) på en fem punkt skala (0 = aldrig, 1 = nogen gange, 2 = ganske ofte, 3 = ofte, 4 = altid). Dernæst skal de til samme item indikere interferens af 72

73 tilpasning (hvor meget), ligeledes på en fem punkt skala (0 = slet ikke, 1 = lidt, 2 = i nogen grad, 3 = en hel del, 4 = rigtig meget). Se oversigt over skalaer i tabel 3.1. Tabel 3.1. Oversigt over skalaer og subskalaer i FA-SAL Skala Subskala Dimension Forkortelse Familietilpasning - frekvens FT-F interferens FT-I Barnets reaktion frekvens BR-F interferens BR-I Internaliserende frekvens IR-F reaktion interferens IR-I Eksternaliserende reaktion frekvens ER-I interferens ER-F Forældre reaktion - frekvens FR-F interferens FR-I Yderligere måleredskaber Yderligere måleredskaber er medtaget i studiet for at undersøge associationen mellem det konstrukt FT-SAL-S måler på og lignende konstrukter. En positiv association er en indirekte støtte for, at FT- SAL-S måler på det intenderede konstrukt og udviser konvergerende validitet (Campbell & Fiske, 1959). Anxiety Disorder Interview Schedule (ADIS) er et semistruktureret, kliniker administreret, diagnostisk interview til at bestemme angstlidelser (primært), depressive lidelser, samt adfærdsforstyrrelser i henhold til DSM-IV (Albano & Silverman, 1996). ADIS har udvist fine psykometriske egenskaber (Lyneham, Abbott, & Rapee, 2007; Silverman, Saavedra, & Pina, 2001; Wood, Piacentini, Bergman, McCracken, & Barrios, 2002). Spence Children s Anxiety Scale (SCAS) er et spørgeskema, der måler på angste symptomer i henhold til angstlidelser i DSM-IV (Spence, 1997). SCAS består af 44 items delt op i en total skala, samt seks subskalaer (social fobi, panik/agorafobi, generaliseret angst, OCD, SAL og frygt for fysisk skade). Der er fundet støtte for den angivne faktorstruktur (Arendt, Hougaard, & Thastum, 2014; Spence, 1998). SCAS findes i en udgave til børne-rapportering (SCAS) og forældre-rapportering (SCAS-P), hvor begge har udvist god intern konsistens på total og SAL-subskalaen på tværs af studier, sammen med test-retest realibilitet og konvergerende og divergerende validitet (Arendt et al., 2014; Nauta et al., 2004; Spence, 1998). Child Anxiety Life Interference Scale (CALIS) er et spørgeskema, der undersøger den oplevede funktionsforstyrrelse som angsten skaber i barnets og forældrenes liv (Lyneham et al., 2013). Barnet 73

74 rapporterer egen funktionsforstyrrelse (9 items) og forældrene rapporterer funktionsforstyrrelse hos barnet (9 items) og dem selv (7 items). CALIS har 3 subskalaer; udenfor hjemmet (barn), i hjemmet (barn) og forældres liv. CALIS har udvist god intern konsistens, moderat test-retest reliabilitet, sensitivitet for behandlingseffekter, samt konvergerende og divergerende validitet (Lyneham et al., 2013). Short Mood and Feelings Questionnaire (SMFQ) er et 13 items spørgeskema, der undersøger kernesymptomer ved depression hos børn (Angold, Costello, Messer, & Pickles, 1995). SMFQ har en unifaktoriel struktur (Messer, Angold, Costello, & Loeber, 1995), høj intern konsistens (Angold et al., 1995), og evne til at forudsige senere depression (McKenzie et al., 2011). Tabel 3.2. Alphaværdier for SCAS, CALIS og SMFQ i nærværende studie Skala Alphaværdi (Conbach s alpha) Mødre Fædre SCAS total 0,89 0,92 SCAS SAL 0,48 0,49 CALIS total 0,88 0,90 CALIS i hjemmet 0,66 0,77 CALIS udenfor hjemmet 0,76 0,83 CALIS forældres liv 0,81 0,87 SMFQ 0,91 0,85 Noter: SCAS: Spenc s Childrens Anxiety Scale, CALIS: Child Anxiety Life Interference Scale, SMFQ: Short Mood and Feelings Questionaire Det forventes, at FT-SAL-S har en positiv association med SCAS total og især SCAS SAL, da de måler på separationsangst symptomer. I forhold til CALIS forventes det, at der er en stærk positiv association med FT-SAL-S, da tilpasningen formodentlig giver en oplevelse af funktionsforstyrrelse hos barn og forældre. Det forventes, at SMFQ og FT-SAL-S er positivt associeret med hinanden, især IR subskalaen. Hvad angår ER subskalaen, så forventes det, at der en positiv, men lav korrelation til SCAS total, SCAS SAL og MFQ, da disse mål i høj grad måler på internaliserende symptomer. Da ER subskala menes at skabe funktionsforstyrrelse for forældrene, forventes det, at der er en stærk positiv korrelation til CALIS, især til CALIS i hjemmet Data analyse og statistik Alle data er analyseret i SPSS version 21. For at undersøge den underliggende struktur i FT-SAL-S blev der foretaget en undersøgende faktoranalyse (hovedkomponent analyse) med en varimax 74

75 rotation på 16 items (- FR-F) for frekvens dimensionen. Eigenvalues over 1, undersøgelse af scree plot og Monte Carlo parallel analyser blev anvendt for at bestemme faktor strukturen i FT-SAL-S (Pallant, 2007). For alle items på FT-SAL-S rapporteres forekomster i antal og procent, samt gennemsnit, standartafvigelse (SD) og totalscore for alle skalaer og subskalaer. Forekomster præsenteres for mødre og fædre. Gennemsnit, SD, samt totalscores præsenteres for mødre, fædre og den samlede sample. Forskellen mellem mødre og fædres rating undersøges ved uafhængige t- tests samt ved korrelation (Pearson s r). For at undersøge hvorvidt interferens dimensionen og FR subskalaen måler det samme, er FT-I og BR-I lagt sammen til en variabel, hvor associationen mellem FT-I+BR-I og FR-I beregnes ved korrelationsanalyse (Pearson s r). Aldersforskelle er undersøgt ved uafhængige t-tests. Intern konsistens beregnes vha. Cronbachs alpha. Validitet undersøges ved den interne struktur og konvergerende validitet vha. Pearson s r. 3.2 Resultater Demografiske karakteristika Data fra FT-SAL-S kom fra 81 forældre, 45 mødre og 36 fædre. Der var 51 børn, flere piger (52,9%) end drenge, i alderen 7-13 år (M = 10,33, SD = 1,66) Faktoranalyse Datasættet egnede sig til faktoranalyse (størstedelen af inter-korrelationer mellem items over 0,3, Kaiser-Meyer-Oklin værdi over 0,6 og en signifikant Bartlett s Test of Sphericity) (Pallant, 2007). Hovedkomponent analysen viste, at der var fire faktorer med en Eigenvalue over 1, der forklarede hhv. 43,2%, 11,8%, 7,8% og 6,8% af variansen. At dømme efter scree plot var der to retningsændringer på grafen, en lille en ved femte komponent, samt en tydelig en ved anden komponent. Varimax rotation gav ligeledes et utydeligt billede, hvor de fleste items loadede højt på mere end én faktor. Dog viste den, at item 14 og 15 var en komponent for sig med høje loadings på komponent fire (0,92 og 0,90), samt at item 13 og 16 loadede på alle faktorer. På baggrund af de resultater blev item 1-12 og item analyseret hver for sig. Scree plots for item 1-12 havde tre faktorer med Eigenvalue over 1, der hver især forklarede 47,3%, 11,8% og 9% af variansen. Dog var der kun én faktor over retningsændringen på scree plot. Monte Carlo analysen kunne kun støtte fortolkningen med én faktor for items For items var der to faktorer med en Eigenvalue over 1, der forklarede hhv. 58% og 29% af variansen. Der var to faktorer over den tydelige retningsændring på grafen i scree plot, hvilket Monte Carlo analysen også støttede. Hovedkomponent analysen resulterede i opdelingen af FT-SAL-S 16 første items i en FT skala (item 1-12) og to skalaer på BR skalaen, IR (item 13 og 16) og ER (item 14 og 15). Se scree plot, graf over Monte Carlo analyse og faktor loadings næste side. 75

76 Graf 3.1. Scree plot (item 1-12) Graf 3.2. Scree plot (item 13-16) Graf 3.3. Monte Carlo analyse (item 1-12) Graf 3.4. Monte Carlo analyse (item 13-16) Tabel 3.3. Faktor loadings (item 1-12) Tabel 3.4. Faktor loadings (item 1-12) Item Faktor loading 7 0,87 5 0, ,80 2 0,76 6 0,73 3 0, ,69 9 0,62 8 0,61 1 0, ,55 4 0,50 Item Faktor loading Faktor 1 Faktor , , , ,95 76