Styrke- og udholdenhedstræning til forbedring af gangfunktionen hos børn med cerebral parese En systematisk litteraturgennemgang Strengthening and endurance training to improve gait function in children with cerebral palsy A systematic review Bachelorprojekt udarbejdet af: Stine Thorup Andersen, Grethe Moe & Katrine Egebjerg Pfeiffer d. 10/1-2012 Professionshøjskolen UCC, Fysioterapeutuddannelsen Nordsjælland Intern vejleder: Henrik Hansen, Fysioterapeut, Cand. Scient. San. Ekstern vejleder: Helle Mätzke Rasmussen, Fysioterapeut MEF Denne opgave er udarbejdet af studerende ved Fysioterapeutuddannelsen Nord-sjælland som led i et uddannelsesforløb. Den foreligger urettet og ukommenteret fra uddannelsesinstitutionernes side og er således et udtryk for de studerendes egne synspunkter. Denne rapport eller dele heraf må kun offentliggøres med de studerendes tilladelse, jf. Lov om ophavsret, LBK nr. 618 af 27/06/2001
Resumé Styrke- og udholdenhedstræning til forbedring af gangfunktion hos børn med cerebral parese - En litteraturgennemgang Stine Thorup Andersen Fysioterapeutstuderende Stinea82@hotmail.com Fysioterapeutuddannelsen Nordsjælland UCC Henrik Hansen Intern vejleder sundfysiq@gmail.com Fysioterapeut, cand. scient. san Grethe Moe Fysioterapeutstuderende Grethe_moe@hotmail.com Fysioterapeutuddannelsen Nordsjælland UCC Helle Mätzke Rasmussen Ekstern vejleder helle.matzke.rasmussen@slb.r egionsyddanmark.dk Fysioterapeut, MEF Katrine Egebjerg Pfeiffer Fysioterapeutstuderende katpfeiffer@hotmail.com Fysioterapeutuddannelsen Nordsjælland UCC Kontaktperson Baggrund: Cerebral parese (CP) er den hyppigste årsag til medfødt eller meget tidligt erhvervet motorisk funktionsnedsættelse. Børn med CP har oftest nedsat styrke- og udholdenhed, hvilket formodes at påvirke deres gangfunktion. Forbedringer i gangfunktion kan registreres via måleredskabet Gross Motor Function Measure (GMFM). Formål: Formålet med denne systematiske litteraturgennemgang er at vurdere effekten af styrkeog/eller udholdenhedstræning på gangfunktion hos børn med CP på Gross Motor Function Classification System (GMFCS) niveau I-III målt via GMFM dimension D+E. Materiale og metode: Randomiseret klinisk forsøg (RCT) og Test-Retest (TR) studier blev inkluderet i denne systematiske litteraturgennemgang og identificeret via søgning på de videnskabelige databaser Pubmed, Cochrane Library, Cinahl og PEDro. PEDro scale blev benyttet til vurdering af den metodiske kvalitet af de inkluderede studier. Vurderinger og udtrækning af resultater blev foretaget af forfatterne uafhængigt af hinanden. Resultater: 10 studier blev inkluderet, 5 indeholdende styrketræning, 2 med udholdenhedstræning og 3 med en kombination af begge. N =280 deltagere. Gennemsnitsalder = ca.10,9 år, range 3-18 år. GMFCS I = 124, II = 75, III = 51. 3 styrketræningsstudier, 1 udholdenhedsstudie og alle 3 med en kombination af begge har vist en statistisk signifikant fremgang i gangfunktion målt med GMFM. Konklusion: Der ses en tendens til, at styrketræning og kombinationen af styrke og udholdenhedstræning har effekt på gangfunktionen målt på GMFM dimension D og E. Dette ses primært hos børn på GMFCS niveau II og III med en alder på under 8 år. Der er indikationer for, at GMFM er et mangelfuldt måleredskab til børn på GMFCS niveau I samt et behov for interventionsstudier, hvori der subgrupperes indenfor smallere aldersspænd. Perspektivering: Flere store studier af høj metodisk kvalitet med relevante interventionstiltag til denne patientgruppe er ønskeligt, da der er behov for kliniske retningslinjer. Effektive delkomponenter kan fremhæves og hensynet til barnets individuelle behov og tilgængelighed af udstyr kan uddybes. Søgeord: Cerebral parese, styrketræning, udholdenhedstræning, gangfunktion, børn 1
Abstract Strengthening and endurance training to improve gait function in children with cerebral palsy A systematic review Stine Thorup Andersen Fysioterapeutstuderende Stinea82@hotmail.com Fysioterapeutuddannelsen Nordsjælland UCC Henrik Hansen Intern vejleder sundfysiq@gmail.com Fysioterapeut, cand. scient. san Grethe Moe Fysioterapeutstuderende Grethe_moe@hotmail.com Fysioterapeutuddannelsen Nordsjælland UCC Helle Mätzke Rasmussen Ekstern vejleder helle.matzke.rasmussen@slb.r egionsyddanmark.dk Fysioterapeut, MEF Katrine Egebjerg Pfeiffer Fysioterapeutstuderende katpfeiffer@hotmail.com Fysioterapeutuddannelsen Nordsjælland UCC Kontaktperson Background: Cerebral palsy (CP) is the leading cause of congenital or early acquired motor impairment. Children with CP have often reduced strength and endurance, which can affect their gait function. Improvements in gait function can be detected through the Gross Motor Function Measure. Purpose: Evaluate the effect of strength and/or endurance training on gait function in children with CP GMFCS levels I-III as measured by Gross Motor Function Measure dimensions D + E through a systematic literature review. Material and Methods: Randomized clinical trial (RCT) and test-retest (TR) studies were included in this systematic review and identified by searching the scientific databases Pubmed, Cochrane Library, CINAHL and PEDro. PEDro scale was used to assess the methodological quality of included studies. Assessments and extraction of results was conducted by the authors independently. Results: 10 studies were included, 5 with resistance training, 2 with endurance training and 3 with a combination of both. N = 280 participants. Average age = approximately 10, 9 years, range 3-18 years. GMFCS I = 124, II = 75, III = 51. 3 resistance studies, 1 endurance study and all 3 with a combination of both have shown a statistically significant improvement in gait function measured by GMFM. Conclusion: There is a tendency for the resistance training and the combination of strength and endurance training has an effect on gait function measured by GMFM dimension D and E. This is seen primarily in children at GMFCS level II and III with an age of less than 8 years. There are indications that the GMFM is a flawed measurement tool for children at GMFCS level I and a need for intervention studies in which subgroups within narrow age ranges. Perspective: Studies of high methodological quality with appropriate interventions for this patient group is desirable because there is a need for clinical guidelines. Effective components can be highlighted and consideration for the child's individual needs and availability of equipment can be elaborated. Keywords: Cerebral palsy, strength training, endurance training, gait function, children 2
Indhold Forord... 5 1.0 - Baggrund (KEP)... 6 2.0 - Problemformulering (STA, GM, KEP)... 10 2.1 - Definition af betydningsbærende enheder... 10 3.0 - Teori... 11 3.1 - Cerebral parese (KEP)... 11 3.1.1 - Diagnosticering... 12 3.2 - Styrketræning (STA)... 13 3.2.1 - Styrketræning og børn... 14 3.2.2 - Styrketræning og børn med cerebral parese... 15 3.3 - Udholdenhedstræning (GM)... 16 3.3.1 - Udholdenhedstræning til børn med cerebral parese... 17 3.4 - Gangfunktion (STA, KEP)... 18 3.4.1 - Gangfunktion og børn... 19 3.4.2 - Gangfunktion og børn med cerebral parese... 19 3.5 - Gross Motor Function Measure (STA, KEP)... 21 4.0 - Etiske overvejelser (GM)... 24 5.0 - Videnskabsteoretisk perspektiv (KEP)... 25 6.0 - Metode (KEP)... 26 6.1 - Litteratursøgning (KEP)... 27 6.2 - Søgeord og søgematrix (GM, KEP)... 27 6.3 - Litteratursøgning på Cochrane (STA)... 29 6.4 - Litteratursøgning på PubMed (GM)... 30 6.5 - Litteratursøgning på CINAHL (GM)... 31 6.6 - Litteratursøgning på PEDro (KEP)... 32 6.7 - Endelig udvælgelse af studier (STA, GM, KEP)... 35 6.8 - Valg af checkliste (STA, GM, KEP)... 35 7.0 - Resultater (GM)... 37 7.1 - Kvalitet... 37 7.2 - Deltagere... 37 7.3 - Intervention... 38 3
7.4 - Effektmål... 38 7.5 - Effekten målt på GMFM... 39 8.0 - Diskussion (STA, GM, KEP)... 45 8.1 - Metodediskussion... 45 8.2 - Resultatdiskussion... 49 9.0 - Konklusion (STA, GM, KEP)... 57 10.0 - Perspektivering (STA, GM, KEP)... 58 Referenceliste... 60 Litteraturliste... 67 Bilag 1 Cochrane søgehistorie... 75 Bilag 2 PubMed søgehistorie... 78 Bilag 3 CINAHL søgehistorie... 79 Bilag 4 PEDro søgehistorie... 82 Bilag 5 - Evidenshierarkiet... 86 Bilag 6 - PEDro noter... 87 Antal anslag uden mellemrum: 79.675 4
Forord Via undervisning på skolen samt praktikperioder undervejs i studiet, hvor vi har behandlet børn med diagnosen cerebral parese er vores interesse for netop denne patientgruppe blevet vakt. Vi har i løbet af disse praktikperioder observeret børnefysioterapeuters meget varierede tilgang til børn med cerebral parese og herigennem stiftet bekendtskab med mange forskellige træningsmodaliteter samt tiltag til disse børn. Fælles for mange børn med cerebral parese er de adskillige udfordringer, de dagligt kæmper med ift. deres ofte nedsatte gangfunktion. Dette har fået os til at undersøge de kliniske retningslinier indenfor området. Herigennem har vi fundet at de, på nuværende tidspunkt, i Danmark endnu ikke er udarbejdet. Med udgangspunkt i denne erfaring, ønskede vi at undersøge evidensen bag to forskellige træningsmodaliteter til børn cerebral parese, samt om disse kunne forbedre deres gangfunktion. I forbindelse med udarbejdelsen af denne bacheloropgave, har vi fået faglig sparring samt støtte og opmuntring gennem hele processen. En stor tak skal derfor lyde til vores to yderst kompetente vejledere Henrik Hansen, Fysioterapeut, Cand.scient.san, og Helle Mätzke Rasmussen, Fysioterapeut, MEF. Endvidere vil vi gerne takke Mette Pors Grønlund, Fysioterapeut for kritisk gennemlæsning af opgaven, samt alle andre, der har læst og kommenteret projektet. God læselyst! Stine Thorup Andersen, Grethe Moe og Katrine Egebjerg Pfeiffer Hillerød, januar 2012 5
1.0 - Baggrund Cerebral parese (CP) er på verdensplan den hyppigste årsag til medfødt eller meget tidligt erhvervet motorisk funktionsnedsættelse. CP er første gang beskrevet i litteraturen af Dr. Little i 1861. I midten af 1940 erne etableredes American Academy for Cerebral Palsy and Developmental Medicine. Herunder har man sidenhen arbejdet med definitionen af CP, diagnosticering, klassificering samt behandling af hjerneskaden (1). I Danmark etableredes i 1965 Cerebral parese registret, hvori der registreres medfødte tilfælde af CP, dvs. tilfælde, hvor skaden er opstået inden det 28. levedøgn (2). På verdensplan estimeres der at være over 17 millioner mennesker med CP (3). Incidensen er højere hos drenge (M) end piger (F); Surveillance of Cerebral Palsy in Europe (SCPE) reporterer en M:F ratio på 1.33:1 (4). Ifølge Spastikerforeningen og Det Nationale Cerebral Parese Register er der ca. 10.000 mennesker i Danmark. Heraf vurderes 3000-3500 som værende under 18 år (2,5). Forekomsten af børn født med CP i 2010 i Danmark er ca. 2,0 (6,7). En rapport fra 2006, udarbejdet af Statens institut for Folkesundhed i samarbejde med Helene Elsass Center 1 og Syddansk Universitet, har undersøgt livstidsomkostningerne ved CP. De har fundet frem til, at børn med CP koster ca. 2.870.271 kr. diskonteret fra 0-18 års alderen. Endvidere fandt de, at livstidsomkostningerne for en borger med diagnosen CP udgør 6,9 mio. kr. for mænd og 6,3 mio. kr. for kvinder. Disse beløb angiver ekstra omkostninger i forhold til borgere, der ikke lider af CP. De største udgiftskomponenter er sundhedsomkostninger, sociale omkostninger og produktivitets tab (8). CP er den hyppigste motoriske funktionsnedsættelse hos børn i Danmark. Diagnosen CP stilles ofte, fordi der forekommer symptomer i form af spasticitet, ataksi eller dyskinesi. Herudover har mange børn med CP følgesygdommen epilepsi og forstyrrelser af andre funktioner såsom indlærings- og adfærdsproblemer samt udfordringer af sensoriske og kommunikative karakter (2,6,9). CP skyldes en skade i den endnu ikke færdigudviklede hjerne. Årsagerne til denne hjerneskade skyldes formentlig manglende vaskularisering eller hypoxi til bestemte områder i en periode eller permanent. Årsagerne kendes stadig ikke med sikkerhed og til trods for fortsat forskning indenfor 1 Ludvig & Sara Elsass Fond besluttede i 2004 at etablere et center med det formål at fremme udvikling og forskning for mennesker med Cerebral Parese. 6
området, er der stadig mange forskellige teorier til forklaring på den manglende ernæring af hjernevævet (1,2,10). Flere bud på en forklaring lyder på infektion under graviditeten, præmaturitet, hypoxi under fødslen, blodpropper eller små punktuelle blødninger hos fosteret eller umiddelbart efter fødslen. Langt de fleste tilfælde opstår under graviditeten hyppigst i 26.-36. uge. Den udviklende hjerne er særlig sårbar i denne periode. Hos kun ca. 10 % opstår hjerneskaden under fødslen eller kort tid efter. For tidlig fødsel, lav fødselsvægt eller tvillingegraviditet- og fødsel øger risikoen. En mindre del har dog kendte årsager såsom tydelige misdannelser i hjernen eller arvelighed. Hvis CP erhverves senere end det 28. levedøgn efter fødslen, skyldes det traumer eller sygdom i hjernen, som forårsager blodpropper eller blødning. (1,2,7,11). Resultater fra europæiske undersøgelser om børn med CP og livskvalitet viser, at sværhedsgraden af børns motoriske handicap har betydning for deres livskvalitet, men samtidig viser undersøgelserne også, at svært handicap ikke nødvendigvis hænger sammen med lav livskvalitet. Gangfunktion medfører, at børnene bliver mere selvstændigt mobile og derved lettere kan skabe deres egne sociale relationer. Herigennem øger de muligheden for at forbedre deres livskvalitet (12,13). Bedre gangfunktion kan også være medvirkende faktor til at nedsætte nogle af de mange udgifter, der er forbundet med hjælpemidler til CP børn (14,15). Derfor er det vigtigt i den fysioterapeutiske intervention til børn med CP, at arbejde med forbedring af deres gangfunktion, hvor dette skønnes muligt. Der er udviklet et diagnostisk redskab, Gross motor function classification system (GMFCS), med udgangspunkt i barnets selv-initierede bevægelser. Herunder vurderes barnets evne til at sidde, forflytte og bevæge sig under hensyntagen til de miljømæssige og personlige faktorer, der påvirker barnets funktionsniveau. GMFCS består af 5 kvalifikationsniveauer. Formålet med de 5 niveauer er, at gøre forskellene så meningsfulde som muligt i forhold til en almindelig hverdag. Forskellene i niveauerne er derfor baseret på funktionelle begrænsninger samt behovet for håndholdte ganghjælpemidler eller køretøjer. Det vigtigste ved GMFCS er at bestemme hvilket niveau, der bedst repræsenterer barnets nuværende evner og begrænsninger i den grovmotoriske funktion. GMFCS kan endvidere bruges som redskab til at forudsige, hvilket grovmotorisk niveau barnet evt. kan opnå. GMFCS-E&R fra 2007 er udarbejdet på baggrund af WHO s internationale ICF - klassifikation. 7
GMFCS niveau I-V: Niveau I: Går uden begrænsninger Niveau II: Går med begrænsninger Niveau III: Går ved hjælp af håndholdt gangredskab Niveau IV: Kommer selvstændigt omkring med begrænsninger. Bruger evt. elektrisk køretøj Niveau V: Transporteres i manuel kørestol Dette redskab bør anvendes løbende hvert halve år indtil barnet fylder 6 år og herefter 1 gang årligt. GMFCS niveauet har stor betydning for opfølgning, indsatser og målsætning, også i et tværfagligt perspektiv. De fleste børn forbliver på samme GMFCS niveau efter 2 års alderen (16-18). Der forelægger i dag ingen kliniske retningslinjer eller faglige standarder for den fysioterapeutiske indsats til behandling af børn med CP. Dette resulterer i, at børn med CP i Danmark i dag tilbydes vidt forskellige fysioterapeutiske tiltag, som ikke altid beror på evidens baseret praksis, men mere på den enkelte terapeuts erfaringer og best practice (19). Behandlingen består ofte i udspænding af spastisk påvirkede muskler, funktionel træning i bestemte færdigheder samt forskellige lege som det enkelte barn finder interessante. Herunder indgår ofte elementer med gang, løb, hop og lign. og mange børnelege består ofte af bevægelser hvor der stilles krav til både koordinering, styrke- og udholdenhed. Endvidere er det vigtigt at respektere det enkelte barns autonomi samt finde interventionsformer, som kan motivere og aktivere barnet på dets individuelle funktionsniveau. Tidlig diagnosticering samt en tværfaglig indsats fra blandt andre fysioterapeuten er nødvendig ift. at kunne give en optimal behandling til barnet med CP, så daglige funktioner kan optimeres og livskvaliteten kan styrkes. Stort set alle med diagnosen CP bliver på et eller andet tidspunkt i deres liv tilbudt fysioterapeutisk indsats, langt de fleste allerede som små børn (5-7). Den fysioterapeutiske intervention til børn med CP bør sigte mod at hjælpe barnet til at overvinde flest mulige funktionsvanskeligheder, samt styrke deres grovmotoriske færdigheder. Løbende opfølgning er nødvendigt for at nedsætte risikoen for udvikling af sekundære gener på knogler, muskler og led, samt hjælpe det enkelte barn til at opnå den bedst mulige gang- eller ståfunktion, siddestilling og hovedkontrol (8,20). På nuværende tidspunkt foreligger der ingen kliniske retningslinier for fysioterapeuter, der ønsker at forbedre gangfunktionen hos børn med CP. Det kan derfor være vanskeligt og en stor udfordring for den enkelte terapeut, at få overblik over, hvorledes interventionen bør prioriteres. 8
Der bliver dagligt publiceret adskillige studier indenfor det fysioterapeutiske fagområde. Det kan være krævende for den enkelte terapeut at finde tid og ressourcer til kontinuerligt at holde sig opdateret omkring et givent område. Specielt idet der sjældent publiceres opsummeringer af relevant forskning i form af systematiske reviews og metaanalyser. (21). Det er af stor betydning for børnene, deres familier og samfundet, at de kan opnå gangfunktion med eller uden hjælpemiddel, idet det øger deres mobilitet, selvstændighed og herigennem forhåbentlig deres livskvalitet. Hvilket sandsynligvis over tid kan nedsætte de økonomiske omkostninger til den enkelte borger med CP (13). Ved forskning og observationer har forskere og fysioterapeuter gennem tiden fundet, at mange børn med CP har nedsat styrke- og udholdenhed, som formodes at påvirke deres gangfunktion. Dette tilskrives inkomplet rekruttering af motor units eller nedsat fyring til samme, uhensigtsmæssig coaktivering af antagonist muskelgrupper, sekundær myopati eller ændret muskelfysiologi (22-24). Der er tidligere publiceret systematiske reviews, der har belyst styrketræningseffekten på gangfunktion til børn med CP, dog uden entydige resultater (22,25). Et review af Verschuren et al. 2008 (26) har undersøgt effekten af udholdenhedstræning sammenholdt med styrketræning og har fundet at børn med CP kan drage fordel af træningsprogrammer, der fokuserer på styrketræning for underekstremiteten (UE), udholdenhedstræning eller en kombination. Dette er dog ikke undersøgt ift. forbedringer på gangfunktionen. Forbedringer i gangfunktionen hos børn med CP kan registreres via måleredskabet Gross Motor Function Measure (GMFM) (27,28). Med udgangspunkt i dette, er det fundet relevant at belyse den valgte problemformulering ved en systematisk litteraturgennemgang. Formålet med valget af denne metode er at være med til at skabe overblik over publicerede studier indenfor vores valgte problemfelt. Hermed kan viden videregives til de fysioterapeuter, der til daglig arbejder med børn med CP, hvor deres fysioterapeutiske fokus netop er at forbedre gangfunktionen hos børn med CP. 9
2.0 - Problemformulering Kan styrketræning, udholdenhedstræning eller en kombination af begge forbedre gangfunktionen hos børn med cerebral parese på GMFCS niveau I-III målt på GMFM dimension D og E? 2.1 - Definition af betydningsbærende enheder Styrketræning: Træning, der via ændringer i det neuromuskulære system medfører øget muskelstyrke, og som involverer belastning, så maksimalt 20 gentagelser kan gennemføres. Udholdenhedstræning: Organismens evne til at arbejde med relativt høj intensitet over længere tid." Gangfunktion: Barnets evne til at gå med eller uden hjælpemidler. Børn: Drenge og piger i alderen 3-18 år. Cerebral parese: (CP) Hjerneskade, der medfører funktionsnedsættelse opstået under graviditet eller indtil det 28. levedøgn pga. manglende vaskularisering eller hypoxi. GMFCS: Gross Motor Function Classification System. Et diagnostisk redskab, der benyttes til at vurdere børn med CP grovmotoriske funktionsniveau. Der inkluderes kun børn på GMFCS niveau I-III. GMFM: Gross Motor Function Measure. Test, der benyttes til at vurdere børn med CP grovmotoriske udvikling. I dimension D vurderes forskellige opgaver, hvor barnet er stående. I dimension E vurderes opgaver, hvor barnet er gående, løbende og springende. 10
3.0 - Teori I det følgende afsnit er relevante teorier beskrevet omhandlende uddybende forklaring af cerebral parese og diagnosticering, træningsmodaliteter, gangfunktion samt redegørelse for det valgte effektmål i denne litteraturgennemgang. 3.1 - Cerebral parese Hjerneskaden medfører beskadigelse af de centrale motorneuroner. De centrale eller øvre motorneuroner er lokaliseret i de højere liggende centre af hjernestammen eller motorisk cortex. De centrale motorneuroner afgiver axonale udløbere, der indgår i de centrale descenderende motoriske baner, hvoraf tractus pyramidalis er den vigtigste. Denne knytter den motoriske hjernebark sammen med de perifere motorneuroner i hjernestammen og rygmarven. (1,11,29). Størstedelen af patienter (pt) med diagnosen CP lider af spastisk CP. Der forekommer hos disse pt er spasticitet i mere eller mindre udtalt grad, i en eller flere muskelgrupper i en eller flere ekstremiteter. Hos visse pt er med diagnosen CP er forbindelsen fra motorisk cortex til de motoriske forhornsceller i rygmarven beskadiget. Dette medfører inhibering af de hæmmende reflekser, hvorfor der ses konstant forhøjet muskeltonus resulterende i et uhensigtsmæssigt bevægelsesmønster og heraf følgegener (29). Spasticitet er meget kort fortalt, en betegnelse for den hastighedsafhængige forøgelse af modstanden mod passiv strækning af en muskel (tonus), en hyperaktiv strækrefleks (30,31). Spasticitet ved CP afspejler beskadigelse af den primære styring fra cerebrum og truncus encephalicus. Dette omfatter, udover den øgede tonus, fx også forøgede senereflekser, forøgede fleksorreflekser, klonus og spasmer. Endvidere lider mange også af hypertoni, som også kan være medvirkende faktor til vanskeliggørelse af mange bevægelser. Selektiv beskadigelse af pyramidebanerne medfører ikke spasticitet og det kan derfor antages, at spasticitet udvikles som følge af skade i de motoriske baner fra hjernestammen eller hvis skadens placering påvirker den overordnede styring af hjernestammens kerner fra hjernebarken. Ubehandlet vil spasticitet på sigt oftest medføre kontrakte muskler og fejlstillinger (30,31). Alle disse symptomer er med til at vanskeliggøre både bevidste og ubevidste bevægelser og bevægelsesmønstre. 11
Hjerneskaden er ikke fremadskridende, men mange pt er med CP oplever, at de motoriske udfordringer, som skaden medfører, forværres med alderen, hvilket i de fleste tilfælde skyldes fejlstillinger og spasticitet, der over tid kan medføre kontrakturer. Dette kan føre til, at det motoriske funktionsniveau nedsættes og at evt. gangfunktion ligeledes nedsættes eller helt mistes (5). CP inddeles i tre hovedgrupper på baggrund af motoriske udfordringer (2,5): Spastisk CP er den hyppigste. Den udgør ca. 75 % af tilfældene. Dyskinetisk CPudgør ca. 10-15 % af tilfældene. Ataktisk CP udgør ca. 5-7 % af tilfældene. Børn med spastisk CP inddeles endvidere i forskellige undergrupper, alt efter lokalisation af den nedsatte motoriske funktion i uni- eller bilateral (1). Stort set alle børn med unilateral CP lærer at gå selvstændigt, evt. ved brug af ortoser. Børn med bilateral CP er mere udfordrede på det motoriske område (5,11,29). Hos børn med dyskinetisk CP er skaden lokaliseret til basalganglierne. Herved påvirkes regulering af muskelspænding, samt signalveje for samordning af forskellige hjernedele, herunder hjernestamme og rygmarv. Dette resulterer i næsten konstant uhensigtsmæssigt bevægemønster, som forværres ved påvirkning af forskellige faktorer, fx når en aktivitet eller bevægelse skal initieres. Dyskinetisk CP inddeles i to underkategorier - hyperkinesi og dystoni. Kun ganske få af disse børn opnår gangfunktion (5,11,29). Ved ataktisk CP er det endnu uklart, præcis hvor hjerneskaden er lokaliseret henne. Børnene er ofte fra fødslen præget af nedsat muskeltonus og har senere hen problemer med at koordinere muskelbevægelser, hvilket ofte medfører, at bevægelserne opdeles i enkelt elementer, hvorfor de virker upræcise og usikre. Denne usikkerhed viser sig ofte først, når barnet skal lære at gå eller række ud efter genstande. Omkring 4-års alderen har de fleste børn med ataktisk CP opnået gangfunktion (5,11,29). 3.1.1 - Diagnosticering Diagnosen CP stilles oftest i løbet af barnets første leveår, desto svære symptomer, desto lettere er det at stille diagnosen tidligt. Ved mildere symptomer kan barnet være helt op til 5 år, før den endelige diagnose stilles. Diagnosen stilles ved at observere det kliniske billede af patienten, specielt ift. det motoriske 12
funktionsniveau samt de milepæle, der er for den motoriske udvikling. Der laves en neurologisk undersøgelse, hvor der ofte ses abnorme reflekser og muskeltonus. Nogle børn vil have asymmetri i sine bevægelser, som fx kan ses, når de kravler eller går. Oftest ses nedsat postural kontrol i både siddende og stående stilling, idet de posturale reflekser kan være svækkede (15,16). Andre diagnostiske redskaber er MR-scanning af hjernen, men dette kan ikke stå alene for at stadfæste om et barn har CP. Der tages i tillæg en række blodprøver og andre tests, primært for at udelukke, at tilstanden ikke skyldes andre sygdomme, herunder forskellige genetiske lidelser (16). 3.2 - Styrketræning Definition: Træning, der via ændringer i det neuromuskulære system medfører øget muskelstyrke, og som involverer belastning, så maksimalt 20 gentagelser kan gennemføres. Nina Beyer Træning i forebyggelse, behandling og rehabilitering 2010 s. 118 (32) Styrketræning beskrives som en effektiv træningsform med høj belastning, der både anvendes ved rehabilitering og motionstræning med det formål at forbedre generel og specifik muskelfunktion samt forebygge eller rehabilitere lidelser i bevægeapparatet (32). Gennem styrketræning sker der neuromuskulære forandringer, som gør, at man kan udvikle større kraft. Det skyldes, at man gennem styrketræning opnår en bedre muskelkoordination og samtidig bliver i stand til, at sende flere motoriske nerveimpulser ud til de enkelte muskelfibre. Disse forandringer kaldes det neurale drive. Dvs. at styrketræning kan medføre et øget neural drive, som resulterer i en øget kraftudvikling. Gennem et øget neuralt drive kan musklens evne til hurtigt at udvikle kraft øges, særligt i bevægelsens tidlige fase. Denne styrkeegenskab kaldes eksplosiv muskelstyrke eller Rate of Force Development (RFD) (33). For at øge den neurale aktivering og dermed RFD er træning med høj intensitet og udførelse af eksplosive bevægelser med lavere belastning vigtige elementer i træningen (32). Musklens adaptation efter styrketræning har også en morfologisk komponent, som bl.a. består af øgning af muskelfibrenes tværsnitsareal (hypertrofi). Derudover sker der en ændret relativ muskelfibertypekomposition, begge fibertyper kan vokse, men vækstpotentialet ligger i type II fibrene, som ændres fra IIX til IIA i træningsperioden. Yderligere sker der en ændret arkitektur, pennationsvinklen, som angiver musklens angrebsvinkel. Der kommer en større vinkel, som resulterer i et større fysiologisk tværsnitsareal, der medfører, at kraften kan stige. De enkelte 13
muskelfibres tværsnitsareal og maximale kraft øges mere end musklernes anatomiske tværsnitsareal og volumen (34). Ud over de neurale og morfologiske adaptationer sker der også en inhibering af beskyttende mekanismer. Co-kontraktioner i antagonisten er med til at nedsætte kraften, efter træning ses en inhibering af disse co-kontrakationer i antagonisten (34). De neurale ændringer forekommer efter uger til måneder, hvorimod musklens tværsnitsareal og hypertrofi, samt ændringer i fibertypefordelingen kan tage måneder til år at udvikle (33). Styrkefremgangen de første 4-8 uger tilskrives derfor primært neurale adaptationer (34). Styrketræningens positive effekt på nervesystemets evne til muskelaktivering og muskelkoordination muliggør en mere optimal udførelse af simple og komplekse bevægelser. Der sker både kvalitative og kvantitative neuromuskulære ændringer ved styrketræning, som optimerer bevægeapparatets generelle funktion (32). 3.2.1 - Styrketræning og børn Det har været meget omdiskuteret om styrketræning kunne hæmme børns vækst ved at give skade på knoglernes vækstzoner. Ud fra litteraturen er der ingen indikationer på, at det skulle være tilfældet (35-37). Skadesfrekvensen ved styrketræning med den rigtige teknik, træningsudstyr og overvågning er mindre end ved almindelig sportsudøvelse eller fritidsaktiviteter (34,35). Flere studier har vist, at superviseret styrketræning med den rigtige teknik og progression kan øge muskelstyrken og muskeludholdenhed hos børn og unge før og efter puberteten, desuden ses et fald i skader og forbedret præstation i sports- og fritidsaktiviteter (34,35,38,39). Derudover har styrketræning også vist at have gavnlige effekter på kondition, kropskomposition, knogledensitet, blodets lipidsammensætning og mentalt helbred (35). Unges absolutte øgning i styrke er større end hos børn før puberteten og generelt mindre end de voksnes. Da studier, hvor børn har trænet over 8 uger, viser styrkefremgang men ikke hypertrofi tilskrives fremgangen primært følger af neurale adaptationer (34,35). Andre adaptationer i form af ændringer i muskelprotein og bindevæv menes også at bidrage til forbedret styrke, sportsudøvelse og skadesforebyggelse (34). 14
I forhold til tilrettelæggelse af styrketræningsprogram findes der ikke ét optimalt træningsprogram (40). Der skal tages hensyn til, hvor det enkelte barn er i sin udvikling samt træningstilstand (35). Der er generel enighed om, at man bør starte med en træningsfrekvens på mindst 2 træningssessioner pr. uge med 8 til 12 øvelser, som trænes 1 til 2 sæt af 8-15 repetitioner med en modstand på 30-60 % af 1 Repetition Maksimum 2 (RM). Efter en tilvænningsperiode, hvor fokus er på indøvelse af den rigtige teknik, kan træningen progredieres op til 4 sæt af 8-10 repetitioner med en modstand på 8-10 RM. Når barnet er blevet fortroligt med styrketræning, kan øvelserne udvides til at bestå af mere komplicerede øvelser (40). Træningsøvelserne anbefales at være funktionelle, da de neurologiske adaptationer er specifikke i forhold til det bevægelsesmønster som trænes og af bevægelseshastigheden, kontraktionstypen og kraftniveauet. Træningsøvelserne kan være et-leds og/eller flere-leds øvelser, afhængig af om formålet er at forbedre aktiveringen af en enkelt muskelgruppe eller at forbedre koordineringen mellem muskelgrupper (40). 3.2.2 - Styrketræning og børn med cerebral parese Da litteraturen beskriver en nedsat muskelstyrke hos børn med CP, sammenlignet med børn på samme alder uden motorisk funktionsnedsættelse, er der indikationer for, at styrketræning kan have en gavnlig effekt (41). Det er vist, at muskelstyrkenedsættelsen er mest udtalt distalt i UE, svarende til ankelleddet (42). Den nedsatte muskelstyrke skyldes blandt andet reduceret muskelstørrelse samt reduceret neuralaktivering af agonist muskler og øget neuralaktivering af antagonistiske muskler (43). Et dansk studie af Bandholm et al. fra 2009 beskriver, at den nedsatte muskelsvaghed og manglende selektiv motorisk kontrol er mest udtalt hos CP børn med svære funktionsnedsættelser svarende til GMFCS niveau IV og V. Det er dog også påvist i plantar- og dorsalfleksion i ankelleddet, hos børn med unilateral CP, GMFCS niveau I-II (44). Førhen har fysioterapeuter undgået styrketræning til børn med spastisk CP, fordi de mente, at træningen kunne føre til forøgelse af spasticiteten og derved skabe øget muskelkontraktur samt nedsat ledbevægelighed. Dette kunne bidrage til yderligere funktionsnedsættelse. Derudover antog fagfolk, at den manglende selektive muskelkontrol hos børn med CP, ville gøre det umuligt, at øge 2 Repetition Maksimum angiver den vægt man præcis kan løfte det beskrevne antal gange. 1 RM svarer til den belastning som kun kan løftes én gang. 15
muskelstyrken i de ønskede muskler. Den generelle overbevisning var, at det var spasticitet, og ikke muskelsvaghed, der var den primære årsag til begrænsninger i det motoriske funktionsniveau (25). I dag er der evidens for, at styrketræning til børn med spastisk CP ikke giver betydelige bivirkninger (25,26). 3.3 - Udholdenhedstræning Definition: Organismens evne til at arbejde med relativt høj intensitet over længere tid" Asbjørn Gjerset Idrættens træningslære 2005, s. 277 (45). Udholdenhedstræning er i litteraturen ofte beskrevet som bl.a. konditionstræning, pulstræning, aerob og anaerob træning. Udholdenhedstræning er en af flere fysioterapeutiske interventioner, som bliver brugt ved behandling af forskellige patientgrupper (32). Når vi træner udholdenhed, træner vi hele kroppen. De væsentligste adaptationer er en forøgelse af hjertets pumpeaktivitet og ændringer i den muskulære stofskiftefunktion. Dette sker fordi, vi stiller krav, som kroppen ikke er vant til i hvile. Kroppen skal derfor tilpasse sig, hvis den regelmæssig bliver udsat for de samme krav over tid (32). Ved denne form for træning forbedres både centrale og perifere faktorer. Centrale faktorer er bl.a. øget lungekapacitet og hæmoglobinniveau samt lavere blodtryk. Perifere faktorer der forbedres er øget kapillarisering, større og flere mitochondrier i muskelcellerne, hurtigere gasudveksling både i lunger og muskler samt øget fedtforbrænding. Dette gør, at musklernes arbejdsforhold optimeres og idet de samtidig udsættes for en belastning, bliver de mere udholdende og stærke (32,45). Der er utallige måder at træne kondition på, bl.a. gang, løb, boldsport, cirkeltræning, cykling, svømning osv. Hensigten er at puls og iltoptagelse stiger. Udholdenhedstræning kan opdeles i to overordnede grupper: aerob og anaerob. Aerob udholdenhed er kroppens evne til at arbejde i lang tid afhængig af intensiteten. Energien kommer fra de aerobe processer i musklerne, hvor ilt og glukose er brændstof og CO2 og vand bliver affaldsstof efter produktionen af ATP (energi)(46,47). Anaerob udholdenhed er musklernes evne til at reagere hurtig og udvikle energi under hård træning. Denne proces kræver ikke ilt, så kroppen vil bruge glykogen og kreatinfosfat, som brændstof og slutproduktet er lactat og ATP. Træning i den anaerobe zone er meget hårdt og kan kun gøres i 16
kortere tid. Det er en træningsform, som vanligvis ikke anvendes til patienter med sygdom og funktionsnedsættelse(46,47). I den aerobe træning er der forskellig intensitet. For at vide hvilken intensitet man ligger på, er det mest nøjagtigt at måle ud fra den maksimale iltoptagelse (VO 2 max). Pulsfrekvensen følger mere eller mindre iltoptagelsens kurve, og den kan benyttes som et udtryk for intensitet (45,47). Ved udholdenhedstræning bliver en bevægelse gentaget mange gange, og vil dermed også medvirke til at øge musklernes repræsentation på den motoriske cortex. Hjernen er plastisk og kan forandre sig afhængig af hvilke motoriske opgaver der udføres. Det er gentagne bevægelser, der øger repræsentationen, og derfor vil fx tung styrketræning ikke give den samme ændring, da denne træningsform udøves ved få gentagelser. Repræsentationen øges i indlæringsfasen, idet der er ekstra fokus på et bestemt område. Indlæringsfasen er ikke nærmere defineret i forhold til tidsaspektet og er individuel. Når indlæringen er udført og bevægelserne automatiserede, vil repræsentationen aftage. Denne plasticitet udnyttes bl.a. ved indlæring af nye motoriske færdigheder eller ved optimering af allerede erhvervede funktioner, såsom fx gang (31,32). Børn og unge under 18 år anbefales at være fysisk aktive minimum 1 time dagligt. Mindst 3 gange ugentlig bør intensitet være høj i mindst 30 min. Dette anbefales for at fremme eller vedligeholde deres konditionsniveau, styrke og bevægelighed. Der ses en ca. 10 % forbedring i konditionsniveauet hos børn, som i forvejen ikke træner regelmæssigt og som påbegynder træning mindst 30 min. 3 gange ugentligt (48). 3.3.1 - Udholdenhedstræning til børn med cerebral parese Studier (24,49) viser, at børn med CP har behov for mere fysisk aktivitet sammenlignet med raske børn. Dette er for at undgå nedgang i den funktionelle kapacitet, som opstår dels ved den generelle aldringsproces og til dels ændringer, som stammer fra deres tilstand, herunder nedsat mobilitet, spasticitet samt kontrakturer. Nogle børn med CP har nedsat udholdenhed og gangdistance, da de som oftest har en mere stillesiddende hverdag (23,24)(50). På grund af deres funktionsnedsættelse, som fører til nedsat aktivitet, kan de risikere at komme ind i en ond cirkel. Inaktivitet medfører 17
sundhedsmæssige konsekvenser både på kort og lang sigt, som bl.a. nedsat muskelmasse, hjertekar-problematik, vægtøgning og reducering af knogletæthed. Dette vil yderligere føre til en passiv hverdag med nedsat kraft og energi. Børn med CP vil derfor drage god nytte af udholdenhedstræning som bl.a. vil kunne modvirke disse sundhedsmæssige konsekvenser (51,52). Anbefalingerne fra American College of Sports Medicine lyder på, at børn med CP kan fremme deres aerobe kapacitet og udholdenhed via træning udført med 40-85 % af max puls, 20-40 minutter per træningspas 3-4 gange om ugen (53). 3.4 - Gangfunktion Gangen er en kompliceret handling, hvor alle kropsdele tages i brug i et koordineret samspil. Det muskuloskeletale system skaber basis for og giver mekanisk støtte til bevægelserne. Centralnervesystemet skaber det neuro-muskulære grundlag for bevægelserne. Sensorisk information og processer hjælper os med at navigere i omgivelserne. Formålet med gangen er at bringe os fra et sted til et andet så energiøkonomisk som muligt, det sker ved, at tyngdepunktet forflyttes stabilt og centreret (54). Den ene fod er altid i kontakt med underfladen og bevægelsesmønstret og delelementer fra gang indgår i andre bevægelsesformer som løb, hop og hink. Gangen beskrives som den vigtigste grovmotoriske funktion, da det er den, mennesket oftest anvender til egen befordring. Gang bruges både over korte og længere strækninger og vil ved de længere sætte større krav til udholdenhed(55). Ud fra det psykosociale perspektiv betragtes gang, som den måske vigtigste motoriske milepæl i forhold til frigørelse, uafhængighed og det at være selvhjulpen (54,56). En gangcyklus inddeles i en standfase og en svingfase. Hvert bens standfase varer ca. 60 % af tiden mens svingfasen varer ca. 40 % af tiden i en gangcyklus. Der er dobbelt støttefase i ca. 20 % af tiden (55). Ved hælisættet arbejder m. quadriceps og m. tibialis anterior excentrisk og fungerer som støddæmpere. Efter støddæmpningen strækkes knæet, og benet fungerer som en passiv støttende søjle for kroppen, der bevæger sig fremad i et kontrolleret fald, fremkaldt af det modsatte bens afsæt. I denne del af standfasen fungerer m. gluteus maximus, medius og minimus, m. tensor fascie lata og m. erector spinae stabiliserende og arbejder excentrisk eller statisk.standfasen afsluttes med afsættet, hvor lægmusklerne arbejder koncentrisk og plantarflekterer ankelleddet. I afslutningen af afsættet, sker der en aktiv plantar fleksion af tæerne. Benet føres nu frem i svingfasen fremkaldt af hoftens koncentrisk arbejdende bøjemuskel m.iliopsoas, samt push-off kraften fra anklens plantarfleksorer. Bevægelsen medfører en passiv fleksion i knæet, som kontrolleres af 18
hasemusklerne. Underbenet bringes frem ved knæ ekstensionudført af m. quadriceps koncentriske arbejde. Inden fodens anslag opbremses underbenets fremsving, ved at hasemusklerne arbejder excentrisk. Foden dorsalflekteres ved koncentrisk arbejde af primært m. tibialis anterior, så hæl anslag kan opnås, figur 1 (55). Figur 1: Illustration af gangcyklus med markering af de primært arbejdende muskler. 3.4.1 - Gangfunktion og børn Et basisgangmønster ses allerede i fostertilstanden og viser sig som den automatiske steppegang. Uafhængig gang opnås når barnet er ca. 12 mdr. Før den tid har barnet ikke tilstrækkelig muskel- og knoglemasse til at bære sin egen vægt. I tre til fire års alderen har barnet et færdigudviklet gangmønster. I fem til seks års alderen opnås forfining samt justering af de hastighedsafhængigeog rumlige aspekter. I syv års alderen er der færdigmodning af de synsmæssige og vestibulære elementer, men det er stadig vanskeligt for barnet at multitaske (54,56). 3.4.2 - Gangfunktion og børn med cerebral parese Årsager til nedsat gangfunktion hos børn med CP (42,57,58): - Spasticitet - Muskelkontrakturer - Knogledeformiteter - Manglende selektiv motorisk kontrol - Nedsat muskelstyrke, mest udtalt distalt - Muskulær dysbalance omkring leddene 19
- Nedsat balance - Manglende vægtbæring på et ben - Nedsat udholdenhed Det mest almindelige gangmønster hos børn med CP er kendetegnet ved øget knæ- og hofte fleksion, som kan indikere nedsat styrke i anklens plantarfleksorer, knæekstensorer samt hofteekstensorer (59). Spasticitet i plantarfleksorer påvirker gangen både i standfasen og svingfasen. I standfasen vil spasticiteten påvirke fodens position ved initial kontakt og vil derved have indflydelse på stabiliteten i gangen. Endvidere kan spasticiteten i standfasen forårsage en formindsket understøttelsesflade, som kan påvirke balancen yderligere. Spasticiteten vil også nedsætte dorsalfleksionen og har dermed indflydelse på hælisættet. I svingfasen medfører det at knæ- og hoftefleksorer må arbejde mere for at løfte benet og foden fri af underlaget igennem hele svingfasen (54). I beskrivelse af udvikling af gangfunktion hos børn med CP, beskrives fem forudsætninger (60). - Stabilitet i standfasen - At foden kommer tilstrækkeligt fri af gulvet i svingfasen - At foden positioneres forud for gulvkontakt - Tilstrækkelig skridtlængde - Energibevarende bevægelse 20
3.5 - Gross Motor Function Measure GMFM er et standardiseret observationsmåleredskab, designet og valideret til at måle ændringer i grovmotoriske færdigheder over tid hos børn med CP (61). GMFM består af en række grovmotoriske opgaver, som barnet skal udføre. Selve testen er opdelt i 5 dimensioner med afsæt i, at barnet befinder sig i forskellige udgangspositioner. Under hver dimension bliver barnet stillet over for en række forskellige opgaver, og der scores point efter hvor godt barnet kan udføre denne. Der gives point fra 0-3 3. Dimension A: Liggende og rullende 17 opgaver Dimension B: Siddende 20 opgaver Dimension C: Kravlende og knælende 14 opgaver Dimension D: Stående 13 opgaver Dimension E: Gående, løbende og springende 24 opgaver (28). Den oprindelige test bestod samlet set af 88 opgaver, hvorfor den i litteraturen nævnes GMFM-88. Der beregnes en score for hver dimension og en samlet score. I 2000 revurderede og videreudviklede Dr. D.J. Russell og kollegaer testen. Årsagen til denne revurdering af testen var, at man ønskede at få en test, der blev mere simpel og relevant ift. de opgaver barnet blev stillet, samt for at opnå et mere validt og reliabelt måleredskab. Endvidere havde man fundet ud af, at børn med forskellige motoriske færdigheder samlet set kunne opnå den samme totale score og at de børn, der scorede middel i testen havde større sandsynlighed for at forbedre deres testresultater, end de børn der klarede sig meget dårligt eller meget godt (62). Testen kom efterfølgende til at bestå af 66 opgaver, hvorfor den benævnes GMFM-66. De 22 opgaver, der blev elimineret fra den oprindelige test, berører kun dimension A-C. GMFM-88 og GMFM-66 er derfor stadig sammenlignelige på dimension D og E. I GMFM-66 beregnes der en samlet score med et dertil udviklet computerprogram. Desuden kan programmet beregne score for ikke testede opgaver. Fordelen ved programmet er, at det kan konvertere fra en ordinalskala til en intervalskala. Dette giver en mere nøjagtig estimering af barnets færdigheder samt et resultat, der er lige følsomt overfor ændringer over hele spektret af færdighedsniveauer og ikke kun på en enkelt dimension (27,28,62). 3 0 point = påbegynder ikke opgaven. 1 point = påbegynder opgaven. 2 point = gennemfører delvist opgaven. 3 point = gennemfører opgaven. IT = ikke testet. 21
Flere studier har vist, at både GMFM-88 og GMFM-66 har god reliabilitet (ICC=0,9944 og ICC=0,9932) 4 og validitet til børn med CP. Dette gør sig gældende ved den samlede score i testen, men også selvom der kun anvendes enkelte dimensioner. GMFM-66 er dog mere følsom overfor ændringer i de motoriske færdigheder, hvorfor den ofte anvendes i både nationale og internationale studier, hvor man ønsker at evaluere effekten af fysioterapeutisk intervention (27,62-65). I 5 års alderen forventes det, at børn der ikke er motorisk udfordret vil kunne score max point i alle opgaverne. GMFM-88 er udviklet på baggrund af børns normale motoriske udvikling, hvorimod GMFM-66 er udviklet med CP børn som baggrundsmateriale, hvorfor den kun er valid til denne målgruppe og børn med Downs Syndrom. GMFM-88 er at foretrække til børn på GMFCS niveau V samt til børn med CP under 1 år, fordi den består af 22 opgaver mere end GMFM-66, og derfor tester flere grovmotoriske færdigheder. GMFM-66 er at foretrække til alle andre børn med diagnosen CP, der har et motorisk funktionsniveau under det, man vil kunne forvente hos et normalt udviklet barn på 5 år. Desuden viser kurver over GMFM, at de fleste børn med CP vil nå et plateau i testen allerede inden 5 års alderen. Derfor kan det være vanskeligt at anvende, hvis barnet ikke lærer nye grovmotoriske færdigheder, men kun forbedrer udførslen af eksisterende. En yderligere ulempe ved testen er, at ved testning af børn på GMFCS niveau I over 5 år, er der risiko for ceiling effekt (27,66). Et kohorte studie af Rosenbaum et al. 2002, har undersøgt sammenhængen mellem GMFCS niveau og grovmotoriske forbedringer målt på GMFM-66. Dette er lavet, så forældre og terapeuter kan få evidensbaserede svar om børnenes prognostiske grovmotoriske udvikling ud fra deres GMFCS niveau. Ud fra nedenstående figur 2, kan man se denforventede gennemsnitlige udvikling af den grovmotoriske evne mål på GMFM-66 for hvert af de fem GMFCS niveauer. 4 Intraclass correlation coefficient. Det er en reliabilitets koefficient beregnet på baggrund af variationsanalyser, som angiver graden af overensstemmelse mellem måleresultater. 22
Figur 2: Forventede gennemsnitlige udvikling af grovmotoriske funktioner for hvert af de fem GMFCS niveauer. X- aksen viser alder i år, hvor børn forventes at opnå 90% af deres potentiale for motorisk udvikling. A til D på y-aksen identificerer fire grovmotoriske punkter, beliggende hvor børn forventes at have en 50% chance for en vellykket gennemførelse af dette element. A= terapeut holder barnet sidder oprejst, barn løfter hovedet i 3 sekunder; B = barn fastholder siddende, arme fri, i 3 sekunder, C = barn går fremad 10 trin; D = barn går ned 4 trin, fod skiftevis (18). I studiet argumenteres for, at børnene i 5 års alderen eller yngre rammer 90 % af deres motoriske funktion og at børnene omkring 7 års alderen rammer et plateau i den grovmotoriske udvikling. Derudover tyder det på, at der er en tendens til, at børn med lavere motorisk udviklingspotentiale når deres grænse hurtigere end børn med højere potentialer, selv inden for samme GMFCS niveau. Studiet har sin begrænsning i, at der ikke tages højde for, om børnene skifter GMFCS niveau undervejs (18). 23
4.0 - Etiske overvejelser I forskning vil der altid opstå etiske dilemmaer. I 1964 udarbejdede man derfor ved verdenslægeforsamlingen Helsinki-Deklarationen, som er en redegørelse og vejledning i etiske principper for læger og andre, der har mennesker som forsøgspersoner (67-69). Med udgangspunkt i deklarationen er der udarbejdet anvisninger for, hvorledes der altid bør afgives informeret samtykke samt at pt s integritet og autonomi respekteres. Endvidere bør pt s medindflydelse søgt implementeret, så vidt det er muligt (70,71). Da dette er et litteraturstudie, er udfordringen på det etiske område mindre. Der er dog opmærksomhed på, om de bagvedliggende studier er godkendt af en videnskabs etisk komité. Derudover overvejes det, om studierne omhandler det etiske aspekt, fx om de bl.a. har overvejet resultaternes følger for deltagerne efter endt forskning, samt at alle deltagere er fuldstændig anonymiserede (67,71). Da der er tale om børn og unge, der evt. også kan have kognitive vanskeligheder, er det vigtigt at se på respekten for barnets autonomi samt om studierne har indhentet informeret samtykkeerklæring fra forældre/værge. Derudover er der i gennemgangen af studier fokus på, om forskningen er objektiv og at forskerne bag studierne ikke blot ønsker at fremme egne synspunkter (67). Et andet aspekt i de etiske overvejelser berører forskernes (vores) behandling af data. Her er det vigtigt, at der ikke laves forvrængning af forskningsprocessen via forfalskning af forskningsresultater eller favorisering af bestemte forskere eller lign. Endvidere er det et krav, at alle studier, der opfanges i en søgestrategi og som opfylder in- og eksklusionskriterierne inddrages i analysen, også selvom de afkræfter studiets hypotese/forskningsspørgsmål (72). 24
5.0 - Videnskabsteoretisk perspektiv Denne litteraturgennemgang tager udgangspunkt i naturvidenskabelige, kvantitative studier, der alle hører under den positivistiske filosofi. Filosofien bag dette videnskabelige paradigme tager afsæt i, at det der kan måles og vejes kan betragtes som videnskab. Her er nøglebegreberne målbarhed, analyse og syntese, årsag-virkning og verificerbarhed. Verificerbarhedsbegrebets logiske gyldighedsproblem er søgt afdækket via indførslen af falsifikation samt indførslen af begrebet statistisk signifikans. Der arbejdes herved udfra udelukkelsesmetoden (73,74). Kvantitativ forskning har afsæt i accepterede teorier og principper, og er baseret på objektivitet samt neutralitet som referenceramme en hypotetisk deduktiv tankegang. Den deduktive metode er den mest anvendte i videnskaben og bygger på formuleringen af en hypotese, der afprøves empirisk med henblik på, at resultaterne efterfølgende kan overføres og generaliseres (72,74). Ovenstående videnskabsteoretiske perspektiv gør sig gældende i denne systematiske litteraturgennemgang.. 25